骨盆骨折术后继发同侧股骨远端异位骨化1例

郭佳军,张文贤,刘 昕,胡 睿,马红娥

1.甘肃中医药大学中医临床学院,兰州 730030; 2.甘肃中医药大学附属医院老年骨科,兰州 730050

异位骨化(heterotopic ossification,HO)是骨科常见并发症,好发于创伤及手术部位,其破坏软组织原本的形态结构,加剧疼痛症状并损害运动功能,严重影响患者的日常生活,且该病发病机制目前尚不清楚,本文记录并分析1例骨盆骨折术后继发股骨远端HO病例,以期引起临床对该并发症防治的重视。

临床资料

1 一般资料

患者男性,53岁,于2021年12月7日以“骨盆骨折术后7个月余,左膝活动受限6个月”为主诉入院。患者自诉于2021年3月4日被倒塌墙体砸伤,随即出现腹部疼痛、左下肢麻木放电感,急诊收入甘肃中医药大学附属医院救治。腹部CT示腹腔积液、骨盆骨折,腹腔穿刺出暗红色不凝血,诊断为“失血性休克、腹腔出血、骨盆骨折”,急行“剖腹探查术、膀胱破裂修补术、小肠修补术及腹腔冲洗引流术”,术后病情稳定后于2021年4月14日行“天玑机器人辅助导航下骨盆骨折切开复位钢板螺钉内固定术”,术后恢复良好,定期随访。术后1个月(2021年5月10日)后,左膝外侧触及一皮下包块,且日渐增大,患者左膝关节自感僵直,活动受限,行走、蹲起困难,伴左下肢无力。左膝正侧位X线片示:股骨内外侧髁、股骨下段内侧软组织可见不均匀高密度影。

体格检查:髋关节活动正常,右下肢肌力正常,左股四头肌轻度肌萎缩、肌张力正常、肌力Ⅳ级左右,左膝关节明显肿胀畸形,周径约41 cm,左股骨外侧远端压痛(+),可触及6 cm×8 cm皮下肿块,质硬无移动,皮肤颜色及温度正常,左膝关节活动度0°～36°。双侧跟、膝腱反射存在,病理反射未引出,双下肢足背动脉可触及,肢末感觉、血运、活动可。

2 影像学检查

膝关节正侧位X线片示左股骨远端外侧异常高密度影;左股骨中下段MRI示左股骨下端外侧缘占位性病变,伴邻近软组织少许渗出,首先考虑骨化性肌炎。具体影像学表现见图1。

图1 a.术前骨盆X线片;b.术后骨盆X线片;c.术后左膝关节X线片;d.术后6个月左股骨中下段MRI示左股骨下端外侧缘占位性病变,伴邻近软组织少许渗出;e.术后6个月左膝关节X线片示左股骨远端外侧异常高密度影;f.异位病变切除术后左膝关节X线片

3 治疗与结果

经讨论后决定择日在腰麻下行骨化性肌炎切除及膝关节松解术。患者取仰卧位,分别取左股骨远端内外侧切口,依次切开皮肤、皮下组织及深筋膜,锐性及钝性分开肌肉组织,彻底暴露不规则骨质硬结,见左股骨远端内外侧分别有4 cm×4 cm×1 cm、10 cm×5 cm×3 cm骨性组织,周围组织广泛增生粘连,分离清楚后依次切除,切除后膝关节活动度0°～50°。随后松解髌上囊及周围组织,膝关节被动屈伸顺畅且活动度达0°～90°,观察骨面见股骨远端内外侧各有一约2 cm×2 cm粗糙皮质,余表面光滑。最后冲洗切口,分层缝合。术后予以加压包扎、抗生素治疗、物理治疗。见图2。术后3个月,患者膝关节屈伸活动度良好,恢复良好,再未复发。病理检查结果见图3。

图2 a.术前患者左膝关节最大屈伸度约36°;b～d.左股骨远端内外侧缘占位性病变呈骨性结构,且与股骨皮质骨性连接;e.切除的内外侧异位病变组织,其中最大标本约10 cm×5 cm×3 cm;f.异位骨切除后患者左膝关节活动度约90°,术后3个月,患者膝关节屈伸活动度良好,恢复良好,再未复发

图3 a.送检组织为质硬骨样组织,取周边少许软组织,可见萎缩横纹肌组织伴水肿及少量慢性炎性细胞浸润;b.送检组织大部分为成熟板层骨,骨小梁填充脂肪性骨髓,周边可见反应性新生编织骨和萎缩横纹肌组织伴少量慢性炎细胞浸润,局灶可见萎缩横纹肌纤维及纤维组织穿插于骨组织间

讨 论

HO指在肌肉、肌腱、韧带等软组织内形成骨组织的一种病理现象,可发生于全身各处,以髋、肘、膝等关节周围较为常见[1]。该病好发于青壮年男性,发病率高达64.5%[2]。临床表现为局部肿块增大伴疼痛或神经卡压症状、受累关节活动障碍,甚至强直[3]。目前HO分为获得性异位骨化(acquired heterotopic ossificatio,AHO)和遗传性异位骨化,临床上以AHO多见,多继发于复杂创伤及外科手术[4]。

通过文献研究发现,目前有关远离骨折手术操作部位发生HO的报道较为少见。同时,AHO发病机制较为复杂,形成过程存在多种假说。在本病例中,治疗组根据其病程特点综合分析AHO可能由以下几点原因导致:(1)AHO的形成需要成骨细胞和成骨微环境的参与[5]。研究发现机体受到创伤,局部出现炎症和低氧,激活转化生长因子-β(TGF-β)家族(包括TGF-β1、BMP)内的信号级联[6],促进MSCs增殖分化、血管生成和骨形成,进而诱导HO发生与发展[7]。考虑到该患者多次手术,下肢长期处于制动状态导致膝关节周围组织粘连,术中复位及术后活动使软组织损伤,出现一系列病理过程最终发生HO。(2)既往研究报道创伤性中枢神经系统损伤后通过释放SP和CGRP调控炎症和BMP信号通路以刺激骨细胞增殖分化产生异位骨[8];也有报道称创伤导致周围神经损伤在HO过程中同样起着重要的作用[9-10]。而骨盆周围神经丛及血管网密集,此患者为Tile C1型骨盆骨折,其骨折部位远端组织异位骨化是否与骨折断端损伤相应神经有关系,仍有待深入研究。(3)钙化成骨可能是AHO发生发展的一种新途径,在肌肉损伤后巨噬细胞吞噬受损细胞释放出钙化颗粒,钙化颗粒逐步沉积,通过结缔组织细胞进行胶原基质铺设,进而形成HO[11]。考虑到该患者住院期间多次手术及复杂用药,可能对其免疫系统造成一定破坏,最终形成HO。

当出现HO时,药物治疗大多效果不佳,所以对于高危人群的预防显得尤为重要。目前药物和放疗预防具有较为明显的疗效,尤其是NSAIDs类药物,但放疗及用药时机、剂量和疗程的选择应根据患者的自身情况进行个体化治疗[12]。多数观点认为对于Ⅲ级以上的HO需要行手术切除,但临床应以患者症状选择治疗方案,如若骨化部位出现顽固性疼痛、血管神经卡压症状以及受累肢体活动受限影响日常活动,则需要手术治疗。该患者异位骨化部位靠近膝关节,致使关节屈伸活动受限,因此治疗组选择手术切除。

目前手术时机的选择存在较大分歧,多数学者为了降低术中出血过多及术后复发率高的风险,选择在异位骨成熟后手术切除。然而,研究发现过于延后手术,容易导致关节周围组织挛缩,相反,选择在未成熟期进行手术亦可获得较好疗效[13-14]。因此,应结合异位骨的成熟程度、病因以及软组织状况进行综合考虑,且术后仍须结合药物、放疗和关节的主被动锻炼以巩固手术效果和预防复发。

笔者综合分析该病例发现,对于多发伤合并骨折需长期卧床的患者,应高度重视,因其存在相对较高的异位骨化风险,所以在积极治疗的同时要指导患者进行早期关节功能锻炼,避免异位骨化的发生及其造成的二次伤害。因此,基于文献研究和病例分析,探讨HO的发病机制,深入研究骨折与骨折远端异位骨化的联系,以期为临床防治异位骨化提供思路和方法。

作者贡献声明：郭佳军:病例资料收集及整理、分析研究相关文献、文章撰写;张文贤:研究指导、文章修改、病例随访;刘昕:图片资料收集及整理;胡睿、马红娥:资料整理