掌指骨结核三例
2021-11-05李翔周奕李国忠寸新华
李翔 周奕 李国忠 寸新华
骨关节结核是常见的肺外结核之一,据国外文献统计,骨关节结核约占所有结核病的1%~6.7%,占肺外结核的5%~19%[1]。而短骨结核如掌指骨结核更为罕见,且主要发病于5岁以下儿童[2]。故掌指骨结核因其较低的发病率导致其早期临床症状不典型易造成误诊及漏诊。掌指骨因其重要的功能作用,延误诊断可造成患者关节功能障碍、疼痛明显、窦道形成而延误最佳治疗时机,早期的诊断及治疗能够较好的恢复功能[3]。笔者收集自2019年6月1日至2021年4月7日收治于昆明市第三人民医院确诊为“掌指骨结核”的3例成年患者,通过对3例患者的病史、临床症状、实验室检查、影像学表现及诊治过程进行分析,总结病例特点,旨在提高掌指骨结核的诊断符合率,避免延误最佳治疗时机。
临床资料
例1患者,男性,43岁,因右手中指外伤后畸形伴活动受限1年余,肿痛破溃2周,于2021年4月7日收住昆明市第三人民医院骨科。患者1年前曾因外伤致右手中指脱位、活动受限,在家自行复位及涂抹“跌打酒”治疗后右手中指活动稍好转,期间反复出现右手中指肿痛,未予以正规治疗。2周前无明显诱因再次出现右手中指外伤处肿痛,口服阿莫西林及涂抹“跌打酒”效果不佳,后肿痛逐渐加重,并出现破溃,就诊于某综合医院骨科,诊断为陈旧性指关节脱位或腱鞘脓肿。当地医院沿破溃处行切开引流后效果不佳,因患者系HIV感染者,为求进一步诊治,遂转至昆明市第三人民医院骨科。
入院查体:右手中指近节及中节活动受限,局部肿胀明显,皮温稍高,无明显波动感,背侧见0.2 cm×0.1 cm×1 cm皮肤窦道,局部可见少量淡血性渗出。白细胞计数为6.2×109/L(正常值范围为4×109~10×109/L),中性粒细胞计数为2.8×109/L(正常值范围为2.04×109~7.6×109/L),血红细胞沉降率为40 mm/1 h(正常值范围为0~15 mm/1 h)。X线显示右手中指肿胀,指关节脱位,指骨骨髓炎征象。MRI提示右手中指近节指骨远端、中节指骨近端骨质破坏,近中指间关节掌头侧脱位。周围软组织肿胀。右中指伸肌腱中远段变薄,损伤可能性大。右手软组织肿胀,以背侧肿胀显著(图1,2)。结核感染T细胞斑点试验(T-SPOT.TB)阳性。窦道处脓液涂片及GeneXpert MTB/RIF检查阳性,利福平敏感。
初步诊断:(1)右手中指指骨结核;(2)陈旧性指关节脱位;(3)艾滋病。予以利福平0.45 g,静脉滴注,1次/d;异烟肼0.3 g,静脉滴注,1次/d;吡嗪酰胺0.5 g/次,口服,3次/d;乙胺丁醇0.75 g,口服,1次/d。抗结核治疗3周后,经患者同意,于2021年4月15日行右手中指清创+病灶清除+负压封闭引流术,术后红肿较前明显消退,并于2021年4月23日行右手中指清创+植骨融合克氏针内固定术。术后第3天及术后1个月复查患者恢复情况(图3,4)。患者出院后自行带药抗结核治疗。
例2患者,女,22岁,因右手背侧肿痛6个月余,破溃流脓2个月,于2020年8月24日收入昆明市第三人民医院骨科。患者6个月前无明显诱因出现右侧手背肿痛,起初未予以重视,期间不慎摔伤患肢后出现右手肿胀较前明显加重,于当地卫生院检查后予以云南白药对症治疗,但效果不佳,后出现肿胀处破溃,流出黄色脓性分泌物,患者再次至当地卫生院治疗,考虑皮肤软组织感染,予以局部换药处理后症状仍无好转。随后患者就诊于红河州第三人民医院,行右手MRI检查,提示右手第五掌骨病变伴周围软组织肿胀,考虑感染性病变,予以换药及头孢抗炎对症治疗后局部红肿稍减轻,但患肢功能欠佳。治疗期间偶有高热,最高体温39 ℃,行胸部X线检查,考虑肺结核可能,遂建议患者至昆明市第三人民医院骨科进一步治疗。
图1,2 患者,男,43岁。MRI显示右手中指近节指骨远端、中节指骨近端形态不规则,不规则骨质破坏,中节指骨掌头侧移位,右中指伸肌腱中远段变薄,周围软组织肿胀 图3 术后第3天,X线检查显示右手第3指骨内固定术后改变,右手近节及中指指骨局部骨质密度增高、不均匀、边缘毛糙,关节间隙变窄、消失,周围软组织肿胀 图4 术后1个月复查,骨质密度进一步增高,周围肿胀软组织较前略减轻
入院查体显示,右手掌背侧及小指周围红肿伴活动受限,中央窦道形成,可见少量淡黄色脓性液渗出,局部皮温稍高。白细胞计数为7.01×109/L(正常值范围为4×109~10×109/L),中性粒细胞计数为4.31×109/L(正常值范围为2.04×109~7.6×109/L),血红细胞沉降率为100 mm/1 h(正常值范围为0~20 mm/1 h);入院行手部X线、CT扫描及MR检查,提示右侧第5掌指关节间隙狭窄,第5近节指骨基底部及第5掌骨头骨质破坏,边缘可见条状骨膜反应,局部可见不规则状死骨形成,病灶周围可见脓肿及窦道形成,关节腔积液,软组织肿胀,无关节强直及软组织肿块(图5~9)。收入昆明市第三人民医院后,T-SPOT.TB检查阳性,多次痰培养及窦道分泌物培养分枝杆菌阳性。窦道脓液GeneXpert MTB/RIF检测阳性且利福平敏感,初诊为:(1)右手第五掌指关节结核。(2)继发性肺结核(浸润性),双肺,涂片阴性培养阳性。并予利福平0.45 g/次,静脉滴注,1次/d;异烟肼0.3 g/次,静脉滴注,1次/d;吡嗪酰胺0.5 g/次,口服,3次/d;乙胺丁醇0.75 g/次,口服,1次/d;阿米卡星0.4 g/次,静脉滴注,1次/d,规范治疗3周后,于2020年10月10日行右手第五掌骨结核病灶清除+阿米卡星抗菌骨水泥植入术。术后病理提示慢性肉芽肿性炎(图10),规律服药至今,门诊随访CT检查未见新发脓肿及骨质破坏(图11~14)。
例3患者,男,21岁,因咳嗽发热1年伴右手环指肿胀2个月余,于2019年6月1日入院,患者1年前因反复咳嗽伴发热,在当地医院行胸部CT扫描,提示胸腔中等量积液,右上肺结核可能,当地医院建议患者转入昆明市第三人民医院结核科进一步治疗。入院行T-SPOT.TB检测阳性,行胸腔穿刺置管引流术,抽取积液为草绿色液,穿刺液行抗酸杆菌涂片阳性,予利福平0.45 g/次,静脉滴注,1次/d;异烟肼0.3 g/次,静脉滴注,1次/d;吡嗪酰胺0.5 g/次,口服,3次/d;乙胺丁醇0.75 g/次,口服,1次/d抗结核治疗,后因高尿酸血症,改吡嗪酰胺为左氧氟沙星0.4 g/次,静脉滴注,1次/d,经治疗好转出院自行服药。
图11,12 患者,女,22岁。术后1周复查手部 X 线摄片及 CT,提示右侧第5掌骨内死骨清除,骨水泥植入 图13,14 术后6个月复查手部 X 线及CT,提示术后无复发,骨质破坏好转,软组织肿胀好转
图15~17 患者,男,21岁。手MRI PDWI横断位提示右手第4掌指关节关节腔积液,背侧脓肿形成、窦道形成
因院外治疗期间服药不规律,2个月前新发右手第四指骨肿痛伴窦道形成,患指活动受限,下肢浮肿,经当地医院抗炎、支持治疗及换药等处理后未见好转,转入昆明市第三人民医院骨科,入院白细胞计数为6.81×109/L(正常值范围为4×109~10×109/L),中性粒细胞计数为4.38×109/L(正常值范围为2.04×109~7.6×109/L),血红细胞沉降率为32 mm/1 h(正常值范围为0~15 mm/1 h);白蛋白22 g/L(正常值范围为34~54 g/L),入院行手部MR检查,提示右侧第4掌指关节腔积液,背侧软组织内脓肿形成,该脓肿与腕关节脓肿相通,掌指关节间隙狭窄,无骨质破坏及骨膜反应,无关节强直(图15~17)。患指脓液GeneXpert MTB/RIF检测显示阳性,脓液培养结核分枝杆菌阳性。药敏试验提示对利福平及异烟肼耐药,调整抗结核方案为利奈唑胺0.6 g/次,口服,1次/d;贝达喹啉400 mg/次,口服,1次/d;左氧氟沙星0.6 g/次,静脉滴注,1次/d;环丝氨酸0.25 g/次,口服,3次/d;氯法齐明0.1 g/次,口服,3次/d。入院诊断为:(1)右手第4指骨结核;(2)继发性肺结核。经科室讨论后拟行患指清创术,但患者要求保守治疗并带药出院,在当地医院换药处理,经电话随访肿胀已消退,窦道闭合。
讨 论
掌指骨结核因其罕见性,早期症状不典型、症状较轻及极低的发病率,常导致延误诊断,临床中常误诊为掌指关节骨髓炎、类风湿性关节炎、腱鞘炎、腱鞘囊肿[4]。早期病理改变主要为滑膜结核,但病情进一步加重将导致关节面损害,成为全关节结核进而被诊断,但此时已造成关节毁损性破坏,致残致畸率较高[5]。
本研究的3例确诊患者中,2例为男性,1例为女性,均为成人,有2例存在肺结核依据。在临床症状上有2例存在不同程度发热盗汗等结核中毒症状,3例患者均存在患指的疼痛肿胀、功能受限及窦道形成。入院检验结果显示白细胞总数及中性粒细胞计数均正常,且血红细胞沉降率增快,行T-SPOT.TB检查均为阳性。影像学表现多为关节间隙狭窄、关节骨质破坏、死骨形成、关节腔积液、关节周围脓肿及窦道形成,与马俊等[6]研究结果基本一致。3例患者的诊断均依赖于细菌学和病理学的检查,其GeneXpert MTB/RIF检测均为阳性。3例患者在规范抗结核治疗的前提下,其中2例选择手术,1例选择保守治疗,均得到不同程度好转。
本研究3例患者均在其他医院存在误诊情况,以致于患指迁延不愈、功能障碍,分析其原因如下:(1)掌指骨结核临床症状不典型,起病隐匿,容易造成误诊,但如患者存在结核中毒症状、局部形成窦道且反复治疗无效,应考虑结核等特异性感染的可能,结核与化脓性感染均有可能形成窦道,化脓性感染起病较急,而结核起病多为慢性,病程从1个月至2年不等,且转移性骨肿瘤病变较少发生关节间隙狭窄及脓肿、窦道,可以与之鉴别。(2)本研究3例患者X线摄片检查均存在菲米斯特(Phemister)三联征,也就是近关节周围骨质疏松、关节边缘骨侵蚀性骨破坏及关节间隙变窄。CT及MR可见关节腔积液、关节周围脓肿及窦道形成,对比化脓性感染,结核感染的骨质破坏范围大,骨质破坏和硬化交替,关节间隙狭窄,且脓肿范围大。有文献报道,在早期病变中,增厚的滑膜呈低T1、低或高T2信号,其中T2低信号的增厚滑膜提示肉芽肿的形成[7]。而手部短骨肿瘤和肿瘤样病变较为罕见,且多为良性病变,影像学表现多为侵袭性生长,骨皮质呈“虫蚀样”或“筛孔样”破坏,且骨皮质多连续性中断[8]。(3)3例掌指骨结核患者血象变化不大,但血红细胞沉降率及T-SPOT.TB检查多有阳性表现,患者脓液GeneXpert MTB/RIF检测均为阳性,南海等[9]证实了GeneXpert MTB/RIF在骨关节结核中的应用价值,但该技术在非专科医院难以实施,且结核分枝杆菌培养结果较久、阳性率较低,易延误诊断。(4)对于临床中疑似掌指骨结核的患者,医师根据经验可考虑尽早行诊断性抗结核治疗,也可避免造成患者不可逆性关节毁损破坏。
综上所述,掌指骨结核在临床中并不多见,误诊及漏诊将导致患者出现不可逆性功能障碍,熟悉掌指骨结核临床症状及特点、实验室及影像学表现,早期规范的抗结核药物治疗并辅以手术治疗,对患者的诊治至关重要。