胸主动脉瘤腔内隔绝术后远期主动脉食管瘘1 例并文献复习

唐晟杰 周海宁

1.遵义医科大学研究生院，贵州遵义 563000；2.四川省遂宁市中心医院胸外科，四川遂宁 629000

主动脉食管瘘（aortoesophageal fistula，AEF）是一种罕见的疾病，致死率极高，可由胸主动脉瘤、异物摄入、食管恶性肿瘤、主动脉损伤、穿透性主动脉溃疡破裂、胸主动脉瘤主动脉支架置入腔内隔绝术（thoracic endovascular aortic repair，TEVAR）等引起[1-2]。主动脉瘤支架置入术后AEF 发生率为1.9%[3]。现报道四川省遂宁市中心医院（以下简称“我院”）近期收治的1 例TEVAR 术后AEF 患者，并结合相关研究对该病进行文献复习并报道如下：

1 病例资料

患者，男，56 岁，因“胸背部疼痛3 d”于2016 年2月就诊我院。入院后胸部增强CT 示：①降主动脉起始段动脉瘤，距离左锁骨下动脉约3 cm；大小为6.5 cm×7.5 cm×8.5 cm，瘤壁条状钙化；②左侧胸腔积液伴左肺下叶及部分左肺上叶部分实变、不张。完善相关检查后在局麻下行TEVAR 术，支架前端紧靠左锁骨下动脉开口释放，手术顺利，术中重复造影未见内漏。术后半年复查胸部增强CT 见：支架无变形，无塌陷，上口边缘造影剂外渗，附壁血栓形成（图1）。经讨论后诊断Ⅰ型内漏，建议行主动脉支架置入，封闭内漏。患者及家属拒绝手术，要求院外保守治疗；每间隔半年复查胸部增强CT，未见明显变化。

4 年后，患者因心累、心悸1 个月再入我院，胸腹主动脉CTA 示：①主动脉瘤支架置入术后：壁间见局部少量造影剂外溢征象；外层壁间血肿破裂，与食管瘘道形成可能；②左侧胸腔积液并左肺下叶局部膨胀不全（图2）。大便隐血阳性，急查血红蛋白：53 g/L。诊断为：①主动脉瘤腔内隔绝术后主动脉食管瘘（AEF）；②上消化道出血；③重度贫血；④纵隔感染。予以抗感染、止血、输血、抑酸及营养支持等治疗，建议急诊行reTEVAR+食管重建杂交手术，患者及其家属拒绝手术，出院1 个月后，因出血及感染死亡。

图1 TEVAR 术后半年复查胸部增强CT 表现

图2 TEVAR 术后4 年复查胸部增强CT 表现

2 讨论

AEF 是一种罕见的疾病，致死率极高，可由胸主动脉瘤、异物摄入、食管恶性肿瘤和主动脉损伤、穿透性主动脉溃疡破裂、TEVAR 手术等引起的[4]。TEVAR已成为主动脉瘤的常用治疗方法，内漏是主要的并发症[5]，最大危害是导致假腔的持续增大甚至破裂。对血流量较大难以自行愈合者需及时处理，对少量内漏可自行闭合者不需要特殊处理[6]。Chiesa 等[7]认为TEVAR术后支架/移植物过大可能是AEF 形成的机制之一，42%的晚期AEF 患者的近端支架超过20%或更高，这可能导致动脉壁恶化，支架移植物移位和主动脉瘤扩大。大部分AEF 表现为Chiari 三联征，即首先是胸痛，随即出现前兆性动脉出血，一段时间后发生迅速且致命的大出血，时间间隔为数小时至数天不等[8]。内窥镜检查是诊断AEF 最敏感和最具特异性的方法，但它通常需要镇静处理，且在内窥镜检查过程中存在血栓脱落的风险，这可能引发致命的出血[9]。高风险患者的早期识别及改进的重症监护和急诊服务，使得越来越多病例在致命性出血前得到诊治[10]。

许多治疗方法已被用于TEVAR 后发生的AEF，主要有保守和手术治疗[11-12]。有关TEVAR 术后AEF的文献较少，Akashi 等[13]报道保守治疗常出现致命后果，不推荐首选保守治疗。Uno 等[14]发现再次TEVAR 手术或联合食管支架置入，隔绝主动脉血流，达到控制出血的目的治疗AEF，但在部署内移植物后，部分患者有纵隔感染不能控制和死亡的风险。多数学者认为开放式外科手术是AEF 的根治疗法[15-18]。同期或分期行主动脉置换联合食管切除并清创是有效治疗手段，但可发生大出血、脓毒血症等并发症[19-21]。Cheng 等[22]报道分期行主动脉置换及食管切除颈部吻合成功救治1 例主动脉夹层术后主动脉食管瘘患者。近期一项欧洲多中心研究表明[23]，纳入TEVAR 手术的总病例量2387 例，确定了36 例TEVAR 后AEF 患者。根据接受治疗方法的不同，患者被分成4 组。保守治疗组1 年死亡率达100%，这与其他研究的结果是一致的[24-25]。第二组患者仅接受食管支架治疗，1 年后存活率为17%。在第三组中，患者接受了食道切除术而不进行主动脉置换，1 年存活率为43%。第四组同时接受食管切除和主动脉置换术并植入支架，该组患者的1 年存活率略高，为46%。然而，在其他已发表的研究中，当应用根治性手术方案时，1 年生存率显示超过50%[26-27]。一些作者提倡再行TEVAR 手术作为一种治疗方案，但因为感染不能得到充分的控制，该方案的长期结果不能令人满意[28]。在2019 年的1 篇报道中[29]，65 例患者接受了抗生素治疗，其中20 例患者接受了针对强疗效的多种抗菌药物治疗，29 例患者接受了广谱抗生素治疗，美罗培南、万古霉素和氟康唑是最常用的用于控制移植物或支架感染的抗生素。总之，移植物置换和食管切除术可以使AEF 患者获得良好的预后，但可能需要强有力的广谱抗生素治疗来预防术后脓毒症[30-31]。

在本例中，患者术后首次复查发现Ⅰ型内漏，拒绝外科手术干预，错失补救措施。本次发病诊断AEF，且伴有上消化道出血，建议急诊杂交手术，封闭内漏，可联合食管支架，防止消化液进入纵隔，控制纵隔感染，为后期救治提供机会，患者及其家属拒绝手术，最终死亡。本病例若及时手术，可能延缓或阻止AEF 的发生，从而增加远期生存率。综上所述，提高认识，个体化的诊治措施是提高TEVAR 术后AEF 生存率的关键。