甲状舌管囊肿和瘘管48例临床诊治分析

(山东医学高等专科学校，山东 临沂 276000)

甲状舌管囊肿和瘘管是颈部较常见的先天性疾病之一，多在儿童及青少年期发病，也有部分患者因症状不明到中年后才发现的，发病率在性别上无明显差异[1]。本病的发生主要为胚胎第8周时甲状舌管退化不完全所致，临床治疗以手术最为有效，切除部位包括舌骨体中段，手术一般采用经典的Sistrunk术式，切除范围包括囊肿、瘘管、舌骨中部以及舌盲孔周围部分组织，但仍有3%～5%的复发率，复发后需行扩大Sistrunk术式，切除范围包括：舌骨中段、带状肌和周围脂肪组织，残留舌骨，舌骨以上残留瘘管和舌底以舌盲孔为中心的部分组织。在该病的诊治方面，本科2012年1月—2017年6月共收治48例甲状舌管囊肿和瘘管患者，现进行回顾性分析。

1 资料与方法

1.1一般资料 患者48例，均为本科收治的甲状舌管囊肿和瘘管者，均经颈部B超、CT检查后明确诊断，并根据术中所见及病理得到最终确诊。检查排除与甲状腺关系，边界清楚，可随吞咽上下活动。其中男26例，女22例；年龄4～52岁，平均17.4岁；病史2 d～13年，平均5.2个月；颈前单纯囊肿37例(77.1%)，单纯瘘管(未手术)2例(4.1%)，瘘管术后复发2例(4.1%)，囊肿切除术后复发1例(2.1%)，囊肿感染后合并瘘管6例(12.5%)；囊肿或瘘管病变位于颈前正中者39例(81.3%)，颈前中线偏右侧者3例(6.2%)，中线偏左侧6例(12.5%)；甲状舌管囊肿或瘘管与舌骨相连或相毗邻40例(83.3%)，位于舌骨上与舌底之间5例(10.4%)，位于舌骨下与甲状腺锥叶之间3例(6.3%)。

1.2手术治疗 全麻经口气管插管，手术取仰卧位，颈部充分后伸，初发病例行经典Sistrunk术式，切除范围为甲状舌管囊肿及瘘管及瘘管周围部分组织、舌骨中段和舌骨上肌群内的瘘道组织至舌肓孔，术中分离至舌盲孔处时，于近舌盲孔处结扎并切断瘘管，以舌盲孔为中心将周围组织环状结扎，荷包缝合。对于复发病例进行扩大Sistrunk术式，切除内容包括：舌骨中段、带状肌和周围脂肪组织，残留舌骨体，舌骨以上残留瘘管连同舌底以舌盲孔为中心的部分组织一并切除，切除病变组织后将舌盲管处亦作环状结扎，荷包缝合，防止与咽腔相通形成咽漏。彻底止血，冲洗术腔，逐层缝合。术腔常规放置负压引流管，纱布包扎固定。术后给予抗生素，术后48 h如引流量不多，撤除负压引流管，术后7 d拆线出院。

2 结果

48例患者病理检查中未发现癌变现象，手术均顺利完成，未发生术后血肿、皮下积气、切口感染、咽瘘、声音嘶哑、舌肌运动困难、吞咽困难、呼吸困难及发声困难等并发症。有8例患者术后颈部切口处有程度不同的压迫感和肿胀，经积极换药理疗后消退；1例甲状舌管瘘管手术后复发；1例术后涎腺漏(年龄4岁3个月)，表现为术区皮肤隆起，波动感，之后经切口处排出粘液样液体分泌物，局部换药2周不见好转，经加压包扎1周后消失，最终痊愈。所有患者术后均进行随访1～3年，术后瘘管复发1例，再次手术后痊愈。

3 讨论

3.1甲状舌管囊肿及瘘管的成因 该病主要是由于胚胎时期甲状舌管未完全退化闭锁消失而致。正常情况下，甲状舌管在胚胎第6周时开始退化，第8周时完全消失。如果在这时期没有完全退化消失，则可能在其走行的径路上的任何部位遗留管腔，最后形成囊肿及瘘管，或者因囊肿感染破溃形成瘘道。囊肿或瘘管可与舌根部舌盲孔相通，甲状舌管囊肿残留导管内孔在舌盲孔，以发生于颈前区自舌盲孔至胸骨切迹间为特征，最常位于舌骨附近，也可在颈前正中线或略偏离中线的皮肤形成瘘管口。由于囊肿内容物为灰白色或淡黄色稀薄可粘稠分泌物，是细菌的良好培养基，可以反复感染化脓，同时瘘管与两侧外界相通，亦可使细菌进入反复感染。由于舌骨的发育形成要晚于甲状舌管，所以舌骨形成后，未完全退化的甲状舌管可位于其后、其前，亦可贯穿于舌骨体中。

3.2甲状舌管囊肿及瘘管的临床诊断 该病的临床诊断除了根据典型的临床症状和体征外，一般做彩超检查，有时也做颈部CT检查，要排除异位甲状腺的可能。甲状舌管囊肿感染后做彩超检查时要注意按压动作要尽量轻点，本科曾有1例患儿颈前瘘管炎症控制后来医院拟行手术治疗，术前行彩超检查后，当晚患儿颈部再次出现肿胀、疼痛，并且出现发热，考虑彩超检查时检查医师没有经验，碾压力度过重，造成炎症扩散，影响了手术进程。为此，建议直接行颈部CT检查，可避免彩超检查的碾压动作造成的感染风险。

3.3甲状舌管囊肿及瘘管的治疗 由于该病有癌变的可能性，同时囊肿及瘘管随时有感染及扩散的可能，感染后病变层次不清，结构复杂，范围扩大，手术难度明显增大，术后复发等并发症出现的可能性亦随之增加，故一旦发现并确诊后要及早手术治疗，初次手术选择经典的Sistrunk术式，该术式复发率很低，为3%～4%。手术时操作要轻揉，防暴力牵拉组织，避免不必要的损伤，拉断正在分离的导管，术中必须切除部分舌骨体，切除舌骨体中段1～2 cm，根据术中情况掌握根除部分舌骨的长短。Sattar等报道切除舌骨者术后复发率为5%，而未切除者则高达20%。由此可见，该手术切除舌骨非常重要。切除舌骨体部分骨质后继续分离，在贴近舌盲孔处切断导管，并将舌盲孔处作荷包缝合，以防再次形成瘘道。手术过程中，由于囊肿有时较为脆弱，容易破裂，如术中不能确保囊肿壁完全切除，则可进行扩大切除，将囊肿周围可疑组织一并切除干净，最大限度降低囊肿壁或瘘管残留的可能性，防止复发。如果囊肿过大，术中操作困难，影响手术视野，可先将囊肿内容物自囊壁切口部分排出，从而更好地进一步追踪分离导管，毕竟术区视野有限，可降低操作难度和复发率。对于复发的甲状舌管囊肿或瘘管患者，朱立新等提出采用颈中线整块切除进行治疗，术后效果较好。笔者觉得该方法只能限于复发患者且手术病变范围不能很好确定的情况下，因这种术式去除组织较多，创伤较大，且有颈动脉及大神经损伤的风险和伤及喉体的可能性。所以，笔者建议对复发的患者应在充分控制炎症后，新的瘘管形成后，再沿此新管追根溯源，相对切除组织较少些，术后效果也很好。术中为了更好辨识瘘管，术前一般用美蓝注入瘘管内，不要注入太多，否则美蓝受到挤压时到处外溢，污染术区，造成手术范围扩大，创伤增加，风险亦增加。术中注意避免损伤颈总动脉、舌下神经、喉上神经和喉返神经以及涎腺腺体。术中一般多用纯性分离，少用锐性分离，防止不必要的损伤。分离到舌骨时，不要对舌内进行过多分离，要保留部分其表面的肌肉及结缔组织，这样切除时才能将瘘管尽可能完全切除，防止舌骨附带的软组织中的导管被过度的分离而没有一并切除带走，造成遗漏、复发。切除完毕后，止血要彻底，注意逐层缝合术腔，避免留有死腔，一般都要放置负压引流管，可以避免皮下血肿及气肿形成。制作负压引流管时要注意小管的侧孔不要太靠近皮下切口处，防止漏气，造成术区感染、皮下血肿，影响愈合，有1例患儿术后由于引流小管的侧孔距离皮肤切口处太近，加之术后患儿好动，使负压不能形成，导致术后术区皮下积液，切口处皮肤隆起，波动感。因此，笔者觉得做好负压引流很重要，此外，也可以加压包扎，但该手术以孩子据多，由于孩子活动较大，敷料固定困难，经常造成敷料脱落，加压不成功，而负压引流，孩子往往怕痛，可老实一些，成功率高。虽然甲状舌管囊肿一旦确诊均应尽早手术，但小儿应推迟到4岁以后手术为宜。

由于严格遵循初发患者手术依照经典Sistrunk术式和复发患者依照扩大Sistrunk术式的规范操作，本组患者术后仅有1例复发，为术后瘘管复发，另有1例术后涎腺漏患儿，总结其原因：首先，瘘管术后复发较多，因瘘管往往伴有炎症，术前炎症治疗不彻底，瘘管周围组织仍有水肿，术中分离难度增加，组织层次不清，创面渗血较多，造成瘘管遗漏，从而复发。所以术前一定要彻底抗感染，消除组织水肿，不要受患者及家属住院后急于手术的情绪影响，合理选择手术时机，可以减少复发；另外，术前在炎症及瘘管周围组织消肿情况很好的情况下，采用经典Sistrunk术式也有一定复发率的，复发患者再次手术时间均距离初次手术在3个月以上[2]；甲状舌管囊肿复发经术中探查发现是初次手术时没有切除舌骨体，该患者初次手术系在基层医院手术，可能与术前误诊为一般囊肿有关，再次手术时切除复发的囊肿同时切除舌骨体，并扩大切除部分周围可疑组织，术后随访问2年，未再复发。诞腺漏患者通过术后总结分析，考虑可能为患儿年龄小，颈前操作空间狭小，存在易损伤周围结构的风险，因为唾液腺位置距离舌骨是非常近的，成人的平均距离为3.3 mm，儿童距离相应地会更近，术中操作过于粗暴，动作过大，虽然很少应用锐性分离，但术中应用电刀进行操作时，如电凝止血时，将舌下腺体包膜烧破，造成术后腺体漏，加之术后负压引流失效，没有造成负压，使术腔组织贴附在一起，使分泌的腺液漏至皮下，最终形成腺体漏，经加压包扎后痊愈，也排除了病变复发的可能。

综上所述，甲状舌管囊肿及瘘管走行复杂，病变部位不定，没有一种治疗方法能够保证一次性治愈，只有充分认识其病因、解剖特点，明确诊断，才能正确面对它。发病后及早采取手术治疗，防止恶变，采用经典的Sistrunk术式和扩大Sistrunk术式是治疗该病成熟有效的方法，切除适当长度的舌骨体，可以减少术后复发率。术中操作要轻揉，仔细，术后要认真换药、护理，预防和积极处理并发症。