以便血为首发症状的原发性腹主动脉消化道瘘1例报道

方 洒，陆晓娟，张志强，李恕军

1.陆军总医院消化内科，北京100700；2.山西医科大学研究生院

以便血为首发症状的原发性腹主动脉消化道瘘1例报道

方 洒1，2，陆晓娟1，张志强1，李恕军1

1.陆军总医院消化内科，北京100700；2.山西医科大学研究生院

1例52岁男性患者以间断便血为首发症状就诊于陆军总医院消化内科，通过详细的病史采集、实验室检查、腹部CT、内镜检查、选择性血管造影术（digital selective angiography，DSA），最终确诊为原发性腹主动脉消化道瘘（primary aortoenteric fistula，AEF）。

消化道出血；原发性腹主动脉消化道瘘

病例 患者，男，52岁。主因间断黑便26 d收住我院消化内科。患者入院26 d前无明显诱因排褐色糊状便，2～3次／d，量约300 ml／d，伴上腹痛。于当地医院行胃镜检查示十二指肠球炎，结肠镜检查示进镜40 cm见肠壁较多褐色血迹，无法继续进镜，未明确病因。给予止血及对症治疗后黑便稍缓解，进食后再次出现黑便，6 h前出现晕厥，遂转入我院，血常规提示白细胞3.4×109／L，红细胞2.8×1012／L，血红蛋白84 g／L，血小板247×109／L，急诊以“消化道出血”收入院。既往高血压病史多年，未服用降压药物，血压未监测。血脂偏高，未系统治疗。否认消化性溃疡病史。吸烟30年，20支／d，饮酒30年，150 ml／d。查体：血压120／80 mmHg，贫血貌，睑结膜苍白，腹平软，无压痛及反跳痛，未触及搏动性包块，肝脾肋下未见，肠鸣音活跃，余无明显阳性体征。入院初步诊断：（1）消化道出血，1.1缺血性肠病？1.2小肠憩室？1.3血管畸形？（2）高脂血症。予以禁食、抑酸、止血、备血、对症支持治疗。行胃镜达十二指肠球部，未见明显出血部位或可疑病变。结肠镜检查达回肠末端，未见明显异常。腹部CT示腹主动脉下段可见局部向腔外隆起，周围不光滑（见图1）。入院第3天再次出现腹痛，排暗红色血便300 ml，给予输血、止血、补液支持治疗，生命体征平稳。行胶囊内镜检查见胃内大量暗红色黏液及黄绿色液体，未发现可疑的出血病灶。小肠镜检查经口侧进镜达到回盲部，未见明显占位及出血病变。期间未再有活动性出血。入院第11天，患者突发排大量暗红色血便，总量约5 000 ml，血压最低40／20 mmHg，给予输血、止血、扩容、补液等治疗，并急查肠镜示肠道内充满新鲜血液，降结肠可见新鲜血凝块，周围可见新鲜血液流出（见图2）。遂急诊行选择性血管造影术（digital selective angiography，DSA），术中见腹主动脉下段（3～4腰椎间隙水平）右侧壁有一约1.5 cm大小袋状动脉瘤（见图3）；导管选择性插管至瘤体造影见造影剂自瘤端破口呈喷射状进入肠腔。结合原有增强CT观察，考虑为腹主动脉瘤十二指肠瘘。在腹主动脉破口处使用18 mm×40 mm球囊充盈后临时阻断出血，经球囊导管中心腔持续注入红细胞悬液、血浆及胶体共800 ml，最后使用18 mm×40 mm锥形覆膜支架（长度80 mm）置于病变段腹主动脉。支架植入后造影示腹主动脉瘤覆盖完全，动脉形态良好，无造影剂溢出。术后出血停止，血红蛋白上升至86 g／L，血压110／70 mmHg。但出现高热、少尿，生化提示肝肾功能受损伤，给予抗感染、利尿、护肝、扩容、补液等治疗，效果不佳。患者家属要求回当地医院。出院诊断：（1）消化道出血（腹主动脉瘤十二指肠瘘）；（2）出血性休克；（3）败血症；（4）肝功能不全；（5）急性肾损伤；（6）高脂血症。随访，患者出院后1个月因肾功能衰竭去世。

图1 腹部CT；图2 结肠镜；图3 选择性血管造影术Fig 1 Abdominal CT；Fig 2 Colonoscopy；Fig 3 DSA

讨论 腹主动脉消化道瘘（aortoenteric fistula，AEF）是消化道出血的少见病因，但死亡率高。临床上将AEF分为原发性和继发性，原发性AEF是既往没有主动脉手术史，由主动脉本身病变致动脉壁侵蚀直接穿破至邻近肠腔。自1822年Cooper首次描述此病［1］，至今国内外文献报道病例不超过330例［2］，排除重复报道病例，目前国内报道仅见18例［3⁃5］，我院本病仅1例报道。

原发性AEF病死率为80%～100%［6］。主要病因为主动脉瘤，原发性AEF是其非常罕见的并发症之一，发生率约占0.04%～0.07%［7］。此外还有感染、盆腹腔肿瘤、放疗及异物等因素。原发性AEF最常发生于十二指肠，特别是第3、4段，其次是空肠、回肠、结肠和胃。原发性AEF的可能形成机制为腹主动脉壁慢性溃疡穿透后周围先形成假性动脉瘤，而后通过动脉搏动产生的机械性或炎性机制侵肠壁，最终发生致命的消化道大出血。

原发性AEF典型表现为腹痛、腹部搏动性肿块和消化道出血三联症，但三者同时出现较少见［8］，此患者仅表现为腹痛、消化道出血。原发性AEF早期常表现为少量间歇性呕血或黑便，这种早期出血称为信号性出血或前哨性出血，是AEF特征性表现。因首次出血可被瘘管内的机化血栓堵塞而获得暂时性止血，随后血栓移动或被消化液溶解或脱落及主动脉内压力增高时，会发生再次出血，随着瘘口越来越大，最终会发生难以救治的大出血。患者从前哨性出血到致死性出血的时间窗为几小时至几周，如果能在此时间窗内做出正确诊断对于及时治疗及挽救患者有很重要的作用。

目前国内报道AEF病例中术前确诊率仅6.7%［9］，B超、血管造影、CT及放射性核素扫描、消化内镜等对诊断有一定意义，但均缺少特异性。可能由于上述检查可以不同程度提示腹主动脉瘤的存在，但当瘘口被血栓堵住时，将不能发现瘘口。但通过B超、CT及放射性核素扫描、消化内镜等可与胃肠间质瘤、血管畸形、小肠憩室等引起消化道出血的疾病相鉴别。该患者腹部CT提示腹主动脉下段可见局部向腔外隆起，周围不光滑，但未见明确十二指肠瘘口。血管造影检查阳性率低，检查阳性要求活动性出血速度大于0.5 ml／min。胃镜检查通常只能到达十二指肠第2段，十二指肠第3、4段作为易发部位易漏诊；消化道出血时，胃肠道内可有大量陈旧性及新鲜积血，导致内镜检查视野不清，影响观察。手术探查是诊断的金标准［10］。有文献报道AEF非手术治疗的病死率为100%［11］，而临床怀疑是诊断的基石［12］，对于疑诊或证实原发性主动脉瘤消化道瘘患者，应迅速做好术前准备，积极手术治疗。目前治疗包括开腹手术重建修复和腔内隔绝术：（1）手术重建：包括原位重建和异位重建，原位重建是治疗原发性主动脉瘤消化道瘘的标准术式；（2）腔内隔绝术是通过介入的方法应用血管内移植物（覆膜支架）封堵瘘口控制急性出血，适用于全身情况差、难以耐受大手术的高危患者。Kakkos等［13］对上述2种术式的预后情况进行对比观察，结果发现从短期效果来看腔内隔绝术要优于开腹手术修复。而腔内隔绝术近期主要并发症为持续脓毒血症，再感染问题是远期效果不佳的主要原因。但由于缺乏大量及长期的临床研究，手术方式的选择仍未达成共识［12］。

本例患者反复黑便，行胃镜、结肠镜、小肠镜及胶囊内镜等检查均未明确出血原因，最终因排大量血便急诊行DSA术发现腹主动脉接近髂总动脉分叉处动脉瘤破裂入肠腔，给予主动脉覆膜支架植入治疗。术后患者便血停止，但出现败血症、肝肾功能损害，最终死亡。对于不明原因的消化道出血患者，询问病史时应关注有无高血压、高脂血症、长期吸烟史等腹主动脉瘤高危因素，及时完善腹部增强CT检查，临床怀疑是早期诊断AEF的关键，也是挽救生命的关键。

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（责任编辑：王豪勋）

Primary aortoenteric fistula with the initial symptom of hematochezia：one case report

FANG Sa1，2，LU Xiaojuan1，ZHANG Zhiqiang1，LI Shujun1
1.Department of Gastroenterology，the Army General Hospital of Beijing，Beijing 100700；2.Graduate School of Shanxi Medical University，China

A 52⁃years⁃old male patient with the initial symptom of hematochezia visited the Army General Hospital.After a series of detailed history taking，laboratory examination，abdomen CT，endoscopy and digital selective angiogra⁃phy（DSA），the patient was eventually diagnosed as primary aortoenteric fistula（AEF）.

Gastrointestinal hemorrhage；Primary aortoenteric fistula

R57

B

1006－5709（2016）12－1347－03

2016⁃05⁃11

10.3969／j.issn.1006⁃5709.2016.12.006