儿童宫腔积脓1例病例报道并文献复习

许阡，段华，王金娟，李琳

宫腔积脓是妇科感染性疾病之一，表现为子宫腔内脓液的积聚，其发病率仅为0.1%～0.5%[1]。常见于绝经后女性，通常无明显症状，部分患者表现为阴道流脓，绝经后阴道出血，下腹痛等；症状严重还可能导致子宫穿孔，甚至发展为脓毒血症等全身中毒症状而危及生命[2]。宫腔积脓在绝经前妇女中较少见，尤其是儿童，国内外鲜有报道。本文报道1例10岁儿童宫腔积脓，回顾性总结其诊断和治疗经验，并结合文献复习，报道如下。

1 病例报告

患者，女，10岁2个月，因“间断性下腹隐痛半年，持续性腹痛阵发性加重12 d”于2020年8月急诊入院。患者卫生习惯欠佳，无排尿后擦拭、流动水清洁外阴等习惯，洗澡间隔1～8周不等，无药物服用史，无外伤史。该患者半年前间断出现下腹隐痛，可忍受，持续1～2 d自行缓解，未诊疗。12 d前无明显诱因出现持续性下腹疼痛，阵发性加重，伴腹胀、排便次数增加、肛门坠胀，体温波动最高达38℃，就诊于外院行静脉头孢美唑抗炎治疗6 d，体温下降后复升，无恶心、呕吐、腹泻，无尿频、尿急、尿痛等不适。

转诊至我院，一般查体：患者生命体征平稳，体温37.9℃，强迫卧位，发育中等，乳房未发育；第一次妇科查体(患者配合欠佳)：外阴未发育，无阴毛，前庭中部可见尿道口，其下可见一凹陷，未见阴道外口；肛查：盆腹腔可触及直径10 cm大小包块，其上极平脐，边界清，张力大，压痛明显，活动差。急查化验结果回报：白细胞计数:15.04×109/L，中性粒细胞比例：76.4%，C反应蛋白：25.0 mg/L，降钙素原：0.10 ng/mL；凝血五项D-二聚体：1.73 mg/L；内分泌六项：促卵泡激素(follicle stimulating hormone，FSH)：0.04 IU/L，促黄体生成素(luteinizing hormone，LH)：0.03 IU/L，雌二醇：70.9 pmol/L，孕酮：0.20 ng/mL，睾酮II：0.33 nmol/L，尿、便常规、生化全项、肝胆胰脾双肾、输尿管膀胱B超未见明显异常；妇科经腹部超声提示：盆腔可见非均质回声，范围约9.5 cm×7.2 cm×6.0 cm，其内未见明显血流信号，周边可见肌层回声(类似子宫肌层回声)(见图1)。磁共振(MRI)：膀胱直肠间见较大囊性肿块，厚壁(为肌层结构)，该肿块前上方两侧似见宫角样扩张结构。肿块前壁较厚，与膀胱后壁间似见宫颈样结构，中心未见宫颈管及内膜，位置上移。耻骨联合上缘平面，膀胱与肿块及直肠间见小囊状结构，内含少许气体，考虑为阴道(见下页图2)。

图1 经腹部超声提示宫内非均质回声团

图2 MRI T2加权成像提示宫腔积脓及上移宫颈

患者收入院后静脉输入头孢美唑1 g bid，治疗 5 d后，体温恢复正常，患者腹痛进行性缓解。遂行第二次妇科查体：尿道口下方可见阴道口，处女膜完整，湿润棉签可探入阴道长约4 cm，未行窥器探查阴道顶端。肛查：盆腔可触及直径约10 cm大小包块，其上极位于脐下一指，张力较前减弱，压痛较前减轻，余查体同前。后经科内会诊，次日行宫腔镜手术，术中置窥器，暴露宫颈，宫颈管粘连闭锁，B超监测下探入宫腔，流出脓样积液，约200 mL，行分泌物培养。宫腔镜检查见：宫颈管发育异常，长约1 cm，宫腔形态大致正常，宫腔四壁遍布黄白色脓苔组织(见图3)，双侧宫角可见，未见明确输卵管开口，宫腔及阴道内未见异物，取少许内膜组织送病理。

图3 宫腔镜提示宫内大量黄白色脓苔组织

因患者宫腔积脓，予20号Foley尿管置入宫腔引流，旨在解除梗阻，引流宫腔液，防止生殖道再次粘连闭锁。故行经阴道宫颈粘连分离+宫颈成形+B超监测宫腔镜检查+子宫内膜活检+宫腔球囊置入术，患者术后安返病房。术后子宫内膜病理结果为：子宫内膜炎性纤维素性物及变性坏死物；宫腔脓液分泌物细菌培养结果为大肠埃希菌。术后患者腹痛、腹胀、肛门坠胀症状完全缓解，继续予头孢美唑1 g bid治疗2 d，复查体温，血常规均无异常。术后第8 d行二次手术，宫腔内放置自制宫腔阴道支架(见图4)。患者二次手术术后恢复好，术后2 d准予出院。术后诊断：生殖器官发育异常；宫颈发育异常；宫腔积脓。

图4 宫腔内放置自制宫腔阴道支架

2 讨论

2.1 发病机制

宫腔积脓是子宫腔内积聚脓液引起的一种妇科感染性疾病。宫腔积脓的形成可能是由于各种原因所导致的宫颈管狭窄、阻塞，宫腔内的分泌物不能外流或引流不畅，并发感染，引发一系列炎性反应，形成宫腔积脓[3]。引起宫腔积脓的常见原因是手术后宫颈粘连闭塞、放疗、被遗忘的宫内节育器、先天性宫颈异常、生殖道良恶性肿瘤引起的宫颈管炎等因素[4-5]。宫腔积脓常见于绝经后妇女，其发病率可高达13.6%[6]。在绝经前女性，尤其是儿童中十分罕见，先天性生殖系统畸形和宫颈外伤被认为是未成年患者宫腔积脓的主要原因[7]。正常青春期前女性，宫颈与宫体比例1∶1，有文献报道，中国95例8～10岁正常女性宫颈长度均值为(1.94±0.42)cm[8-9]，发育正常的宫颈除了作为子宫流出道的一部分，还分泌宫颈黏液以防止宫腔逆行感染，若合并生殖道畸形或狭窄导致的感染物质流出受阻，可能导致宫腔积脓进一步发展[7-10]。MRI检查对评估生殖器官发育异常有着重要的指导意义[11]。Lueth等[12]报道了1例13岁的宫腔积脓患者，该患者因为狭窄的宫颈阻塞了月经，因而形成了宫腔积脓。该患者妇科检查时无法触及宫颈，阴道镜检查仅可见狭窄的阴道口和较长的阴道，但未探及宫颈口。再次行阴道镜检查，探查发现宫颈口呈浅凹陷改变。本例患者亦因盆腔巨大张力性肿物压迫出现阴道及宫颈探查困难，患者术前MRI提示宫颈位置上移，中心未见明确的宫颈管及内膜，术中经过宫腔镜检查，宫颈管粘连闭锁，长约1 cm，这均可能提示该患者宫颈发育不良，考虑与宫腔积脓发生相关。

宫腔积脓形成的另一必要条件是感染。女性因解剖因素相关，尿路感染的发病率较高，有40%～50%的女性在一生中至少经历过一次尿路感染，其中大肠埃希菌占所有尿路感染的85%以上[13]。多篇报道显示，年幼患者可由于卫生条件差，导致尿液、粪便自阴道反流，导致生殖道感染、宫腔积脓[14-15]。加之，青春期前的女性，体内雌激素水平偏低、阴道pH值为6.5～7.0、阴道内缺乏乳杆菌等因素，均为大肠埃希菌的生长提供了良好的环境[16-17]。通过病史采集得知，该患者受教育程度及卫生习惯欠佳，无排尿后擦拭、流动水清洁外阴等习惯，洗澡间隔1～8周不等，因此本例患者宫腔积脓的原因可能由于卫生条件差引起的尿路来源的大肠埃希菌逆行感染，引起宫腔积脓，且宫腔脓液分泌物培养结果为大肠埃希菌，与文献报道相符。

另外，雌激素的缺乏也可能是儿童患者宫腔积脓的病因之一。生殖道的雌激素化可保持宫颈通畅，防止宫腔流出道的阻塞；同时，雌激素可通过刺激子宫内膜增生，维持子宫内膜厚度来防止宫腔积脓的发展。缺乏雌激素支持的子宫内膜较薄，更容易引起感染[7]。未成年的雌激素缺乏可能与两个因素有关。第一，年龄相关：婴幼儿晚期到青春期前，下丘脑垂体卵巢(hypothalamus-pituitary-ovary,HPO)轴未发育，雌激素缺乏[18]。第二，药物相关：少部分未成年患者，需长期服用高效孕激素类药物，因而抑制了雌激素的产生。Schmiech K等[15]报道了1例反复发生宫腔积脓的16岁女孩，患严重智力障碍，伴顽固性癫痫、甲状腺功能减退及反复的尿路感染，因异常子宫出血从10岁起开始用醋酸甲羟孕酮治疗，抑制雌激素的产生，引起宫腔积脓。本例患者10岁，HPO轴未发育，FSH及LH水平极低，处于年龄因素雌激素缺乏中，易患宫腔积脓。

2.2 临床特点及相关并发症

宫腔积脓患者最典型的临床表现：阴道流脓，绝经后阴道出血，下腹痛，被称为宫腔积脓“三联征”[19]，但这种典型的三联征仅在10%的患者中出现，且近半数宫腔积脓患者无明显临床症状，这使得宫腔积脓临床诊断较为困难[4]。本例患者间断性下腹隐痛半年，未予重视及诊疗，就诊时已出现持续性下腹疼痛且伴有高热，子宫底已位于脐水平。这提示，对于合并生殖器官发育异常的患者，如出现上述症状，应及时行相关检查，确认是否存在宫腔积脓的可能。

子宫穿孔是宫腔积脓最严重的并发症。脓液积聚导致子宫壁的坏死过程会引起子宫穿孔和子宫破裂，发病率约为0.01%～0.05%[20]。虽然子宫穿孔发生率较低，但子宫破裂后可引起脓毒血症，死亡率高，因此必须引起足够的重视[21]。有学者进行了文献复习，记录了69例宫腔积脓穿孔的患者，其死亡率高达31.88%[22]。本例患儿就诊时子宫已达平脐水平，子宫张力大，一旦出现子宫穿孔破裂，后果严重，因此我们需提高诊疗水平，防微杜渐。

2.3 辅助检查

影像学检查有助于宫腔积脓的诊断。超声是最常见、最简易的筛查方法，超声对于宫腔积脓的诊断有较高的敏感性[23]。超声提示宫腔积脓患者宫腔内可显示混杂回声，CT和MRI也可用于宫腔积脓的评估，辅助评估是否存在生殖器官发育异常及子宫自发性穿孔[6]。有报道称，CT和MRI可正确诊断出33%的宫腔积脓子宫自发性穿孔的患者[24]。此患者B超和MRI均提示宫腔积液的可能，MRI亦提示宫颈发育不良可能，可为临床提供诊断依据。

2.4 治疗

宫腔积脓的治疗方法主要采用宫颈扩张和引流宫腔脓液[25]，一些患者宫腔积脓反复发作，可能需要多次的引流[26]。通过文献复习，宫腔积脓治疗需要持续引流直至临床症状完全缓解，若引流不完全，可能导致宫腔积脓的复发，如患者合并有生殖器官发育异常，需尽早行畸形矫正手术解除流出道梗阻[7]。同时，宫腔积脓的患者治疗受益于早期的广谱抗生素和液体复苏治疗，早期抗生素建议选用广谱抗生素，因为大肠埃希菌、链球菌和脆弱类杆菌可能是宫腔积脓最常见的感染源[27]。抗生素使用的最佳时间尚不清楚，但大多数临床研究认为治疗10～14 d效果较好[28]。本病例中，在足量应用抗生素控制感染的前提下，尽早并及时进行了手术治疗，引流脓液，同时放置自制宫腔阴道支架，解除梗阻，预防宫颈再次粘连，防止宫腔积脓复发。该患者术中宫腔脓液的培养结果为大肠埃希菌，治疗应用头孢美唑效果较好，治疗周期亦与文献相符。

对儿童患者，若合并有子宫穿孔，需行紧急剖腹探查术，进行腹腔灌洗和引流，行子宫修补术，尽可能保留其生育功能[29]。如感染危及生命或反复感染保守治疗无效时，需行子宫切除术。但是对于儿童患者，切除子宫是权衡利弊后的选择，需要全面评估风险、利弊之后决定。手术后进行强化抗生素治疗很重要，因为这些患者容易发展为全身性腹膜炎并随后发生败血性休克[30]。

综上所述，宫腔积脓最常发生在绝经后女性，在绝经前，尤其是儿童中较为罕见。宫腔流出道受阻合并感染是导致宫腔积脓的根本原因。因此，当患者患生殖系统畸形、宫颈病变、生殖系统恶性肿瘤等，同时合并有宫腔流出道梗阻时，需要警惕宫腔积脓的发生。本文对此病例进行描述并对相关文献加以复习，使临床医生提高对未成年女性宫腔积脓的认识，为临床中相关病例的诊治提供一定建议，尽可能做到早诊断、早治疗，避免病情进展导致子宫穿孔甚至子宫破裂等严重并发症的发生。