低温等离子射频消融治疗37例梨状窝瘘的临床分析

李万鹏 浦诗磊 刘晓君 徐宏鸣 赵利敏 李晓艳

(1. 上海交通大学附属儿童医院耳鼻咽喉头颈外科 上海 200062；2.复旦大学附属眼耳鼻喉科医院耳鼻喉科 上海 200031)

梨状窝瘘是一种较为少见的颈部鳃源性疾病，源于胚胎期第3、4鳃弓发育异常。80%的梨状窝瘘发生于儿童，最主要的临床表现是反复颈部感染或者急性化脓性甲状腺炎[1]。传统的开放性手术是从颈外径路切除瘘管，伴或不伴患侧甲状腺组织切除，在甲状软骨下角附近寻找并结扎内瘘口[2-3]。近年来内镜下微创技术由于安全、易操作等优点，在治疗先天性梨状窝瘘方面成为另外一种可选择的方法。自2016年1月起，我科开始采用低温等离子射频消融治疗梨状窝瘘,疗效确切，现报道如下。

1 资料与方法

1.1 资料 前瞻性研究2016年1月～2017年12月在上海交通大学附属儿童医院耳鼻咽喉头颈外科诊治的梨状窝瘘患儿。病例纳入标准：根据病史，体格检查，影像学检查如 CT、B 超、MRI，纤维喉镜检查作出初步诊断；最终诊断依靠术中支撑喉镜检查发现梨状窝内瘘口。病例排除标准：在外院曾行手术切除梨状窝瘘并出现复发的患儿,近6个月行其他疾病手术患儿，合并心脑血管、肝、肾、造血系统等严重疾病及精神病患儿,有颌面部发育畸形、糖尿病、甲状腺功能异常等疾病患儿。

共收集符合要求的梨状窝瘘患儿37例，其中男性20例、女性17例；年龄22个月～10岁，中位年龄4岁；左侧35例、右侧2例。10例有明确上呼吸道感染史,17例曾行脓肿切开引流术；5例误诊为急性化脓性甲状腺炎，1例误诊为甲状舌管囊肿，1例误诊为淋巴管瘤，1例误诊为皮样囊肿。所有患儿的临床症状主要是出现左侧颈部感染，部分为一侧颈部出现瘘口并反复流脓、长期迁延不愈、不明原因化脓性甲状腺炎及短期内形成甲状腺痛性肿块。术前高度怀疑梨状窝瘘者在术中支撑喉镜下探查发现梨状窝内瘘口。37例患儿术前均行颈部增强CT检查,表现为一侧甲状腺被病灶压迫,模糊、密度不均,提示甲状腺炎性病变；10例诊断为梨状窝瘘(10/37，27.0%)。32例患儿行B超检查，为患侧甲状腺实质出现混合回声区或者低回声区,7例诊断为梨状窝瘘(7/32,21.9%)。

1.2 方法 将梨状窝瘘患儿分为3组,第1组为炎症静止期患儿，颈部曾有急性感染，但未进行脓肿切开引流，共14例；第2组为炎症静止期患儿，颈部曾有急性感染，行脓肿切开引流，共12例；第3组为急性感染期患儿，共11例。第1组和第2组行低温等离子射频消融治疗；第3组行低温等离子射频消融联合脓肿切开引流治疗。所有患儿术后给予鼻饲饮食2周。对3组患儿之间的手术成功率、术后并发症(声音嘶哑、颈部脓肿)、住院天数进行比较，评估各组之间的疗效，探讨低温等离子射频消融在治疗梨状窝瘘中适应证的选择及疗效。

处理原则如下。

1)炎症静止期患儿。全身麻醉，在显微支撑喉镜下挑起并充分暴露梨状窝,确定梨状窝瘘内瘘口；用稀释的聚维酮碘(碘伏)在瘘口以及管腔内进行消毒；用喉部专用等离子刀(EIC7070-01刀头，美国ArthroCare Corporation)于内瘘口处深入消融位于甲状软骨板内的瘘口和瘘管，射频喉刀功率维持在7～10 W；保持喉刀与瘘管似接触非接触，水流持续，吸引力足够大，负压吸引压力值为0.4～0.6 kPa，直至内瘘口及周围黏膜结焦，创面止血(图1～3)；退出喉镜,使梨状窝瘘口黏膜自然闭合。

图1. 术中在显微支撑喉镜下发现梨状窝瘘内瘘口

图2. 利用射频喉刀消融梨状窝内瘘口及甲状软骨板内的瘘管

图3. 可见梨状窝内瘘口及周围黏膜结焦闭合

2)急性感染期患儿。全身麻醉，采用低温等离子射频消融联合患侧脓肿切开引流治疗。先给予射频喉刀消融内瘘口，操作方法同炎症静止期梨状窝瘘一致，直至内瘘口及周围黏膜结焦闭合。然后对患侧颈部脓肿周围皮肤进行消毒，自脓肿最隆起处切开，可见脓液流出，用过氧化氢溶液冲洗伤口，放置引流皮条，术毕。

1.3 疗效判定标准 同时符合以下2个标准判定为治愈：①术后无颈部肿痛、发热和(或)吞咽疼痛等症状；②术后3个月、6个月行喉镜检查示原内瘘口处已闭合，无内瘘口存在。如随访期间梨状窝内瘘口出现上述临床症状或者复查喉镜发现内瘘口未闭合，则判定为复发。

2 结果

37例患儿均在支撑喉镜下确诊为梨状窝瘘，并采用低温等离子射频消融梨状窝内瘘口及甲状软骨板内的瘘管，平均手术时间为10 min。3例患儿术后出现暂时性声音嘶哑，术后1个月均恢复正常；4例患儿在术后3 d出现患侧颈部肿胀，给予颈部脓肿切开引流，换药1周左右颈部伤口痊愈；术后3个月、6个月纤维喉镜检查均未见梨状窝内瘘口。术后随访6个月～2年，所有患儿均未见复发。本研究一些病例由于随访时间相对较短，仍需长期进行随访观察来评估梨状窝瘘的术后复发情况。

3组梨状窝瘘患儿的手术均成功。术后住院时间、并发症(声音嘶哑、颈部肿胀)比较见表1。

表1 3组患者的术后住院时间及并发症发生情况(n)

3 讨论

梨状窝瘘起源于胚胎期第3、4鳃弓发育异常，根据瘘管走形分为第3鳃裂畸形和第4鳃裂畸形。第3鳃裂畸形通常起源于梨状窝的底部，穿行于甲状舌骨膜，位于喉上神经上方，而第4鳃裂畸形起源于梨状窝的尖部，穿行于环甲膜，位于喉上神经下方[4-5]。第3、4鳃裂畸形的反复感染容易出现在咽喉侧壁的起始端,导致术中很难识别其走形及与喉上神经的关系[6]。由于第3、4鳃裂畸形在临床表现及手术方式上相同，手术方法包括颈外径路结扎瘘管和内镜下微创处理内瘘口；因此，临床上不宜特意区分第3鳃裂畸形及第4鳃裂畸形,可以将其统称为梨状窝瘘。

梨状窝瘘往往以出现颈部感染而首诊，常表现为患侧颈部皮肤红、肿、痛，呼吸困难，吞咽障碍和发热。随着患儿年龄的增长，梨状窝瘘的临床表现也不同。新生儿通常没有颈部感染，而是出现颈部囊肿压迫气管导致喘息、呼吸困难和咳嗽；小儿可能因为上呼吸道感染出现反复颈部脓肿和急性化脓性甲状腺炎；年龄较大的儿童表现为颈部皮肤出现瘘口[7-9]。术中在支撑喉镜下找到内瘘口是诊断梨状窝瘘的金标准。如果在支撑喉镜下未发现梨状窝存在内瘘口,可以排除梨状窝瘘的诊断并考虑其他疾病,如甲状舌管囊肿、第2鳃裂畸形、淋巴管瘤和畸胎瘤等。

此外,纤维喉镜、增强CT、超声和 MRI检查也可用于术前梨状窝瘘的诊断。 纤维喉镜可以找到部分患者梨状窝瘘的内瘘口,但是由于内瘘口有时被黏膜皱襞遮蔽,所以阳性率较低。超声在儿童梨状窝瘘中具有特征性表现，瘘管表现为低回声、内部不均匀，其内无血流信号，与甲状腺上极关系密切(图4)。CT检查可显示颈部的炎性软组织肿块，炎性肿块常侵犯甲状腺一侧，可明确病变与重要血管及组织的关系，在甲状腺上极出现气泡影是梨状窝瘘的特征性改变[10](图5)。X线钡餐检查对梨状窝瘘的诊断有一定价值,但应在急性感染期后进行,避免因感染引起梨状窝黏膜肿胀，瘘口暂时闭锁，产生假阴性结果。X线钡餐检查后行CT检查可显示甲状腺周围瘢痕组织中含气空腔内有钡剂的高密度影。

图4. B超检查显示颈部深处形态不规则低回声结构，内部不均匀

图5. 增强CT显示甲状腺上极出现气泡影(黑色箭头)，

在梨状窝瘘的急性感染期，可以采取脓肿切开引流进行治疗，但是在第3鳃裂畸形中进行脓肿切开引流的复发率为94%，在第4鳃裂畸形为89%[3-4]。在炎症控制后的4～6周，手术治疗是避免复发最重要的方法。开放性手术是从颈外径路切除瘘管，在甲状软骨板下角附近寻找并结扎内瘘口。但有时因为瘘管外口位置不明确，需要切除甲状软骨后缘部分软骨,充分暴露与瘘管相连的梨状窝。此外，可以在喉内镜或者胃镜辅助下定位内瘘口，也可通过瘘管内口逆行插入硬膜外导管或者黄斑马导丝寻找瘘管，或者通过向内瘘口注射亚甲蓝(美蓝)定位[11-13]，但开放性手术的难度较大，术后并发症多，复发率较高。

近年来，内镜下微创技术由于安全、易操作、住院时间短、手术成功率与开放性手术相似，在治疗先天性梨状窝瘘成为另外一种可选择的方法[14]。1998年Jordan等[15]报道采用内镜下电烧灼治疗梨状窝瘘，并成功治愈7例梨状窝瘘患儿。后有许多学者尝试多种方法封闭内瘘口，包括电烧灼、激光烧灼、化学灼烧、生物胶治疗和缝合技术[16]。但是电烧灼可操作性欠佳，方法不精准，热扩散会导致喉上神经及喉返神经损伤[17]；化学烧灼在粘连和造成组织炎症方面没有电烧灼的效果好，常常需要多次重复手术来闭合内瘘口[18]；激光可产生400～600 ℃的高温，易对周围组织造成热损伤[19]；生物胶及缝合技术文献报道较少，临床疗效不明确。低温等离子射频消融技术治疗梨状窝瘘在国内外文献报道少见。Zhang等[20]在2016年报道31例梨状窝瘘患者采用射频消融技术治疗,术后3例出现声音嘶哑，3例出现复发，手术成功率为90.3%。我科采用等离子射频消融治疗37例梨状窝瘘，对梨状窝内瘘口及甲状软骨板内的瘘管进行射频消融，术后所有患儿未见复发，近期手术成功率为100%，认为低温等离子技术在梨状窝瘘的治疗中提供了有效的方法。但是，仍需要收集更多数据并且进行更长时间的随访来证实射频消融治疗的有效性。

本研究将第3组急性感染期患儿与第1组、第2组进行分析，发现急性感染期和炎症静止期对于内镜下微创治疗具有同样的疗效，术后均未见复发。近年来国外文献[21-24]报道6例处于急性感染期的梨状窝瘘，行内镜下烧灼内瘘口联合脓肿切开引流，5例治愈，1例出现复发，复发后再次进行电烧灼治疗，后好转。以上提示，处于急性感染期的梨状窝瘘同样可以采用内镜下消融方法治疗，缩短患儿总体治疗时间并减轻患儿痛苦，同时节省医疗费用。

内镜下微创技术治疗梨状窝瘘的术后最常见并发症是喉返神经损伤,特别是电烧灼和化学烧灼方法。Wong等[25]对3例梨状窝瘘给予电烧灼治疗，其中2例术后出现声音嘶哑。Park 等[26]采用三氯乙酸化学烧灼治疗2例梨状窝瘘，均出现声音嘶哑。同样，低温等离子技术也存在术后喉返神经暂时性损伤可能。本研究术后3例患儿出现声音嘶哑，但给予激素及营养神经药物治疗后，均恢复正常。

4例患儿在术后3 d左右出现颈部红、肿、痛，伴有发热，给予颈部脓肿切开排脓，颈部伤口换药1周左右后痊愈。我们认为，患儿术后内瘘口虽然已经闭合，但残留瘘管因急性感染后出现脓肿形成，这与宫喜翔等[27]报道左侧梨状窝瘘内镜下烧灼内瘘口闭合后残留瘘管继发感染类似。本研究所有患儿术后均给予2周鼻饲饮食，避免经口进食时食物经过梨状窝黏膜出现扩张,影响内瘘口瘢痕形成、粘连闭合。Wang等[28]也认为，内镜下CO2激光治疗梨状窝瘘术后需给予2周鼻饲饮食，以促进内瘘口的闭合。

在梨状窝瘘炎症静止期，有学者[3-4]认为年龄>8岁的患者行开放性手术的术后并发症明显低于年龄≤8岁的患儿,认为年龄>8岁者应该行颈外径路开放性手术,而年龄≤8岁者更应该选择内镜下微创手术治疗梨状窝瘘。陈良嗣等[1]认为，年龄对于梨状窝瘘手术方法的选择不是关键因素。我们的经验认为，年龄不应作为手术方法选择的依据,梨状窝瘘患儿均可在全身麻醉下行内镜下烧灼治疗。

初治病例、颈部皮肤瘢痕不明显或者皮肤完整者可优先采用内镜下治疗梨状窝瘘。广泛瘢痕者、颈部皮肤出现无痛性隆起肿块者可采取颈外径路切除瘘管，使得术后颈部显得更加美观(图6、7)。急性感染期的梨状窝瘘应在炎症控制1周后行等离子射频消融，原因是梨状窝黏膜局部水肿不利于术后创面的愈合。

图6. 梨状窝瘘患儿的左侧颈部皮肤出现隆起肿块，无红、肿、痛

图7. 梨状窝瘘患儿的左侧颈部皮肤切开引流，瘢痕较为明显

综上所述，低温等离子射频消融治疗梨状窝瘘具有微创、易操作、并发症较少、复发率低等优点,同时在治疗炎症静止期和急性感染期的梨状窝瘘都具有良好效果，为治疗急性感染期的梨状窝瘘提供了新的思路。