慢性肛瘘癌变1例

陈步强，常忠生，曹林峰，石 伟，王 恒，李冬梅

病例报告

慢性肛瘘癌变1例

陈步强，常忠生，曹林峰，石 伟，王 恒，李冬梅

肛瘘；肛瘘腺癌；诊断；治疗方法

1 临床资料

患者男性，55岁。因“间断肛旁肿痛伴溢脓3年余”入院。3年前发现肛门旁一肿块形成，伴疼痛不适，未行诊治，肿块自行破溃伴溢脓后疼痛缓解。3年来肿痛伴溢脓反复出现，1年前患者发现破溃溢脓处出现肿物形成并逐渐增大，为求诊治，遂来我科。有高血压、糖尿病病史10余年。专科检查：腹平软，无压痛，双侧腹股沟未扪及肿大淋巴结。肛旁截石位1点距肛缘约3 cm处见一肿物突起，质地较硬，呈分叶状，色浅红，大小1.5 cm×1.5 cm，扪及条索状管道通向肛内。对应位齿线处见一息肉样增生，色灰红，分叶状，带灰白较粗短蒂，与瘘管连为一体。餐后2 h血糖25.5 mmol/L，癌胚抗原14.88 ng/mL，糖类抗原199 682.4 U/mL。于腰麻下行括约肌间肛瘘结扎术和息肉切除术。参照文献手术方法[1]。从窦道外口注入双氧水显示内口位置，探针沿外口探入，确定瘘管走行和内口部位。沿内外括约肌间的皮肤作一2～3 cm的弧形切口，沿括约肌间作锐性或钝性分离，在探针的引导下分离括约肌间的瘘管。弯直角钳钩起瘘管，分别用血管钳钳夹肌间瘘管的内口侧及外口侧，尽量靠近内口侧切断肌间瘘管，予可吸收线薇乔线缝扎瘘管内口侧。从外口侧注入双氧水，证实肌间瘘管被钳夹切断，剔除肌间瘘管外口侧部分，尽量不残留。外口部分作隧道式挖除或扩大搔刮后开放引流，3-0可吸收薇乔线闭合括约肌间外口侧肌肉缺损。检查无明显出血，间断缝合括约肌间切口。电刀切除内口处增生息肉，分别将息肉和外口增生肿物送病检。病理检查报告：（肛管息肉）绒毛状管状腺瘤，伴高级别上皮内瘤变；（瘘管）腺癌（约2 cm×1.5 cm）分化中等，部分为黏液腺癌，局灶切缘未见正常组织。免疫酶标：CEA(+)，CK(+)，CK34βE12(弱+)，CK8(+)，calponin(平滑肌+)，CDX2 (灶+)，P53(-)，Ki67(80%)。病理切片位置靠近外口增生端，局灶切缘未见正常组织，提示癌变组织未切除彻底。但瘘管剔除后，切口内未见坏死或炎性组织。术后常规换药，切口未见脓性分泌物，肉芽增生良好，未见异常组织增生。术后诊断：肛瘘腺癌；肛管绒毛状管状腺瘤。切口术后33 d愈合。术后2月、1年行结肠镜检查、全腹部增强CT和盆腔MRI检查未见明显异常。

此例患者已随访1年，未见肿瘤复发，疗效较满意。

2 讨论

目前关于肛瘘癌变的确切原因和机制仍不清楚。一般认为，肛管腺是肛瘘癌变的组织学基础，反复发作的慢性炎症刺激及瘢痕组织的异化是肛瘘癌变的主要原因。炎症或瘢痕部位由于淋巴组织被破坏，机体免疫监视系统的功能相对缺陷可能是肛瘘继发癌变的原因之一[2]。本例患者有糖尿病、高血压病病史，长期欠规范治疗。特别是糖尿病，是否会增加肛瘘癌变的发生率，或者是诱发肛瘘癌变？患者肛瘘病史3年，依据病史判断，肛瘘由脓肿破溃后形成。2年后出现外口不规则肿物增生。瘘管癌变的时间点与外口不规则增生有无关联？内口处绒毛状管状腺瘤增生是否也与肛瘘癌变有关？上述问题都值得去求证。术前考虑到外口、内口的不规则增生，有癌变的可能。

有文献报道[3]，对于肛瘘癌变的治疗应与一般肛管癌相同，以广泛腹会阴联合根治为宜。对术前怀疑有腹股沟淋巴结转移者，需同时行腹股沟淋巴结清扫术。除早期外，术后均应辅以化疗和/或放疗。笔者认同此观点，单纯肛瘘切除术并不是肛瘘癌变的最佳术式，继发于慢性肛瘘的腺癌，发现时多为中晚期，虽然肛瘘癌变局灶相对局限、发展慢、恶性程度低，预后相对较好，但也应积极合理的综合抗癌治疗，才可取得较好效果。

本例瘘管组织剔除并不彻底，管壁及炎性组织残留是肛瘘复发的主要因素，同时残留的管壁及炎性组织也有癌变的可能。所以，采用括约肌间肛瘘结扎术时病例的选择应严格把握。个人建议，若所选择病例有如下情况时，选择肛瘘切除术较合适，且瘘管该送病检：（1）合并有糖尿病、克隆恩病、结核性肛瘘或全身情况较差。（2）病程超3年，瘘管组织表现异常，如外口形态不规则，色泽腥红或紫暗，有胶冻状分泌物；内口处有肿物增生，形态不规则，质地较硬，接触易出血等。带瘘生存的患者即使是无症状，也应该手术治疗，除非是难治性复杂性肛瘘，手术治疗可能导致肛门功能严重受损或者丧失。可以建议患者带瘘生存，但必须定期随访，必要时可以取活检。

Scharl等[4]认为，长期克罗恩病肛瘘癌变的风险是显著的。Thomas等[5-6]认为，慢性非克罗恩病肛瘘癌变是罕见的。肛瘘与肛管部位的癌在临床上有3种存在形式[3]：（1）肛瘘与肛管癌同时独立存在，两者无因果关系。（2）肛管癌继发破溃，形成肛瘘。（3）在肛瘘慢性病变基础上发生恶性变，这种情况临床较为少见。Raghavaiah在1975年报道了1例慢性肛瘘恶变成黏液癌，并指出，至1975年整个英国和北欧报道慢性肛瘘癌变的病例不超过75例。Seya等[7]报道了1例慢性复杂性肛瘘反复发作恶变成鳞状细胞癌，其病史长达32年。张立华等[8]、王建新等[9]分别报道了1例慢性肛瘘癌变成低分化腺癌。陈发俊[10]报道了1例慢性肛瘘癌变成高分化鳞癌。张维胜等[11]报道了6例慢性肛瘘癌变成黏液腺癌。

就目前而言，关于肛瘘癌变的确切原因和机制仍不清楚。早期诊断和早期治疗是决定预后的关键，临床医师应加强对该病的认识，及时对瘘管形态不规则或分泌物异常的肛瘘行组织病理学检查。

[1]侯孝涛，陈玉根，孙桂东，等.括约肌间瘘管结扎术治疗高位经括约肌肛瘘疗效分析[J].中华胃肠外科杂志，2014(12)：1238-1239.

[2]王为民，刘荫华.肛周黏液腺癌的诊断与治疗[J].中国现代医学杂志，2002，12(21)：30-32.

[3]陈志康，陈子华，伍韶斌，等.慢性肛瘘癌变：附6例临床分析[J].中华普通外科杂志，2006，15(10)：769-771．

[4]Scharl M,Frei P,Frei S M,et al.Epithelial-to-mesenchymal transition in a fistula-associated anal adenocarcinoma in a patient with long-standing Crohn's disease[J].Eur J Gastroenterol Hepatol, 2014,26(1)：114-118.

[5]Thomas M,Bienkowski R,Vandermeer T J,et al.Malignant transformation in perianal fistulas of Crohn's disease：a systematic review of literature[J].J Gastrointest Surg,2010,14(1)：66-73.

[6]Refael I,Nachum W,Yehuda S,et al.[Anal mucinous adenocarcinoma arising in long standing fistula-in-ano][J].Harefuah,2008, 147(2)：117-119,183.

[7]Seya T,Tanaka N,Shinji S,et al.Squamous Cell Carcinoma Arising from Recurrent Anal Fistula[J].J Nippon Med Sch,2007,74(4)：319-324.

[8]张立华，张勇.慢性肛瘘癌变1例报道[J].内蒙古中医药，2008，27 (12)：43-43.

[9]王建新，吕艳锋，丁克，等.慢性肛瘘癌变1例报告及文献复习[J].山东医药,2008，48(35)：84-85.

[10]陈发俊.肛瘘癌变1例报告[J].海军医学杂志,2004,25(2)：157.

[11]张维胜，张明，李然春，等.慢性肛瘘癌变6例分析[J].中华胃肠外科杂志,2003，6(6)：414-415.

（收稿：2016-08-06 修回：2017-01-20）

（责任编辑 马东旺）

R657.1+6

A

1007-6948(2017)02-0205-02

10.3969/j.issn.1007-6948.2017.02.030

上海中医药大学附属第七人民医院人才培养项目（JCR2016-01）

上海中医药大学附属第七人民医院肛肠科（上海200137）

常忠生，E-mail：153063191@qq.com