双胎妊娠并部分性葡萄胎及双胎输血综合征一例报告

侯全灵，刘玉玲，陈思瑶，陈燕如，蔺军敏，路英丽

·误诊研究：妇产科疾病·

双胎妊娠并部分性葡萄胎及双胎输血综合征一例报告

侯全灵，刘玉玲，陈思瑶，陈燕如，蔺军敏，路英丽

目的探讨双胎妊娠并部分性葡萄胎及双胎输血综合征的临床特点。方法回顾性分析我院收治的双胎妊娠并部分性葡萄胎及双胎输血综合征1例的临床资料。结果本例因孕21+5周、双胎，发现高血压1周入院。诊断为妊娠期高血压疾病、重度子痫前期，予降压、解痉、输注白蛋白等对症治疗，血压控制欠佳，水肿症状加重，双胎胎心正常，其中一胎胎动减少，遂行利凡诺羊膜腔注射引产术，后因子宫收缩欠佳，急行B超引导下清宫术。术后检查胎盘并行组织病理学检查，确诊为双胎妊娠并部分性葡萄胎及双胎输血综合征，予对症治疗后好转出院。随访4月余，患者恢复良好，复查血人绒毛膜促性腺激素及X线胸片未见异常。结论临床收治血压升高的双胎妊娠者，要警惕部分性葡萄胎及双胎输血综合征的可能，及时行医技检查，尽早确诊并治疗，以改善预后。

葡萄胎；双胎输血综合征；妊娠，双胎

1 病例资料

女，36岁。因孕21+5周、双胎，发现高血压1周入院。1周前常规孕检时发现血压升高，最高达160/98 mmHg,偶有头痛、头晕、视物模糊、尿少等症状，为进一步诊治到我院就诊，门诊以妊娠期高血压疾病、重度子痫前期收入院。孕1产0；既往月经规律，量中等。孕期无药物、毒物及放射线接触史；怀孕2个月时，因阴道少量流血，口服地屈孕酮保胎；孕早期偶有尿频、尿急、尿痛。自患病以来，饮食、睡眠尚可，大便正常。查体：体温36.3℃，脉搏86/min，呼吸20/min，血压161/97 mmHg；心肺未见明显异常；腹部无移动性浊音，四肢水肿(+++)。专科查体：宫高23 cm，腹围95 cm，双胎胎心分别为138/min、145/min，可触及胎动,无宫缩,内诊未查。查血B型脑钠肽234 pg/ml；白蛋白25.4 g/L；尿蛋白(+++)。行三维彩色多普勒超声检查示：宫内双胎，A胎胎心良好，胎动可触及，双顶径(BPD)4.2 cm，股骨长2.1 cm，S/D 3.1，胎盘后壁0级，羊水指数(AFI)16.5 cm；颅骨光环完整，其内结构未见明显异常；脊柱位于上方，连续，未见明显异常；因体位原因，骶尾部显示不清，四肢可见部分肢体切面。B胎胎位为臀位，胎心145/min，胎动可触及，BPD 4.9 cm，头围17.5 cm，腹围15.2 cm，股骨长3.2 cm，胎盘后壁0级，胎盘下缘达宫颈内口，AFI 16.5 cm，S/D 3.9；颅骨光环完整，其内结构未见明显异常；因胎儿体位原因颜面部显示不清；四腔心、双肾显示不清；胃泡、膀胱均显示；脊柱位于上方，连续，未见明显异常；因体位原因，骶尾部显示不清，四肢可见部分肢体切面。双侧卵巢未显影；双侧附件未见明显包块。

入院后暂予降压、解痉、输注白蛋白等对症治疗，血压控制欠佳，水肿症状加重，双胎胎心正常，其中一胎胎动减少，另一胎胎动正常，患者及家属决定行引产术。完善术前检查，无手术禁忌证，遂行利凡诺羊膜腔注射引产术，2 d后经阴道分娩两个死婴，均为男性，一死婴重180 g，皮肤苍白，贫血貌，身体瘦小；另一死婴重380 g，呈充血貌，两胎儿生长发育不一致。产后30 min，阴道流血增多，予卡贝缩宫素100 μg入壶，子宫仍收缩欠佳，故持续按摩子宫，肌内注射卡前列素氨丁三醇500 μg，急行B超引导下清宫术。术后1 h子宫收缩良好，阴道无明显活动性出血。检查单个胎盘，单绒毛膜，双羊膜囊，胎盘母体面有水泡状斑块，婴儿面部可见血管吻合。补充诊断：双胎输血综合征。胎盘病理检查报告示：局部可见绒毛、水肿，有水肿池形成，滋养层细胞增生不明显，考虑为部分性水泡状胎块。补充诊断：部分性葡萄胎。术后予抗生素预防感染、输注白蛋白、营养支持、纠正贫血等对症治疗；3 d后子宫收缩良好，阴道流血量减少，无涨乳，复查产科超声、血尿常规、肝肾功能均未见明显异常，病情好转出院。出院后定期检查血人绒毛膜促性腺激素(β-HCG)及X线胸片。2个月后血β-HCG及尿蛋白逐渐恢复正常水平。随访4月余，患者恢复良好，血β-HCG及X线胸片未见异常。

2 讨论

葡萄胎是最常见的妊娠滋养细胞疾病，但胎儿与部分性葡萄胎共存临床较少见，占葡萄胎的15%～30%[1]，占妊娠人群的0.005%～0.01%[2]。妊娠并葡萄胎包括妊娠并完全性葡萄胎与妊娠并部分性葡萄胎。随着促排卵药物的应用和辅助生殖技术的开展，关于妊娠并葡萄胎的报道逐渐增多，但大多以个案为主[3-4]。细胞遗传学研究表明，完全性葡萄胎的染色体核型为二倍体，其中90%为(46，XX)；部分性葡萄胎的核型90%以上为三倍体，若与胎儿同时存在，其最常见的核型为(69，XXY)，(69，XXX)或(69，XYY)亦较常见[5]。单纯葡萄胎的恶变率为10%～20%，妊娠并葡萄胎的恶变率是否增高临床尚无定论，需大样本研究及随访[6]。

妊娠并葡萄胎在诊断及治疗过程中仍存在困难和争议，国内外缺乏相关诊疗指南。目前临床诊断主要依据症状、超声、血β-HCG、染色体核型分析等，治疗应全面评估孕妇及胎儿发育情况，遵循个体化处理原则，选择合适的治疗方案，权衡利弊后决定是否继续妊娠。有研究显示，妊娠并葡萄胎患者胎儿常伴畸形及生长受限、胎死宫内等情况，较少发展至孕中晚期，预后较差，建议发现后及早终止妊娠[6-7]。葡萄胎术后需定期随访，可早期发现恶变，及时治疗，改善预后。葡萄胎患者随访期间应避孕,根据妊娠滋养细胞疾病诊治指南解读，血β-HCG恢复正常的患者较少发生妊娠滋养细胞疾病，推荐避孕6个月[8]。

双胎输血综合征是单绒毛膜、双羊膜囊双胎常见且严重的并发症[5]，发生率为10%～15%[9]，其同时合并部分性葡萄胎国内外罕见。如不及时治疗，双胎输血综合征的围产期病死率高达80%～100%[10]。目前双胎输血综合征的具体发生机制尚不明确，多数学者认为胎盘间动-静脉吻合支在其发生、发展中起重要作用[11-12]。有文献报道，双胎输血综合征的发生可能只与胎盘浅部的交通支有关，而与深部隐藏的交通支无关[13]。由于胎盘间动-静脉吻合，双胎间的血液发生转移[5]，使一个成为供血胎，一个成为受血胎[14]。因两胎儿血液及营养不均衡，供血胎出现血容量少、体重轻、脱水、羊水少、胎儿生长受限等症状，而受血胎则出现血容量过多、体重增长过快、各器官体积增大、羊水过多、水肿等症状[14]。临床诊断双胎输血综合征主要依据产前诊断及产后新生儿、胎盘检查。目前，医学界对双胎输血综合征的治疗仍存在争议，主要方法有期待疗法、羊水减量术、微创羊膜隔造孔术、胎儿镜下激光凝固胎盘表面吻合支、选择性毁胎术等[15]，各有其优势和不足，医师应根据具体情况、医疗技术及患者意愿等综合考虑，选择合适的治疗方法。

本例以妊娠期高血压疾病、重度子痫前期入院，且血压控制不理想，其中一胎胎动减少，综合分析病情，考虑多种并发症共存，在尊重患者及家属意见的前提下，行引产术是合理的解决方案。因患者及家属拒绝对死婴行染色体核型分析及尸检，故胎儿是否合并畸形及染色体异常无从得知。

本例产前检查未见双胎输血综合征及葡萄胎征象，术后通过死婴、胎盘检查及病理结果，确诊为双胎妊娠并双胎输血综合征及部分性葡萄胎，术前漏诊，推测可能与产科医师及超声科医师对双胎输血综合征及葡萄胎的认识及重视度不够，且部分性葡萄胎的临床表现及超声影像学不典型有关。最新双胎妊娠临床处理指南提出，妊娠早中期超声检查发现为双胎妊娠时，应行绒毛膜性质判断，保存相关超声图像；如判断绒毛膜性质困难时，需及时转诊至区域性产前诊断中心或胎儿医学中心[16]。单绒毛膜、双羊膜囊的双胎妊娠期监护需产科医师和超声科医师密切合作，由经验丰富的医师进行检查，评估双胎的生长发育、羊水分布和脐动脉血流情况，尽量减少双胎输血综合征的漏诊[16]。提示双胎妊娠并部分性葡萄胎及双胎输血综合征临床罕见，遇及血压升高的双胎妊娠女性时，要警惕部分性葡萄胎及双胎输血综合征的发生，及时行医技检查，尽早诊治，以改善预后。

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TwinPregnancyCombinedwithPartialHydatidiformMoleandTwintoTwinTransfusionSyndromeaCaseReport

HOU Quan-ling, LIU Yu-ling, CHEN Si-yao, CHEN Yan-ru, LIN Jun-min, LU Ying-li
(Department of Obstetrics and Gynecology, the Second Hospital of Jilin University, Changchun 130041, China)

ObjectiveTo investigate clinical characteristics of twin pregnancy combined with partial hydatidiform mole and twin to twin transfusion syndrome.MethodsClinical data of 1 patient with twin pregnancy combined with partial hydatidiform mole and twin to twin transfusion syndrome was retrospectively analyzed.ResultsThe pregnant woman was admitted for hypertension for 1 week during 21+5weeks twin pregnancying, and she was diagnosed as having hypertensive disorders in gestation period and severe pre-eclampsia, and then symptomatic treatments such as decompression, antispasmodic and albumin infusion were given. Blood pressure was badly controlled, and edema symptoms aggravated, and fetal hearts of twins were normal, and a foetus was found decreased fetal movement, and then Rivanol amniotic cavity injection induced labor was given, but emergency B-guided complete curettage was performed due to poor uterine contraction. The twin pregnancy combined with partial hydatidiform mole and twin to twin transfusion syndrome was confirmed by postoperative placenta and histopathologic examinations, and the patient's condition was improved and discharged after symptomatic treatments. With follow-up for more than 4 months, the patient recovered well, and no abnormal condition was found by rechecking human chorionic gonadotropin and chest X-ray.ConclusionPregnant women with twin pregnancy and increasing blood pressure should be alert to occurrence of partial hydatidiform mole and twin to twin transfusion syndrome, and timely medical examination should be given in time to confirm the diagnosis in order to treatment as early as possible to improve the prognosis.

Hydatidiform mole; Fetofetal transfusion; Pregnancy, twin

130041 长春，吉林大学第二医院妇产科

路英丽，E-mail:luyl@jlu.edu.cn

R737.33；R714.53

A

1002-3429(2017)12-0024-03

10.3969/j.issn.1002-3429.2017.12.011

2017-07-07 修回时间：2017-08-22)