婴儿肱骨近端巨大单纯性骨囊肿一例

苏巍 李东利 庞伟峰

. 病例报告 Case report.

婴儿肱骨近端巨大单纯性骨囊肿一例

苏巍 李东利 庞伟峰

婴儿（1～23 月）；骨囊肿；肱骨；病例报告

单纯性骨囊肿（simple bone cyst，SBC）又名单房性骨囊肿（unicameral bone cyst，UBC），是一种好发于儿童和青少年长骨干骺端的骨组织良性瘤样病变，94% 发生于肱骨及股骨近端［1］，其发病原因不明。我院收治1 例发病不足 8 个月的婴儿肱骨近端巨大 SBC 病例，现报道如下。

临床资料

患儿，女，11 个月。主因发现左上臂肿物疼痛伴活动障碍 3 个月余入院。于 3 个月前发现左上臂近端软组织肿胀逐渐加重，因疼痛哭闹，左肩关节自主活动消失，左上肢被动活动疼痛明显。于外院就诊，摄片示左肱骨近端肿物，并有病理性骨折，行石膏外固定，术后1 个月复查，行肿物穿刺抽出黄色黏性液体，初诊为 SBC，注入甲泼尼龙（剂量不详），间隔1 个月后再次穿刺出淡红色黏性液体，并注射甲泼尼龙，症状缓解不明显，复查 X 线片示：左侧肱骨近端囊性肿物进行性增大；转入我院。查体：左上臂近段肿大，周径明显增粗，表面皮肤无明显发红及静脉曲张，皮温不高，质硬，有压痛及叩击痛，颈部及腋下淋巴结未及肿大，左肩关节活动障碍，被动伸展及旋转活动度正常，左上肢感觉及血运正常。X 线片示：左肱骨近干骺端骨质溶骨样破坏，呈毛玻璃样改变，边界清楚，骨皮质膨胀变薄（图1）。实验室检查：白细胞计数13.61×109/ L，中性粒细胞百分比 44.4%，甲胎蛋白32 ng / ml，乳酸脱氢酶（LDH）384 IU / L。初步诊断为左肱骨近端 SBC。

于全麻下行左肱骨近端肿物探查切除术，手术采用肱骨近端前外侧入路，术中见：骨皮质变薄，空腔内充满淡红色黏性液体，囊壁为薄层纤维样组织，边界刮取出少量灰白色纤维样组织送病检，骨皮质开槽约 3.0 cm×1.0 cm，彻底刮除囊壁纤维组织，95% 乙醇、碘酒灭活髓腔，在空腔内填塞移植入大量同种异体骨。病理诊断：内膜为疏松结缔组织，可见分化好的成纤维细胞，散在多核巨细胞，符合活动型骨囊肿（图2）。术后复查 X 线片（图3），上肢超肩关节石膏托固定 2 周，切口 I 期愈合。术后1 年随访，患肢发育与对侧肢体等长，无肿胀疼痛，肩、肘关节活动好，复查 X 线片：左肱骨近端局部骨密度不均匀，多发不规则囊性改变，见透亮区阴影（图4）。患肢功能恢复满意。

讨　论

SBC 的病因目前仍不清楚，较为主流的病因学假说有阻滞学说、渗出液潴留假说、骨质吸收学说以及静脉阻塞学说等。由于起病隐匿，临床表现及体征不明显，该病生长缓慢，往往在轻微外伤发生病理性骨折后，由常规摄片发现。可使关节变形，影响肢体发育，甚至造成肢体短缩［2］。本例为女性婴儿发病时仅 8 个月大，临床表现、化验检查、反复穿刺囊液、术中所见及病理检查均符合典型活动型 SBC，尤其 X 线特征：骨质膨大溶骨性改变与骨干长轴一致，病变没有超过骺板，囊肿巨大，其横径超过了骨骺，因病理性骨折而被发现。

由于 SBC 发病的隐匿性，往往是在发生病理性骨折后才能发现并进行正规治疗。局部的骨折使病灶内压力缓解，可采用患肢牵引、夹板或石膏固定等方法保守治疗，但病理性骨折仅14.8% 可自发愈合［3］，且发生在肱骨的 SBC 经制动治疗后有 82% 发生反复的病理性骨折［4］，需要采用其它方式干预治疗。传统手术方法是开窗病灶刮除加植骨术，需要在刮除囊肿内壁的同时充分植骨，但有研究表明此术式存在一些不足，如骺板损伤、复发率高、感染等［5］。囊肿内壁的处理方法存在争议，有研究者发现使用无水乙醇、苯酚或氯化锌、甚至低温技术等处理囊肿内壁，均取得较好的治疗效果。对于填充物的选择应首选自体骨，但囊腔较大时自体骨量往往有限，导致病灶填塞不够充分，是复发率较高的主要原因之一，有学者采用异体骨、骨水泥或硅代磷酸钙进行填充均获得良好的修复。Bumci 等［6］报道刮除囊壁植骨后，打入髓内钉使髓腔通畅，取得良好的效果，且复发率更低、愈合时间更短。

近年来，SBC 的微创治疗逐渐被越来越多的医生采纳，包括囊肿钻孔减压、激素注射治疗、自体红骨髓移植、可注射骨替代材料治疗等，这些方法治疗 SBC 有微创优势和较好的治疗效果，但均会出现疗效差的个体，需要重复治疗，常出现局部复发的问题。Yandow 等［7］发现在治疗 SBC 时注射材料可渗入循环系统，病灶内药物缓慢流失，需要二次或多次注射治疗。刘文生等［8］报道采用甲泼尼龙囊内注射的方法总有效率达到 81.8%，肱骨疗效最佳。Hashemi 等［9］研究发现激素的疗效并不确切，有高达12.5% 的患者治疗无效，30% 的患者病灶复发，如果病灶在负重骨则疗效更差；且激素可能对患者激素水平及功能造成影响，微创注射可能存在一定的风险。Kanellopoulos等［10］和方建峰等［11］采用自体骨髓囊腔注射结合弹性髓内钉治疗愈合率达100%，无一例发生病理性骨折及复发，取得非常满意的效果。

本例患儿经激素注射治疗 2 次后骨化迹象不明显，遂采取手术治疗。因自体骨量不足全部选择同种异体骨移植，术后1 年随访肱骨正常发育生长，肩关节功能恢复良好，在手术中对骺板的保护尤为重要。移植骨出现部分囊变和吸收，但骨皮质完整，周围软组织未见生长，患者生活质量提高。SBC 的发病原因不明，治疗方法多样，哪种方式最好？目前尚无定论，多倾向以微创治疗为主。无论开放性手术还是微创下各种药物或新型材料的注入，其最终目的都是修复囊腔、促进病灶部位修复、避免发生病理性骨折和复发。随着对 SBC 发病及治疗方法研究的深入，学者们逐渐认识到 SBC 的发生部位、病灶大小、活跃程度及患儿年龄等诸多因素都会影响到疾病的预后［12］。临床医生在对 SBC 诊断治疗的同时应综合考虑各方面因素，选择合理的治疗方案。

图1 a：术前左肱骨近端骨囊肿伴病理性骨折；b：骨囊肿经两次甲泼尼龙注射治疗图2 经甲泼尼龙注射治疗 2 次后，可见疏松结缔组织，成纤维细胞和散在多核巨细胞（HE ×100）图3 术后 X 线片示大量异体骨填塞囊腔图4 术后1 年移植骨出现部分骨质吸收和囊变Fig.1 a: Bone cysts in the proximal humerus with pathological fractures before the treatment.b: Bone cysts in the proximal humerus after 2 injections of methylprednisoloneFig.2 After 2 injections of methylprednisolone，the histopathologic results showed loose connective tissues，fibroblasts and scattered multinuclear giant cells（HE ×100）Fig.3 The postoperative X-ray film showed that a large amount of transplanted allogeneic bone filling the cavityFig.4 At1 year after the operation，the films showed bone partial resorption and cystic changes

［1］Baig R，Eady JL.Unicameral（simple） bone cysts.South Med J，2006，99（9）:966-976.

［2］Shrader MW，Schwab JH，Shaughnessy WJ，et al.Pathologic femoral neck fractures in children.Am J Orthop，2009，38（2）: 83-86.

［3］Garceau GJ，Gregory CF.Solitary unicameral bone cyst.J Bone Joint Surg Am，1954，36（A:2）:267-280.

［4］Boseker EH，Bickel WH，Dahlin DC.A clinicopathologic study of simple unicameral bone cysts.Surg Gynecol Obstet，1968，127（3）:550-560.

［5］Hagmann S，Eichhorn F，Moradi B，et al.Mid- and long-term clinical results of surgical therapy in unicameral bone cysts.BMC Musculoskelet Disord，2011，12:281.

［6］Bumci I，Vlahović T.Significance of opening the medullar canal in surgical treatment of simple bone cyst.J PediatrOrthop，2002，22（1）:125-129.

［7］Yandow SM，Marley LD，Fillman RR，et al.Precordial Doppler evaluation of simple bone cyst injection.J Pediatr Orthop，2009，29（2）:196-200.

［8］刘文生，牛晓辉，邓志平，等.骨囊肿的激素治疗效果评价.中国骨与关节杂志，2013，2（9）:509-512.

［9］Hashemi-Nejad A，Cole WG.Incomplete healing of simple bone cysts after steroid injections.J Bone Joint Surg Br，1997，79（5）: 727-730.

［10］Kanellopoulos AD，Mavrogenis AF，Papagelopoulos PJ，et al.Elastic intramedullary nailing and DBM-bone marrow injection for the treatment of simple bone cysts.World J Surg Oncol，2007，5:111.

［11］方建峰，王晓东.AO钛制弹性髓内钉结合自体骨髓囊腔注射治疗儿童长骨骨囊肿.中华骨科杂志，2009，29（7）:653-657.

［12］Haidar SG，Culliford DJ，Gent ED，et al.Distance from the growth plate and Its relation to the outcome of unicameral bone cyst treatment.J Child Orthop，2011，5（2）:151-156.

（本文编辑：王萌）

更正

本刊 2016 年第 5 卷第 8 期 582～587 页，第一作者为温群的“1.5 T 磁共振 T2值定量测定在评价腰椎间盘退行性变中的价值研究”一文，漏注基金项目。特此更正基金项目为：闵行区自然科学研究基金（2013MHZ068）。

《中国骨与关节杂志》编辑部

本人谢晓涛在《中国骨与关节杂志》2016 年 9 月第 5 卷第 9 期 647～652 页，发表的文章《老年肱骨近端骨折患者的锁定加压钢板内固定与人工肱骨头置换疗效对比分析》，作者：谢晓涛、周军杰、吕顺、高文武、陈贤奇、刘铖

、张磊。未注通信作者。现更正：通信作者： 张磊 Email：053065@163.com。

作者：谢晓涛

Giant simple bone cyst in the proximal humerus in the infant:1 case report

School of Public Health，Shanxi Medical University，Taiyuan，Shanxi，030001，PRC

Objective To discuss a case of giant simple bone cyst in the proximal humerus in the infant treated with curettage and bone grafting.Methods An infant who was less than 8 months with giant simple bone cyst in the proximal humerus

2 injections of hormone，but the results were not good.Open curettage and bone grafting were then performed on the patient.The clinical data were retrospectively analyzed，including clinical manifestation，imaging data and pathology before and after the operation.Results The development of the affected limb was equal to that of the contralateral side，and there was no functional disorder.The postoperative imaging revealed some bone resorption and cystic changes.Conclusions There are many methods in the treatment of simple bone cyst.However，it’s hard to say which is the best.Minimally invasive treatment is currently the main tendency.The incidence of the disease is low，with an early onset.

Inf（1 to 23 mo）；Bone cysts；Humerus；Case reports

SU Wei，LI Dong-li，PANG Wei-feng.

10.3969/j.issn.2095-252X.2016.10.017

R738.1

030001 太原，山西医科大学公共卫生学院（苏巍）；030006武警山西总队医院骨科（苏巍、李东利、庞伟峰）

（2016-02-02）