髋关节快速破坏性骨关节病五例报告

姚利兵

. 髋关节外科 Hip surgery .

髋关节快速破坏性骨关节病五例报告

姚利兵

目的回顾5 例 (7 髋 ) 髋关节快速性破坏性骨关节病患者的临床转归过程，探讨 Bekki-RDO分型的改进。分析患者实验室及辅助检查，发现患者病程发展特点，并对疾病的诊断、治疗进行初步探讨。方法2004 至 2012 年，我院收治5 例 (7 髋 ) 髋关节快速破坏性骨关节病患者，回顾其临床表现及转归。结果5 例 (7 髋 ) 早期临床表现为定位不清的患肢疼痛功能障碍，后期疼痛定位于患肢腹股沟中段。实验室检查除碱性磷酸酶、血沉、转氨酶轻度升高，其余化验结果无特异性改变。影像学上患肢髋关节半年内呈现快速的进行性破坏表现，根据影像学改变特点，可归纳分型为：I 型：间隙缩窄型、II 型：骨组织萎缩型、III 型：骨组织崩解碎裂型、IV 型：骨组织吸收型。以上患者经手术治疗后，取得良好疗效。结论本组5 例髋关节快速性破坏性骨关节病患者临床表现较为典型，改进的 RDO 分型能够为临床诊断与治疗提供有效的帮助。

髋关节；关节成形术，置换，髋；骨关节炎；骨关节炎，髋；骨关节炎，分型

快速破坏性骨关节病 (rapid destructive osteoarthritis，RDO ) 是一种比较少见而容易被骨科医生忽略的疾病，在国内相关报道极少。其显著的特点为病理进程的快速进展，即在症状出现时 X 线片完全正常但数周到数月后就出现髋关节的严重破坏[1]。1957 年，第1 例报道[2]，该病病因不明，常见于老年女性，常见于髋关节，多单侧发病，进展迅速，病程 3～9 个月。2004 年至 2013 年，我院收治5 例(7 髋 ) “髋关节快速破坏性骨关节病”患者，由于以上患者病程发展过程中资料较为详细，对“快速破坏性骨关节病”诊断、治疗及病程演进过程有了一定认识，在参考目前常用的 Bekki-RDO[3]分型法基础上提出了进一步分型方法，从而为快速破坏性骨关节病的临床诊断及治疗提供更好的指导。

资料与方法

一、一般资料

本组5 例中女4 例，男1 例；年龄 51～78 岁，平均 63.25 岁；单侧发病3 例，双髋关节发病2 例；5 例均无毒物接触史，无双髋关节外伤史；体重指数 21.31～30.468，平均体重指数 25.32±3.17。

二、临床病史及查体

5 例均诉早期定位不清的患肢疼痛不适。2 例3 个月内疼痛疼痛固定于患侧髋关节；2 例在半年内疼痛固定于患侧髋关节；1 例 8 个月疼痛固定于患侧髋关节。4 例曾有就诊前 (3 个月内 ) 不明原因发热病史；1 例有长期 (＞1 年 ) 服用非甾体类药物病史，2 例曾有就诊前短时间服用非甾体消炎止痛药物。5 例均有时间不等的静脉抗生素使用史。3 例有高血压病史；5 例均无甲状腺及甲状旁腺病变病史、无肿瘤及结核病史。查体表现为髋关节活动受限，患侧腹股沟中部压痛，患肢轴向叩击痛。平均Harris 髋关节功能评分标准 (26.21±9.73 ) 分。

三、实验室改变

5 例患者的白细胞计数及分类均在正常范围内；红细胞计数及血红蛋白；红细胞体积均在正常范围；抗 O 及类风湿因子：阴性；5 例血沉：8～65 mm / h，平均 (26.53±2.13 ) mm / h；1 例 PLT：295×109/ L 其余血小板在正常范围内，5 例 ALT：21～165 U / L 平均 (53.21±2.68 ) U / L；5 例 ALT：24～137 U / L 平均 (37.13±15.65 ) U / L、Alp：76～231 U / L 平均 (121.32±21.26 ) U / L；3 例行抗体5 项检查结果在正常范围内。血菌培养：无细菌生长；3 例行关节穿刺及菌培养：结果无菌生长。

四、影像学改变

1. 在首次就诊时 X 线检查3 例见：患侧髋关节间隙不同程度变窄，但关节间隙硬化不典型；2 例首次 X 线检查时见：患侧髋关节骨性结构破坏。2 例3 个月内复查 X 线检查时见髋关节骨性结构破坏吸收加重，疼痛固定于患侧髋关节；3 例在 6 个月内 X 线检查时见髋关节骨性结构破坏吸收。

2. 所有确诊患者均行 CT 检查见：髋关节结构破坏，部分骨组织吸收消失。

3.2 例行磁共振检查见：患侧髋关节内骨性组织萎缩并吸收，关节囊内可见游离骨组织。

4.2 例行核素扫描检查见：患侧髋关节明显核素密集。

五、治疗

5 例均进行全髋关节置换手术，手术采用外侧入路。2 例术中见髋关节滑膜增厚，其余3 例髋关节滑膜正常。关节囊切开后见关节液较清亮、关节内可见部分游离坏死骨组织及关节软骨面。股骨头、股骨颈及髋臼区残留骨组织严重骨质疏松，未见明显骨修复及增生迹象，清理部分严重疏松骨组织后，除1 例病程稳定 6 个月以上以骨萎缩为主患者使用生物型假体外，其余4 例均使用骨水泥假体。5 例术后均取破坏区骨组织进行病理学检查见：破碎骨及周围纤维结缔组织骨梁增生，骨梁间可见变性出血，部分病理切片可见白细胞及浆细胞浸润。2 例行髋关节滑膜病理检查见：关节囊纤维结缔组织增生。

结 果

5 例均获 2～5 年的随访 (其中1 例死于心血管疾病 )，平均 3.27 年。患者术后第3 天开始进行髋关节主动活动，术后1 周保护下负重，术后 6 周患者正常负重。术后 6 周复诊骨盆正位 X 线片：人工髋关节稳定，未见骨破坏迹象 (图 1a～d )。术后半年、1 年、2 年，复查骨盆正位片示人工髋关节稳定，未见骨破坏迹象，关节周围无透亮带出现。手术前、术后 6 周、半年、1 年、2 年，复诊 Harris 髋关节功能评分分别为：(80.52±6.57 ) 分、(85.65± 9.39 ) 分、(84.15±7.98 ) 分、(91.17±9.82 ) 分。提供1 例双髋关节同时发病患者的全部临床资料(图1)。

讨 论

1957 年有学者首先描述 RDO[2]，国内童培建等[4]对该病曾进行详细报道。Depuyt 等[5]对该病的定义为：在平均约1 年的时间内，出现关节上外侧段软骨的快速溶解和关节间隙的完全闭塞，之后出现包括股骨头或髋臼顶的快速破坏。诊断必须排除引起骨坏死的其它诱因，如：血液的异常和糖皮质激素的摄入；怀疑感染、风湿性疾病、原发性骨坏死和神经病理性疾病；并在全髋关节置换中病理学排除骨关节炎。本组患者平均发病时间为 4.2 个月，髋关节骨组织破坏典型，实验室及辅助检查可以排除病因明确的关节破坏性疾病，符合现有诊断标准。

图1 患者 1，女，66 岁，双髋关节发病，自首次就诊至髋关节平破坏到如上图状态病程5 个月 a：患者自觉左下肢不适就诊时骨盆正位片见，双髋关节间隙变窄；b：发病 50 天时骨盆正位片见，左侧股骨头部分消失；c：发病5 个月骨盆正位片见，右侧股骨头碎裂部分吸收；左侧股骨头及部分髋臼吸收；d：术后 6 周骨盆正位片见，人工髋关节位置良好，无松动，髋关节无骨吸收；e：发病5 个月时髋关节 CT 见：右侧股骨头碎裂部分吸收；左侧股骨头吸收；f：术中取出右侧股骨头并剖面处理见：股骨头碎裂并吸收，残留部分关节软骨面；g：术中左髋臼：见髋臼上缘破坏并吸收；h：术后关节滑膜病理：组织增生、浆细胞浸润；i：术后骨病理：破碎骨及周围纤维结缔组织骨梁增生，骨梁间可见变性出血，白细胞及浆细胞浸润Fig.1 Case1 was a 66-year-old female with bilateral hip osteoarthritis. The above fgures showed the hip destruction from the patient frst coming to the hospital, and the course was5 months a: The patient felt discomfortable in the left limb herself and went to the hospital. The anteroposterior X-ray of the pelvis showed the gap between the2 hip joints became narrow; b: The anteroposterior X-ray of the pelvis showed disappearance of part of the left femoral head at 50 days after the morbidity; c: The anteroposterior X-ray of the pelvis showed absorption of fragments of the right femoral head, the left femoral head and part of the acetabulum at 50 days after the morbidity; d: The anteroposterior X-ray of the pelvis showed good position of the articular joint, no looseness and no absorption of the hip; e: The hip CT showed absorption of fragments of the right femoral head and the left femoral head at5 months after the morbidity; f: During the operation, the right femoral head was taken out and its anatomy was performed. The fragmentation and absorption of the femoral head were shown, with partial articular cartilage surface remaining; g: Destruction and absorption in the superior margin of the left acetabulum were shown during the operation. Fig. 1-8 The postoperative pathology; h: The synovium of joint pathology showed hyperblastosis and infltration of the plasma cells; i: The pathology showed hyperblastosis in the destructed bone and surrounding fbrous connective tissues, hemorrhage in the bone trabecula and infltration of the leukocytes and plasma cells

图2 RDO 分型及病程发展规律 a：间隙缩窄型；b：骨萎缩型；c：骨崩解碎裂型；d：骨吸收型Fig.2 RDO typing and the development law of the disease course a: Narrowing the gap; b: Bone tissue atrophy; c: Bone tissue disintegration and fragmentation; d: Bone tissue absorption

RDO 是一种目前病因尚未明确的疾病，早期治疗包括：改善微循环、减少破骨细胞活动、促进磷酸盐及钙离子沉积的针对性治疗为主。严重关节破坏的患者疾病稳定后进行手术治疗。

(1) 手术关节假体的选择：本组患者在手术过程中，除1 例以股骨头萎缩为主要表现，且影像学改变固定超过 6 个月的患者外，其余4 例术中均发现髋关节周围存在较为严重的骨质疏松，无法安装骨长入型关节。RDO 本身是一种骨破坏性疾病，因此在进行关节置换时，首先应考虑骨水泥型关节假体。

(2) 手术时机的选择：由于目前报道病例数量有限，无法确定手术是否能终止 RDO 的发展 (虽然本组病例手术后患者病程均出现终止，但由于病例数较少无统计学意义 )。在病程发展过程中进行关节置换存在术后骨破坏、假体松动的危险。Depuyt[5]认为全病程演进周期为 3～9 个月，发病后 9 个月病情已经静止，可以进行手术治疗。但在实际工作中，我们发现血清钙水平的降低及碱性磷酸酶的稳定可作为病程终止的一个重要指标。

本组 RDO 患者关节置换术后，进行 2～5 年的随访，未发现关节松动病例，患者术后疼痛症状消失。Kawai 等[6]和 Tada 等[7]分别对 RDO 骨水泥和非骨水泥关节置换进行随访，手术失败率分别为7.32% 和 16.7%。可见非骨水泥关节手术失败率更高；同时对于手术时机的选择同样十分重要。

(1) Bekki[3]根据其影像学表现将其分为3 种类型：I 型为突然从正常的髋关节发展到向上外侧的半脱位，伴有股骨头和髋臼的破坏，关节间隙的狭窄。II 型在临床上与 I 型比较接近，但关节仍保持在原来髋臼的位置。III 型为在继发性 RDO 的正常病理过程中突然出现关节的破坏。

(2) Bekki 分型缺陷：① Bekki 分型过于侧重于节段性影像学表现而忽视了病理学演变过程，因此容易造成分型过程中的混乱。骨组织很难在短时间内跳过骨结构的崩解或萎缩期，直接进入髋臼或大量吸收阶段出现髋关节半脱位 (Bekki I 型 )。②Bekki 分型中缺失对疾病早期髋关节间隙缩窄的分型定位。③ Bekki III 型涵盖概念过多，不易定义。

(1) RDO 改进分型：I 型，间隙缩窄型：为突然从正常的髋关节突然发展关节间隙的缩窄。II 型，萎缩型：髋关节骨性结构 (股骨头、股骨颈、髋臼 )快速萎缩，骨结构大体外形尚存在。III 型，崩解碎裂型：髋关节骨性结构 (股骨头、股骨颈、髋臼 ) 急剧破坏，局部骨组织崩解、出现碎死骨块。IV 型，吸收型：破坏后髋关节骨性结构 (股骨头、股骨颈、髋臼 ) 吸收，出现部分骨结构的缺失 (图2)。

(2) RDO 改进分型中各型之间关系：① II 型(萎缩型 ) 和 III 型 (崩解碎裂型 ) 是 RDO 病程演进过程中同一阶段的不同表现形式。当骨破坏相对较为缓慢或停止时表现为骨结构的萎缩 (II 型 )；而骨破坏急剧进行时则表现为骨结构的崩解碎裂 (III 型 )。② 致病因素持续作用时疾病会由 I 型发展为 II 型或III 型，最终发展为 IV 型。

(3) RDO 改进分型法的临床意义：① I 型 (间隙缩窄型 ) 是疾病发展的早期，及时进行治疗，去除致病因素仍可能保留大部分关节功能。② II 型(萎缩型 ) 较 III 型 (崩解碎裂型 ) 破坏缓慢，进行积极的治疗，去除致病因素，争取病情静止。仍可能保留部分关节功能。③ III 型 (崩解碎裂型 ) 和 IV 型(吸收型 ) 进行全髋关节置换是目前治疗唯一有效的手段。

RDO 特征性表现为：进展快 (1 年内 )；骨破坏；原因不明 (不属于目前已知的任何骨破坏类疾病 )。这也是 RDO 与其它骨破坏类疾病的主要鉴别点。

(1) 与股骨头无菌坏死的主要区别在于：RDO关节损害主要表现在 ①，关节内骨组织吸收性破坏为主，几乎不表现为骨再生；临床上很少见到关节内增生骨组织 ②，病程的快速性进展，关节内骨组织快速吸收。股骨头无菌坏死关节损害主要表现在①，关节内骨组织的吸收性破坏与骨再生并存[8]，因此关节内骨组织破坏变形与增生同时存在，可见到增生的骨赘及囊性变 ②，关节破坏进展相对缓慢，虽然个别患者出现短时间内关节变形，是由于长期骨组织破坏导致的短时间内塌陷。因此存在骨修复情况的髋关节破坏性疾病，即使变形较为迅速仍不能定义为 RDO。排除其它诊断的快速性髋关节骨组织吸收、破坏均应考虑 RDO 诊断。

(2) RDO 与 charcot 关节炎的主要区别在于：存在关节外原发性疾病：(糖尿病、脊髓空洞症、脊柱脊髓损伤、脊髓脊膜膨出、先天性痛觉缺如、类固醇药物、麻风病、嗜酒、损伤、脊柱裂、来姆病、系统性红斑狼疮等 )；临床表现为疼痛较轻和关节活动受限很少而关节肿胀和破坏非常明显；关节液多位血性；X 线片示关节破坏部位有新骨形成[9]。

RDO 病因学研究：Komiya 等[10]进行分子和生物学研究的髋关节迅速破坏性关节病的致病因素，并报道称，前列腺素，白细胞介素 -LB，和金属蛋白酶 -2 及 -3 可以促进髋关节迅速破坏性关节病的发生。Masuhara 等[11]认为该病与基质金属蛋白酶3 和 9 有关，Mitrovic 等[12]，Amstutz[13]认为 RDO 是股骨头坏死的一种比较特殊的类型， 因此该病是一种病因尚不明确，但有相同临床及影像学改变的一类综合性疾病的总称。虽然本组5 例都进行了手术治疗，但相信随着病因学研究的深入，早期的保守治疗会变得更加重要且有效。

[2]Rosenberg ZS, Shankman S, Steiner GC, et al. Rapiddestructive osteoarthritis: clinical, radiographic, and pathologic features. Radiology, 1992, 182(1):213-216.

[3]Bekki. The pathogenesis of rapidly destructive coxarthrosis. Nippon Seikeigeka Gakkai Zasshi, 1991, 65:720-730.

[4]童培建, 季卫锋, 吴云刚, 等. 快速破坏的髋关节病18例分析.中华风湿病学杂志, 2003, 4:238-240.

[5]Depuyt F, Van Holsbeeck M. Rapidly destructive coxarthrosis: case study and literature review. Belge Radiol, 1990, 73: 207-210.

[6]Kawai T, Tanaka C, Ikenaga M, et a1. Total hip arthroplasty using Kerboulltype acetabular reinforcement device for rapidly destructive coxarthosis. Arthropasty, 2010, 25(3):432-436.

[7]Tada M, Kagiyama H, Iwaki H. The postoperative results of total hip arthroplasty for rapidly destructive coxarthosis. J Jpn Soc Replace Arthroplasty, 2002, 32:63.

[8]刘春红, 马大庆, 刘吉华, 等. 成人股骨头缺血坏死的X线、CT、MRI和ECT. 中国骨肿瘤骨病杂志, 2006, 04:224-227.

[9]王立. 肩关节夏科氏关节误诊原因分析. 中国骨肿瘤骨病杂志, 2007, 6(2):85-88.

[10]Komiya S, Inoue A, Sasaguri Y, et al. Rapidly destructive arthropathy of the hip: studies on bone resorptive factors in joint fluid with a theory of pathogenesis. Clin Orthop, 1992, 284:273-282.

[11]Masuhara K, Nakai T, Yamaguchi K. Significant increases in serum and plasma concentrations of matrix metalloproteinases3 and 9 in patients with rapidly destructive osteoarthritis of the hip. Arthritis & Rheumatism, 2002, 46(10):2625-2631.

[12]Mitrovic DR, Riera H. Synovial, articular cartilage and bone change in rapidly destructive arthropathy (osteoarthritis) of the hip. Rheumatol Int, 1992, 12(1):17-22.

[13]Amstutz HC. Arthroplasty options for advanced osteonecrosis. Orthopedics, 2000, 23:927-928.

(本文编辑：李贵存 )

Rapidly destructive hip osteoarthritis:5 cases report

YAO Li-bing. Department of Orthopedics, Juye County Renmin Hospital, Heze, Shandong, 274900, PRC

ObjectiveTo review the clinical outcome process of5 patients (7 hips ) with rapidly destructive hip osteoarthritis, to investigate the improvement of Bekki-rapidly destructive osteoarthritis (RDO ) typing, to analyze the laboratory tests and auxiliary examinations, to explore the course characteristics of the patients and to preliminarily discuss the diagnosis and treatment of this disease.MethodsThe clinical presentations and outcomes of5 patients (7 hips ) with rapidly destructive hip osteoarthritis who were adopted from 2004 to 2012 were reviewed.ResultsThe clinical manifestations of the5 patients (7 hips ) included ill-positioned pain and dysfunction in the affected limbs in the early period, and later pain in the middle part of the groin was noticed. The laboratory tests revealed that the alkaline phosphatase, erythrocyte sedimentation rate, transaminase were mildly elevated, and no specifc changes were found in the rest test results. Within half a year, the radiography showed fast and progressive destruction in the affected limbs and hips. According to the image changes, there were4 types in all, including type I of narrowing the gap, type II of bone tissue atrophy, type III of bone tissue disintegration and fragmentation and type IV of bone tissue absorption. Good results were achieved in the patients when they underwent the surgery.ConclusionsThe clinical manifestations of the5 patients with rapidly destructive hip osteoarthritis are representative, and the modified RDO typing could provide effective help for the clinical diagnosis and treatment.

Hip joint; Arthroplasty, replacement, hip; Osteoarthritis; Osteoarthritis, hip; Osteoarthritis, typing

10.3969/j.issn.2095-252X.2014.06.005

R684

274900 山东省巨野县人民医院骨一科

2013-10-16 )