海南地区儿童先天性肌性斜颈流行病学特征的多中心调查与研究

温壮飞，林 野，倪世强，李 莉

（1.海口市妇幼保健院儿童康复科，海南 海口 570102；2.万宁市妇幼保健院儿科，海南 万宁 571500；3.定安县妇幼保健院儿科，海南 定安 571200）

先天性肌性斜颈（Congenital Muscular Torticollis,CMT）是儿童最常见的肌肉骨骼疾病之一，各研究报告的发病率为0.3%到2.0%[1]。CMT 的典型特征是一侧胸锁乳突肌的短缩而导致头顶部向患侧倾斜，颜面向健侧旋转，下颌部指向健侧肩关节；患侧胸锁乳突肌处可能存在肿块；颈部活动受限。对围生期的既往研究表明，与CMT 有关的因素包括初产、胎动减少、羊水过少、臀先露、产钳分娩、多胎妊娠及出生体重较重[2-3]。CMT 的风险因素多出现在妊娠晚期，且风险因素越多患病风险越高，这可能不仅与胎儿宫内因素有关，与母体的因素也相关。本研究对海南地区0 ～6 岁儿童CMT 流行病学特征进行分析，探索本地区CMT 发生的风险因素，提出科学的预防依据。

1 对象与方法

1.1 研究对象

选取2022 年10 月至2023 年9 月期间，在海口市妇幼保健院儿童康复科、定安县妇幼保健院以及万宁市妇幼保健院儿科确诊的CMT 患儿。纳入标准：（1）所有患儿均符合CMT 的诊断标准；（2）年龄0 ～6 岁的患儿；（3）获得患儿监护人的知情同意书。排除标准：（1）家属拒绝参加本研究；（2）存在非肌性原因引起的斜颈，例如眼部疾病、臂丛神经损伤及脊柱异常等疾病。共纳入370 例CMT 患儿。

本研究通过了海口市妇幼保健院伦理委员会审查，院伦理号〔2022〕01033。

1.2 研究方法

1.2.1 一般情况 采用自行设计的调查表对患儿及患儿母亲进行问卷调查。问卷内容包括一般人口学特征，疾病相关资料、孕期生活方式以及社会经济因素，例如性别、分娩方式、研究对象母亲孕期的习惯睡姿及孕期并发症等。

1.2.2 质量控制 所有参与项目的研究人员均进行问卷的培训、介绍问卷及填写要求。调查问卷由研究人员当场核对，并对不合格的问卷进行现场修改和电话回访。

1.3 统计方法

2 结果

2.1 一般人口学特征

共调查了370 例CMT 患儿，其中男213 例、女157例，最小年龄0 月龄，最大年龄45 月龄，平均出生体重（3.19±0.53）kg。母亲孕期习惯睡姿为左侧卧位占59.2%，右侧卧位占19.2%，不固定睡姿占21.6%。孕期合并妊娠高血压、妊娠糖尿病或贫血疾病占36.8%，无并发症占63.2%。分娩方式中顺产占了58.1%，剖宫产占了41.9%。胎儿宫内情况中羊水少占4.6%，脐带绕颈占25.4%，胎位不正占14.9%，多胎占2.1%，巨大儿占3.5%，低体重儿占1.8%。患儿诊断时存在面部不对称占66.5%,面部不对称伴斜头畸形占15.4%。详见表1。

表1 0 ～6 岁儿童先天性肌性斜颈的流行病学特征分布

2.2 CMT 分型的相关因素分析

为了进一步探究CMT 分型与不同因素的相关性，以分型为因变量，性别、出生方式、出生体重、诊断时情况、母亲情况、胎儿宫内情况等7 个自变量进行单因素分析。结果显示：370 例CMT 患儿中姿势型285 例，肿块型50 例，肌紧张型35 例。母亲的习惯睡姿、胎儿宫内情况以及患儿诊断时特征是CMT 分型的影响因素（χ2=13.962、22.262、16.105，P均＜0.05）。其中姿势型和肿块型CMT 患儿，母亲习惯左侧卧位的比例更大，而母亲孕期习惯右侧卧位的患儿以肌紧张型CMT 更多。孕期有胎位不正的患儿以肿块型CMT 为主，孕期有脐带绕颈的患儿以姿势型和肌紧张型CMT 为主。存在面部不对称伴斜头畸形的患儿以肌紧张型CMT 占比最多。性别、母亲合并并发症与否、分娩方式及出生体重均与CMT 分型无统计学意义（P＞0.05）。详见表2。

表2 先天性肌性斜颈分型相关因素的单因素分析[例（%）]

3 讨论

本研究对海南地区0 ～6 岁CMT 患儿的流行病学特征进行横断面调查，对孕期、宫内情况等相关风险因素特征进行总结与分析，以期为预防CMT 提供临床依据。以往研究显示，产前因素、出生创伤与CMT 风险增加相关[4-5]，但影响CMT 分型相关因素的研究相对较少。本研究对产前因素、胎儿出生情况及围生期母亲的生活方式与CMT 分型进行了相关性分析，结果显示姿势型CMT、肿块型CMT、肌紧张型CMT 分别占了77%、13.5%和9.5%。以姿势型多见，与Minghelli 等人的研究结果一致[6]，而与Cheng JC 等人研究结果不一致。上述结果显示以肿块型多见，主要在3 个月内的患儿中诊断出来[7]，考虑与样本收集的年龄段差异相关。此外，本研究分析了不同临床分型CMT 与多种相关风险因素的相关性，结果表明CMT 的分型与母亲的习惯睡姿、胎儿宫内情况以及患儿出生时头面部特征相关。

3.1 CMT 临床分型与母亲睡姿的关系

母亲习惯左侧卧位的患儿以姿势型多见，而右侧卧位的患儿以肌紧张型及肿块型CMT 为主。有研究表明胎儿宫内活动受限，可能导致胸锁乳突肌的血液循环不畅，从而诱发肌纤维变性，导致肿块的形成[8]。一项前瞻性研究表明，母亲习惯左侧卧位可减少胎儿宫内窘迫[9]，避免子宫对下腔静脉的压迫，增加孕妇的心排血量，改善子宫和胎盘的灌注量，考虑左侧卧位可能减少胎儿缺氧的情况，从而避免了诱发肌纤维变性。但两者之间的因果关系仍需进一步的研究去证实。

3.2 CMT 分型与宫内因素、出生时特征的关系

本研究的结果显示与姿势型CMT 相比，出生时面部不对称伴斜头畸形更易表现为肌紧张型CMT。面部不对称伴斜头畸形的患儿常伴随脐带绕颈、胎位不正等[10]，考虑上述因素引起胎儿宫内姿势受限，从而造成胸锁乳突肌紧张，易造成患儿旋转伴侧屈活动受限，较面部对称的患儿表现为肌紧张型CMT 的比例更高。但二者的关系仍待进一步探讨。

3.3 研究局限性

由于本研究采用横断面研究方法，所以仅可以提供部分病因线索，由于CMT 病因受孕期、产时及发育过程中多种因素交叉的影响，故对于CMT 与各影响因素之间无法做出因果关系推断，其次选取的相关因素数量有限，可能忽略了其他相关影响因素，例如颈部胸锁乳突肌厚度、颈部旋转或侧屈运动等情况。最后本研究是以问卷形式进行调研，问卷填写部分信息属于回顾填写，可能存在回忆偏倚。

4 结论

综上所述，本研究表明孕期母亲的习惯睡姿、患儿存在面部不对称伴斜头畸形与CMT 发生存在一定联系。由于本研究的局限性，关于母亲的生活方式、胎儿宫内情况及儿童生长发育情况如何影响CMT 的分型及严重程度还需要更加全面的、多中心的大样本研究。