繁茂型牙骨质-骨结构不良病例报告及文献复习

关 晶 雷 菲 李思婷 郑浩天 席素雅 陈树珍

牙骨质-骨结构不良（cemento-osseous dysplasia，COD）是一组以纤维组织和化生性骨组织取代正常骨组织的特发性非肿瘤性病变，好发于颌骨的承牙区[1]。世界卫生组织（WHO）最新的《牙源性和颌面骨肿瘤手册》[2]将牙骨质-骨结构不良分为三个亚型，各亚型具有不同临床特点：根尖周COD 病变发生在下颌前部的根尖区；局灶型COD 病变发生在个别后牙区；繁茂型COD 为多发或多个象限颌骨受累。COD 一般无症状，常在患者行X 线片检查时偶然发现，无需治疗[3]。继发感染多出现于繁茂型COD，可出现溢脓、肿胀、疼痛等炎症性反应，也可产生死骨，偶可见颌骨无痛性膨胀[4]。

繁茂型COD 是一种较为罕见的疾病，呈现多灶性受累，不局限于下颌前牙区，常常具有双侧发病倾向，甚至4 个象限同时发病。由于繁茂型COD 多灶性的特点，更容易与其他疾病同时发生并相互影响。繁茂型COD 更常见于中年非洲裔女性，亚洲裔罕有发生，有报道显示繁茂型COD 存在家族发病趋势[1,5]。本文报告了繁茂型COD 合并感染一例。

资料和方法

患者，男，64 岁，主诉：全口牙龈红肿出血6 个月。现病史：6 个月来患者刷牙时出血，伴全口牙龈红肿。既往史：高血压病史20 年，药物控制（施慧达），血压正常。口腔专科检查：口腔卫生状况不佳，口腔异味较重。全口牙龈红肿，质韧，龈乳头增生，探诊出血，前牙区牙周袋深度为4 mm，无松动。47 周围软组织肿胀明显，牙周袋内可见脓液溢出，根尖区颊舌侧可见脓肿（图1），按压有波动感，无松动，PD＝10 mm，牙髓电活力测试同正常牙。16、17、26、27 缺失。CBCT 示：22 牙冠影像完整，根尖区可见较小低密度不规则影像。11、21、24、32、42 牙冠影像完整，根尖区均可见不规则高密度影，被低密度带状影包围。13、23、33、43 牙冠影像完整，根尖区可见体积较大的团状钙化影（图2、图3）。47 牙冠影像完整，牙根周围可见不规则高密度团状影，大小约16.52 mm×15.02 mm×13.22 mm，其周围有低密度包膜影（图4）。进行家族筛查，未发现本病例有家族聚集性。

图1 初诊口内照

图2 曲面断层片

图3 CBCT 影像

图4 CBCT 影像

诊断：牙周炎、药物性牙龈肥大、牙列缺损、16、17、26、27 缺失、繁茂型牙骨质-骨结构不良

治疗：对患者进行全口牙周基础治疗，47 根尖区脓肿切开引流，47 牙龈成形术，切除增生肥大的牙龈组织。经3 个月治疗，牙周症状明显好转，47 根尖区仍可见窦道存在，47 无松动，牙髓活力正常。患者自我感觉良好，拒绝进行更多有创治疗，同意定期复诊。

讨论

1.繁茂型COD 临床特点

繁茂型COD 通常无症状，经常是口腔临床拍摄全景片时无意发现的，只有部分是出现相关的临床表现就诊[4]。本病例主诉全口牙龈红肿出血，经CBCT检查，显示其根尖区多发性高密度影，累及4 个象限，且呈对称性分布，检查患者口内对应区域牙齿，未查及明显牙髓症状，结合COD 的影像学表现特点，作出诊断。考虑到繁茂型COD 常伴有家族聚集性这一特点，在后期治疗过程中进行家族筛查，在患者兄妹中未发现该疾病，父母已故。

由于繁茂型COD 多灶性的特点，更容易与其他疾病同时发生并相互影响。在快速生长的松质骨区域出现静脉梗阻，可导致单纯性颌骨囊肿的形成。病变的无血供区域通常暴露于微生物环境中，可导致该区域的坏死和慢性骨髓炎[6]。本病例患者患有牙周炎同时有繁茂型COD，通过牙周治疗、脓肿引流及药物治疗，47 牙周的局部炎症仍不能控制，体现了繁茂型COD 并发感染难以治愈的临床特点。

2.牙骨质-骨结构不良具有影像学多样性的特点[4]

（1）前牙区影像学改变是牙骨质-骨结构不良最经典的影像学表现，特征表现为3 个病变阶段：根尖区骨质溶解破坏期（第一期病变）：牙根尖周出现圆形低密度透射区，边缘不整齐，如本病例中的22；牙骨质小体形成期（第二期病变）：病变区可见高密度点状或团块状的牙骨质小体的类钙化影像，如本病例中的13、11、21、23、24、33、32、42、43；钙化成熟期（第三期病变）：根尖区可见体积较大的团状钙化影，如本病例中的13，23，33，43。在本病例中，上下前牙区均可见牙骨质-骨结构不良的影像，三个不同病变时期同时并存。

（2）牙骨质-骨结构不良可单独发生于后牙区，也可呈对称性的分布。影像学常表现为根尖下方的高密度团状影，周围有明显的低密度包膜影。本病例前牙区、后牙区均可见根尖区不规则高密度影，前牙区呈对称性分布。47 因牙周炎慢性刺激，加重了根尖区牙骨质增生（图4）。

（3）上下颌骨均发生，这一类改变可称为繁茂型牙骨质-骨结构不良。本病例中，患者CBCT 显示其上下颌骨内均可见牙骨质-骨结构不良表现。

综上，该病例中包含了牙骨质-骨结构不良的各阶段的影像学特点，属于较为典型的繁茂型COD。

3.繁茂型COD 鉴别诊断

繁茂型COD 依靠影像学检查进行诊断，影像学表现随病程进展呈现出多样化特点[7]，通常无特殊临床症状，应与骨化纤维瘤、牙瘤、牙骨质瘤等疾病相鉴别[1～5,7～14]（表1）。

表1 牙骨质-骨结构不良鉴别诊断

4.繁茂型COD 治疗思路

牙骨质-骨结构不良所累及的牙通常是有活力的，有学者提出牙骨质-骨结构不良是一种具有自限性的发育不良病变，并非肿瘤，因此是否有症状是计划治疗的一个重要因素[16]。查阅相关文献[7，8，16～18]进行分析讨论，笔者认为繁茂型COD 治疗思路如下：对于无症状的繁茂型COD，常采取保守治疗，定期复查。拔牙、牙髓炎、牙周炎和活动义齿佩戴是继发感染的主要刺激因素[8]，当这些炎症刺激进入牙骨质-骨结构不良区域，一旦出现并发症则行对症治疗[7]，必要时可手术治疗[18]。

本病例为繁茂型COD 合并局部感染，笔者对患者行全口牙周治疗，47 根尖区脓肿切开引流，牙周手术治疗，结合抗炎治疗，临床症状得以缓解，未行额外有创治疗，嘱患者定期复诊。

繁茂型COD 通常采取影像学诊断，容易与其他疾病同时发生并相互影响，对于合并感染的繁茂型COD，给临床治疗带来困难，需制定合适的治疗计划，在临床工作中应予以重视。