肘关节滑膜软骨瘤继发尺神经炎1例

田 斌，黄金正，姚 弘，刘光耀

(吉林大学中日联谊医院 骨科，吉林 长春130033)

滑膜软骨瘤是一种发生在关节腔内的良性疾病，其特征是在关节滑膜和囊中形成多个软骨结节，发病率约为1/10万[1]。该病好发于30-50岁的青壮年，男∶女比例约为2∶1。此病多累及大关节，膝关节是该病最常见的发病部位，其他关节也有报道[2]。本文报道1例肘关节滑膜软骨瘤继发尺神经炎的患者。

1 临床资料

冯某，53岁，女性，以“右侧肘部肿胀伴活动受限3年，加重6个月”为主诉入院。患者3年前无明显诱因逐渐出现右侧肘关节酸胀、疼痛和活动稍受限，休息后未见明显缓解，未予重视。6个月前出现右侧肘关节屈伸活动受限加重，并且出现右侧前臂尺侧及手部尺侧环、小指感觉减退，自行居家热敷、贴膏药和按摩等治疗，症状未见缓解。入院体格检查：患者右侧肘部及前臂肿胀，轻度色素沉着，右手呈爪形手畸形，右上肢未见皮肤发红、发绀和静脉曲张，右侧肘部皮肤温度正常。患者右侧肘关节深压痛呈阳性，肘关节前部、内侧和外侧可触及多个不同大小、活动性好的硬块；前臂尺侧及手部无名指和小指感觉减弱、肌肉轻微萎缩。右侧肘关节活动受限(屈曲85°、伸直30°)，上肢肌力为5级，右侧肘关节内外翻稳定性较差。

患者右侧肘关节X线(图1)提示：右侧肘关节可见斑片状高密度影，边界不清，局部关节面及关节间隙不清，周围软组织肿胀。右侧肘关节改变，考虑骨化性肌炎可能性大，建议进一步CT检查。右侧肘部超声：右侧肘关节腔滑膜增厚，较厚处0.7 cm,血液信号略丰富，关节腔内较厚径0.6 cm液性暗区，右肘关节关节面骨质凹凸不平，局部隆起。右侧肘关节三维CT(图2)提示：右侧肘关节周围可见斑片状高密度影，边界不清。在一些病变周围可见圆形低密度影，形成包膜。局部关节面和关节间隙显示不清，周围软组织肿胀。右侧肘关节MR(图3)显示：右侧肘关节周围可见多发团块状异常强化影，边界不清，形态不规则，增强扫描边缘呈环形明显强化，其内可见结节状、团块状低信号影，病变局部与肘关节诸骨分界不清，右侧肘关节诸骨信号欠均匀，局部可见结节状明显强化影，局部关节面及关节间隙显示不清，周围软组织肿胀。右侧肘关节及周围改变，考虑为骨化性肌炎可能性大。术前穿刺病理：穿刺组织内见横纹肌组织；部分肌细胞萎缩变性，纤维组织增生，其内小血管增生。

图1 右侧肘关节X线正位片

图2 右侧肘关节CT

图3 右侧肘关节MR

患者完善术前检查，给予手术治疗。取右侧肘关节外侧手术入路，长约6 cm,纵行切开皮肤、皮下组织，钝性分离肌肉软组织，肌肉及肌间隙可见灰白色质硬结节，大小约2 cm×2 cm×2 cm，钝性分离结节与周围软组织并取病理。继续向深处剥离，外侧取出大小不等灰白色结节4个。同时见软组织界限不清，予以钝性游离。另取右侧肘部内侧切口，纵行切开皮肤、皮下组织，钝性分离肌肉等软组织，并取病理。继续向深处剥离，内侧取出3个大小不等灰白色结节，将全部结节送检病理。术中见尺神经与周围软组织粘连，给予钝性游离尺神经与周围软组织，行尺神经减压。向内侧剥离见结节侵袭关节囊及内侧副韧带，切除后修补内侧副韧带与关节囊。被动活动右侧肘关节见关节稳定性差，遂行右肘关节外固定架固定术。屈肘90°于肱骨中上段、中下段分别植入一枚外固定架骨针，尺骨中上段、中下段分别植入一枚外固定架骨针，分别连接横杆(图4)。术后肿物病理回报：镜下组织形态符合滑膜软骨瘤病伴骨化。

图4 术后X线

术后积极康复功能锻炼，右侧尺神经炎症状减轻，肘关节屈曲功能改善。术后2个月拆除肘关节外固定架，查体肘关节内外翻稳定。术后6个月随访，右侧肘关节屈曲60°、伸直10°，右侧前臂及手部尺侧感觉减退、肘部疼痛明显减缓。

2 讨论

滑膜软骨瘤是一种起源于关节滑膜结缔组织的良性病变，可并发关节周围损害[3]，造成继发性的关节炎和神经损害，严重时可导致关节功能障碍甚至残疾[2]。虽然Barmel在1867年首次报道了滑膜软骨瘤[4]，关节部位外伤、关节功能紊乱、局部炎症和感染等可能为致病因素[2]，但具体病因尚无定论。回顾性分析本例患者病程，该患者由于滑膜软骨瘤导致了肘关节的退行性改变，影像学表现为肘关节关节炎和骨化性肌炎的改变；关节囊作为肘关节稳定结构的一部分，由于病变侵蚀导致结构破坏，所以在术中检查肘关节稳定性较差。当肘关节的结构稳定性受到影响后，周围的肌肉和神经易受干扰；并且尺神经毗邻关节囊，病变本身也可能造成神经功能受损。本例滑膜软骨瘤患者，表现为关节功能和尺神经炎症，而且本例患者肿物范围累及关节周围软组织，这可能是由于肘关节不稳定导致肘关节周围肌肉出现异位骨化。

滑膜软骨瘤常发生在大关节周围，如膝关节、髋关节和肘关节，小关节如腕关节、指间关节、上胫腓关节和颞下颌关节也有报道[5]。滑膜软骨瘤的主要特征是在关节滑膜上形成多个软骨结节。在后期，软骨结节可以钙化或骨化形成游离体。滑膜软骨瘤的晚期症状是游离体加重了关节的机械损伤，从而导致关节炎。当然，在神经贴近关节部位，滑膜软骨瘤也可能造成神经损伤，例如尺神经炎。本例患者主要症状表现为肘关节关节炎和尺神经炎症表现，在横截面CT和MR可以看到肘关节关节面的退化。患者表现为肘关节关节炎的症状，出现关节肿痛和活动受限，查体时肘关节触痛、肿块和前臂肌力下降。虽然术中没有看到滑膜软骨瘤直接侵袭尺神经，但是患者出现上肢远端尺侧运动、感觉减退可能是由于肿物本身及周围病变造成肘关节周围软组织牵拉、移位导致慢性神经损伤，这也是关节周围神经解剖路径相对固定所致。

Milgram根据诊治的30例滑膜软骨瘤患者的影像和病理结果提出其病程可以分为三期[6]：Ⅰ期是滑膜内病变期，软骨化生但关节内游离体尚未形成；Ⅱ期是游离体形成期，关节滑膜出现软骨化生，游离体形成并与关节囊内的滑膜融合或者形成单独的游离体；Ⅲ期继发关节退变期，关节滑膜病变进入相对静止，关节内游离体形成。滑膜软骨瘤的治疗主要以手术切除为主，应当结合分期选择不同的治疗方案[7]。手术方式主要包括病变滑膜、游离体切除和关节重建，对于早期患者(Ⅰ期和部分Ⅱ期)单纯切除累及关节的病变滑膜和游离体即可；晚期患者(部分Ⅱ期和Ⅲ期)必要时需要大范围的切除并给予关节功能重建。本例患者为滑膜软骨瘤MilgramⅢ期，影像学和临床症状已经表现为关节炎症状态，出现肘关节功能退化，影响日常生活。本例患者选择多个小切口切除滑膜软骨瘤，清理病变的滑膜组织，并且同时松解了受累的尺神经，最后给予肘关节周围韧带的重建和外固定架固定。

关节周围滑膜软骨瘤的手术方法可以选择使用关节镜给予治疗[8]，可以作为诊断的手段，直接观察关节面、关节囊的情况，并且在术中完成滑膜活检。但是本例患者根据影像学提示，病变部位不仅累及关节囊内部和周围软组织，而且患者出现尺神经受累症状。所以，选择了能保证完成神经探查和韧带重建的基础上采用多个小切口切除的方法。通过多个小切口完成了肘关节周围滑膜软骨瘤的完整切除和关节囊周围病变的清理，本治疗方法的优点在于多个小切口能够围绕关节周围全角度的清理病变组织，并且经手术切口完成了尺神经的探查和肘关节韧带的重建。当然，滑膜软骨瘤造成关节破坏严重和对于功能要求高的患者，选择关节置换也是治疗方案之一[9]。

滑膜软骨瘤的影像诊断方法主要有X线、CT和核磁共振等方法。滑膜软骨瘤在X线上表现多种多样，可以在关节周围看到点状或者环形的形态、大小不一的钙化影，周围密度高、中间密度低。高密度的周围影是软骨基质钙化、低密度的中央区域是骨松质。严重患者可出现关节退化的影像表现，可以看到关节间隙变窄、关节下硬化和关节周围软组织肿胀，甚至关节脱位。滑膜软骨瘤患者X线上可以看到关节内形成周围环状钙化、中央灶状钙化的碎片。CT对于骨骼系统疾病的分辨率相较于X线更高，可以通过多层面显示消除影像叠加造成的重影，而且可以在冠状面、水平面和矢状面定位病变部位和与周围组织的解剖关系，为诊断和治疗提供确切消息。滑膜软骨瘤的CT影像表现为关节腔内可见多发骨化或者钙化的游离体，部分病变位于关节囊滑膜上，同时也可以观察到关节囊及其周围软组织肿胀和关节腔内部积液。CT具有高分辨率特点，可以区分骨化的游离体和正常周围软组织，完成滑膜软骨肉瘤的病程分期，这也是CT相较于X线更广泛的应用于滑膜软骨肉瘤早期诊断的优势之一。作为一种常用的图像检测方法，MR具有较高的组织分辨率和对比度，可以清楚地显示关节内的解剖水平和病理组织，可以观察关节积液、关节腔内游离体和受累关节腔内滑膜增生，还可以很好地显示滑膜软骨瘤的周围神经和血管[1]。滑膜软骨瘤MR表现为关节囊内多发结节状阴影，T1WI低信号，T2WI信号不均匀，钙化部分低信号，非钙化部分中或高信号。术前行X线、CT和MR检查不仅可以辅助诊断，而且为手术设计和实施提供参照。

滑膜软骨瘤常常需要与以下疾病鉴别诊断：①色素沉着绒毛结节性滑膜炎，主要表现为广泛的关节内软组织肿块。影像为结节状或分叶状，常合并关节积液。关节液中可见含铁血黄素，但该病未显示钙化和骨化。②剥脱性骨软骨病，主要发生在股骨外侧髁。游离体是由关节软骨脱落形成的，关节面可见龛状缺损。通常只有一个游离体，关节面附近有有限的骨缺损。③退行性骨关节炎，也会有关节内游离体，但退行性骨性关节炎变得显著，关节间隙变窄，游离体数量少，形状不均匀。④神经营养性关节病的特征是关节无痛肿胀、严重的结构紊乱、半脱位和关节附近散在的不规则骨碎片。⑤滑膜血管瘤主要是髌下脂肪垫内的单个软组织肿块，关节腔内有血性积液，边界相对局限于静脉结石。

该患者的X线表现为右肘关节局部肿块性高密度影，边界不清，周围软组织肿胀；肘关节CT可见关节周围肿块性高密度影，边界不清，部分病变周围可见圆形低密度影，有包膜形成，局部关节面及关节间隙显示不清，周围软组织肿胀；肘关节MR显示右侧肘关节周围可见多发团块状异常强化影，边界欠清，形态不规则，增强扫描边缘呈环形明显强化，其内可见结节状、团块状低信号影，病变局部与肘关节诸骨分界不清，右侧肘关节诸骨信号欠均匀，局部可见结节状明显强化影，局部关节面及关节间隙显示不清，周围软组织肿胀。右侧肘关节及周围改变，考虑为骨化性肌炎可能性大。患者术前影像学检查报告提示骨化性肌炎可能性大，但是术后病理回报为滑膜软骨瘤。本例患者在其病程进展过程中肘关节功能减退，肘关节稳定性下降，同时出现了骨化性肌炎的影像学表现。对于不典型的病例需要与退行性关节炎、滑膜血管瘤、色素沉着绒毛结节滑膜炎等相鉴别。滑膜软骨瘤虽然在多数影像表现为典型征象[2]，但一些合并并发症的病例需要认真的鉴别诊断，并且在诊断过程中分析患者出现的所有症状与之相关性[6]。