血管内栓塞治疗儿童颅内动脉瘤效果分析

吴宣萱， 袁永杰， 李攀星， 郭新宾， 管 生

颅内动脉瘤常见于成年人， 儿童颅内动脉瘤（pediatric intracranial aneurysms，PIA）占0.5%～4.6%［1］。随着血管影像技术普及和提高，PIA 检出较前增多［2］。PIA 与成人颅内动脉瘤相比，不仅发生率不同，临床表现也有不同特点［3］，加上儿童有更长生存周期，治疗更应慎重。 目前颅内动脉瘤治疗方法有血管内治疗和开颅夹闭或缝合，PIA 更多应用血管内治疗［4］。本研究通过分析PIA 临床特点，探讨DSA 导引下血管内治疗PIA 的效果。

1 材料与方法

1.1 一般资料

收集2012 年1 月至2019 年12 月郑州大学第一附属医院采用血管内栓塞治疗的10 例PIA 患儿临床资料。 纳入标准：①年龄≤14 岁；②临床和随访资料齐全；③符合颅内动脉瘤影像学诊断标准；④无肝、肾、心功能异常，无对比剂过敏史。 排除标准：①颅内动静脉畸形团内伴有动脉瘤；②要求手术开颅治疗；③对比剂过敏。 入组患儿家属术前均签署血管内栓塞治疗知情同意书。

1.2 血管内治疗方法

所有患儿术前接受全脑血管DSA 造影和患侧三维旋转重建，精确测量动脉瘤大小、瘤颈宽度、载瘤动脉远近段血管直径，射线照射时间尽可能控制在30 min 内。 患儿取仰卧位，经口气管插管全身麻醉，常规双侧腹股沟区消毒铺巾；采用Seldinger 技术穿刺股动脉，置入5～6 F 动脉导管鞘，穿刺成功后经静脉推注肝素（2/3 mg/kg）使全身肝素化，1 h 后再次给予初始剂量半量，2 h 后给予初始1/4 量；5 F多功能导管配合0.035 英寸泥鳅导丝置于患侧颈内动脉或椎动脉起始直段，根据精确测量的动脉瘤大小、瘤颈宽度、载瘤动脉远近段血管直径，采用3 种不同的治疗方法。 ①瘤颈窄：栓塞导管易到达目标位置， 路图下将头端塑形的微导管送入瘤腔内，透视下依次植入弹簧圈， 弹簧圈稳定后予以解脱，填塞完毕经导引导管造影证实载瘤动脉通畅、动脉瘤不显影；②位于椎动脉及大脑动脉分支末端的较大动脉瘤：路图下将头端塑形的微导管送入载瘤动脉远端，透视下依次植入弹簧圈，弹簧圈稳定后予以解脱， 闭塞完毕经导引导管造影证实动脉瘤不显影；③动脉瘤位于小分支远端：漂浮微导管尽可能送达动脉瘤，推注Glubran 胶，观察弥散情况，满意后撤出微导管。 栓塞完毕后常规DSA 造影，了解栓塞情况，同时完善术中CT，评估有无颅内出血。

1.3 围手术期管理

术前常规对症降颅压、抗血管痉挛等处理。 术中需要常规肝素化血液。 对于单纯栓塞或Glubran胶填塞患儿，不需要抗血小板治疗。 对于动脉瘤占位效应明显患儿，术后给予甘露醇或激素治疗。

1.4 疗效评估及随访

术后即刻行DSA 检查， 根据Raymond 分级评价动脉瘤即刻栓塞效果（Ⅰ级：致密栓塞；Ⅱ级：大部分栓塞，瘤颈残余；Ⅲ级：部分栓塞）。 术前、术后3 d、术后3～6 个月，根据改良Rankin 量表（mRS）评分评价疗效。

1.5 统计学方法

采用SPSS 22 软件进行统计学分析。 数据比较用Wilcoxon 符号秩检验，mRS 评分以均数±标准差表示，P＜0.05 为差异有统计学意义。

2 结果

10 例PIA 患儿临床资料见表1。 患儿年龄4 个月至14 岁，平均（7.7±4.8）岁；0～4 岁3 例，5～9 岁3 例，10～14 岁4 例；男7 例，女3 例。以头 痛症 状就诊7 例，抽搐1 例，左肢活动不利1 例，颅脑手术后1 例；瘤体破裂5 例，未破裂5 例。术前mRS 评分0 分1 例、1 分8 例、2 分1 例，平均（0.90±0.54）分。单纯弹簧圈填塞4 例、 弹簧圈闭塞载瘤动脉瘤4 例、Glubran 胶栓塞2 例， 术中未出现动脉瘤破裂出血、弹簧圈逃逸等并发症。 术后即刻DSA 检查显示，Raymond 分级Ⅰ级8 例、 Ⅱ级2 例。 术后3 d mRS 评分0 分3 例、1 分6 例、2 分1 例，平均（0.80±0.60）分；术后3～6 个月mRS 评分0 分8 例、1 分1 例、2 分1 例，平均（0.30±0.70）分。 术前mRS 评分与术后3 d 相比，差异无统计学意义（P＞0.05）；术后3 d mRS 评分与术后3～6 个月相比， 差异有统计学意义（P＜0.05）；术前mRS 评分与术后3～6 个月相比，差异有统计学意义（P＜0.05）。

表1 10 例PIA 患者临床诊治和随访资料

Raymond 分级Ⅱ级患儿中1 例术后5 个月随访时复发，予以外科开颅动脉瘤夹闭术，术后复查瘤颈残留，随访2 年动脉瘤未破裂；另1 例术后1 年复发，再次行双微导管致密栓塞，随访4 年5 个月无复发。 患儿5 治疗和随访影像见图1。

图1 患儿5 治疗和随访影像

3 讨论

Nam 等［4］回顾性研究23 例≤20 岁颅内动脉瘤患者临床资料， 其中0～4 岁2 例，5～9 岁4 例，10～14 岁6 例，发病患儿随着年龄增加而增多。 本组患儿中0～4 岁3 例，5～9 岁3 例，10～14 岁4 例，基本与之相符。 成人颅内动脉瘤发病存在性别差异，女性多于男性。 Kim 等［5］报道中男女比为1∶1.56。本组患儿中男女比为1∶0.43， 不同于成人颅内动脉瘤患者性别比，与Saraf 等［6］研究一致。

PIA 病因尚不清楚， 根据其特征大致可分为先天性、假性、夹层及感染性。 先天性PIA 通常因患儿血管发育不成熟，动脉血管壁薄弱处受血流冲击而容易发生；假性PIA 患儿往往有颅脑外伤或颅脑手术史，使血管壁破裂形成血肿，并经血流持续冲击而形成； 夹层PIA 是各种病理因素将动脉内膜、中膜撕开，经血流冲击所形成；感染性PIA 是由其他部位感染的细菌栓子脱落进入颅内血管并遭破坏所导致。本组PIA 患儿以先天性为主。Nam 等［4］报道少数PIA 患儿伴有川崎病、 脑颜面血管瘤综合征等。 Slator 等［7］报道PIA 患儿中22%伴有其他疾病。本组患儿未伴有类似疾病，可能与样本量小有关。

PIA 患儿临床表现大多（61%～75%）以头痛为主［8］，其中49%会出现意识散失，35%表现为抽搐，18%表现为肢体活动障碍［9］；55%～87%以瘤体破裂致蛛网膜下腔出血就诊，26%甚至出现二次破裂出血［10］。 本组患儿临床表现与既往文献报道相吻合，以头痛症状就诊7 例，抽搐1 例，左肢活动不利1 例，颅脑手术后1 例；瘤体破裂5 例，未破裂5 例。 本组瘤体破裂比率较成人患者稍低，这可能与样本量较小有关。 本组患儿瘤体破裂就诊3 例，均为小、中型先天性囊性PIA，据此推测小、中型先天性囊性PIA更容易破裂。

颅内动脉瘤90%以上分布在脑底动脉环附近，其中大多位于颈内动脉系统。 本组患儿中4 例PIA位于椎-基底动脉系统， 其中3 例位于椎动脉V4段，这不同于成人动脉瘤分布。 据此推测PIA 多好发于椎-基底动脉系统。 Saraf 等［6］研究认为PIA 位于后循环动脉系统比率高于成人颅内动脉瘤，且多数是大型动脉瘤。 本组研究与之略有不符，2/4 例椎-基底动脉PIA 为大型、巨大型。

目前颅内动脉瘤治疗更倾向于血管内治疗，主要包括单纯弹簧圈填塞、 弹簧圈闭塞载瘤动脉、栓塞剂栓塞、球囊辅助下弹簧圈填塞、支架辅助下弹簧圈填塞及密网支架植入。 单纯弹簧圈填塞技术适用瘤颈窄、载瘤动脉易到达的动脉瘤，优点是不需要抗血小板治疗，但也存在着弹簧圈逃逸、栓塞不致密、易复发等风险。 本组患儿中4 例接受单纯弹簧圈填塞，其中2 例瘤颈部残余，分别于术后5 个月、1 年复发，再次行手术治疗，整个治疗过程中未再出血。 单纯弹簧圈填塞技术还可应用于载瘤动脉闭塞，通过填塞弹簧圈牺牲载瘤动脉，但术前需要行球囊闭塞实验。 该技术尤其适用于椎-基底动脉系统动脉瘤，因其仅累及一侧椎动脉，且侧支循环代偿良好，不累及小脑后下动脉分支。 破裂椎动脉夹层动脉瘤中30%～70%会再出血，建议早期治疗［11］；未破裂椎动脉夹层动脉瘤往往是巨大动脉瘤，占位效应挤压脑干可引起相应症状，也应及时治疗。 本研究中对3 例椎动脉未破裂夹层动脉瘤患儿应用弹簧圈闭塞椎动脉，均达到Ⅰ级栓塞，随访期有1 例有头晕症状，可能与一侧椎动脉闭塞脑缺血有关，但随后生长发育过程中对侧椎动脉可能会代偿性增粗，头晕症状会改善，将予以远期随访。 朱辰路等［12］研究报道椎-基底动脉出血病死率、致残率较高，认为对于夹层动脉瘤，预防瘤体出血比保护血管更重要。这也是对本研究应用闭塞椎动脉接受治疗夹层动脉瘤的支持。 本组1 例大脑前动脉A3 段假性动脉瘤患儿经闭塞载瘤动脉技术治疗后出现脑积水，考虑为前期出血所致。许红淼等［13］采用双支架技术治疗未破裂椎动脉夹层动脉瘤，复发率较高。 本研究中应用弹簧圈闭塞载瘤动脉患儿在随访期无复发。

液体栓塞剂治疗颅内动脉瘤的特点是栓塞剂可顺应动脉瘤固定形态而固化， 以减少残留死腔，达到完全闭塞的效果，但也存在栓塞剂向远端飘逸的风险。 该方法适用于载瘤动脉较小的远端动脉瘤。 本组有2 例小型假性PIA 分别位于脉络膜前动脉和豆纹动脉， 予以Glubran 胶栓塞后均达到Ⅰ级栓塞，随访时mRS 评分均为0 分。 Crevecoeur 等［14］也证实液体栓塞剂治疗感染性PIA 的效果良好。

PIA 血管内治疗还包括球囊辅助下动脉瘤栓塞、支架辅助下动脉瘤栓塞及密网支架植入术，这3 种治疗方法均需要口服抗血小板聚集药。 鉴于儿童有更长的生存周期，血管直径会随年龄增长而增粗，密网支架植入治疗PIA 应慎重，且支架植入后需要长期抗血小板聚集治疗，存在口腔黏膜、消化道、皮肤等出血风险。 Ares 等［15］报道采用密网支架治疗1 例2 岁PIA 患儿，但随访时间短，远期临床疗效未确定。 Garrido 等［16］报道对15 例PIA 患儿行血管内治疗和开颅手术治疗，1 年随访时14 例疗效良好，1 例死亡。 本组10 例患儿中4 例单纯弹簧圈填塞、4 例弹簧圈闭塞载瘤动脉瘤、2 例Glubran 胶栓塞，8 例达到Ⅰ级栓塞， 术后mRS 评分与术前相比有改善，差异均有统计学意义，因此血管内栓塞术是治疗PIA 的有效方法。

本研究的局限性为回顾性分析、病例数较少，病例选择存在一定主观性， 无法排除选择性偏倚；仅涉及术前与术后相关指标对比，缺乏血管内治疗与开颅手术治疗对比分析。 本研究远期随访结果有待于进一步验证。