肝泡型包虫病误诊为肝内胆管癌1例报告

赵 凯，王志鑫，温生宝，王海久，樊海宁，任 利

青海大学附属医院 a.肝胆胰外科； b.影像中心，西宁 810001

1 病例资料

患者男性，43岁，汉族，以“左上腹痛7个月加重1个月”于2018年10月31日收住本院。于入院前7个月余无诱因出现左上腹疼痛，间断发作，为钝性痛，持续时间约数分钟，无牵涉痛，可自行缓解，无其余不适。1个月前再次出现腹痛，疼痛持续加重无缓解，于外院行腹部、泌尿系彩超提示：(1)脂肪肝，肝左叶混合性占位；(2)胆囊多发息肉伴胆囊炎；(3)胰、脾、双肾、膀胱、前列腺、输尿管未见明显异常。为求进一步诊治，本院门诊以 “肝占位性病变”收住院治疗。既往有10年前牧区出差、居留史。查体:腹部平坦，全身皮肤及巩膜无黄染，未见肠形及蠕动波。腹平软，左上腹压痛阳性，无反跳痛，墨菲征阴性，肝、脾肋缘下未触及，移动性浊音阴性，肝区及肾区扣击痛阴性，肠鸣音正常，5次/min。入院后血常规检查：WBC 11.31×109/L，NE% 77.1%；包虫抗体IgG阴性；肿瘤标志物阴性；肝肾功能、乙型肝炎血清学标志物、便常规等均未见异常。腹部CT诊断: 肝S2-3段病灶，肝左动脉分支穿行于病灶，部分沿边缘走形，考虑恶性，肝内胆管细胞癌可能性大，远段胆管扩张；肝门肿大淋巴结，考虑转移；腹部MRI提示：肝S2-3段病灶，考虑恶性肝内胆管细胞癌可能性大，远端胆管扩张，肝门多发肿大淋巴结，考虑转移(图1)。术前诊断为:肝内胆管细胞癌；脂肪肝；胆囊息肉；胆囊炎。于2018年11月15日全麻下行左半肝切除术+胆囊切除术+肝门淋巴结清扫术，术中见肝左叶萎缩、质硬，体积较小，肝左叶内有一直径约8 cm×6 cm肿物，突出肝脏被膜，实性肿块为白色，质硬，在分离门静脉左右支过程中见第8组、第12A淋巴结肿大，边界清楚，肝S5段见一直径约1 cm×1.5 cm肿物，肝右叶质地色泽正常。术后剖开标本后见病灶中央液化坏死，部分胆管扩张(图2a)。术后标本送病理检查示:肝

注：a、b、c、d，为腹部CT检查。肝S2～3段见不规则低密度影，约7.51 cm×6.43 cm，CT值约11 HU，增强扫描动脉期可见条状血管样强化，后期强化明显，其内可见不规则强化区域，肿块邻近区域的肝内胆管明显扩张、迂曲； 肝门部多发肿大淋巴结影；e、f、g、h，为腹部MRI检查。肝S2～3段可见不规则肿块影，呈长T1长T2，呈明显高信号，边界欠清晰，增强检查边缘渐进性强化，其内可见不规则强化区域，肿块邻近区域的肝内胆管明显扩张、迂曲；肝门可见多发肿大淋巴结影。

细胞大片状坏死，坏死病灶周围可见大量类上皮细胞增生，伴较多淋巴细胞及嗜酸性粒细胞浸润。周围肝组织内少量出血，提示肝泡性包虫病感染(图2b)，第8组淋巴结及12a淋巴结反应性增生。术后诊断:肝泡型包虫病、胆囊炎、门静脉高压；食管胃底静脉曲张。术后予以抗感染、保肝及补液对症支持治疗。术后第2天复查肝功能及血常规: AST 145 U/L，ALT 163 U/L，ALP 76 U/L，GGT 28 U/L，Alb 38.9 g/L，TBil 22.3 μmol/L，DBil l9.1 mol/L，WBC 16.3×109/L，NE% 83.2%。术后1周临床治愈后出院。出院后规律口服阿苯达唑片半年，分别于第3个月、6个月、1年于本院门诊复查，均未见再发病灶。

注：a，术后标本。可见4.5 cm×3.8 cm×4 cm灰黄色肿物，肿物突出于肝脏背膜，剖开可见一直径约为2 cm囊腔，内部含有脓液；b，组织病理学结果(HE染色，×200)。肝组织出现大片坏死，坏死病灶周围有类上皮细胞增生，伴较多淋巴细胞及嗜酸性粒细胞浸润，提示肝泡型包虫病感染。

2 讨论

肝泡型包虫病是一种由多房棘球蚴病的幼虫感染人和动物引起的人畜共患病，我国西部及西北部患病率较高，可寄生在人体各个脏器中，肝脏是最常寄生的器官，约占98%[1]。肝泡型包虫病生长缓慢，通过向外芽生繁殖的方式侵袭周围正常肝组织及邻近胆管、血管系统，也可通过淋巴道及血道转移至腹膜后及肺、脑等重要脏器，因此晚期肝泡型包虫病有较高的致残率和致死率[1-2]。

早期肝泡型包虫病影像学检查无明显特征性改变，当病灶侵犯周围脉管系统或合并感染时，易误诊为肝癌、肝内胆管癌、肝血管瘤等肝脏肿瘤。本例病变早期无明显临床症状，随病程进展肿块出现感染坏死及对周围组织产生压迫，临床表现出左上腹疼痛不适。患者生活在市区未从事畜牧业有关工作，肝包虫血清IgG检查阴性，影像学提示肝内胆管细胞癌，根据上述证据，误诊为肝内胆管细胞癌。目前鉴别诊断肝包虫病可采用多种手段，如：包虫病血清学检查、特征性的影像表现及其他检查(如肿瘤标志物)。血清免疫学检查对包虫病的诊断起着重要的辅助作用，在繁多血清学检查方法中，IgG-ELISA具有较高的敏感度和特异度，多用于包虫病流行病学调查及术后复发的监测[3]。在对肝泡型包虫病的诊断中，WHO将Em2-ELSA免疫印迹法确定为免疫学诊断的重要参照指标，在肝泡型包虫病诊断中其敏感度和特异度可超过90%[4-5]。其他血清免疫学检测方法如EgHF-ELISA和recEm18-ELISA在肝泡型包虫早期诊断中也具有较高的参考价值。由于本院尚未开展生物分子学诊断技术，因此本例无法行Em2-ELSA免疫印迹法检测。影像学检查中CT检查可显现出包虫病灶的解剖学和形态学特点，CT扫描下肝泡型包虫病病灶形状不规则，呈实性低或混杂密度，可见细颗粒状或亮壳状钙化，与周围肝组织分界不清，增强扫描后病灶内无明显变化。病灶在MRI和DWI上可表现出T1WI及T2WI上呈等或低信号，若病灶发生液化坏死，MRI图像表现为边界不规则，呈略长T1长T2，DWI呈边缘连续多高信号或低信号[6-7]。肝内胆管细胞癌CT扫描病灶为圆形或不规则形状，边缘不清晰，可伴或不伴肝内胆管扩张，部分病灶内可见细小钙化影，增强扫描早期病灶多数无强化或轻度强化，延迟期强化明显[8]。MRI表现为形态不规则，边界欠清晰，病灶在T1WI上呈不均匀低信号，T2WI上呈稍高信号或混杂高信号，当病灶出现坏死时T2WI上呈明显高信号[9]。

分析该病例，造成误诊的原因主要有：(1)肝泡型包虫病影像学表现与肝内胆管细胞癌相似。术后分析本例在CT扫描下可见肝动脉左侧分支血供非常丰富，可能由于左侧肝动脉受病灶压迫扩张引起；肝内胆管扩张明显，门腔间隙淋巴结及胰周间隙淋巴节在增强扫描下出现均质强化，可能由于病灶合并感染后肝周局部炎症反应所致。MRI扫描图像上可以看到在延迟期部分病灶出现明显强化，可能病灶发生液化坏死后造影剂部分渗入引起。该特征与肝内胆管细胞癌MRI表现十分相似，而在典型泡型肝包虫病影像表现中常不会出现。结合CT及MRI表现，影像科医师高度怀疑肝内胆管细胞癌可能。(2)对流行病学史不重视。患者虽然长期居住在非疫区，但10年前有多次去往甘孜藏族自治州出差史，该区属于包虫病高发区，术后询问患者家中饲养一只来自牧区的宠物犬，接诊医生未详细追问流行病学史。(3)肝泡型包虫病临床症状及影像学表现不典型，诊断思路局限。肝泡型包虫病早期缺乏特征性临床表现，以往肝胆外科医生凭借影像学检查及包虫病血清学检查结果做出诊断，缺乏对肝包虫病的全面分析及相似疾病的鉴别。

综上所述，肝泡型包虫病诊断要结合患者病史，不能过度依赖影像学及实验室检查报告，临床医生要亲自对影像学资料阅读、分析。同时应提高临床科室及辅助科室医生专业知识水平，加强科室间的沟通交流，减少误诊误治疗的发生。

利益冲突声明：所有作者均声明不存在利益冲突。

作者贡献声明：赵凯负责资料收集及分析，撰写论文;王志鑫、温生宝负责论文修改；王海久、樊海宁负责拟定写作思路和资料分析；任利负责指导文章撰写、最后定稿。