表现为支气管周围钙化和支气管扩张的多发性支气管结石

罗丽 罗晓斌 赵勇 李群英

病例报告

患者,女，61岁，因反复咳嗽气促50年，再发加重伴发热5天入院。既往无确切的肺结核病史。患者自2017年起，每年住院1～2次，除一次因咯血入院外，其余均因感染加重入院。多次行CT检查提示双肺多发支气管周围钙化灶及支气管扩张，同时伴渗出实变影。多次电子支气管镜下可见较多脓性分泌物。多次痰培养发现铜绿假单胞菌。结核相关检查阴性。每次经抗感染、扩张支气管、祛痰等治疗后可好转，但易复发。此次入院时查体：T 39.2℃，P 95次/分，R 21次/分，BP 112/66 mmHg，PO2:94%,双肺呼吸音低，可闻及较多湿啰音。血常规示WBC: 15.5×109/L，N%: 83.2%。hs-CRP: 99.0 mg/L。胸部CT示双肺支气管扩张伴感染，支气管周围多发钙化，肺动脉高压；双肺肺气肿征，双肺散在纤维灶；双侧胸膜增厚；右侧胸腔少量积液可能(图1.2)。入院后第一次电子支气管镜检查仅发现各叶段较多脓性分泌物。在住院过程中，患者诉曾咯出质硬的物质。为此我们进行了第二次电子支气管镜检查，此次却发现右肺上叶前段、后段,白色质硬物质(图3)，局部注入生理盐水冲洗后成功钳夹送检。病理提示可见腺上皮，部分鳞状化生，周围点状钙化(图4)。支气管灌洗液抗酸染色阴性，Tb-DNA阴性。支气管灌洗液培养提示铜绿假单胞菌。最后诊断：1)支气管结石症。2)支气管扩张伴感染。3)阻塞性肺炎。经镜下取石、抗感染、祛痰、扩张支气管、肺康复治疗后，患者体温正常，咳嗽气促好转，2周后好转出院。出院1月后随访，患者病情平稳。

图1 肺窗：右肺上叶可见多发支气管扩张

图3 电子支气管镜下可见右肺上叶后段支气管结石

讨 论

支气管结石是指气管支气管树内存在的钙化或骨化物质[1]。支气管周围钙化的淋巴结可在呼吸或吞咽或心脏搏动过程中侵蚀、挤压、穿透支气管壁进入气道腔内，可导致气道部分或完全阻塞[1]。任何导致营养不良性钙化的局灶性过程都可导致结石的发生[2]。在我国和欧洲国家，结核病是导致支气管结石形成的主要原因[3]。本例考虑为多发结石导致小气道阻塞引起支气管扩张和反复肺炎的发生。支气管扩张是指支气管壁弹性层和肌层破坏引起的节段型不可逆扩张和永久性瘢痕的状态，有阻塞存在的情况下可发生反复感染，反复感染导致疤痕和支气管进一步扩大[4]，这些疤痕区域作为营养不良性钙化的部位，又进一步促进了多发性结石的产生，从而形成恶性循环。

支气管结石的症状及严重程度与支气管的炎症、阻塞及邻近结构受累的程度有关[5]。其症状范围较大且没有特异性，可以无症状，也可以表现为支气管炎症引起的咳嗽、咳痰、发热，阻塞所致的喘息、呼吸困难、支气管扩张、反复肺炎，侵及邻近结构所致的咯血、支气管食管瘘、支气管动脉瘘等。据报道，支气管结石所致的支气管扩张在20%～30%的病例中可见[6]。咯石作为支气管结石的一种独特症状，在6%～26%的患者中可见[7]。支气管结石所致阻塞产生的感染大多数是多微生物的，最常见的细菌为流感嗜血杆菌、肺炎克雷伯杆菌、阴沟肠杆菌、不动杆菌、绿脓桿菌和金黄色葡萄球菌[8]。

作为罕见疾病，低的临床怀疑带来了诊断的困难。从出现症状到确诊的平均时间间隔大约是4.5年[9]。常常作为筛选工具的普通X线远不如胸部计算机断层扫描敏感。薄层螺旋CT可清晰显示支气管周围淋巴结钙化及支气管梗阻的改变，如肺不张、浸润、继发性支气管扩张、空气潴留、黏液嵌塞、阻塞性肺炎及合并软组织肿块，还可帮助判断与周围结构的关系，以利于下一步的处理[10]。支气管周围钙化，常常被考虑为老年性退行性改变，但曾有报道指出，支气管结石是老年人弥漫性气管支气管周围钙化的少见原因之一[11]。当怀疑支气管结石时应行支气管内镜检查仔细评估。支气管镜下能直视结石的,约28%～56%，表现为白色或黄色的质硬物质[3]。由于气道的解剖和淋巴结的分布，支气管结石更易发生在右侧，特别是上叶和中叶[12]，我们这个病例和典型的内镜下表现、分布类似。

对支气管结石患者的管理取决于多个方面，如患者的症状、一般情况、合并症、结石的类型、与邻近结构的关系等等。支气管结石根据与气管支气管树的关系可分为管腔内、管腔外和混合型三种类型[13]。本例患者存在这三种情况。对于无症状、无并发症的患者，可以观察；对于完全游离的结石，多直接钳夹取石[5]。本例患者，除了可见右肺上叶前段和后段结石，还可见较多脓性痰液，本例予以生理盐水冲洗和钳夹夹取，成功取石[14]。对于部分附着和完全附着管壁的结石，有文献报道使用激光分解、球囊移除、冷冻疗法，成功取出结石的案例，但需要特别注意出血及气管壁损伤的并发症[6,15]。而对于完全附着管壁或镜下无法移除又产生较多症状和并发症如支气管扩张反复咯血、反复感染、支气管食管瘘、动脉瘘、支气管狭窄的患者，在保留两个肺叶和六个肺段，保证足够肺功能的情况下可考虑手术切除[5]。本例患者在右肺上叶、中叶、下叶，左肺上叶及下叶均可见支气管扩张，伴有多发结石，且平素快步走路即感心累气促，在这种情况下，切除肺段不能改善患者的生活质量，所以本例患者仅通过内科治疗，症状好转后出院。

结论:支气管结石由于症状无特异性，临床通常表现为其导致的阻塞，产生的症状，在CT提示与支气管周围或腔内钙化相关的支气管扩张、肺炎、不张等时怀疑，大多数需要电子支气管镜确诊，甚至部分直到手术后才最终确诊。而我们这例患者通过CT很容易诊断“支气管扩张”明确，由于CT发现的支气管周围钙化灶在老年性退行性病中也常见，且每年接受电子支气管镜检查时均未发现腔内结石，所以诊断一直延误，直到出现咯石症状，再次行气管镜检查得以确诊。这提示了部分支气管结石诊断的困难性。对于出现反复咳嗽咳痰、咯血伴有支气管周围钙化及其相关的支气管扩张、肺炎时，要警惕罕见疾病支气管结石的可能性，特别是对于局限性的支气管结石，手术切除可能使患者治愈。