颌骨血外渗性囊肿24例回顾性研究

黄浩浩， 陈 欣， 杨旭东

（南京大学医学院附属口腔医院口腔颌面外科，江苏 南京210008）

颌骨血外渗性囊肿（extravasation cyst）是颌骨囊肿中极为罕见的一种，文献中报道其好发于20岁及以下青少年患者，多发于下颌骨，且无明显的性别差异，发生率约占颌骨囊肿的1%[1]。颌骨血外渗性囊肿患者多无明显临床症状，常于摄片时偶然被发现。2012年新版WHO软组织及骨肿瘤分类将颌骨血外渗性囊肿定义为非肿瘤性的缺乏上皮衬里的骨内假性囊肿[2]。目前关于颌骨血外渗性囊肿的致病机制尚未完全明确，治疗措施也存在较大争议。因此，本文对南京大学医学院附属口腔医院口腔颌面外科9年来收治的颌骨血外渗性囊肿患者的病例资料，进行回顾性研究，总结其临床、手术、影像学特点及预后情况，以期为该疾病的诊断和治疗方案的选择提供依据。

1 资料和方法

收集2011年7月—2019年11月于南京大学医学院附属口腔医院口腔颌面外科就诊的颌骨血外渗性囊肿患者的病例资料。资料内容如下。①一般资料：性别、年龄、有无外伤史、有无自觉症状（疼痛、肿胀、麻木等）、病变累及牙齿的牙髓活力等。②手术资料及随访结果：手术术式、囊腔内容物术后组织病理学结果，术后愈后情况（若X线片上囊腔内基本被修复性骨组织充填则视为愈合；若囊腔内有修复性骨组织生成，但尚未完全被充填则视为好转；若囊腔范围变大视为复发）。③影像学资料：术前与术后随访的影像学资料（全景片、CBCT）。

纳入标准：①全景片或CBCT显示有上颌骨或下颌骨囊性病变；②采用手术治疗的住院患者；③术中发现的病变为无明显衬里的骨腔。

2 结果

2.1 一般资料

2011年7月—2019年11月，南京大学医学院附属口腔医院收治各种颌骨囊性病变共计2 076例，其中颌骨血外渗性囊肿共24例，约占1.16%。患者平均年龄为（25.7±15.3）岁（10～66岁）；男性患者11例，女性患者13例；6例患者曾有颌面部外伤史，其余18例否认外伤史；20例无自觉症状的患者因正畸、拔牙等原因摄X线片时发现颌骨囊性病变，其余4例分别因牙齿疼痛、颌面部膨隆或牙齿松动就诊而发现病变；牙根位于囊腔内的患者术前均行牙髓电活力测试，仅4例牙髓活力异常。患者基本信息见表1。

2.2 术前影像学表现

患者手术前均行颌骨CBCT检查。结果显示所有患者病变均位于下颌骨，其中2例可见下颌骨内分别有2个独立囊腔，其余22例均为单个囊腔，共26个囊腔。位于下颌骨后牙区的病变较前牙区多。病变范围较局限，但亦可表现出角化囊肿样沿颌骨长轴发展，有3个囊腔累及下颌骨升支；12个囊腔伴有颌骨不同程度的骨膨隆，另外14个则无明显的颌骨膨隆；19个病变累及牙的牙根，根尖均位于囊腔内，其余7个病变位置距牙根较远。囊腔的影像学表现见表2、图1。

表1 24例患者的临床资料Table 1 Clinical data of 24 patients

表2囊性病变的影像学表现Table 2 Imaging characteristics of the lesions

图1全景片示牙根与囊腔的2种位置关系Figure 1 Panoramic radiographs showing two different types of relationship between root and cyst cavity

2.3 手术资料及随访结果

所有患者均接受手术治疗。4例（4个囊腔）患者接受开窗减压术，其余20例（22个囊腔）患者均行病变刮治术。术中见病变囊腔多为空腔，或含少量纤维囊壁样组织、血凝块等，8例患者术中未刮出明显的病变组织，故未送常规病理检查。16例（18个囊腔）行常规病理检查的样本中均未见上皮衬里，镜下可见纤维囊壁样组织、含铁血黄素沉着、多核巨细胞沉着或血凝块。患者的手术相关资料见表3。

追踪24例患者的随访情况，有随访记录的13例患者术后均无明显复发倾向。其中2例行开窗减压术的患者，其末次随访摄片显示病变完全愈合，囊腔被新生骨组织填满（图2）；其余11例均接受刮治术，其中5例末次随访摄片发现病变完全愈合（图3），6例囊腔内有新生骨组织充填，但病变尚未完全愈合（图4）。11例患者失访，包括2例接受开窗减压术的患者及9例接受刮治术的患者。

表3患者手术相关资料Table 3 Surgical results of patients

图2全景片示开窗减压术后囊腔完全愈合Figure 2 Panoramic radiographs showing a case achieved complete bone healing after fenestration

注：A.术前全景片；B.术后复查全景片。

图3全景片示刮治术后囊腔完全愈合Figure 3 Panoramic radiographs showing a case achieved complete bone healing after curettage

3 讨论

本研究回顾了2011年7月—2019年11月的2 076例颌骨囊肿病例，其中颌骨血外渗性囊肿共24例，占1.16%，与文献报道的比例基本一致[3]。有关颌骨血外渗性囊肿的病理机制尚不明确，基于致病机制学说上的分歧，颌骨血外渗性囊肿还被称为单纯性骨囊肿、出血性骨囊肿、孤立性骨囊肿、特发性骨囊肿。目前流行的3种致病机制：①骨发育异常；②肿瘤退化；③创伤-出血理论。其中最广为接受的是第3种理论：创伤会导致骨髓腔内出血，形成血肿并压迫骨腔导致静脉及淋巴管回流受阻，进一步造成骨的破坏和吸收[1,3]。然而，有学者对这种学说提出质疑，因为在既往报道中，有超过50%的患者否认有明显的外伤史[4]。事实上，创伤并不一定来自剧烈的碰撞，微小的咬合创伤亦有可能是血外渗性囊肿的诱因[5]。本研究中有8例年轻患者是在正畸治疗前摄片时发现病变，我们推测可能为牙列拥挤导致咬合创伤而引发的血外渗性囊肿。

既往文献中，颌骨血外渗性囊肿多见于下颌骨，上颌骨少见；多见于下颌后牙区，下颌前牙区少见[3]。本研究中的所有病变均位于下颌骨；38.5%的病例位于下颌前牙区，61.5%位于下颌后牙区及下颌骨升支，与文献报道基本一致[3,6]。据统计，颌骨血外渗性囊肿多见于年龄＜20岁的青少年患者，且无明显的性别差异。由于颌骨血外渗性囊肿极少发生于成人，且有研究发现其有自发性骨修复的案例，故有学者提出颌骨血外渗性囊肿也许可以自愈[7]。然而，本研究中，患者的平均年龄为25.7岁，其中年龄＜18岁的患者仅占50%，有8例（33.3%）年龄＞30岁，这与既往文献结果有差异[3]。我们认为，已有的文献报道多为外文文献，且研究对象多为白种人，不排除人种差异造成的以上差别。

依据本研究结果及既往文献回顾结果，颌骨血外渗性囊肿在诊断上需结合以下几点[3]。第一，该病患者大多无自觉症状，常因其他原因摄X线片检查时无意中发现病变，病变多位于下颌骨，外伤史并非必要条件。第二，囊腔累及的牙齿大多牙髓活力正常，X线片上可见病变多为单房型，多房少见，可伴或不伴颌骨膨隆，累及牙的牙根无明显吸收、移位。第三，手术中可见囊腔大多为空腔，或含有少量凝血块及纤薄的囊壁样组织等，组织病理学示囊肿无上皮衬里。诊断时可以根据前两点将其与常见的牙源性颌骨囊性病变（根端囊肿、角化囊肿及成釉细胞瘤等）进行初步鉴别。根端囊肿口内检查多有病灶牙，可有炎症病史，累及牙的牙髓活力多异常。角化囊肿累及牙的牙根可有斜面状吸收，而颌骨血外渗性囊肿则多无明显牙根吸收。本研究中，少数有牙根吸收病例累及牙的根尖吸收变圆钝而非变斜面状。成釉细胞瘤是一种良性但有侵袭性的牙源性上皮性肿瘤，可能出现累及牙松动不适，X线片上囊壁边缘可有半月形切迹，牙根可呈现出锯齿状吸收。另外，根据我们的经验，若囊性病变囊腔边缘距离牙根根尖较远，可优先考虑血外渗性囊肿。然而，以上均为典型病例的鉴别方法，实际情况中，这些病变的临床、影像学表现有时非常相似，仍需要通过手术探查及组织病理学检查才能明确诊断。

颌骨血外渗性囊肿的治疗目前尚存在争议。目前主流的治疗方法为手术治疗，包括刮治术、开窗减压术等，其中刮治术是最常用的手术方法[8-9]。但有学者发现，开窗减压术的术后复发率为8.3%，低于刮治术的复发率（22%）[10]。本研究中，13例患者随访的影像学资料术后均未见明显复发倾向。其中，接受刮治术的11例中有5例病变完全愈合，骨腔内被新生骨组织填满，另外6例复查见骨腔内有新生骨组织充填，但未完全愈合，而这6例患者末次复查时间距手术结束均不足1年；接受开窗减压术的2例均完全愈合。因此，我们认为较小范围的颌骨血外渗性囊肿可考虑直接行刮治手术；而当病变范围较大时，可优先选择开窗减压术。开窗减压术的手术创伤较小，且可保留累及牙的牙髓活力，这对于恒牙牙根尚未发育完全的年轻患者尤其重要[11]。即使开窗减压术效果不佳，后续仍可补充行刮治术。

综上所述，颌骨血外渗性囊肿通常无明显症状，多在患者行影像学检查时无意中被发现。但当病变范围较大时，亦可出现颌骨膨隆、牙齿松动、牙根吸收等临床表现。组织病理学检查可见病变无上皮衬里，为一种假性囊肿。病变范围较小时可采取刮治术；范围较大或为了保存累及恒牙的牙髓活力时，则可行开窗减压术。2种方法预后均较好。