左跟骨动脉瘤样骨囊肿1例报告

王桐 贾惠军 董博

[摘要] 动脉瘤样骨囊肿是一种膨胀性、出血性、多房性囊肿，为良性单发性骨肿瘤，具有局部侵袭性。早期临床表现无特异性，患者常以疼痛就诊。笔者查阅文献发现近10年来少见有跟骨动脉瘤样骨囊肿发病报道。近期1例左跟骨动脉瘤样骨囊肿患者采用了跟骨病灶刮除+取髂骨植骨手术治疗，通过这一案例得出了以下结论：跟骨动脉瘤样骨囊肿发病率低，临床易误诊，病理学检查为其确诊的主要依据，影像学检查可在其确诊前提供更高的诊断依据，根据患者的发病情况，带或不带植骨的刮除术为目前主要的治疗方法。本病术后易复发，因此术后定期随诊显得异常重要，这对成功治疗本病有着极大的意义。

[关键词] 跟骨;骨囊肿;动脉瘤样;病例报告

[中图分类号] R681.8          [文献标识码] A          [文章编号] 1673-7210（2020）08（b）-0185-03

[Abstract] Aneurysmal bone cyst is a kind of swelling， bleeding and multilocular cyst. It is a benign single bone tumor with local invasion. Early clinical manifestations are not specific， patients often see the doctor for pain. The author reviews the literature and find that there were rare reports of aneurysmal bone cysts in the calcaneus in the past 10 years. Recently， one case of left calcaneal aneurysmal bone cyst patients are treated with curettage of calcaneus disease plus iliac bone grafting. Through this case， the following conclusions are drawn： the incidence of calcaneal aneurysmal bone cyst is low and easy to be misdiagnosed clinically. Pathological examination is the main basis for its diagnosis， and imaging examination can provide a higher diagnostic basis before its diagnosis. Curettage with or without bone grafting is the main treatment at present， depending on the patient′s condition. This disease is easy to relapse after surgery， so regular follow-up after surgery is extremely important， which has great significance for the successful treatment of this disease.

[Key words] Calcaneus; Bone cyst; Aneurysmal; Case report

動脉瘤样骨囊肿表现为一种膨胀性、出血性、多房性囊肿，为单发性骨肿瘤，是骨内的良性病变，具有局部侵袭性，但少见有转移[1]。早期临床表现无特异性，患者常以疼痛为首诊原因。有报道[2]动脉瘤样骨囊肿占原发性骨肿瘤的1.3%，好发于10～20岁青少年，30岁以上者少见，病变部位常见于长骨的干骺端和脊椎，其中60%～75%见于股骨上段，跟骨及掌骨偶见。本文对陕西中医药大学附属医院（以下简称“我院”）诊治的1例左跟骨动脉瘤样骨囊肿患者进行分析报道，以供临床参考。

1 临床资料

患者，男，19岁，因“左足跟间断性疼痛6年，加重2 d”于2019年9月17日就诊我院。患者6年前左跟骨骨折，给予石膏外固定等保守治疗，拆除石膏后患者在活动时出现左足跟疼痛，休息及外用活血止痛药物症状减轻，之后患者左足跟疼痛间断出现，劳累后加重，休息后减轻，2 d前患者运动后左足跟疼痛加重，休息及外用药物治疗后未见明显缓解。遂行左足X线（图1A）检查，提示：左跟骨可见一不规则骨密度减低区，骨小梁稀疏，骨皮质完整，考虑左跟骨骨囊肿。患者为系统治疗，入住我院。自发病以来，患者神志清，精神可，查体合作，对答切题，饮食睡眠正常，大小便正常。既往体健。查体：各系统未见明显异常。专科检查：双下肢等长，左足跟未见明显肿胀，皮肤颜色略红，无瘀斑、瘀点，皮温稍高，足跟处压痛（+），叩击痛（+），踝关节活动未见明显受限，皮肤感觉正常，四肢肌力Ⅴ级，生理反射存在，病理反射未引出。入院后查左足CT可见（图1B）：左跟骨可见39 mm×28 mm低密度灶，密度较均匀，CT值14～18 HU，边缘见轻度硬化缘，其外周可见多个粗大骨嵴、分隔，骨皮质未见中断，考虑良性病变，动脉瘤样骨囊肿可能。足部MRI（图1C～1E）：左跟骨内可见团块状异常信号影，呈长T1长T2信号，边缘清晰，形态规整，内可见分隔征象。考虑动脉瘤样骨囊肿。左侧跟腱走形显示连续，信号均匀，余未见异常。根据患者病史、症状、体征及影像学检查，术前考虑为左跟骨动脉瘤样骨囊肿。无手术禁忌证，积极进行术前准备，为患者行左足跟骨动脉瘤样骨囊肿病灶刮除+取髂骨植骨手术，术中留取病灶组织行病理学检查，结果示：动脉瘤样骨囊肿（图1F）。

2 讨论

动脉瘤样骨囊肿发病机制尚不明确，但目前认为动脉瘤样骨囊肿是由内、外因素引起的循环异常导致静脉压力升高及血管网扩张所致[3]，其病灶通常位于长骨干骺端偏心位置，呈膨胀性，由大小不等充满血液的纤维间隔腔隙组成[1-2]，周围由一薄层骨包裹，边缘清晰，显微镜下可见异常增生的成纤维细胞、梭形细胞、骨样钙化组织和分散的多核巨细胞[4]。常见含铁血黄素沉积[5]。原发性动脉瘤样骨囊肿病灶极少破坏骨皮质，向软组织侵袭，临床少见软组织损伤[3-4]。动脉瘤样骨囊肿分为原发性与继发性2种，继发性动脉瘤样骨囊肿占30%～50%，本病可继发于创伤后，也可继发于其他一些骨病，如：软骨母细胞瘤、骨母细胞瘤、骨巨细胞瘤、血管瘤、非骨化性纤维瘤及骨肉瘤等[6]。本例患者患跟骨动脉瘤样骨囊肿原因考虑如下：患者有跟骨骨折病史，拆除石膏后患者活动时足跟疼痛，未考虑到跟骨骨折未完全愈合，视为内因;患者在疼痛缓解后仍继续活动，反复刺激骨折端，致使局部血管增生，此为外因，此二者共同作用下引起跟骨处循环异常及血管网扩张，最终导致此病发生。

本病临床特点：常表现为局部肿胀疼痛，以及患处功能障碍。如果病骨表浅，可触及皮下肿块，但局部皮温升高，有压痛，患处偶有搏动，多不能触到。大的动脉瘤样骨囊肿可闻杂音。局部穿刺可吸出血样液体且压力很高。长管状骨的病变邻近关节时，可造成运动障碍或伴病理性骨折。脊柱的病变能引起腰背疼痛和局部肌肉痉挛。瘤体持续长大或椎体塌陷会出现脊髓和神经根的压迫症状。本例患者为跟骨处发病，其表现为足跟处疼痛不适，劳累后加重，发病时活动受限，行走困难。动脉瘤样骨囊肿的确诊依靠病理学检验。确诊前筛查主要依靠影像学检验，典型的X线检查可见病骨呈膨胀性囊状透亮影，局部骨质破坏，呈“皂泡样”改变，内可见骨嵴及粗细不等的骨小梁[7]，当病变增大、偏心性生长时，可凸向软组织内。CT检查可见骨质呈膨胀性囊状破坏，病变内部密度不均匀，可见蜂房样改变或液-液平征[8]，边界清晰，骨皮质变薄。MRI检查可见边界清晰呈分叶状囊性病变，病变内常有液-液平面，可清晰显示出病变内含铁血黄素沉积及周围软组织损伤情况[7]。Shah等[9]认为MRI是动脉瘤样骨囊肿检查的首选方法，其表现对动脉瘤样骨囊肿的诊断和治疗有一定的指导意义。

本病临床易误诊，应与以下疾病相鉴别：①骨巨细胞瘤。骨巨细胞瘤是一种有侵袭性、溶骨性的原发骨肿瘤。多在20～40岁发病，骨巨细胞瘤多侵犯长骨，以股骨下端及胫骨上端常见[10-11]。局部疼痛为其首发症状，影像学检查亦可见囊状骨破坏病灶，但其膨胀程度较本病轻，病灶内少有骨嵴及骨小梁存在。其MRI检查在T1W1上显示为低信號，T2W1上显示为低到高混杂信号，病灶内少见有液-液平面;骨巨细胞瘤很少发生转移，转移中肺部转移最常见。目前认为临床表现、影像资料及病理资料三结合方法是诊断骨巨细胞瘤的正确途径[6]。②骨脂肪瘤。骨脂肪瘤是原发性良性骨肿瘤，临床少见。成人多见，可单发或多发。临床表现为局部疼痛、肿胀，其病灶由脂肪组织、纤维结缔组织及骨小梁组成，伴发不同程度的脂肪黏液样变[12]。影像学检查及病理学检查可鉴别二者。③地方性大骨节病。大骨节病是一种慢性变形性骨关节病，呈地方性分布。病理表现为软骨深层细胞坏死而表层骨质正常[13]。发病机制主要表现为软骨细胞凋亡、骨骺软骨坏死、增生性炎症、继发性骨关节病和生长迟缓[14]。影像学可见骨骼形状改变伴多发骨缺血坏死灶。与本病不难鉴别。④孤立性骨囊肿。孤立性骨囊肿为原因不明的瘤样病变，好发于长管状骨，临床表现为肿胀、疼痛，多伴有骨折[15]，影像学检查可见骨质中央透亮影，边缘清晰，少见有液-液平征。⑤毛细血管扩张型骨肉瘤。毛细血管扩张型骨肉瘤为骨肉瘤一种少见的亚型[16]，好发于10～30岁，多见于长骨干骺端，以股骨远端及胫骨近端多见，肿瘤恶化程度高，病情进展快，其影像学表现及病理学检验与动脉瘤样骨囊肿相似，但其组织学检查不仅有动脉瘤样扩张腔隙，还有骨肉瘤表现[17]。

动脉瘤样骨囊肿是一种良性的局部侵袭性病变，由骨溶解、扩张、稳定及愈合4个阶段组成[18]，在疾病发展过程中常可引起局部功能障碍，本病一但确诊，首选手术治疗[19]，但在大多数病例中，原发病灶的整体切除不是最好的选择，而离开病灶内的手术局部复发率>50%，目前带或不带植骨的刮除术仍是主要的治疗方法[1]，但局部复发的风险约为20%。临床有报道在行刮除术时辅助PMMA骨水泥填充、冷冻疗法、苯酚、乙醇和氩气治疗可降低复发率[1，4，18]。其他治疗方法如选择性血管栓塞、放射治疗、降钙素注射等也可用于治疗本病，初次治疗后局部复发率在12%～59%[18]。其术后复发为本病最大的临床问题，术后当定期随访。一旦发现复发，应积极治疗。本例患者系外伤后出现足跟处疼痛，曾误以为外伤后遗症，未给予重视，休息及外用药物后症状有减轻，此次运动后足跟处疼痛难忍，入院后经影像学及病理学检查最终确诊为左跟骨动脉瘤样骨囊肿，根据患者病情行左足跟骨动脉瘤样骨囊肿病灶刮除+取髂骨植骨手术，术中刮除病灶后予以碘伏浸泡5 min。治疗后患者恢复良好，目前随诊未见复发征象，但仍需进一步随访观察。

综上所述，动脉瘤样骨囊肿是一种溶骨性良性骨肿瘤，好发于长骨干骺端，病理学检查为其确诊的主要依据，X线、CT及MRI可在其确诊前提供更高的诊断依据，本病一经确诊，首选带或不带植骨的刮除手术治疗，本病术后易复发，应定期随访。临床工作中应当提高对本病的认识，减少误诊误治。

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（收稿日期：2019-11-04）