宫颈癌IB 1期术后放疗后右髂外假性动脉瘤输尿管瘘一例报告及文献复习

王 凯 王新萍 陈进 尚贤文 余军辉

假性动脉瘤继发于各种原因导致的动脉壁破裂，以股动脉最多见[1]。髂动脉假性动脉瘤少见，原因为髂动脉位于盆腔深部，不易受伤。假性动脉瘤输尿管瘘临床极罕见，主要表现为间歇性的大量血尿[2]，传统的影像学检查很难发现瘘口位置，临床诊断困难，常常误诊或漏诊。现报道我院诊治的宫颈癌术后放疗后右髂外假性动脉瘤输尿管瘘一例，并结合文献分析如下。

一、病例报告

患者，女，55岁，因“宫颈癌术后放疗后，反复血尿20余天”于2018年12月10日再次入院。入院后反复血尿，于2018年12月31日、2019年1月7日再发两次大量血尿，分别约为500 ml、2 000 ml，均呈鲜红色，可凝固，伴晕厥，有休克征象，每次大量血尿均需干预才能停止。2018年8月7日患者因“宫颈癌IB 1期”在我院全麻下行“腹腔镜宫颈癌根治术（广泛性子宫全切术+两侧卵巢动静脉高位结扎术+盆腔淋巴结清扫术+腹主动脉旁淋巴结活检术）+输尿管镜下两侧输尿管D-J管置入术”，术后恢复可，拆线后予出院。术后病理诊断示：宫颈管粘液腺癌伴多枚盆腔巴结癌转移，腹主动脉旁淋巴结阴性，术后修正诊断宫颈癌ⅢC1期，进一步予放疗科治疗，于2018年9月6日至2018年10月10日行26次放疗，完成DT：95%PGTV 54 Gy/2.07 Gy/26 F，95%PTV1（盆腔）46.8 Gy/1.8 Gy/26 F，95%PTV2（腹膜后区）42 Gy/1.5 Gy/26 F。并于11月19日行紫杉醇针240 mg+顺铂针120 mg静脉化疗，骨髓抑制明显，拒绝再次化疗。查体：腹软无压痛、反跳痛，双肾区，无叩痛。

辅助检查：宫颈癌术前2018年8月3日增强MRI显示右侧髂内外动脉近段未见明显异常（图1A）。宫颈癌术后KUB+IVP：双侧泌尿系D-J管留置；导尿管留置，右侧输尿管中上段积水。泌尿系统B超：膀胱局部少量暗区，双侧肾脏可见，两肾D-J管置管术后，右肾轻度积水。盆腔CT检查：见右髂总动脉下段及髂内外动脉分支区域软组织密度灶包块。膀胱镜检查： 未发现异常。2018年12月31日第一次大量血尿，量约为500 ml，色鲜红，经泌尿外科会诊后于1月3日在全麻下行输尿管镜检查术，术中见右输尿管稍扩张增粗，跨髂动脉处可见活动性出血，偶有喷血，术中行经腹右侧输尿管球囊放置术+膀胱造瘘术，尿色转清。术后4 d再次出现大量血尿，量约2 000 ml，色鲜红，予调输尿管扩张球囊管压力后出血仍偏多。予急诊行腹主动脉DSA 提示：右侧髂内动脉造影，无明显造影剂外渗，未见动脉瘤（图1B），右髂动脉造影见右侧髂外动脉假性动脉瘤（图1C）。考虑右侧输尿管与髂外动脉形成瘘，导致出血从膀胱流出，术中行右髂外动脉覆膜支架腔内隔绝术+右侧髂内动脉栓塞术（图1D）。术后右髂总动脉DSA造影提示：右髂外动脉假性动脉瘤消失，髂外动脉无造影剂外流，髂内动脉远端不显影（图1E）。术后血尿消失，右股动脉、足背动脉搏动正常，无右下肢疼痛、跛行等，目前已随访7个月未见复发。

二、讨论

（一）发病原因

图1 1A：宫颈癌术前增强MRI 显示右侧髂内外动脉近段未见明显异常；1B：右侧髂内动脉DSA，未见动脉瘤；

假性动脉瘤是血管外科的急危重症，主要是由创伤、感染、医源性、免疫性等各种因素致动脉壁损伤，血管周围由较厚的软组织包裹，破口周围形成血肿导致。约6～8周后，血肿逐渐被机化，由周围结缔组织形成纤维性囊壁，易破裂。假性动脉瘤由于反复出血、凝血、再出血、再凝血导致其逐渐增大，是动脉损伤后较严重的并发症[3]。临床上表现为局部疼痛，搏动性包块和压迫症状等的一类疾病。假性动脉瘤发生率占所有动脉瘤的1%～3%[4]。

动脉输尿管瘘是一种罕见且常危及生命的并发症[5]，具体原因不详。国外有研究显示85%的病例继发于盆腔手术、放疗、癌症、输尿管操作以及支架置入、尿路狭窄所致的纤维化或炎症等[2,6]。有报道认为动脉输尿管瘘与异物，如血管移植物和输尿管支架管有关[7]，同时国外一项多中心的研究也表明在118例动脉输尿管瘘患者中，73.7%有置输尿管支架留置史[2]。随着生物材料快速的发展，输尿管支架管材料也得到改进，放置输尿管支架管的并发症降低，但长期使用会使感染和输尿管损伤的几率增加。有研究表明长期放置支架管的输尿管可以随着动脉的搏动，导致动脉和输尿管壁坏死，从而形成动脉输尿管瘘[8]。也有研究表明放疗也是导致动脉输尿管瘘的原因之一，认为放疗使照射区组织微循环发生改变，放疗区域进行外科手术或剧烈活动可以增加输尿管缺血、瘢痕形成和纤维化的危险，这些都是形成动脉输尿管瘘的原因[9]。血管手术也会导致动脉输尿管瘘形成，血管手术部分破坏了输尿管血供，输尿管和手术血管之间也常常有嵌插组织存在，输尿管由于血管周围炎症而变得固定和狭窄[5]。

本例患者为髂外假性动脉瘤输尿管瘘更为少见，具体原因不详，形成的可能原因：宫颈癌根治手术过程中损伤了髂外动脉壁或破坏了髂外血管的营养支，导致动脉部部分组织缺血坏死，形成假性动脉瘤；此患者术中放置输尿管支架管及动脉瘤的反复出血使输尿管缺血，瘢痕形成和纤维化而形成输尿管瘘；术后放疗可能改变了髂外动脉区及夸髂外动脉区的输尿管的微循环，导致瘘口与假性髂外动脉瘤相通，从而出现反复发生的大量血尿。

（二）临床表现及诊断

髂外动脉输尿管瘘的主要临床表现为大量间歇性血尿，常出现低血压和休克，偶伴发热、腰部疼痛等[2]。髂外假性动脉瘤输尿管瘘临床罕见，诊断比较困难。由于出血为间歇性的，并且基于创伤性手术、放疗、化疗等, 导致了诊断的不确定性，X线检查很难发现瘘口位置[10-11]。目前有多种诊断方法，如膀胱镜检查、静脉尿路造影、输尿管顺行和逆行造影或超声检查，但应用最广泛、最准确的是血管造影[12-13]。

（三）治疗

Arap等于1965 年首次使用移植物重建髂动脉[14]。Wheatley 等通过外科结扎和X线下栓塞髂动脉，然后行分流术取得成功[15]。Kerns 等报道用自体移植静脉覆盖的支架管血管内治疗髂动脉输尿管瘘[16]。Pillai AK 等采取髂动脉血管内支架置入术与经皮肾造瘘术联合输尿管栓塞术联合应用等综合治疗髂动脉输尿管瘘取得了成功[17]。Van den and Andrada A 等研究表明了血管内支架置入术是髂动脉输尿管瘘主要的治疗手段[12,18]。

本例患者髂外假性动脉瘤位于右侧髂外动脉与输尿管交叉处，考虑单纯带膜支架很难隔绝瘤体，为预防术后因右侧髂外动脉近端狭窄导致股动脉、足背动脉搏动减弱及活动受限等，我们手术行右髂外动脉覆膜支架腔内隔绝术+右侧髂内动脉栓塞术，术程顺利，术后DSA 显示右髂外动脉假性动脉瘤消失。

（四）经验总结

髂外假性动脉瘤输尿管瘘由于比较罕见，此病例也是本院发生的第一例，我们团队由于缺乏经验，在诊断和治疗方面均没有及时地对患者的病情做出准确响应，给病人带来了一定的痛苦，幸运的是在泌尿外科和妇科的共同努力下，患者最终得到了有效的治疗，预后良好。

虽然动脉瘤输尿管瘘诊断困难，通过本病例的诊治、结合文献及专家咨询等，我们总结了以下几点:（1）患者近期有盆腔手术、放疗史或输尿管内长期留置导管史等，若反复大量血尿，出血可以自行停止，但常复发，且无先兆症状的患者应该考虑是否有动脉瘤输尿管瘘。（2）目前对于动脉瘤输尿管瘘的诊断尚无金标准，临床上常用的方法如输尿管镜检查、静脉肾盂造影、输尿管顺行和逆行造影及DSA等。其中静脉肾盂造影、输尿管顺行和逆行造影阴性或无特征性影像，或偶有瘘口显影；输尿管镜检对诊断动脉输尿管瘘有一定价值，但无法判断有无合并假性动脉瘤；DSA 可清楚显示动脉瘤的部位、大小及形态，以及与邻近结构的关系。（3）血管内支架治疗方法是一种可行且安全有效的方法，创伤小、恢复快，止血彻底，血管内支架置入术后需再次手术或再出血的未见相关报道。