肝胆汁肿-支气管瘘介入诊疗一例并文献复习

李磊 韩新巍 李臻

·病例报告·

肝胆汁肿-支气管瘘介入诊疗一例并文献复习

李磊 韩新巍 李臻

肝胆汁肿为一种特殊类型的肝脓肿，其与胆道相交通，病情复杂，治疗棘手。胆道-支气管瘘（bronchobiliary fistula，BBF）是胆道系统和支气管树的异常交通，临床罕见，是肝胆疾病的严重并发症之一。现将我科收治的1例患者报道如下。

患者，男性，51岁。因“胆管癌术后2年，间断咳胆汁样痰伴发热3月余”入院。2年前因胆管癌在外院行“胆肠吻合术”，术后1个月出现反复发热、纳差症状，CT示肝内占位，增强为环形强化。外院按“肿瘤复发” 先后给予131I粒子植入术、CT引导下射频消融术（RFA）等治疗措施。RFA术后1个月，患者突发高热寒战（体温最高达42℃），就诊后诊断为“肝脓肿”，外科行引流管置入引流，症状减轻，但无法闭管。1年前患者无明显诱因出现咳嗽，咳胆汁样痰，味苦，伴间断发热、寒战、皮肤巩膜黄染；无呼吸困难，胸闷气促、恶心、呕吐等症状。至原就诊医院诊治，行CT检查，考虑为肝脓肿侵犯膈肌，与支气管沟通，遂在全麻下行“膈肌修补并引流管置入术”，并给予止咳化痰、抗感染等药物应用，症状缓解。3个月前患者症状复发，在原医院治疗后无好转而转入我院。

入院查体：生命体征平稳，神志清，体格极度消瘦，皮肤巩膜黄染。剑突下、右季肋区各见一引流管，引流管周围皮肤红肿，右上腹部可见两手术切口，各长约15 cm，愈合良好。血常规示：白细胞（WBC）：15.70×109/L；中性粒细胞：87.8%；红细胞（RBC）：2.64×1012/L；血红蛋白（HGB）：74.0 g/L。生化检查示：谷丙转氨酶（ALT）：43 U/L；天冬氨酸转氨酶（AST）：44 U/L；谷氨酰转肽酶（GGT）：391 U/L；碱性磷酸酶（ALP）：555 U/L；白蛋白：24.3 g/L；总胆红素：48.4 μmol/L；直接胆红素：44.5 μmol/L。CT检查可见右下肺斑片影，右肝顶部至右肺下叶区域可见一长条状低密度影，与肝右叶一不规则低密度影液化区相交通，大小约6.6 cm×5.9 cm×3.4 cm，肝左叶一蜂窝状低密度区，增强均表现为环形强化（图1～3）。诊断为“肝胆汁肿-支气管瘘”。

治疗经过：患者在DSA下经原引流管造影显示：肝内可见不规则脓腔，对比剂突破膈肌与右肺下叶支气管相通，向下与胆道相交通（图4）。经原引流管（橡胶管）引入导丝，去除原引流管后可见大量脓液和坏死组织涌出，导管配合下将导丝置于脓腔深处，引入12F多侧孔引流管，远端成袢。术中引流出深黄色脓液约300 ml。术后给予持续负压引流，敏感抗生素盐水冲洗脓腔，患者全身脓毒血症症状改善后，行肝左叶脓肿穿刺并引流管置入术，导管导丝配合置入8.5F外引流管，远端成袢，近端固定，因左叶脓腔间隔较多，引流效果不佳（图5、6）。

图1 肝右叶不规则低密度影与右肺下叶相交通，膈肌连续性中断（白箭头）；肝右叶可见多发金属高密度影（黑箭头）

讨论 BBF是肝胆疾病的严重罕见并发症，常见原因如下：①先天性胆道支气管瘘；②肝感染性疾病（棘球绦虫、阿米巴、化脓性）；③胆道梗阻（除外医源性或外伤原因）；④外伤（冲击伤或穿刺伤）；⑤医源性瘘（肝切除术、射频消融、胆管狭窄、内照射等）[1]。目前，医源性因素导致的BBF逐渐增多。本文报道的该例患者，在外院因“肝胆汁肿”被误诊为“肝脏转移瘤”而接受了“131I粒子植入术”和“射频消融术”，且消融位置靠近膈下。后患者并发胆汁肿-胆道瘘。Yoon等[2]认为RFA会导致膈肌热损伤，特别是治疗位置靠近膈下时。如果肿瘤较大，消融会严重损害胆管系统，从而导致胆汁肿的发生。

除了先天性原因外，BBF的发病机制还有其他原因[3]：如胆道梗阻、肝包虫病等。梗阻原因可能是瘢痕（外伤、手术、内照射等引起）、炎症、异物、肿瘤、转移瘤等，其导致胆汁瘀积，继发形成胆汁肿，脓肿逐渐侵蚀膈肌导致BBF的发生。BBF患者多存在肺及胸膜疾病，肺下叶和膈肌发生粘连，脓肿直接侵蚀进入肺薄壁组织支气管，导致BBF的形成。如患者无肺下叶膈肌粘连，脓肿可逐渐侵蚀进入胸膜腔，导致胆道胸膜瘘（PBF）和脓胸形成。肝包虫病或肝脓肿是BBF形成的另一原因，由棘球绦虫、阿米巴或化脓性疾病引起。囊肿或脓肿如逐渐扩大，可侵蚀膈肌。BBF好发于右侧膈肌的后内侧。

图2 肝左叶多发囊状低密度影，壁厚，动脉期壁轻度强化（A图），静脉期壁明显强化（B图）

图4 经原引流管行脓腔造影显示瘘道（箭头）

图5 肝右叶引流管置换

图6 患者症状改善后行肝左叶脓腔引流管置入术

BBF临床表现主要有发热、胸痛、右上腹疼痛和咳胆汁色痰。暴发性BBF时，患者可并发急性呼吸窘迫综合征（ARDS）；慢性BBF时，患者可反复咳嗽咳痰，间歇性发热伴全身乏力，体重减轻等症状。脓腔引流不畅时可阻塞胆道，并发黄疸。

实验室检查：炎症指标如白细胞计数和C-反应蛋白（CRP）均升高，贫血和低蛋白血症是慢性BBF的征象。胆道梗阻时直接胆红素和总胆红素水平明显升高。微生物痰分析显示常存在如下细菌：大肠杆菌、克雷伯菌属、铜绿假单胞菌、肠球菌属和阴沟肠杆菌[1]。

影像学检查：可能选用的检查方法有胸片、支气管镜、支气管造影、CT和MRI。胆道闪烁显像，磁共振胰胆管造影（MRCP），经皮肝穿刺胆道造影（PTC），经内镜逆行胰胆管造影（ERCP）和瘘道造影应用也较广泛[1]。文献多认为支气管镜检查和支气管造影不够灵敏。而PTC、ERCP和瘘管造影被认为是最敏感的方法。本例患者经引流管行脓腔造影后，证实了瘘道的存在。

BBF可能会导致严重的肺损害甚至是坏死性肺炎，影响患者的生活质量，因此患者一旦确诊，应尽快治疗。但迄今为止BBF的治疗标准还没有达成共识。BBF常规治疗方法有三种：手术、保守和联合治疗[4-5]。1967年Ferguson等[4]报道1例使用不可吸收缝合线成功修补膈肌的病例，并总结了外科手术的基本步骤。Anton等[6]报道了1例使用大网膜成功修补膈肌的病例。一般可用于外科修补的材料有：不可吸收缝合线，大网膜，心包脂肪组织，胸膜瓣以及带蒂肋间肌[1,4-5]。本例患者曾在外院接受“膈肌修补并引流管置入术”，具体使用的修补材料不详，治疗效果不佳。

20世纪80年代以来，BBF保守治疗方法始见于文献报道。患者可行PTCD、ERCP或膈下经皮穿刺引流术，如果肝内存在脓肿，应行经皮穿刺持续负压引流术。胆道梗阻必要时行胆道内支架置入术。ERCP途径可行乳头括约肌切开术（EST）并内支架置入术或鼻胆管引流（NBD）治疗[7]。这些治疗的目标是尽量减少胆道系统的压力，防止胆汁及脓液进入瘘道并促进BBF的愈合。Yilmaz等[8]报道了11例肝包虫囊肿手术后并发BBF的文献报道，所有患者均行ERCP经鼻胆管进行引流术，最终瘘道闭合。Yoon等[2]报道了1例通过PTCD治愈RFA术后并发BBF的病例。另有报道氰丙烯酸丁酯栓塞可以作为一种BBF的治疗选择。 Richter等[9-10]分别报告1例ERCP下、支气管镜下使用氰丙烯酸丁酯成功闭塞BBF的病例,也有使用奥曲肽治疗BBF的报道，奥曲肽是一种生长抑素类似物，能够减少胆汁分泌量，从而促进BBF的愈合[11]。

联合治疗适用于前期无外科手术适应症的患者（ARDS、败血症、合并症等）以及非手术治疗失败的患者。首先对胆汁和脓肿通畅引流（PTCD或ERCP），待患者一般情况改善后，二期行外科治疗[1,12]。本例患者在外院进行过外科方法肝脓肿引流管置入术、膈肌修补并引流管置入术，引流效果很差。进一步在DSA下经引流管行脓腔造影，发现原引流管移位，未在脓腔内，更换患者引流管，引流出深黄色脓液约300 ml，引流管连接负压持续抽吸，并间断冲管，患者症状明显减轻。

BBF临床罕见，病例数较少，介入保守治疗经验有限，根据现有的经验及文献复习，本文认为介入治疗BBF是一种安全、有效的治疗方法，可暂时缓解症状。

1 Gandhi N, Kent T, Kaban JM, et al. Bronchobiliary fistulas after penetrating thoracoabdominal trauma: Case report and literature review[J]. J Trauma, 2009, 67(5):E143-145.

2 Yoon DH, Shim JH, Lee WJ, et al. Percutaneous management of a bronchobiliary fstula after radiofrequency ablation in a patient with hepatocellular carcinoma[J]. Korean J Radiol, 2009,10(4):411-415.

3 许庆祥，吴亚夫，施晓雷，等.胆管支气管瘘的诊断和治疗[J].中华肝胆外科杂志，2010，16(1):70-73.

4 Ferguson TB, Burford TH. Pleurobiliary and bronchobiliary fstulas. Surgical management[J]. Arch Surg,1967,95(3):380-386.

5 Eryigit H, Oztas S, Urek S, et al. Management of acquired bronchobiliary fistula: 3 case reports and literature review[J]. J Cardiothorac Surg, 2007,2: 52.

6 Anton C, Vid P, Arpad I, et al. Thoracobiliary fstulas: literature review and a case report of fistula closure with omentum majus[J]. Radiol Oncol, 2013,47(1): 77-85.

7 Memis A, Oran I, Parildar M. Use of histoacryl and covered nitinol stent to treat a bronchobiliary fistula[J]. J Vasc Interv Radiol, 2000,11(10):1337-1340.

8 Yilmaz U, Sahin B, Hilmioglu F, et al. Endoscopic treatment of bronchobiliary fstula: report on 11 cases[J]. Hepatogastroenterology, 1996,43(7):293-300.

9 RichterH, Gaston J, Valdivieso E, et al. Endoscopic management of bronchobiliary fistul[J]. Gastrointest Endosc, 2007,65(5 Suppl):AB223.

10 Kim JH, Kim MD, Lee YK, et al. Bronchobiliary fstula treated with histoacryl embolization under bronchoscopic guidance: a case report[J]. Respir Medic CME, 2008, 1:164-168.

11 Avarez C, McFadden DW, Reber HA. Complicated enterocutaneous fistulas: failure of octreotide to improve healing[J]. World J Surg, 2000,24(5):533-537.

12 杨维良，张东伟，张好刚，等.胆管支气管瘘29例临床分析[J].中华普通外科杂志，2011，26(4):303-305.

2015-10-23）

（本文编辑：王剑锋）

10.3877/cma.j.issn.2095-5782.2015.04.015

450000 郑州大学第一附属医院介入科

通迅作者：韩新巍，Email：hanxinwei2006@163.com

李磊,韩新巍,李臻.肝胆汁肿-支气管瘘介入诊疗一例并文献复习[J/OD].中华介入放射学电子杂志,2015,3(4)：229-230.