单中心足部骨肿瘤 258 例临床流行病学分析

廖锋 徐海荣 牛晓辉

足骨－距骨及其远端诸骨-肿瘤罕见，发病率仅为全身骨肿瘤的 1.5%～2.0%[1-2]。因此，国外少有、国内尚无大宗病例 ( ≥100 例 ) 报道[3-6]。截至2014 年 7 月，我科共诊治足部骨肿瘤患者 258 例。现总结分析如下。

资料与方法

一、一般资料

本组 258 例，均经临床、影像和病理确诊。对复发病例不作重复计算。依据 WHO 骨肿瘤分类( 2013 年 )[7]进行分析讨论。

二、研究方法

查阅病历，记录患者性别、发病年龄；复习病理切片，确定肿瘤的病理类型 ( 由病理医师完成 )；阅读影像资料，确定肿瘤的解剖部位、影像特点( 由骨肿瘤专科医师完成 )。

结 果

一、足部骨肿瘤性别、年龄、部位分布

258 例中，男 174 例，女 84 例，男∶女为2.07∶1 (图 1)。发病年龄 7～76 岁，中位年龄25.0 岁，平均 27.9 岁。10 岁以下者 5 例 ( 1.9% )，～19 岁 75 例 ( 29.1% )，～29 岁 86 例 ( 33.3% )，～39 岁 39 例 ( 15.1% )，～49 岁 32 例 ( 12.4% )，～59 岁 15 例 ( 5.8% )，～69 岁 4 例 ( 1.6% )，70 岁以上者 2 例 ( 0.8% ) (图 2)。足部骨肿瘤多见于跟骨、趾骨、距骨、跖骨，少见于足舟骨、楔骨和骰骨。各骨骨肿瘤病理类型分布情况见图 3，表 1、2。

二、足部恶性骨肿瘤

14.7% ( 38 / 258 ) 足部骨肿瘤为恶性，男女比例2.8∶1。患者年龄 12～76 岁，中位年龄 34.5 岁，各年龄段发病率无明显差异。可见于足部各骨，但以跟骨、跖骨为主。常见病理类型依次为：软骨肉瘤、骨肉瘤、Ewing 肉瘤、转移性肿瘤、未分化高级别多形性肉瘤，骨巨细胞瘤中的恶性和上皮样血管内皮瘤病罕见。

图1 足部骨肿瘤的性别 ( a ) 及病理性质 ( b ) 比率Fig.1 Sex ratio ( a ) and pathological property ratio ( b )

图2 足部骨肿瘤患者的年龄分布Fig.2 Age distribution of patients

表1 足部骨肿瘤的病理类型及性别、年龄、部位分布Tab.1 Pathological type, gender, age and location

图3 足部骨肿瘤的部位分布Fig.3 Location distribution of bone tumors in the foot

1. 软骨肉瘤：软骨肉瘤 13 例 ( 包括去分化软骨肉瘤 2 例，透明细胞软骨肉瘤 2 例，继发性软骨肉瘤 1 例 )，占所有足部骨肿瘤的 5.0%，占恶性足部骨肿瘤的 34.2%。男女比例 3.3∶1；发病年龄 13～76 岁 ( 中位：45.0 岁 )。发病部位依次为：跟骨、第一跖骨、楔骨和距骨。

X 线平片示：病变骨质不规则破坏，密度不均，界限不清，可侵蚀破坏骨皮质而形成软组织肿块；骨膜反应少见；病灶内肿瘤软骨及其钙化影，为特征性表现。计算机断层扫描 ( CT ) 示溶骨性破坏，边缘呈穿透样，内有斑点样钙化，无增强效应。磁共振成像 ( MRI )：T1加权像 ( T1WI ) 呈分叶状低、等信号，T2加权像 ( T2WI ) 呈混杂信号。

2. 骨肉瘤：骨肉瘤 8 例，病理亚型均为经典型，占所有足部骨肿瘤的 3.1%，占恶性足部骨肿瘤的 21.1%。男女比例 3∶1；发病年龄 14～55 岁，中位年龄 29.0 岁，多见于 20～29 岁青年。发病部位依次为：跟骨、距骨、第四跖骨。

X 线平片示：病变骨质不规则硬化性破坏，边缘模糊，界限不清，伴周围软组织肿块；骨膜反应少见；病灶内可见特征性的肿瘤骨，呈均匀毛玻璃样高密度影。CT 可示瘤内出血、坏死，非骨化部分可被明显强化。MRI：瘤骨呈斑片状 T1WI 低信号、T2WI 低信号；瘤内坏死多呈 T1WI 低、等信号，T2WI 高信号。

3. Ewing 肉瘤：Ewing 肉瘤 6 例，占所有足部骨肿瘤的 2.3%，占恶性足部骨肿瘤的 15.8%。男女比例 5∶1；发病年龄 12～22 岁 ( 中位：17.5 岁 )。发病部位依次为：跟骨、第一跖骨、第二跖骨。

X 线平片示髓腔内溶骨性破坏，早期为筛孔样或小斑点状，晚期为“虫蚀样”，钙化少见；骨膜反应不明显；伴较大软组织肿块。CT 示密度不均肿块，坏死或出血少见，但坏死为小灶性，具有特异性。MRI：T1WI 为低到中等信号，T2WI 为不均匀高信号。

三、足部中间型骨肿瘤

31.4% ( 81 / 258 ) 足部骨肿瘤为中间型，男女比例 3.5∶1。发病年龄：9～46 岁 ( 中位：23.0 岁 )，20～29 岁者居多，其次为 10～19 岁。可发生于足部各骨，但以距骨、跟骨为主。软骨母细胞瘤、骨巨细胞瘤、动脉瘤样骨囊肿为常见病理类型，软骨粘液样纤维瘤、骨母细胞瘤、骨促结缔组织增生性纤维瘤、朗格汉斯细胞组织细胞增生症罕见。

表2 各足骨骨肿瘤病理类型Tab.2 Pathological types of bone tumors in the foot

1. 软骨母细胞瘤：软骨母细胞瘤 36 例，占所有足部骨肿瘤的 14.0%，占中间型足部骨肿瘤的 44.4%。男女比例 5∶1；发病年龄 9～35 岁，中位年龄 22.5 岁，20～29 岁者较多，其次为 10～19 岁。多见于跟骨和距骨，1 例发生于骰骨。

X 线平片示圆形或椭圆形、单房或多房溶骨性骨质破坏，边界清楚，相邻骨皮质轻中度膨胀，周围可见薄层硬化带，完整或不完整；病灶内可见斑点状、片絮状或半环状钙化影，较具特征性；骨膜反应少见。CT 对瘤内钙化较敏感。MRI：无特异表现，病灶呈分叶状，T1WI 为低信号或略高于肌肉信号，T2WI 为高信号，边界清楚，周围可见低信号硬化环。

2. 骨巨细胞瘤：骨巨细胞瘤 29 例，占所有足部骨肿瘤的 11.2%，占中间型足部骨肿瘤的 35.8%。男女比例 2.6∶1；发病年龄 13～46 岁，中位年龄25.0 岁，20～30 岁者居多。可起病于足部各骨，但以距骨常见。

X 线平片示圆形或椭圆形膨胀性骨质破坏，呈分房状或皂泡状；边缘欠规则，常有移行带、少有硬化边；局部骨皮质膨胀、变薄，为薄壳状；骨膜反应或新生骨少见。CT 影像可见瘤区无残存骨、CT 值接近肌肉、强化效应明显。MRI 表现为不均匀T1WI 低信号、T2WI 高信号，瘤内夹杂不规则低信号、等信号和高信号区。

3. 动脉瘤样骨囊肿：动脉瘤样骨囊肿 10 例，占所有足部骨肿瘤的 3.9%，占中间型足部骨肿瘤的12.3%。男女比例 2.3∶1；发病年龄 18～30 岁，中位年龄 24.5 岁。主要起病于跟骨，少见于距骨、骰骨、中间楔骨。

X 线平片示多房或单囊溶骨性透亮区，其内可见骨嵴及不规则高密度影；皮质膨胀变薄，呈蛋壳样，可部分缺失或中断。CT 或 MRI 见病变内液－液平面，为特征性表现。

四、足部良性骨肿瘤

53.9% ( 139 / 258 ) 足部骨肿瘤为良性，男女比例为 1.5∶1；发病年龄 7～60 岁，中位年龄：25.0 岁。足部各骨均可发病，但以趾骨和跟骨为主。内生软骨瘤、骨软骨瘤、单纯性骨囊肿、甲下外生型骨疣、骨样骨瘤、骨脂肪瘤常见，骨纤维结构不良、骨血管瘤、骨膜软骨瘤、骨良性纤维组织细胞瘤少见。

1. 内生软骨瘤：内生软骨瘤 37 例，占所有足部骨肿瘤的 14.3%，占良性足部肿瘤的 26.6%；男女比例 1.5∶1；发病年龄 15～60 岁，中位年龄，34.0 岁。常见于近节趾骨，少见于跖骨，罕见于足舟骨和内侧楔骨。

X 线平片示：病灶呈囊状膨胀性、偏心性生长，边界清楚，可有硬化边，骨皮质膨胀变薄；瘤内可见斑点状、环状或半环状钙化；骨膜反应少见；软组织无肿胀。CT 可清晰显示病灶内钙化，强化效应不明显。MRI：T1WI 呈低信号、T2WI 呈高信号，增强扫描可呈环形或弧形强化或无明显强化。

2. 单纯性骨囊肿：单纯性骨囊肿 26 例，占所有足部骨肿瘤的 10.1%，占良性足部肿瘤的 18.7%；男女比例 1.6∶1；发病年龄 10～57 岁，中位年龄20.5 岁，10～19 岁者多见，其次为 20～29 岁。常见于跟骨，罕见于距骨、足舟骨、跖骨和近节趾骨。

X 线平片示椭圆形、膨胀性的低密度骨质破坏区，密度均匀，边缘锐利，可有细薄硬化边；周围无明显软组织肿胀或肿块；较大病灶可呈多房状，有骨性分隔或骨嵴；偶并发病理性骨折。

3. 骨软骨瘤：骨软骨瘤 19 例，占所有足部骨肿瘤的 17.8%，占良性足部肿瘤的 33.1%。男女比例1.1∶1；发病年龄 7～58 岁，中位年龄 22.5 岁。跖骨、跟骨、距骨为主要起病部位，也见于骰骨、近节及远节趾骨。

影像检查示：骨性突起，与母骨“皮质相连、髓腔相通”；软骨帽常不明显，钙化少见。与甲下外生性骨疣鉴别：后者病变较小；突出于甲下或甲沟；母骨皮质完整，隔离病灶髓腔。

讨 论

各中心报道病例悬殊，但均以瘤样病变、良性或中间型肿瘤为主。恶性肿瘤占 4.4%～20.6%，软骨肉瘤、骨肉瘤、Ewing 肉瘤、转移性肿瘤为前四位。良性或中间型肿瘤则以软骨源性肿瘤 ( 内生软骨瘤、软骨母细胞瘤、甲下外生性骨疣、骨软骨瘤、软骨粘液样纤维瘤、骨膜软骨瘤 ) 最多，骨巨细胞瘤、单纯性骨囊肿、动脉瘤样骨囊肿、骨样骨瘤亦常见。各中心报道的病理类型构成存在差异，考虑到同一国家不同中心报道不尽相同，入院偏倚可能为主要原因，其次为人种或地域分布、采用的病理分型标准不同 ( 表 3 )。

表3 文献报道足部骨肿瘤病理类型构成Tab.3 Pathological types of tumors reported in the literature

足骨体积小、周围软组织少、局部应力大，患者早期症状明显。但根据肿块界限、皮温、功能及有无表浅静脉曲张或病理骨折等体征，判断其良恶性困难；较位于长骨者，足部各型骨肿瘤的影像学表现－边界、质地、生长方式、骨皮质完整性，有无硬化缘、软组织肿块或骨膜反应－常不典型。因此除甲下外生性骨疣等病例外，术前活检明确病理诊断不可忽略。

恶性肿瘤转移至足部者不足 0.01%[9-10]，但转移性肿瘤占所有足部骨肿瘤的 1.5%～6.7%、占恶性足部肿瘤的 11.9%～33.3% ( 表 3 )。本组 5 例，3 例继发于肺癌，另 2 例原发病灶不明。其余文献报道，足部转移性肿瘤也可继发与肾癌、结肠癌、其余部位骨肿瘤[9-10]。较原发肿瘤患者，转移性肿瘤患者年龄偏大，但并非老年患者病理诊断均为转移性肿瘤，尚需与未分化高级别多形性肉瘤鉴别。

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