手势在孤独症谱系障碍儿童疗效预测中的作用

【摘要】目的从手势的数量、手势的沟通功能和手势的整合能力三个维度，探讨孤独症谱系障碍（ASD）儿童手势在早期行为干预疗效预测中的作用。方法2018年3月至2019年3月于中山大学附属第三医院儿童发育行为中心招募24名ASD儿童，给予其持续3个月的早期行为干预，干预前后分别采用半结构化游戏互动范式评估ASD儿童的手势，以及使用适应性行为评定量表第2版（ABAS-Ⅱ）和汉语沟通发展量表（CDI）评估ASD儿童的社交能力、适应性行为和言语表达水平。应用多重线性回归分析手势对ASD儿童疗效的预测作用。结果与干预前相比，ASD儿童在干预后的ABAS-Ⅱ社会技能（t=-5.850，Plt;0.001）、概念技能（t=-5.548，Plt;0.001）、实用技能（Z=-4.045，Plt;0.001）领域及其总分（t=-6.771，Plt;0.001）和CDI的总分（Z=-3.263，P=0.001）均升高。多重线性回归分析显示，干预前整合眼神手势频率可预测干预前后ABAS-Ⅱ社会技能领域分值的变化值（B=1.565，Plt;0.001）以及ABAS-Ⅱ总分的变化值（B=7.331，P=0.002）；干预前手势总频率可预测干预前后CDI总分的变化值（B=17.089，P=0.003）。结论ASD儿童手势整合眼神的能力对干预后社交能力的提升和适应性行为的改善具有一定的预测作用；ASD儿童手势数量是干预后表达性言语进步的重要预测指标之一。

【关键词】孤独症谱系障碍；手势；社交能力；适应性行为；言语；疗效预测

Theroleofgesturesinpredictingtreatmentoutcomesinchildrenwithautismspectrumdisorder

YEQianying，LIULinru，XUYanting，ZHUHuilin，DENGHongzhu

（ChildDevelopmentandBehaviorCenter，theThirdAffiliatedHospitalofSunYat-senUniversity，Guangzhou510630，China）

Correspondingauthor：DENGHongzhu，E-mail：denghzh@mail.sysu.edu.cn

【Abstract】ObjectiveToexploretheroleofgesturesinpredictingthetreatmentoutcomesofearlybehavioralinterventionsinpreschoolchildrenwithautismspectrumdisorder（ASD）acrossthedimensionsofquantity，communicativefunctionandintegrationabilityofgestures.MethodsTwenty-fourASDchildrenwhoreceivedearlybehavioralinterventionsforthreemonthsfromMarch2018toMarch2019wererecruitedinthisstudyinChildDevelopmentandBehaviorCenteroftheThirdAffiliatedHospitalofSunYat-senUniversity.Beforeandaftertheinterventions，asemi-structuredinteractiveplayparadigmwasadoptedtoassessthegesturesofASDchildren.Thesocialability，adaptivebehavior，andlanguageexpressionofASDchildrenwereevaluatedbyusingtheAdaptiveBehaviorAssessmentSystemversionⅡ（ABAS-Ⅱ）andtheChineseCommunicationDevelopmentInventory（CDI）.MultiplelinearregressionanalysiswasappliedtopredictthetherapeuticeffectbygesturesinchildrenwithASD.ResultsBycomparingtheABAS-Ⅱsocialskillsdomain（t=-5.850，Plt;0.001），conceptualskillsdomain（t=-5.548，Plt;0.001），practicalskillsdomain（Z=-4.045，Plt;0.001）andthetotalscore（t=-6.771，Plt;0.001），aswellastheCDItotalscore（Z=-3.263，P=0.001），thepost-interventionscoresofASDchildrenweresignificantlyhigherthantheirpre-interventionscores.Multiplelinearregressionmodelfoundthatthefrequencyofeyegaze-integratedgesturesbeforeinterventionsinASDchildrencouldpredictthechangesinthescoreofthesocialskillsdomainoftheABASⅡ（B=1.565，Plt;0.001）andthetotalscoreoftheABASⅡ（B=7.331，P=0.002）.Additionally，thetotalgesturefrequencybeforeinterventionscouldpredictthechangesinthetotalscoreoftheCDI（B=17.089，P=0.003）.ConclusionsTheabilitytointegrategestureswitheyegazemaypredicttheimprovementinsocialskillsandadaptivebehavioraftertheinterventions.Thequantityofgesturescouldbeanimportantpredictorofprogressinexpressivelanguage.

【Keywords】Autismspectrumdisorder；Gesture；Socialskill；Adaptivebehavior；Language；Efficacyprediction

孤独症谱系障碍（autismspectrumdisorder，ASD）是一类具有异质性表现的神经发育障碍性疾病，其主要特征是社交沟通障碍和重复刻板行为及狭隘兴趣，会导致社交、职业或其他重要功能方面的损害。2023年美国疾病控制与预防中心报告，ASD的发病率已上升至1/36［1］。一项涵盖2014至2016年中国6～12岁儿童的横断面流行病学研究显示，中国ASD的患病率估算为0.7%［2］。

手势的缺陷和延迟是ASD儿童社交沟通障碍的早期表现之一，也是ASD诊断标准中的重要指标［3］。深入研究ASD儿童的手势动作具有重要的临床意义。多项研究对不同年龄段的ASD儿童的手势进行了分析，结果均表明其手势数量减少［4-7］。共同注意的缺陷被视为ASD早期重要的特征之一［8］。有研究者基于Bruner的早期沟通功能理论将手势划分为3种类型：行为管理（behaviorregulation，BR）手势、社交互动（socialinteraction，SI）手势和共同注意（jointattention，JA）手势［9］。多项研究显示，在婴幼儿早期［10-13］和学龄前期［12］，ASD儿童相较于典型发育（typicaldevelopment，TD）儿童和语言发育迟缓儿童，更少地使用JA手势。然而，关于BR手势和SI手势的研究结果并不一致。有研究指出，ASD儿童比对照组使用更少的BR手势［14］和SI手势［10］，而其他研究则认为ASD儿童在BR手势［11］及SI手势［13-14］

的使用上与对照组比较差异无统计学意义。此外，有研究者探讨了ASD儿童手势与其他交流方式的整合能力，结果显示ASD儿童手势整合语音［15-17］及手势整合眼神的能力［18］低于TD儿童。

循证医学已证明，早期行为干预能改善ASD儿童核心症状［19］，但儿童对干预的反应存在明显的异质性［20］。识别干预效果的预测因素是ASD个性化干预和精准医学的关键目标［21］。现有关于ASD儿童早期干预的研究已确定了多种干预效果的预测因素，包括认知、言语能力、ASD症状严重程度、社交能力、适应性行为、共同注意、模仿、眼神注视、干预方法和强度、干预开始年龄、母亲教育水平、母亲年龄等［22-25］。然而，有关ASD儿童手势对早期干预效果预测作用的研究较为有限。Contaldo等［26］发现，ASD儿童幼儿期干预前手势与干预效果有关。同样，有研究表明，日常生活中使用更多手势的ASD儿童更有可能从早期干预中获益［27］。手势在预测ASD儿童疗效中的作用仍需进一步验证。

目前，大多数关于ASD儿童手势的研究来自西方文化背景，国内相关研究较为有限。本研究通过半结构化的游戏互动，从手势的数量、沟通功能和整合能力3个维度，初步探索ASD儿童手势对疗效的预测作用，旨在为ASD个性化早期干预和精准治疗提供理论依据和思路，现报告如下。

1对象与方法

1.1研究对象

本研究为前瞻性队列研究。在2018年3月至2019年3月于中山大学附属第三医院儿童发育行为中心招募24名ASD儿童，男19名、女5名，

年龄为（34.46±6.83）月。纳入标准：①年龄为24～48个月；②母语为普通话；③由2位主治医师或以上级别的儿童发育行为专科医师根据《精神障碍诊断与统计手册第5版》的诊断标准，以及采用孤独症诊断观察量表（AutismDiagnosticObservationSchedule，ADOS）、孤独症诊断访谈量表（AutismDiagnosticInterview-Revised，ADI-R）诊断为ASD；④父母同意其孩子接受干预训练和随访。排除标准：①诊断为全面发育迟缓、发育性语言迟缓等其他发育障碍性疾病者；②诊断为具有孤独症症状的遗传疾病（如雷诺综合征、脆性X综合征、结节性硬化等）者。

本研究已获得中山大学附属第三医院伦理审查委员会批准（批件号：中大附三医伦〔2018〕02-331-01）。研究对象的家属均被告知研究的目的、内容和方法，并签署知情同意书。

1.2研究内容

入组后，由儿童发育行为专科医师采用半结构化游戏互动范式评估所有研究对象的手势，采用适应性行为评定量表第2版（AdaptiveBehaviorAssessmentSystemVersionⅡ，ABAS-Ⅱ）和汉语沟通发展量表（ChineseCommunicativeDevelopmentInventory，CDI）评估所有研究对象的社交能力、适应性行为和言语表达水平。所有ASD儿童均接受为期3个月以社交训练为核心、基于自然情景的家庭及社区行为干预。在干预开始前，研究对象的照顾者接受为期2d的线下理论课程。在干预第1个月，研究对象及其照顾者在中山大学附属第三医院儿童发育行为中心共同参加亲子班接受线下干预指导。在干预第2、3个月，研究对象居家接受干预训练4h/d，其中包括一对一个别辅导课2节，每节为20min。为降低混杂因素，确保干预强度的一致性及干预方法的科学性，研究员每周通过电话、邮件或短信等方式提供线上指导。干预3个月后，再次使用半结构化游戏互动范式、ABAS-Ⅱ和CDI评估研究对象的手势、社交能力、适应性行为和言语表达水平。比较研究对象干预前后手势、ABAS-Ⅱ评分和CDI评分的差异，分析ASD儿童手势在干预后对社交能力、适应行为及言语表达水平提高程度的预测作用。

1.3评估工具

1.3.1诊断性评估工具

本研究使用由美国WesternPsychologicalService公司授权并由吴佑佑教授修订的ADOS［28］和ADI-R［29］为ASD诊断评估工具。当各项得分超过相应的界值时，评估结果可为临床医师的诊断提供重要参考依据。

1.3.2手势评估

在实验室情境下，本研究采用标准化的半结构化游戏互动范式，观察和评估研究对象的手势。该游戏互动范式的内容及流程是基于ADOS改编，目的是尽可能诱发研究对象使用更多沟通手势。游戏互动范式有3项：吹泡泡、吹气球和吃零食。每项均包含2种社交情境，即表达需求和分享展示，并且设有主动发起和被动回应的2种沟通机会，见表1。实验室内布置了符合研究对象身高的1张桌子和3把椅子。评估开始时，要求研究对象与医师面对面坐在桌子两侧。互动过程中允许1名照顾者坐在研究对象旁边。提前告知照顾者避免主动诱导研究对象的行为，但可以自然地回应其行为。评估过程研究对象可在房间内自由活动，医师则需要随时跟随，以保持与研究对象的直线距离不超过1m。整个评估过程将被录像，评估时间约为10min。摄像机应确保同时记录研究对象的面部、双手以及医师的操作。

1.3.3适应性行为评定量表第2版

ABAS-Ⅱ由美国心理学家Harrison和Oakland在2003年编制，幼儿版适用于评估0～6岁儿童适应性行为［30-31］。本研究中使用由美国培生公司授权、经北京师范大学珠海分校李毓秋教授主持修订的中文版本，采用总分（原始分）代表研究对象的适应行为、社会技能领域分值（原始分）代表研究对象的社交能力，总分范围为0～675分，社会技能领域分值范围为0～129分，分值越高代表其适应性行为、社交能力越好。

1.3.4汉语沟通发展量表

CDI是一种父母报告式量表，分为普通话量表和广东话量表，适用于评估8～30月龄儿童的早期语言能力，也可用于评估年龄较大的存在发育落后或发育障碍的儿童［32］。本研究使用CDI普通话量表的幼儿表总分（原始分）代表研究对象的言语表达水平，总分范围为0～903分，分数越高代表其言语表达水平越高。在本研究中，大于30月龄的ASD儿童17例，其CDI总分均值为236.13分，最小值为0分，最大值为795分。

1.4手势编码

所有的录像均使用NVivo12Pro（Windows）进行人工编码，具体编码方法如下。

1.4.1编码方式

首先，根据《编码手势目录》识别儿童的所有需要编码的目标手势，见表2。然后，需要判断该手势是否具有与他人沟通的功能，如通过转头、转身、眼神对视、发声、言语或任何沟通方式证明该手势朝向他人并用于沟通［5］。此外，直接操纵物体的手部动作、仪式化的手部动作［7］和模仿性手势动作［33］不被编码。

1.4.2编码手势的沟通功能

根据手势的沟通功能，手势被分为BR、SI、JA3类［9-10］。BR手势是用于管理他人行为的手势，目的是促使他人帮忙做某事，或阻止他人做某事。SI手势定义为用于吸引或保持他人注意的手势，目的是发起或维持互动。JA手势是指通过手势将他人的注意吸引至某事、某物、某人或某话题上，其目的仅是引起共同注意。

1.4.3编码手势的整合能力

整合是指在某个时间点上，不同的交流方式的持续时间出现重叠，且不同的交流方式必须朝向同一沟通对象［5］。根据手势与语音的持续时间是否存在重叠，把手势分为无整合语音手势和整合语音手势。根据手势与眼神注视的持续时间是否存在重叠，把手势分为无整合眼神手势和整合眼神手势。语音指研究对象朝向他人发出的声音，包括发声（如元音、近似音、笑、哭等）和言语［5］。眼神注视指研究对象的眼神朝向对方眼睛区域的行为［34］。眼睛区域指在水平方向上为左右眼角最远点之间组成的区域，在垂直方向上为双侧眉毛下缘至鼻梁中点之间组成的区域。

1.4.4编码信度

所有录像被随机分配给2名研究员，由2名研究员分别单独对录像进行人工编码。在正式开始编码前，2名研究员需接受编码培训；编码开始后，需定期进行编码讨论。为了检验编码一致性，本研究从样本中随机选取20%的录像进行双重编码，并计算了双向混合模型（TypeA）的组内相关系数（interclasscorrelationcoefficient，ICC）。具体结果如下（单次测量）：总手势（ICC=0.965，Plt;0.001），BR手势（ICC=0.960，Plt;0.001），SI手势（ICC=0.881，Plt;0.001），JA手势（ICC=0.992，Plt;

0.001），整合语音手势（ICC=0.803，P=0.001），整合眼神手势（ICC=0.931，Plt;0.001）。上述手势的ICC范围为0.803～0.992，显示较好的一致性，支持了2名研究员独立编码的有效性。

1.4.5手势的研究指标

记录通过人工编码录像所得的研究对象不同维度手势数量：手势的总数量以及BR手势、SI手势、JA手势、无整合语音手势、整合语音手势、无整合眼神手势和整合眼神手势的数量。由于评估时间在不同研究对象之间略有不同，故将手势的数量进行标准化处理，最终使用手势的频率和手势的比例作为研究指标。转换方法：①手势频率，将不同维度手势的数量分别除以视频长度（s），再乘以600，以获得每10分钟的手势数量；②手势比例，将不同维度手势的数量分别除以手势总数量，转换成手势的比例。

手势总频率越高，体现研究对象使用手势进行社交沟通的能力越强。BR手势、SI手势、JA手势的频率及比例的高低则反映研究对象在不同沟通目的中使用手势的特点；同时，整合语言手势和整合眼神手势的频率和（或）比例越高，表明研究对象手势与其他沟通方式的整合能力越好。

1.5统计学方法

基于线性回归模型使用PASS15.0计算本研究的样本量。参考既往手势发展对语言发展水平的预测性研究［35］，将效应量-斜率设定为0.4，将自变量的标准差设定为21.8，将因变量的标准差设定为17.12，设定第一类误差α为0.05，第二类误差β为0.20，最终计算样本量为25。使用SPSS29.0进行数据分析，α设置为0.05。分析前，对所有数据进行正态性检验。符合正态分布的数据用表示，干预前后的比较使用配对t检验。非正态分布的数据用中位数（四分位数间距）表示，干预前后的比较采用符号秩和检验。言语能力、适应性行为和年龄是ASD儿童干预疗效的预测因子之一［22-24］。考虑干预前基线能力的影响，本研究将自变量设为干预前手势指标、年龄、干预前ABAS-Ⅱ社会技能领域分值、干预前ABAS-Ⅱ总分和干预前CDI总分，因变量设为干预前后ABAS-Ⅱ和CDI得分的变化值，使用逐步回归法建立疗效预测的多重线性回归方程。

2结果

2.1孤独症谱系障碍儿童在干预前后的变化

2.1.1孤独症谱系障碍儿童在干预前后的手势变化

ASD儿童的手势在干预后与干预前比较差异均无统计学意义（P均gt;0.05）。见表3。

2.1.2孤独症谱系障碍儿童在干预前后的ABAS-Ⅱ和CDI分值变化

干预后，ASD儿童ABAS-Ⅱ的社会技能（t=

-5.850，Plt;0.001）、概念技能（t=-5.548，Plt;0.001）、实用技能（Z=-4.045，Plt;0.001）领域及其总分（t=-6.771，Plt;0.001），和CDI的总分（Z=-3.263，P=0.001）均高于干预前的分值。见表4。

2.2手势对孤独症谱系障碍儿童疗效的预测作用

干预前后，ABAS-Ⅱ社会技能领域分值的变化值为（19.50±16.33）分；ABAS-Ⅱ总分的变化值为（107.96±78.11）分，CDI总分的变化值为（181.63±256.13）分。

2.2.1手势对孤独症谱系障碍儿童干预前后社交能力变化的预测作用

将干预前的手势指标、年龄、ABAS-Ⅱ社会技能领域分值纳入自变量，干预前后ABAS-Ⅱ社会技能领域分值的变化值纳入因变量。其中干预前的手势指标使用逐步回归法，年龄和干预前ABAS-Ⅱ社会技能领域分值使用输入法强制纳入模型，建立多重线性回归模型，最终模型保留干预前整合眼神手势频率（B=1.565，Plt;0.001）、年龄（B=-0.014，P=0.973）和干预前ABAS-Ⅱ社会技能领域分值

（B=-0.409，P=0.044）。该模型决定系数R2为0.443，并通过F检验（F=5.305，P=0.007）验证具有统计学意义。模型公式：Y=17.280+1.565X1-0.014X2-0.409X3，其中Y为ABAS-Ⅱ社会技能领域分值的变化值，X1为干预前整合眼神手势频率，X2为年龄，X3为干预前ABAS-Ⅱ社会技能领域分值。对模型的多重共线性进行检验，结果显示模型中VIF值均小于5，表明不存在共线性问题。D-W值接近2，即该模型无自相关性。见表5。

2.2.2手势对孤独症谱系障碍儿童干预前后适应性行为变化的预测作用

将干预前的手势指标、年龄和ABAS-Ⅱ总分纳入自变量，干预前后ABAS-Ⅱ总分的变化值纳入因变量，其中干预前的手势指标使用逐步回归法，年龄和干预前ABAS-Ⅱ总分使用输入法强制纳入模型，建立多重线性回归模型，最终模型保留干预前整合眼神手势频率（B=7.331，

P=0.002）、年龄（B=0.355，P=0.865）和干预前ABAS-Ⅱ总分（B=-0.369，P=0.068）。在模型中，决定系数R2为0.405，并通过F检验（F=4.539，P=0.014）验证具有统计学意义。模型公式：Y=95.529+7.331X1+0.355X2-0.369X3，其中Y为ABAS-Ⅱ总分的变化值，X1为干预前整合眼神手势频率，X2为年龄，X3为干预前ABAS-Ⅱ总分。对模型的多重共线性进行检验，结果显示模型中VIF值均小于5，表明不存在共线性问题。D-W值接近2，即该模型无自相关性。见表6。

2.2.3手势对孤独症谱系障碍儿童干预前后言语表达水平变化的预测作用

将干预前的手势指标、年龄和CDI总分纳入自变量，干预前后CDI总分的变化值纳入因变量，其中干预前的手势指标使用逐步回归法，年龄和干预前CDI总分使用输入法强制纳入模型，建立多重线性回归模型，最终模型干预前保留手势总频率（B=17.089，P=0.003）、年龄（B=-7.870，P=0.269）和干预前CDI总分（B=-0.322，P=0.162）。在模型中，决定系数R2为0.524，并通过F检验（F=7.331，P=0.002）验证具有统计学意义。模型公式：Y=137.554+17.089X1-7.780X2-0.322X3，其中Y为CDI总分变化值，X1为干预前手势总频率，X2为年龄，X3为干预前CDI总分。对模型的多重共线性进行检验，结果显示模型中VIF值均小于5，表明不存在共线性问题。D-W值接近2，即该模型无自相关性。见表7。

3讨论

本研究采用NVivo12Pro（Windows）对半结构化游戏互动范式录像进行编码，探讨ASD儿童手势的数量、沟通功能和整合能力在行为干预后对社交能力及适应行为的预测作用。2名研究员在培训后独立对录像进行编码，并定期讨论一致性。为验证信度，随机抽取20%的录像进行双重编码，ICC为0.803～0.992，表明编码具有良好的一致性，支持了本研究人工编码的有效性。由于临床实际情况限制，无法同时设置对照组（如等待干预或接受其他干预措施的ASD儿童）。因此，本研究采用无对照组的前后配对设计［26］，重点分析手势对干预后社交能力及适应行为改善程度的预测作用。

本研究结果表明，经过3个月的早期行为干预后，ASD儿童的社交能力、适应性行为和言语表达水平均得到改善。在预测社交能力变化的模型中，整合眼神手势频率是模型的主要预测指标，即干预前整合眼神手势频率能够预测ASD儿童干预前后ABAS-Ⅱ社会技能领域分值的变化。具体而言，干预前手势整合眼神的能力越好，干预后社交能力的提高就越明显。既往研究发现，ASD患儿处理和使用手势存在困难，这可能与大脑的感知-动作耦合机制功能障碍有关联，导致ASD患儿社交和沟通技能的发展异常［36］。结合本研究结果，手势整合眼神能力不足是ASD儿童手势缺陷的核心特征，并与社交能力密切相关。ASD儿童干预前手势整合眼神的能力水平是干预后社交能力提升程度的重要预测指标。

同样地，在预测适应性行为变化的模型中，主要预测指标为干预前手势整合眼神频率，即ASD儿童干预前整合眼神手势频率能够有效预测干预前后ABAS-Ⅱ总分的变化值。换言之，干预前手势和眼神的协调能力越好，干预后适应性行为的改善程度越大。ASD儿童手势与眼神的整合能力水平可能预示着干预后适应性行为的改善程度。既往研究支持了本研究的观点：ASD儿童2岁时和3岁时的手势对日后适应性行为的改善有一定的预测作用［37］。这提示，在临床实践中手势整合眼神能力可作为早期干预中的关键目标，可能有助于提高ASD儿童的适应性行为，从而改善ASD儿童的预后。

本研究还发现，在预测言语表达水平变化的模型中，主要预测指标为干预前手势的总频率。即干预前使用更多手势的ASD儿童，干预后其言语表达能力的提升更为显著。以往的研究已表明ASD儿童的手势能够预测日后语言表达能力［38-39］，因此，手势的数量能够预测干预后言语表达能力的进步并不令人意外。然而，干预前CDI总分的未标准化系数为负值，这提示ASD儿童干预前言语表达水平越低，干预后言语表达水平的进步越明显。这种情况可能是由于研究使用了CDI总分的前后差值作为疗效指标。干预前无语言或言语表达水平较低的ASD儿童，CDI总分较低；经过干预训练后，从无语言或言语表达水平较低进步到有一定的口语水平，其CDI得分会有明显提升。相反，已经具备一定言语表达水平的ASD儿童需要更大的进步，才能在CDI得分上体现出明显的变化。

此外本研究显示，ASD儿童的年龄对干预效果的预测作用较弱，这可能与研究样本的年龄范围较窄有关［26］。

综上所述，ASD儿童手势整合眼神的能力对早期行为干预后社交能力提升和适应性行为改善具有一定的预测作用，以及ASD儿童手势数量是早期行为干预后表达性言语进步的预测指标之一。这为我们在临床工作中制定和调整个性化的早期干预方案提供了依据，对实现ASD患儿精准治疗具有重要意义。本研究在讨论手势对干预效果的预测作用时，由于现实情况和临床研究伦理问题，并未加入对照组，且样本量较少。未来的研究应尽可能将等待治疗的ASD儿童或接受其他干预措施的ASD儿童纳入对照组，同时增加样本量，以提高研究结果的广泛适用性和科学性。

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（责任编辑：林燕薇）