复发性感染性腹主动脉瘤合并腹膜后脓肿误诊分析

李志娟,庄百溪,李天天,杨 淼

感染性腹主动脉瘤(infected abdominal aortic aneurysm, IAAA)是一种伴随微生物感染的特殊类型腹主动脉瘤[1]。在欧洲和美国,IAAA占主动脉瘤样扩张性病变的0.6%～2.0%,IAAA在东亚发病率达13%[2-3]。IAAA常见于老年男性,典型症状是疼痛和发热,特点是进展快,破裂风险高,易反复,预后差,病死率63%～100%[4],早期诊断困难,常因瘤体破裂、感染加重,最终失去治疗机会。本文回顾性分析2022—2023年我院收治的1例复发性IAAA合并腹膜后脓肿的临床资料,反思治疗过程,以期提高临床医师对本病的认识。

1 病例资料

男,62岁。以腰腹部疼痛6个月为主诉就诊于某三甲医院普外科。6个月前,患者无明显诱因出现腰痛及脐周间断胀痛,与饮食和活动无关,大便正常,腹痛反复发作,发作频率和持续时间逐渐增加。患者11年前因冠状动脉粥样硬化性心脏病行冠状动脉支架植入术。吸烟史50年,有饮酒史20年,戒酒18年。查体:体温37.4 ℃,血压120/80 mmHg,心率88/min。双肺呼吸音粗;心脏查体无特殊;腹软,无压痛、反跳痛和肌紧张等,无搏动性包块,无肠型、蠕动波,肠鸣音正常,神经查体无特殊。实验室检查:血白细胞6.22×109/L,红细胞3.64×1012/L,血红蛋白96 g/L,血小板296×109/L,中性粒细胞百分比68.5%,红细胞沉降率67.3 mm/h,白蛋白34.7 g/L,肌酐90 μmol/L,感染性疾病筛查(-)。主动脉CT血管造影(CTA):主动脉全程未见内膜片影及“双腔征”,主动脉管壁多发增厚及钙化,腰1、腰2椎间盘水平可见管腔局限向外凸起,腹主动脉远端(至髂总动脉分叉处)管腔可见不规则扩张,最大管腔4.8 cm×4.2 cm,周围可见等及稍低密度灶,见图1。胸部CT:左肺上叶陈旧性病变,伴周围肺气肿。主要诊断:肾下腹主动脉瘤。入院后3 d行腹主动脉瘤覆膜支架腔内隔绝术,术中及术后使用头孢噻肟抗感染治疗5 d后症状好转出院。出院后腹痛仍反复发作,疼痛严重时于社区医院输液抗感染止痛治疗。

图1 复发性感染性腹主动脉瘤合并腹膜后脓肿患者术前主动脉CT血管造影检查结果(男,62岁)

约5个月后患者因腰腹痛较前加重就诊于某三甲医院。主要症状为腰腹部胀痛,以脐周左上腹为重,伴发热,头晕、无力,无胸闷、憋气和恶心、呕吐等不适。查体:意识清楚,精神差。体温39 ℃,血压120/80 mmHg,脉搏80/min。双肺呼吸音粗,未闻及干湿性啰音;心脏查体无特殊;腹软,无压痛、反跳痛、肌紧张等,无搏动性包块,肠鸣音正常;神经查体无特殊。查血白细胞13.05×109/L,红细胞3.47×1012/L,血红蛋白96 g/L,血小板104×109/L,中性粒细胞百分比85.6 %,C反应蛋白263.3 mg/L,降钙素原10.74 ng/mL,白蛋白27.8 g/L,肌酐128 μmol/L,丙氨酸转氨酶91.0 U/L,天冬氨酸转氨酶45.0 U/L。血培养提示星座链球菌群(左下肢需氧),革兰阴性杆菌(左上肢需氧),脲酶试验阳性,疑似布鲁菌感染。厌氧菌(-)。头颅和胸部CT:双侧基底节、放射冠区腔隙性脑梗死,脑缺血改变;部分脑动脉硬化;左肺上叶陈旧病变,伴周围肺气肿;主动脉及冠状动脉粥样硬化;结合病史,腹主动脉瘤术后改变,周围软组织肿胀积气,考虑炎性改变;腹主动脉旁多发淋巴结显示;左侧髂腰肌萎缩;胆囊颈部结石;轻度脂肪肝。腰椎增强MRI提示:腰椎退变,腰1～腰5椎体终板炎改变。结合病史符合腹主动脉瘤支架术后,局部周围感染。CTA检查提示腹主动脉支架上方偏心性不规则动脉瘤样扩张,见图2。诊断:脓毒血症、腹腔感染、IAAA、肝功能异常、肾功能异常等。给予头孢哌酮钠-舒巴坦钠联合美罗培南抗感染3 d,后改为美罗培南联合利奈唑胺抗感染7 d,后口服多西环素、利福平,感染指标逐渐改善,腹痛症状未改善。

图2 复发性感染性腹主动脉瘤合并腹膜后脓肿患者第1次腔内治疗术后5个月CT血管造影复查结果(男,62岁)

患者为求进一步手术治疗于1个月后转入我科。左上腹疼痛,呈持续性加重,无发热,余无特殊不适。查体:体温36.3 ℃,血压131/80 mmHg,脉搏74/min。腹软,左上腹压痛,无反跳痛、肌紧张等,无搏动性包块,肠鸣音正常。查血白细胞9.9×109/L,血红蛋白97 g/L,血小板175×109/L,中性粒细胞百分比84.2 %,C反应蛋白0.49 mg/L,肌酐103.0 μmol/L。风湿三项、免疫蛋白全项、自身抗体和抗核抗体谱、抗中性粒细胞胞浆抗体、抗心磷脂抗体(-)。诊断:IAAA。给予头孢哌酮钠-舒巴坦钠3 g 每12小时1次抗感染治疗,甲泼尼龙12 mg每日1次抗炎。入院5 d后再次行腹主动脉覆膜支架腔内隔绝术,造影检查结果见图3,在原支架上方置入心脉医疗HT2828-080-1500覆膜支架,采用体外开窗,预留双肾动脉、肠系膜上动脉和腹腔干,分别植入8～26 mm LIFESTREAM、8～58 mm LIFESTREAM、5～50 mm VIABAHN。术后患者腹痛症状较前逐渐缓解。入院8 d后(术后4 d)复查CTA:符合腹主动脉瘤支架术后改变,腹主动脉支架周围见软组织密度影环绕,支架近段旁见新月形、小圆形高密度影,右侧较著,3.0 cm×1.3 cm×2.9 cm;右肾动脉支架内可疑充盈缺损;右侧腰大肌、髂腰肌区病变,腰大肌区病变内伴少量脂肪密度,见图4。出院后加用左氧氟沙星片0.5 g每日1次、甲泼尼龙12 mg每日1次,症状稳定。

3a、3b.术前造影;3c.术中造影支架定位;3d、3e.术后造影。

图4 复发性感染性腹主动脉瘤合并腹膜后脓肿患者第2次腔内治疗术后4 d CT血管造影复查结果(男,62岁)

1个月后,患者因下腹痛伴阴囊水肿2 d再次就诊于我科。症状为下腹部疼痛,阴囊水肿、乏力,无恶寒发热、反酸、胃灼热、恶心呕吐、心悸胸闷等不适,二便正常。近1个月有食用鳖甲等海鲜类食物史。查体:体温36.9 ℃,血压74/52 mmHg,脉搏114/min。结膜水肿;双肺呼吸音粗,左肺底湿啰音;下腹部包块,质硬,右侧有皮下淤斑,压痛,无反跳痛,无搏动性包块,肠鸣音正常;阴囊重度水肿,有水泡;双下肢中度水肿。查血白细胞15.35×109/L,红细胞3.26×1012/L,血红蛋白59 g/L,血小板23×109/L,中性粒细胞百分比86.6 %,C反应蛋白241.92 mg/L,降钙素原4.610 ng/mL,红细胞沉降率83.00 mm/h,白蛋白22.87 g/L,肌酐200.0 μmol/L,丙氨酸转氨酶31.00 U/L,天冬氨酸转氨酶29.50 U/L,钾5.25 mmol/L,钠142.67 mmol/L,脑钠肽前体2 546.00 pg/mL,血培氧及免疫蛋白检查未见异常。CTA检查提示支架周围软组织及气体密度影,感染?与1个月前比较,支架近端外旁稍高密度影此次未见,气体影新见;右侧腰大肌、髂腰肌弥漫性肿胀积气、腹膜外分布为主(腹主动脉周围、右侧椎筋膜后外侧部、腹横筋膜旁、双侧腹股沟管及阴囊内)积气,较前新见,双侧阴囊积液新见,考虑感染可能性大;双侧胸腔积液,邻近肺组织膨胀不全,见图5。诊断:IAAA、弥漫性腹膜后感染、腹壁感染、阴囊感染、胸腔积液、低蛋白血症、贫血、血小板减少、肾功能不全、心功能不全和电解质紊乱等。给予头孢哌酮钠-舒巴坦钠3 g 每12小时1次联合莫西沙星0.4 g每日1次抗感染治疗,甲泼尼龙40 mg 每日1次抗炎,以及补液、利尿、纠正离子紊乱、贫血、补充血小板、白蛋白等。腹痛及会阴水肿逐渐缓解。8 d后复查血白细胞12.38×109/L,红细胞3.21×1012/L,血红蛋白100 g/L,血小板47×109/L,中性粒细胞百分比88.80 %,C反应蛋白66.25 mg/L,降钙素原2.42 ng/mL,白蛋白33.70 g/L,肌酐133.00 μmol/L。在超声引导下经右侧髂腰肌行腹膜后脓腔穿刺置管引流术,留取脓液培养提示:大肠埃希菌,多重耐药菌。11 d后患者精神弱,再次右侧腰腹部疼痛加重,阴囊水肿加重,查体:血压86/56 mmHg,心率102/min,体温36.8 ℃。双肺湿啰音,心率增快,下腹部包块,皮肤破溃结痂,阴囊水肿,有脓液,有异味。查血白细胞17.43×109/L,红细胞3.41×1012/L,血红蛋白104 g/L,血小板26×109/L,中性粒细胞百分比93.10%,C反应蛋白185.05 mg/L,降钙素原3.73 ng/mL,红细胞沉降率34.00 mm/h,白蛋白26 g/L,肌酐325 μmol/L,丙氨酸转氨酶64.30 U/L,天冬氨酸转氨酶56.60 U/L,钾6.16 mmol/L,钠134.62 mmol/L,脑利钠肽前体1 082.00 pg/mL,D-二聚体3.89 mg/L。复查腹部CT:IAAA,腹膜后、腹壁感染,动脉瘤支架术后,腹膜后分布为主积气积液,累及双侧腹股沟管区、双侧前下腹壁区、肝周,较前范围扩大,新见肝周及左侧腹膜后间隙、左侧腹壁积液积气,见图6。患者转外院后2 d治疗无效死亡。

图5 复发性感染性腹主动脉瘤合并腹膜后脓肿患者第2次腔内治疗术后1个月CT血管造影复查结果(男,62岁)2.2 诊断及鉴别诊断

6a.抗感染治疗5 d后;6b.腹膜后脓腔穿刺置管引流术后;6c～6d.抗感染治疗10 d后。

2 讨论

2.1 疾病概述

IAAA是一种罕见的致死性疾病,由病原菌直接或间接感染腹主动脉引起,分为原发性、栓塞性、外伤性和隐源性[5]。该病以细菌感染多见,常见的致病菌有沙门菌[6]、葡萄球菌、大肠杆菌、链球菌、结核杆菌和克雷伯菌等[7-8]。沙门菌和大肠杆菌多见于肠道病变菌群移位,葡萄球菌多见于血源性感染或外伤,结核杆菌常继发于脊柱结核[9]。此类感染灶可穿透主动脉壁并蔓延至周围组织,患者多死于大出血或脓毒血症[10]。

1)IAAA的典型症状包括腹痛、发热和腹部搏动性包块等。2)血白细胞、中性粒细胞、C反应蛋白等升高,血培养结果阳性[1]。但多数IAAA的症状、体征并不典型,诊断困难。IAAA有发热者占70%,腰腹疼痛者占65%～90%,极少患者表现出腹部搏动性包块[11]。3)彩色多普勒超声检查显示动脉壁周围气体回声,CT、磁共振血管造影见动脉瘤周围组织渗出,尤其磁共振血管造影可以在一定程度上分辨炎性渗出与水肿,CTA显示动脉瘤腔形态不规则,呈囊性、偏心性或分叶状,应当高度警惕IAAA[12-13]。4)术中典型感染表现为主动脉壁周围脓性渗出或炎性肉芽肿,与周围组织粘连[12]。5)排除炎性腹主动脉瘤、腹主动脉瘤继发感染等。血管型白塞病可累及全身多处血管,临床表现各异,累及动脉系统常导致动脉瘤样扩张或动脉闭塞,其中腹主动脉最易受累[14]。临床上对有难以控制高血压、四肢血压对称、无下肢血压低伴有腹部血管杂音等年轻女性IAAA,需与大动脉炎性动脉瘤鉴别[15]。本例初诊时有腰腹部疼痛,无发热,实验室检查结果红细胞沉降率增快,CTA见原始瘤腔形态呈偏心性不规则扩张,伴瘤体周围等及稍低密度渗出性改变,血培养见星座链球菌群、布鲁菌,组织培养见大肠埃希菌,IAAA诊断成立。

2.3 治疗

抗生素的应用是治疗IAAA的常规手段,接诊医生应根据血培养或组织培养结果和药物敏感性试验选择特异性广谱抗生素[16],尤其是布鲁菌引起的IAAA,很难根治且易复发,往往需要在利福平和四环素治疗基础上,联合氨基糖苷类、磺胺类或喹诺酮类抗生素,长疗程或多疗程治疗[17]。但是IAAA单纯抗感染治疗往往效果不佳,动脉瘤破裂死亡风险高达100%,必须尽快手术治疗[18]。目前临床认为,开放手术是治疗IAAA的金标准,包括解剖外搭桥和原位重建。优点:切除感染病灶和恢复功能。缺点:创伤大,病死率高和晚期并发症较多,且不同解剖位置的动脉瘤对术者的技术要求严格[12]。随着腔内治疗IAAA的成功案例逐年增加,血管腔内治疗以微创、操作简单等特点成为治疗IAAA的主流方法。其缺点是不能清除动脉瘤周围感染灶,且置入覆膜支架后抗感染药物难以吸收,脓毒血症、支架感染及IAAA复发概率较高[7]。开放手术和腔内治疗哪种更好,现尚无定论,仍需进一步研究确定。

2.4 误诊误治原因分析

IAAA的早期诊断及规范治疗直接影响预后。回顾分析本例误诊原因主要包括:1)临床表现不典型。本例初诊时以腰腹痛为主要症状,无发热和腹部搏动性包块等典型感染性表现,血白细胞和中性粒细胞百分比不高,而误诊为非感染性IAAA。2)忽略影像学检查主要特点。本例入院时CTA提示主动脉管腔不规则扩张,伴周围渗出性改变,为IAAA典型的影像学特征。在治疗过程中,接诊医生虽然对单纯腹主动脉瘤诊断存疑,考虑存在感染可能,但并未明确诊断。3)高度紧张瘤体破裂风险,忽略寻找疾病原因。本例IAAA以持续加重性腹痛为主症,瘤体形态不规则,接诊医生认为是瘤体破裂的先兆,思维局限于警惕瘤体破裂出血的风险,而忽视了详细询问病史,寻找可疑诱因。4)忽略术后随访重要性。规律、有效地随访是医师了解患者疾病转归的重要手段。患者因缺乏对疾病的认识,很容易忽视术后复查。本例因缺乏紧密随访,未能早期发现IAAA复发的临床表现,延误了治疗时机。

诊断决定治疗。本例IAAA治疗过程中存在的主要问题:1)忽视抗感染治疗重要性。患者初次腔内治疗过程中,考虑到IAAA的可能性,围术期予广谱抗感染治疗,但出院后并未继续给予足量、足疗程的抗感染药物。2)未多次进行血培养。患者在整个治疗过程中只有一次发热,仅有一次血培养阳性结果,后续治疗过程中虽有局部感染征象,但无全身发热症状,接诊医师忽略了血培养结果可能带来的临床治疗价值。腔内治疗术中瘤腔内血培养结果可能更具说服力。3)手术方式选择不恰当。在第2次手术时,患者已经有明显的瘤体感染表现,因瘤体位置紧靠肾动脉及肠系膜下动脉,开放手术难度大、风险高,在充分抗感染的基础上患者选择了腔内治疗。但腔内治疗不能有效清除感染灶,且覆膜支架阻挡了抗生素药物的有效吸收。开放手术可能更有利于清除感染灶,降低感染加重的风险。4)脓腔引流时机不合适。IAAA除了抗生素治疗外,最重要的策略是去除病灶、通畅引流和恢复功能[19]。广谱抗生素联合清创引流是控制感染的关键,脓腔引流的时机很重要,可直接影响患者预后。本例治疗过程中因血流动力学不稳定,穿刺引流时间受限,若能及时、充分的脓腔引流可能更有利于控制感染扩散。

2.5 防范误诊误治措施

IAAA难根治,易复发,病死率和并发症居高不下。临床遇及有发热和腹痛等症状,CTA提示动脉瘤形态不规则患者时,应高度警惕IAAA。腔内治疗因操作易行常作为IAAA的首选治疗方法。外科手术能够彻底清除感染灶,是治疗IAAA的主要手段。临床接诊患者时要个体化分析,条件性选择,必要时行二期开放手术治疗。对IAAA患者采取反复的血培养能提高病原学检查的阳性率,强调根据药物敏感性试验结果选择广谱抗生素足量联合长期应用,并做好定期随访工作。