黔东南少数民族地区常见儿童先心病流行病学调查及延迟就医影响因素

杨秀华 杨勇灵 张镇 龙建军 程韬 陈健 田存浩

贵州省黔东南苗族侗族自治州人民医院（贵州凯里 556000）

在胚胎发育过程中，心脏及大血管发育畸形所致器官异常现象，被称为先天性心脏病（congenital heart disease， CHD），其是最常见的先天性畸形，发病原因多样、机制复杂，目前尚无医学治愈手段［1-3］。若病情控制不当，随着年龄增长，CHD 患儿的心脏病变逐渐恶化，增加死亡风险。国外相关文献报道显示［4-5］，CHD 患病率约为4.0‰ ～ 6.2‰，近年已上升到5.6‰ ～ 8.54‰。近30 年，国内相关研究报道显示［6-7］，CHD 患病率已从1.5‰上升到2%不等，然而CHD 患儿中仅有1/4能得到正确治疗。

贵州省东南部的黔东南苗族侗族自治州位于偏远山区，医疗条件较差，大部分孕妇孕期保健意识薄弱。目前，该地区儿童CHD 流行病学调查以及延迟就医影响因素分析尚处于空白。因此，本研究抽取黔东南苗族侗族自治州部分家庭3 个月至14 岁儿童为研究对象，探究儿童CHD流行病学特点及患儿延迟就医影响因素，为预防及发现本地区CHD 提供参考，现将结果报告如下。

1 资料与方法

1.1 一般资料抽取2019 年1 月至2022 年7 月黔东南苗族侗族自治州部分家庭中3 个月至14 岁儿童共18 850 例，其中CHD 患儿105 例，纳入训练集，其中男61 例，女44 例；年龄3 个月至14 岁，平均（7.80 ± 1.91）岁。另选2022 年7-12 月部分家庭CHD 患儿（35 例）纳入验证集，以验证预测模型有效性，两集患儿的年龄、性别、CHD 类型、CHD复杂情况、心脏杂音分级、监护人受教育程度、监护人职业类别、家庭人均收入、监护人饮酒情况、监护人吸烟情况、户口类型、家庭成员数量、医疗费用结算方式、监护人有无宗教信仰、家庭遗传史以及家庭有无医疗工作者均无统计学意义（P＞ 0.05），具有可比性，见表1。本研究经院医学伦理委员会审批，患儿家属均签署知情同意书。

表1 两集患儿的一般资料比较Tab.1 Comparison of general information between two episodes of pediatric patients例（%）

1.2 研究方法

1.2.1 一般资料收集年龄、性别、地区、受教育程度、是否患有CHD、CHD 类型、CHD 复杂情况、心脏杂音分级［8］、监护人受教育程度、监护人职业类别、家庭人均收入、监护人饮酒和吸烟情况、户口类型、家庭成员数量、医疗费用结算方式、监护人有无宗教信仰、家庭遗传史、家庭有无医疗工作者、是否延迟就医（从首次确诊到接受治疗间隔超过2周［9］）。

1.2.2 调查前准备及现场筛查由医院与当地有关部门联系，培训参加筛查的医师，统一筛查标准。

不定期筛查，准备好筛查资料，现场筛查时，组织体检及问卷调查。结束后，整理初筛数据，挑出阳性患儿（心脏有杂音或P2 亢进及分裂）的资料。在父母陪同下，初筛阳性患儿到本院进行心脏彩超或心导管检查以确诊。登记患儿详细资料。

1.2.3 复查标准符合《儿科学》第8 版［8］中关于儿童CHD 的诊断标准；阳性：听诊心脏杂音≥ 2/6级；与同龄正常儿童相比，身体发育、素质、体质量以及抵抗力均较低，并有反复发作上呼吸道感染、肺炎或心力衰竭，且静息时，口唇及甲床发绀。采用心脏扇扫检查进行复查，结合听诊、心电图等检查综合分析确诊。

1.3 统计学方法统计学数据采用SPSS 23.0 软件分析，正态分布的计量资料，重复测量数据采用重复测量方差分析；计数资料，采用χ2检验或Fisher 精确概率法。多因素logistic 回归分析危险因素，依据β值对各保护因素进行赋分，构建风险评分模型。用受试者工作特征（receiver operating characteristic， ROC）曲线和Hosmer-Leme-show goodness-of-fit 检验模型的区分度和校准度。采用临床决策曲线分析法（decision curve analysis，DCA）评价模型的精准度。检验水准α = 0.05。

2 结果

2.1 各地区研究对象的一般资料比较黔东南苗族侗族自治州（包括凯里市、黄平县、施秉县、三穗县、镇远县、岑巩县、天柱县、锦屏县、剑河县、台江县、黎平县、榕江县、从江县、雷山县、麻江县、丹寨县）部分家庭中儿童的性别、年龄差异均无统计学意义（P＞ 0.05），见表2。

表2 各地区研究对象的一般资料比较Tab.2 Comparison of general information on research subjects in different regions

2.2 CHD 患儿的一般资料18 850 例儿童中患有CHD 者105 例，患病率为5.57‰，其中黎平县患病率最高，而黄平县患病率最低。不同地区患病率差异无统计学意义（P＞ 0.05）。CHD 类型中继发孔型房间隔缺损患儿比例最高，主动脉瓣畸形最低。CHD 复杂情况中单一型患儿比例最高，合并3 种及以上最低，见表3。

表3 CHD 患儿的一般资料Tab.3 General information of children with CHD

2.3 两组患儿的一般资料比较通过调查得出：105 例CHD 患儿中，未发生延迟就医者共25 例（23.81%），发生延迟就医者80 例（76.19%）；其中延迟就医时间1 ～ 12 个月者44 例（41.90%），12 ～60 个月者32 例（30.48%），超过60 个月者4 例（3.81%）；中位延迟就医时间为12 个月，平均（18.78 ± 4.77）个月。与未延迟组相比，延迟组女患儿、心脏杂音2 ～ 3 级、监护人中小学教育程度、家庭人均收入＜ 2 000 元、监护人经常饮酒、农村户口、家庭成员4 ～ 5 人、家庭无医疗工作者的患儿比例均更高（P＜ 0.05），医疗费用商业结算的患儿比例更低（P＜ 0.05）。两组其余指标差异均无统计学意义（P＞ 0.05），见表4。

表4 两组患儿的一般资料比较Tab.4 Comparison of general information between two groups of children 例（%）

2.4 多因素logistic 回归分析以表3 中两组差异有统计学意义（P＜ 0.05）的指标为自变量，以CHD患儿是否延迟就医为因变量，纳入多因素logistic回归分析，结果显示，心脏杂音2～3 级、监护人中小学教育程度、家庭人均收入＜ 2 000 元、监护人经常饮酒，均是延迟就医的独立危险因素（P＜0.05），医疗费用商业结算是独立保护因素（P＜0.05），见图1。

2.5 建立风险评分模型通过独立危险因素构建CHD 患儿延迟就医的风险评分模型，见图2。根据各危险因素的β值×180 予以加权赋分：最终分值越高，则延迟就医风险越高。其中心脏杂音2 ～ 3 级赋予80 分、监护人中小学教育程度赋予54 分、家庭人均收入＜ 2 000 元赋予20 分、监护人经常饮酒赋予68 分、医疗费用不是商业结算赋予29 分。采用X-tile 软件获取评分截断值，并将患儿分为低（≤ 80 分）、中（＞ 80 分且≤ 134 分）、高风险（＞ 134 分）3 组。

图2 风险评分模型Fig.2 Risk scoring model

2.6 模型评价采用Bootstrap 法（原始数据重复抽样1 000 次后）对风险评分模型进行内部验证，外部验证通过验证集验证。结果显示：训练集和验证集的C-index 分别为0.820（95%CI：0.787 ～0.853）和0.794（95%CI：0.740 ～ 0.848）；两集的校正曲线均与理想曲线拟合良好，见图3。两集ROC的AUC 分别为0.855（95%CI：0.809 ～ 0.901）、0.811（95%CI：0.722 ～ 0.900），见图4。风险评分模型的DCA 曲线显示阈值概率在1% ～ 85%时，净获益率＞ 0，见图5。以上结果均显示该预测模型具有较高的精准度，且有效性较好，安全可靠，实用性强。

图3 风险评分模型的校准曲线Fig.3 Calibration curve of risk scoring model

图4 风险评分模型的ROC 曲线Fig.4 ROC curve of risk scoring model

图5 风险评分模型的DCA 曲线Fig.5 DCA curve of risk scoring model

3 讨论

目前，我国CHD 患儿的相关调查研究大多集中于北京、上海、江浙等经济、医疗条件发达地区，患病率为1.98‰ ～ 7.16‰［10-11］；而偏远山区相关疾病研究较少。张国明等［12］选择新疆少数民族儿童进行CHD 流行病学调查，结果显示，患病率为5.16‰。张泉等［13］对黔西南州学龄儿童进行CHD流行病学调查，结果显示，患病率为3.15‰。本研究选择黔东南苗族侗族自治州3 个月至14 岁儿童作为研究对象，CHD 患病率为5.57‰，处于中等水平。其中黎平县患病率最高，而黄平县患病率最低。这可能与本地区医疗水平相对落后以及孕妇孕期保健意识较差有关。CHD 类型中继发孔型房间隔缺损患儿比例最高，主动脉瓣畸形最低。CHD 复杂情况中单一型患儿比例最高，合并3 种及以上最低。表明该地区CHD 发病类型相对集中，临床应对主要类型进行重点防预治疗。

随着医学技术的进步，早期治疗CHD 越来越受到重视。研究表明［14-15］，早期治疗CHD 有利于患儿重要脏器的正常发育，如心、肺、脑等，并改善预后，减轻家庭经济负担。但由于患儿父母欠缺相关疾病、经济条件有限等因素，导致大多数患儿无法获得及时诊断和有效治疗，造成延迟就医。CHD 患儿延迟就医不仅影响患儿身心健康，在生长发育各个阶段还易出现各种不适症状［16-17］。因此，研究CHD 患儿延迟就医情况及影响因素，为促进CHD 患儿及时就医提供参考，具有临床意义。

参与本次研究的黔东南苗族侗族自治州CHD患儿延迟就医率为76.19%，可见该地区CHD 患儿延迟就医较普遍。本研究中，多因素logistic 回归分析结果显示，心脏杂音2～3 级、监护人中小学教育程度、家庭人均收入＜2 000 元、监护人经常饮酒，均是延迟就医的独立危险因素，医疗费用商业结算是独立保护因素。心脏杂音越低延迟就医率越高，越不利于CHD 早期发现，易被忽视。房间隔缺损、小的动脉导管未闭、部分危重CHD 均可表现为心脏无明显杂音［18］。相关研究发现［19-20］，未治疗先心病患儿（3 ～ 14 岁）中，筛查前发现患先心病或有心脏杂音者仅50%左右。监护人受教育程度低，其对疾病了解较少，认为患儿病情并不严重或无需治疗；而文化程度较低的家长，其保健要求低且意识差，对防治儿童疾病的意识也较低，易造成延迟就医［21］。家庭人均月收入低的患儿易延迟就医。家庭收入较低，家人大多数忙于考虑衣食住行等生活相关问题，对患儿缺乏关注，易发生延迟就医；此外，家庭人均月收入低，由于担心看病经济负担会对未来生活产生较大影响，更易造成延迟就医［22］。患儿监护人经常饮酒亦是CHD患儿延迟就医的影响因素。这主要是由于从医学角度看，酒是一种镇静、麻醉剂，其会减慢人对事物的认知和反应判断能力［23-24］，因此易造成延迟就医。商业保险的报销比例较高［25］，需要患者自行支付的金额较低，对患者家庭生活影响较低，因此更多家庭侧重于及时就医。而由于治疗费用较高，对自费家庭生活影响较大，因此易造成某些家庭延迟就医。目前，新农合报销比例相对较低，加之农村患儿监护人就诊意识不强，也易发生延迟就医。本研究建立的风险评分模型将CHD 患儿分为低（≤ 80 分）、中（＞ 80 分且≤ 134 分）和高风险（＞ 134 分）3 组。模型评价结果显示，其区分度良好、准确度较高、有效性较好。

综上所述，黎平县患病率最高，继发孔型房间隔缺损患儿比例最高，单一型患儿比例最高。大部CHD 患儿存在延迟就医。心脏杂音2 ～ 3 级、监护人中小学教育程度、家庭人均收入＜ 2 000 元、监护人经常饮酒，均是延迟就医的独立危险因素，医疗费用商业结算是独立保护因素。因此，为提高CHD 患儿的生活质量和身心健康，降低并发症及病死率，应加强宣传教育力度，积极提高救治能力，避免延迟就医。本研究存在一定的局限性，CHD 患儿纳入数量较少，且研究观察时间有限，对于部分实验结果可能存在一定误差。在今后的研究中，我们将进行多样本的实验研究，以支撑我们的研究结果。

【Author contributions】YANG Xiuhua performed the experiments and wrote the article. YANG Yongling， ZHANG Zhen and LONG Jianjun performed the experiments. CHENG Tao and CHEN Jian revised the article. YANG Xiuhua and TIAN Cunhao designed the study and reviewed the article. All authors read and approved the final manuscript as submitted.

【Conflict of interest】The authors declare no conflict of interest.