纵隔畸胎瘤破裂致肺部感染误诊肺结核一例

李翔 魏佳璐 付旭文 李海雯 和进堂

畸胎瘤属于生殖细胞肿瘤中的一种[1],通常发生于性腺,但也可发生于性腺外的纵隔、腹膜后和骶尾等部位[2]。其中,纵隔畸胎瘤是纵隔常见肿瘤,占纵隔肿瘤的8%～13%[3],但其通常无症状,在其发生破裂入心包、纵隔或胸腔后可引起相应的临床症状[4-5],存在较大的临床漏诊和误诊风险。现笔者报道1例妊娠至哺乳期年轻女性纵隔成熟畸胎瘤破裂致肺部感染而被误诊为空洞性肺结核患者的诊治过程及影像学表现,以期提高临床医师对该病的认识。

临床资料

患者,女,23岁,因“胸闷、胸痛,伴间断咳嗽、咳痰8月余”于2023年7月17日入住昆明市第三人民医院。患者8个月前无明显诱因出现胸闷、胸痛,逐渐加重,放射至肩背部,因处于妊娠期未行影像学检查;2个月后突发剧烈咳嗽,以干咳为主,并逐渐加重,伴咳痰,痰液间断带有灰黑色物质,在当地社区医院予以抗感染治疗(具体不详),症状好转,于1个月后顺产男婴1名。3周前,患者再次出现咳嗽,伴发热,最高体温38.5 ℃,外院行胸部CT提示右肺上叶空洞,结核感染T细胞斑点试验(T-SPOT.TB)阳性(抗原A:200个,抗原B:200个),考虑空洞性肺结核,遂转入我院。

入院查体及检查:体温 39.2 ℃,脉搏 131次/min,呼吸频率 24次/min,血压 110/70 mmHg(1 mmHg=0.133 kPa);右上肺呼吸音减弱,未闻及干湿性啰音。实验室检查:外周血白细胞总数14.9×109/L[正常值:(3.5～9.5)×109/L],中性粒细胞计数12.6×109/L[正常值:(1.8～6.3)×109/L],中性粒细胞百分比84.5%(正常值:40%～75%),血红细胞沉降率104 mm/1 h(正常值:0～20 mm/1 h),C反应蛋白36.2 mg/L(正常值:0～5 mg/L),降钙素原<0.05 ng/ml(正常值:<0.05 ng/ml),真菌(1-3)-β-D葡聚糖<37.5 pg/ml(正常值:<70 pg/ml)。痰液普通细菌培养为咽部正常菌群生长,无嗜血杆菌及念珠菌生长;支气管刷检物革兰染色未检出细菌及真菌;支气管肺泡灌洗液培养无细菌及真菌生长,GeneXpert MTB/RIF阴性;痰液及支气管肺泡灌洗液结核分枝杆菌DNA、RNA及BACTEC MGIT 960液体培养均为阴性。CT检查(2023年7月18日)提示右肺上叶前段片状实变影,边界欠清,其内可见空洞,空洞内壁光滑,且未见液气平面影(图1～2),右肺及左肺下叶内可见散在斑片状影(图3),纵隔可见类圆形稍低密度肿块状影,最大层面大小约为5.9 cm×4.2 cm,肿块内壁光滑,内容物可见液液平面,靠腹侧密度稍低,CT值约为-14.2 HU,靠背侧密度稍高,CT值约为5.5 HU(图4),增强扫描可见肿块中央低密度影无强化,边缘包膜强化,肿块内侧缘包膜连续性中断(图5～6),肿块与心脏、前胸壁及邻近肺组织分界欠清。初步诊断为纵隔肿物,肺部感染。给予丙酸倍氯米松混悬液和盐酸左沙丁胺醇雾化吸入提高术前肺功能[6]、盐酸氨溴索胶囊口服化痰、头孢曲松钠(2 g/d,静脉滴注)抗感染、甲泼尼龙琥珀酸钠(80 mg/d,静脉滴注)抗炎性反应、帕瑞昔布钠(80 mg/d,静脉注射)解痉止痛等对症治疗。6 d后患者咳嗽、胸闷、胸痛症状较前明显缓解。外周血白细胞总数8.44×109/L、中性粒细胞计数4.59×109/L,中性粒细胞百分比54.5%,血红细胞沉降率52 mm/1 h,C反应蛋白27.6 mg/L。2023年7月23日,复查胸部CT,可见右肺及左肺下叶斑片状影明显减少,右肺上叶前段实变影及空洞影、纵隔肿块状影均无明显改变(图7～9)。

图1～9 患者,女,23岁,纵隔畸胎瘤破裂致肺部感染,2023年7月18日胸部CT平扫和胸部CT增强。图1～3 胸部CT平扫肺窗,图1可见右肺上叶前段空洞,空洞内壁光滑(黑箭);图2 可见右肺上叶前段片状实变影;图3可见右肺及左肺下叶散在斑片状影。图4 胸部CT平扫纵隔窗,可见纵隔类圆形低密度肿块状影,肿块内部可见液液平面(黑箭)。图5 胸部CT增强,可见纵隔肿块中央低密度影无强化,边缘包膜强化,肿块内侧缘包膜连续性中断(黑箭)。图6 胸部CT增强冠状位重建,可见纵隔肿块内侧缘包膜连续性中断(黑箭)。图7～9 胸部CT平扫肺窗(2023年7月23日复查),可见右肺及左肺下叶斑片状影明显减少,右肺上叶前段可见实变影及空洞影,纵隔肿块未见明显改变 图10～11 同一患者。图10 术后胸部CT平扫肺窗(2023年8月 6日),可见右侧胸腔少量气胸,右肺上叶前段实变影及空洞影未见显示,术区可见小片状实变影;图11 术后胸部CT平扫纵隔窗,纵隔肿块未见显示,术区及右侧胸腔可见少量积液

2023年8月3日,患者经抗感染治疗后各项指标均符合手术指征,予以胸腔镜下纵隔肿物切除术,但考虑右肺上叶前段实变影无明显好转,故同时行胸腔镜下右肺上叶楔形切除术。术中见右肺上叶前段病变肺组织机化实变,与纵隔肿物粘连,纵隔肿物又与右肺中叶、心包、上腔静脉粘连,血供丰富,包膜水肿明显。8月6日复查胸部CT,可见右侧胸腔少量气胸,右肺上叶前段未见实变影及空洞影,术区可见小片状实变影,纵隔肿块未见显示,术区及右侧胸腔可见少量积液(图10～11)。

术后纵隔肿物HE染色见肿块内大量坏死及角化物,囊壁被覆复层上皮,局灶见皮肤附属器、胃肠黏膜上皮、胰腺腺体、大量淋巴细胞及胸腺小体,诊断为成熟性畸胎瘤(图12)。右肺上叶病变肺组织术后HE染色见大量坏死物,其间角化物残影,周围肺组织中混有大量淋巴细胞、中性粒细胞、多核巨细胞增生、浸润,局灶见泡沫细胞,诊断为重度慢性炎伴肉芽肿性炎,考虑畸胎瘤坏死物质所致异物反应(图13)。最终该例患者诊断为纵隔成熟畸胎瘤破裂致肺部感染。患者术后切口无红肿、渗出,偶有咳嗽,胸痛情况较术前明显缓解,于2023年8月13日(术后10 d)出院。

图12～13 同一患者。图12 纵隔肿块术后HE染色(×100),见肿块内大量坏死及角化物,囊壁被覆复层上皮,局灶见皮肤附属器、胃肠黏膜上皮、胰腺腺体、大量淋巴细胞及胸腺小体。图13 右肺上叶病变肺组织术后HE染色(×100),见大量坏死物,其间角化物残影,周围肺组织大量淋巴细胞、中性粒细胞、多核巨细胞增生、浸润,局灶见泡沫细胞

讨 论

畸胎瘤分为成熟畸胎瘤和未成熟畸胎瘤,前者为良性,由内、中、外三个胚层组织构成,其内容物包括毛发、油脂、骨质等,而后者多为恶性且多发生于男性[7]。畸胎瘤可出现破裂、扭转、感染、恶变等并发症,当发生破裂后,其内容物可引起性腺外相应组织的化学性或肉芽肿性炎[8],无特异性,易误诊,如纵隔畸胎瘤破裂进入胸腔。既往也有纵隔畸胎瘤误诊为肺结核的病例报告[9-10]。本例患者在孕晚期出现胸痛、胸闷,伴咳嗽、咳痰,后逐渐加重,痰液中出现灰黑色物质,因患者顾虑辐射问题未能在妊娠期及时行影像学检查,当产后影像学提示肺部实变并空洞形成且有T-SPOT.TB阳性时,外院即以可疑肺结核转至我院。

畸胎瘤因其内容物的不同而出现不同的影像表现,可分为囊性、囊实性及实性肿块,其中单纯囊性及实性均较少见[11-12]。CT检查可观察到高密度的钙化或骨化及低密度脂肪,MRI扫描可观察到低信号的钙化或骨化,表现为T1WI、T2WI高信号的脂肪及低信号的脂肪抑制序列表现[13]。本例患者入院后的胸部CT检查提示肺内多发斑片状影,右肺上叶片状实变影并空洞形成,且提示纵隔内囊性肿块,肿块内出现液液平面及脂肪密度,结合病灶位于右肺上叶前段,与肿块位置毗邻,并不是肺结核的好发部位,考虑纵隔囊性畸胎瘤的可能性大。同时,CT增强扫描观察到肿块囊壁的强化中断,推测是破裂的畸胎瘤已通过脏层胸膜进入肺内,导致肺组织发生化学性炎症及异物肉芽肿,并有畸胎瘤内物质(灰黑色物质)咳出,且术后病理诊断也证实了肺组织的炎症性异物反应,并进一步继发肺部感染,出现如发热、外周血中性粒细胞升高及炎性指标升高等症状。当然也可能是先出现右肺上叶肺炎,然后炎症突破脏层胸膜及畸胎瘤壁,造成瘤体破裂并与肺部病灶相通,但患者初始并没有出现发热等肺部感染症状,也没有出现胸腔积液甚至积脓等表现,故认为是妊娠状态造成畸胎瘤破裂所致肺部感染。

肺部空洞为肺结核常见的CT影像学征象,但囊性畸胎瘤在影像学上也类似肺脓肿出现“肺空洞”表现,此外,其他细菌、真菌等病原体造成的肺部感染也可表现为空洞,在诊断中也需要鉴别;另外,肺结核多发生在上叶后段及下叶背段,肺实变内空洞多呈虫蚀状,可见空洞引流的支气管壁增厚,而本例患者虽多表现肺内实变影及空洞,但空洞形成发生于右肺上叶前段,且空洞内壁光滑,未见液气平面影,不符合肺结核发病部位及影像表现。而T-SPOT.TB是结核特异性免疫检测的一种方法,检测阳性也可见于结核分枝杆菌潜伏感染、既往结核感染,本例患者结核分枝杆菌病原学检测均为阴性,故可排除结核现症感染。因此,认为外院误诊可能是对纵隔和肺部病变定位诊断不清及对T-SPOT.TB阳性的意义不能明确有关。而且,对于孕期电离辐射损伤的问题,临床可使用胸部MRI进行纵隔病变的影像诊断,该检查对于畸胎瘤中脂肪成分的检出具有一定价值及良好的安全性[14-15]。

总之,临床中纵隔畸胎瘤并不少见,但其发生破裂后进入肺组织,造成肺部感染却少见报道,尤其当患者结核分枝杆菌γ-干扰素释放试验阳性并出现肺部空洞表现时,极易使综合医院误诊为肺结核。应注意影像诊断中的病灶定位、寻找如脂肪或钙化等畸胎瘤的特征性影像表现,拓宽鉴别诊断思路,避免误诊及误治。

利益冲突所有作者均声明不存在利益冲突

作者贡献李翔:采集资料、起草文章;魏佳璐、付旭文和李海雯:采集资料;和进堂:对文章的知识性内容作批评性审阅