孤独症谱系障碍个体前瞻记忆的元分析
2023-09-21任璟玥张红霞祝可谢东杰
任璟玥 张红霞 祝可 谢东杰
[摘要]运用元分析方法探究孤独症谱系障碍个体前瞻记忆受损情况,区分孤独症谱系障碍个体基于时间与基于事件的前瞻记忆表现差异,并分析相关的影响因素。结果表明,孤独症谱系障碍个体前瞻记忆存在中度缺损,基于时间的前瞻记忆存在严重缺损,基于事件的前瞻记忆存在轻度缺损。调节变量分析发现,ASD个体的前瞻记忆损伤独立于其年龄、言语智商等因素。
[关键词]孤独症谱系障碍;前瞻记忆;元分析
[中图分类号]B849
一、引言
孤独症谱系障碍(Autism Spectrum Disorders, 以下简称ASD)是一种广泛性的神经发育障碍[1]。大部分ASD个体在有效應对日常生活方面都受到了自身障碍的负面影响,例如ASD个体在安排时间、计划和完成学校作业等方面存在困难,而这些困难与前瞻记忆有关。前瞻记忆是发展和维持自主生活的必要条件[2],是指在未来某一时刻执行预期行为的能力[3]。更具体地说,前瞻记忆是在没有任何明确指令的前提下,延迟执行预期动作的能力[4],例如记得参加朋友的生日聚会等。前瞻记忆过程包括四个阶段:(1)意图形成,即个体需要计划未来的行动;(2)意图保留,即将计划储存在记忆中;(3)意图启动,即当前瞻记忆线索出现时,个体需要检索记忆,准备启动预期任务;(4)意图执行,即个体中断正在进行的任务,执行预期任务[5]。因此,前瞻记忆任务的执行涉及一系列的自我启动过程。
根据线索提示和意图启动过程的差异,通常将前瞻记忆分为基于事件的前瞻记忆(Event-Based Prospective Memory,以下简称EBPM)和基于时间的前瞻记忆(Time-Based Prospective Memory,以下简称TBPM)两类[6]。EBPM指在特定事件或预先指定的事件发生时执行意图的能力,例如记得饭后服药。TBPM是指在未来特定的时间点执行某个意图[7],例如记住在下午五点给妈妈打电话。TBPM与EBPM在研究范式上也存在差异。EBPM任务通常需要被试在一个特定事件出现后按键或者完成指定动作。例如,在Yi 等人的研究中,前瞻记忆任务指令是当看到卡片上贴有红色爱心时,需要完成指定动作[8]。红色爱心作为线索能够提示被试需要完成前瞻记忆任务。TBPM任务通常要求被试在适当的时间按键或完成某一活动。例如,在Landsiedel 和Williams等人的研究中,被试需要在每2分钟或第2、4、6、8、10分钟按指定键[9]。
在ASD个体前瞻记忆的研究中,EBPM和TBPM研究结果存在差异。研究者以同一个正在进行的任务为基础,分别设计EBPM与TBPM。结果发现,ASD个体在EBPM上的表现与对照组无显著差异,但在TBPM上的表现比正常儿童更差[10]。然而,Kretschmer等人的研究发现,ASD个体的TBPM与EBPM都存在缺损[11],这与单独对ASD个体EBPM与TBPM的研究结果一致。可见,ASD个体在EBPM与TBPM表现上可能存在差异。目前对ASD个体前瞻记忆的研究较少,且ASD个体EBPM是否存在缺损尚无定论。因此,本研究的研究目的之一是使用元分析的方法,考察ASD个体前瞻记忆受损情况,并进一步明确ASD个体EBPM与TBPM受损程度。
由于ASD个体在症状的严重程度、临床表现上有较高的异质性,不同研究间的差异可能是由于样本特征导致的[12]。相关研究也提示,ASD个体的前瞻记忆与其智商等因素呈正相关[13]。而且,前瞻记忆可能受年龄等因素的影响[14],但这种年龄效应是否存在于ASD个体中尚无定论。因此,本研究的另一个研究目的是对影响ASD个体前瞻记忆表现的潜在因素进行分析,以澄清年龄、智商、研究方法、症状程度和诊断标准等因素对ASD个体前瞻记忆的调节效应。
二、方法
(一)文献搜索
以“孤独症或孤独症谱系障碍”和“前瞻记忆”为中文关键词,在知网、万方和维普中文数据库中进行检索。以“autism OR autism spectrum disorders”AND“prospective memory”为关键词,在Web of Science、PubMed英文数据库中进行检索,截止日期为2021年12月1日,检索到中文和英文文献共257篇,其中中文文献5篇,英文文献252篇。
(二)文献纳入与编码
将检索到的文献按照如下标准进行筛选:(1)排除重复的文献;(2)必须是关于前瞻记忆的实验研究,数据资料完整,排除综述类的文献;(3)研究对象必须为ASD个体,排除其他类人群的研究;(4)必须是对ASD个体前瞻记忆水平的研究,并排除无对照组的单一被试干预研究。文献检索工作由3名研究生完成,文献的选择和纳入、编码由2名研究生独立完成,编码一致性Kappa=0933,编码一致性较好。如果编码不一致,会重新查看原始文献并进行讨论更正。最终纳入元分析的文献共17篇,全部为英文文献。文献检索及筛选流程见图1。
图1元分析文献筛选与纳入流程图
对所有纳入元分析的文献进行编码:(1)作者信息及出版年份;(2)ASD组与对照组的人数、年龄信息以及ASD组使用的诊断标准和症状得分;(3)研究类型(EBPM/TBPM/二者都有);(4)研究方法(实验室实验法和情境模拟法)。纳入元分析的基本资料详见表1。
(三)文献质量评估
参考前人编制的文献质量评估表及实验类研究评价标准[15],自行编制文献质量评估表,从被试的匹配程度、样本量、诊断标准和发表期刊的级别对文献进行评价。每篇文献的得分在0—9之间,得分越高,文献质量越好。2名研究生对17篇文献进行独立计分,并对差异进行讨论。文献质量的平均分为632,标准差为119分,得分范围是4—8。
(四)元分析过程
用Comprehensive Meta Analysis 30(CMA)软件对纳入元分析的17篇文献数据进行编码和分析。对前瞻记忆表现的研究一般以均值和标准差为判断依据,因此选择标准化的均数差Hedges g作为效应量。此外,在研究中为了区分ASD个体在两类前瞻记忆表现之间的差异,将所有纳入研究中的实验结果分为EBPM结果与TBPM结果进行分析。纳入的17篇文献中有5篇包含两种任务类型,将5篇文献中两类任务结果进行单独编码,最终EBPM组共有14组数据结果,TBPM组共有8组数据结果。
1数据转换
在文献编码过程中,Cherkaoui和Gilbert在2017年的研究中以图表的形式呈现结果,未报告原始数据的,已经通过联系作者获得了原始数据。在Williams 等人2013年和2014年的研究中,报告的数据均为前瞻记忆失败的结果,根据文献中报告的总的任务表现减去前瞻记忆失败的次数/失败率,计算了被试前瞻记忆成功的结果。
2模型选定与异质性检验
对元分析的结果分析主要采用固定效应模型(Fixed Effect Model)和随机效应模型(Random Effect Model)。固定效应模型假设所有纳入的研究有一个真实的效应量,研究中出现结果差异是由随机误差导致的。随机效应模型假设所有纳入的研究间的真实效应量可以存在差异,研究间效应量的差异是由随机误差、研究范式等差异导致的[16]。在所有纳入元分析的文献中,样本量、被试群体、测量结果等方面存在差异,并且这些差异可能会影响结果,因此本研究使用随机效应模型进行研究分析。
此外,通过异质性检验也可以进一步验证选择的模型是否合适,主要用Q检验和I2检验。若Q检验中p值小于005,则表明存在显著的异质性。I2检验描述了研究间存在的差异而不是抽样误差导致的差异占总差异的百分比,I2值的分界点25%为低异质性,50%为中异质性,75%为高异质性[17]。
3发表偏倚检验
发表偏倚是指已发表的研究不能完全代表该领域的全部研究总体而存在的一种偏差现象[18],它会影响元分析结果的可靠性。针对发表偏倚问题,使用漏斗图(Funnel Plot)、失安全系数(Fail-Safe N)和Eggers检验进一步明确研究是否存在发表偏差。若不存在发表偏差,漏斗图中散点应呈现左右对称分布[19]。若其安全系数高于5k+10(k为效应量的个数)这个临界值,则表明该研究可能不存在显著的发表偏倚[20]。Eggers检验中,截距越接近0,表明存在发表偏倚的可能性越低[21]。
4调节效应
为了澄清ASD个体前瞻记忆受损的影响因素,本研究采用元回归分析考察年龄和智商的调节效应。由于不同研究中智力测试不统一,本研究选取了报告最多的言语智商分数代表智商。此外,还区分了诊断标准、症状程度和前瞻记忆研究方法进行亚组分析。ADI-R和ADOS是ASD诊断的金标准[22],DSM也是ASD诊断中常用的工具。对诊断标准进行亚组分析时,区分了使用不同工具诊断出的ASD个体的前瞻记忆表现之间是否存在差异。症状程度是根据ASD个体在AQ、SCQ、SRS的得分而定的,若ASD个体的AQ得分>76或SCQ得分>15或SRS得分>75时划分为严重,若低于临界值则划分为轻度[23-25]。研究方法是根据前瞻记忆的研究方法,将纳入文献中的所有研究区分为实验室实验法和情境模拟法。
三、结果
(一)主效应检验
采用随机效应模型,对ASD个体前瞻记忆的总体表现进行分析,g=-053,95%CI为[-070,-037],z=-624,p<0001,表明ASD个体前瞻记忆中度受损。分别对EBPM表现和TBPM表现进行差异探究,EBPM的效应量g为-040,95%CI为[-063,-018],z=-353,p<0001;TBPM的效应量g为-079,95%CI为[-099,-059],z=-769,p<0001。根据效应值d的划分,02、05、08的取值临界点分别对应小、中、大效应量[26],则EBPM表现为小效应量,TBPM表现为中效应量。结果表明,ASD个体的EBPM轻度受损,TBPM受损更严重,详见表2。
(二)异质性检验
采用随机效应模型对纳入元分析研究中的所有效应值进行异质性检验。结果发现,总体的前瞻记忆的Q值为3361(p=0006),I2值为5239%。EBPM的Q值为3639(p=0001),I2值为6428%。异质性结果在50%—75%之间,说明各研究间可能存在异质性。TBPM的Q值为261(p=092),I2值为0,说明研究间的同质性较高,不存在统计学上的异质性。
(三)发表偏倚检验
漏斗图显示,所有效应值的分布都大致左右对称,较均匀地分布在总效应值的两侧,这表明存在发表偏倚的可能性较小。由于纳入文献较少,漏斗图的结果可靠性较低。因此,本研究使用Fail-safe N和Eggers检验进行更加准确的测量。本研究中,失安全系数远大于临界值,说明研究中存在发表偏倚的可能性较小。同时Eggers检验中,p值均大于005,也说明存在发表偏倚的可能性较小,详见表3。
(四)调节效应检验
不区分两类前瞻记忆类型,总体上对年龄、言语智商的调节作用进行元回归分析发现,年龄(n=17,β=00003,Z=003,p=097)和言语智商(n=10,β=-00019,Z=-091,p=037)对ASD个体前瞻记忆的调节作用均不显著。对诊断标准、症状程度、研究方法进行亚组分析发现(详见表4),三者对ASD个体前瞻记忆表现的调节效应也均不显著。这表明ASD个体在前瞻记忆上的缺损是独立存在的,不受年龄、言语智商、症状等因素的影响。
由于ASD个体EBPM研究结果存在异质性,因此对EBPM研究结果进行分析发现,年龄(n=14,β=00079,Z=061,p=054)和言语智商(n=7,β=-00049,Z=-153,p=013)的调节效应也不显著,不同诊断标准、症状程度、研究方法间不存在差异(p>005),表明ASD个体EBPM上的缺损独立于上述因素。
四、讨论
(一)ASD个体前瞻记忆存在缺损
通过对纳入文献进行分析发现,ASD个体的前瞻记忆中度受损,这可能和ASD个体存在执行功能障碍有关。前瞻记忆任务的完成涉及執行功能的很多成分。研究发现,执行功能障碍在ASD个体的社会和认知缺陷中扮演着重要的角色[27]。认知灵活性、工作记忆和反应抑制等执行过程都会影响ASD个体前瞻记忆表现。除此之外,任务难度、障碍的严重程度、有无线索提示等因素也会对前瞻记忆表现产生影响。
ASD个体前瞻记忆受损可能导致他们学业失败,无法独立生活,在成年后也会影响他们的职业发展。前瞻记忆在日常生活中至关重要,人们每天都会面对各种各样的前瞻记忆任务。研究表明,在日常生活中出现的记忆错误,近一半是由于前瞻记忆失败导致的[28]。ASD个体前瞻记忆的缺损对其生活产生很大的影响,例如他们会忘记完成教师课堂上布置的任务、忘记买生活必需品等。
(二)ASD个体EBPM与TBPM存在差异
本研究结果表明,ASD个体TBPM和EBPM存在不同程度缺损,前者缺损更严重。对纳入元分析的研究结果进行分析发现,无论是独立的实验研究还是混合实验研究中,都显示ASD个体TBPM表现明显不如对照组[29-31]。然而,EBPM的研究结果存在差异。在EBPM单独研究中,有4篇研究发现,ASD个体的表现与正常对照组不存在显著差异[32-35],但在另外5篇研究中发现,ASD个体EBPM表现不如对照组,ASD个体EBPM受损[36-40]。在混合实验研究中,Altgassen 等人和Kretschmer 等人的研究中发现ASD个体存在EBPM缺损,但在其他3篇研究中,ASD个体EBPM并未受损[42-45]。
与EBPM任务相比,ASD个体在执行TBPM任务时,需要不断监控时间的流逝,以免错过目标时间。在这一过程中个体无法获得外部线索提示,需要自我启动意图[46];而在EBPM范式中,特定事件的发生能够作为外部线索,提示个体对预期动作进行检索[47]。此外,在执行前瞻记忆任务时,EBPM任务需要更少的执行资源;而TBPM任务需要个体自动检索储存在工作记忆中的预期动作,定期抑制正在进行的任务,并在特定时间内按键,这一过程需要消耗被试更多的执行资源。ASD个体无法将有限的执行资源合理地分配给前瞻记忆任务和正在进行的任务,导致ASD个体完成TBPM任务比完成EBPM任务表现更差。TBPM任务需要被试感知时间流逝,并在固定時距按键。研究发现,ASD个体的时间知觉能力受损,与对照组相比,他们的时间感知较差,容易低估时间[48]。同时,ASD个体时间估计能力较差,他们只能处理较短的时距,而且只能在极短的时间内对未来进行计划和想象[49]。这些障碍会影响ASD个体完成TBPM任务。而EBPM任务不涉及时间问题,因此可能会使ASD个体完成EBPM任务表现比完成TBPM任务表现好。
此外,几乎所有的研究中,ASD个体EBPM表现都比TBPM表现好,且部分研究中EBPM表现几乎全部成功。这可能是因为EBPM任务更加结构化,大多数情况下都有线索提示个体对预期动作进行检索,降低了对自我启动和执行控制的要求[50],从而使ASD个体更容易完成。
(三)ASD个体前瞻记忆的缺损独立于年龄、言语智商等因素
在普通儿童中,前瞻记忆表现会随着年龄的增长不断提高[51]。然而本研究发现,ASD个体的前瞻记忆可能存在持续缺损,ASD个体前瞻记忆表现与年龄无显著相关。对于ASD个体来说,前瞻记忆可能会随着年龄的增长不断发展,但这种发展速度缓慢且发展水平有限,使ASD个体的前瞻记忆成为一种持续性的损伤。此外,目前研究中的被试大多数为儿童和青少年,缺少ASD成年人和老年人被试。未来的研究可以选择更大年龄段的ASD被试,进一步探究年龄效应对ASD个体前瞻记忆表现的影响。
本研究发现,言语智商对ASD个体前瞻记忆表现的调节作用不显著。然而,Yi等人对ASD个体的非言语智商与前瞻记忆表现的相关研究发现,非言语智商能够显著预测ASD个体前瞻记忆表现;Jones等人的研究中也发现前瞻记忆表现与智商呈显著的正相关。这可能是因为在两项研究中,大部分被试为轻度ASD个体,且智商小于80。但纳入元分析的文献中被试大部分为高功能ASD或阿斯伯格综合征,总体上智商大于85。与智商较低的ASD个体相比,他们有较高的认知水平,从而能够更好地完成前瞻记忆任务。此外,Yi等人与Jones等人的研究使用的是韦氏智力量表的非言语智商得分和全面智商的总得分,本研究中使用的是韦氏智力量表中的言语智商得分,量表不同维度的测试内容和得分之间存在差异,也可能导致研究结果间存在差异。在未来的研究中,应该选择更多普通的ASD个体,而非具有较高认知水平的ASD个体,这样的研究结果也更具代表性。
亚组分析结果也表明,ASD个体的诊断标准、症状程度、前瞻记忆的研究方法等与ASD个体的前瞻记忆表现无关。ASD个体前瞻记忆表现不受诊断标准、症状严重程度的影响,这也表明ASD个体的前瞻记忆损伤是普遍存在的。前瞻记忆任务的成功完成与个体的认知能力密切相关[52]。纳入的研究中高功能ASD被试较多,认知能力较强,且他们在症状得分上的区分度较小,这可能导致研究结果之间不存在显著差异。目前对前瞻记忆的研究主要采用实验室实验法和情境模拟法。为了保证实验的精确度,大多数研究者选择实验室实验法,但情境模拟法可以将前瞻记忆任务植入模拟的日常生活情境,更具生态效度。纳入的研究文献中使用情景模拟法的数量有限,可能导致研究结果间的差异不显著。
可见,无论是TBPM还是EBPM,ASD个体都存在缺损,且这种缺损独立于其年龄、言语智商等变量,可能是一种持续的损伤。然而,目前研究中的样本量较小,只对某些可能影响的因素进行分析,未来研究可以对更多相关影响因素进行分析,进一步明确影响ASD个体前瞻记忆损伤的因素。
五、教育建议
在对纳入元分析中的文献进行分析发现,在教育中可以使用以下方法改善孤独症个体前瞻记忆表现。
(一)增加线索显著性,提高孤独症儿童前瞻记忆表现
研究发现,通过利用视觉信息增加线索的显著性,可以提高孤独症儿童的前瞻记忆表现[53]。大部分的孤独症儿童是视觉学习者,视觉工具、视觉提示与辅助可以帮助儿童有效地参与教学活动。视觉提示也是许多教学方法中的重要元素,例如结构化教学、图片交换系统等,都是利用视觉信息来帮助孤独症儿童改善问题行为、培养日常技能掌握。在教育教学中,教师可以利用孤独症儿童的视觉优势,增加任务的线索提示,帮助孤独症儿童提高前瞻记忆表现。例如,教师可以将儿童每天需要完成的任务列在纸上,并用红色标记重点突出儿童需要完成的任务内容或时间点,儿童在查看任务清单时,获得更加明显的线索提示,帮助儿童检索意图,完成前瞻记忆任务。
(二)給予奖励,激发孤独症儿童完成任务的动机
为了改善孤独症儿童的问题行为,帮助其培养日常技能,在教育教学过程中,教师最常使用的方法是强化。当儿童出现教师预期的行为或正向行为时,教师通过给予儿童喜欢的零食、玩具或口头表扬等方式,增加儿童再次出现此类行为的次数。在前瞻记忆的干预研究中也表明,使用强化法可以改善孤独症儿童的前瞻记忆表现[54]。动机会影响儿童认知资源的使用[55],儿童为了获得奖励物,在完成任务过程中会分配更多的注意力资源去完成前瞻记忆任务,提高儿童前瞻记忆表现。教师在使用强化法时,要注意根据儿童的偏好来确定个别化强化物,并防止出现强化物饱厌的情况。
六、研究不足与展望
本研究结果表明,ASD个体存在前瞻记忆缺损,具体表现为其TBPM严重缺损,EBPM轻度缺损。但由于文献数量有限,未能进一步分析ASD个体两类前瞻记忆成分存在缺损差异的机制。分析影响ASD个体前瞻记忆表现的因素发现,ASD个体的前瞻记忆缺损不受年龄、言语智商等因素的影响,但纳入的文献数量较少,研究结果的可靠性相对较低。
纳入元分析的文献中,有研究通过增加线索提示或改善心智、执行意向等方面的因素以提高ASD个体前瞻记忆表现,但本研究没有针对具体内容进行分析。未来的研究可以探究使用不同的策略提高ASD个体TBPM与EBPM两类前瞻记忆的表现。由于ASD个体EBPM受损较轻,且能够通过外部线索提示来提高,因此未来的研究可以探索为TBPM设置外部提示线索,将TBPM转化为EBPM,以此来改善ASD个体前瞻记忆表现的缺损情况,为ASD个体提供更多干预选择。
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A Meta-Analysis of Prospective Memory in Individuals With Autism Spectrum Disorders
REN JingyueZHANG HongxiaZHU KeXIE Dongjie
(College of Children and Development Education, Zhejiang Normal UniversityHangzhou311231)
Abstract:In this study, the meta-analysis method is used to explore the impairment of prospective memory in Autism Spectrum Disorders (ASD) individuals, distinguish the performance differences between time-based and event-based prospective memory in individuals with ASD, and analyse related influencing factors The results show that ASD individuals have moderate impairment of prospective memory, time-based prospective memory has a serious deficit and event-based prospective memory is mildly impaired Moderating variable analysis finds that the prospective memory impairment of ASD individuals is independent of age, verbal IQ and other factors
Key words:autism spectrum disorder; prospective memory; meta-analysis