慢性非细菌性骨髓炎伴无症状病灶全身骨显像1例

贾桐，文明，彭晓娟，黄建敏，魏玲格，刘伟，解朋

（河北医科大学第三医院核医学科，河北 石家庄 050051）

病例女，11岁，主因右髋及右踝关节间断性疼痛4 月就诊。现病史：患儿于4 月前出现右髋及右踝关节间断性疼痛，活动后加重，不伴发热，遂就诊于当地医院，CT 检查示右股骨近端及右胫骨远端病变。现为求进一步诊治而来我院。患者自发病以来，饮食、睡眠及二便均正常。既往史：无特殊记载。

入院查体：体温36.6℃，脉搏80 次/分，呼吸15 次/分，血压115/69 mmHg（1 mmHg≈0.133 kPa），心肺腹检查未见明显异常。专科检查示：右小腿较对侧略细，右髋关节、踝关节活动受限，局部皮肤不红，皮温稍高，未见浅表静脉怒张，无压痛，未触及波动感。

实验室检查：碱性磷酸酶246 U/L（参考范围15～130 U/L），血沉40 mm/h（参考范围0～20 mm/h）。血常规、肝肾功能、肿瘤标志物等未见明显异常，细菌、真菌和结核分枝杆菌培养均为阴性。

CT 示：右股骨近端（实心箭头A）和右踝处（箭头B）可见不规则骨质破坏，局部骨皮质变薄，内见点状高密度影，邻近骨质可见骨膜反应，周围软组织肿胀（图1）。

为协助诊断及评估病变范围，患者行全身骨显像检查。静脉注射99mTc-MDP（锝液由北京原子高科股份有限公司配送的钼-锝发生器淋洗，MDP 药盒由北京师宏药物研制中心生产，标记化合物的放射化学纯度经纸层析法检测为96.7%，剂量740 MBq（20 mCi），显像仪器为美国GE 公司带符合电路的SPECT/CT（Infinia VC Hawkeye 4），配备低能高分辨平行孔准直器，能峰140 keV，窗宽20%，采集矩阵256×256，前后位扫描速度16～25 cm/min，3 h 后行全身骨显像。

全身骨显像示：左肱骨远端、右股骨近端、右股骨中下段及右胫骨远端可见异常放射性浓聚灶（箭头），余骨未见明显异常放射性浓聚或稀疏区。双肾显影，膀胱内可见少量显像剂滞留（图2）。

患者为评估骨显像新发现病灶，遂行X 线检查。X 线示：右股骨中下段（虚线箭头A）和左肱骨远端（曲线箭头B）可见不规则骨质破坏，骨骺板增宽，内见点状高密度影，邻近骨质可见骨膜反应，周围软组织肿胀（图3a，3b）。患者行右胫骨远端穿刺活检，组织病理（图3c）示：慢性炎症细胞浸润伴坏死，符合慢性骨髓炎表现。根据患者的症状、影像学发现以及实验室检查和组织病理活检结果，确诊为慢性非细菌性骨髓炎（CRMO）。

讨论CRMO 也称为慢性复发性多灶性骨髓炎、非细菌性骨炎、滑膜炎等。该病是一种罕见的病因不明的骨髓炎性疾病，Giedion等[1-2]于1972 年首次报道了该病。CRMO 的发病机制目前尚不清楚，其很可能是一种涉及抗炎细胞因子的自身炎症性疾病[3-5]。该病常见于2～17 岁青少年，女性较多见[6]。常见的发病部位为中轴骨及其附属骨骼，其中大多数病变位于长骨及其干骺端。在长骨中，以股骨远端和胫骨近端或远端最常见。其他常见的受累部位包括椎骨、骨盆和锁骨，肩胛骨和胸骨也可累及。CRMO 的主要特征是多处骨骼的病变，并伴有局部肿胀和疼痛。该病容易反复发作，经久不愈[7-8]，并可能导致病理性骨折，甚至造成永久性骨骼畸形。本例患者的发病年龄为11岁，发病部位为四肢长骨多处，且间断疼痛，符合CRMO 的特征。

CRMO 的影像学表现往往不具有明显的诊断特异性，但在疾病的诊断及鉴别诊断中依然具有一定的作用。X 线及CT常表现为溶骨性、混合性和硬化性的改变。在早期，长骨干骺端通常有溶骨性病变，周围的硬化通常随着时间的推移而发展。也可见到局限性或弥漫性的骨质增生或骨膜反应[9]。早期炎症在X 线上的表现多为阴性，只有当炎症发展到一定程度，出现溶骨及骨膜硬化时才能发现[10]。本例患者X 线及CT图像上的表现与临床报道相一致[11-12]。

CRMO 是一种相对少见的疾病，其影像学表现和临床特征与骨关节炎、感染性骨髓炎、骨恶性肿瘤等类似。所以为明确诊断该疾病，通常需要从临床表现、影像学表现、微生物学检查以及组织病理学特征等方面综合分析，通过排除骨关节炎、感染性骨髓炎、骨恶性肿瘤等来明确诊断。虽然CRMO 的病灶部位通常具有明显症状，但仍然有些病灶早期症状并不明显，往往容易被患者忽视，不能及时诊断错过最佳治疗时机，延误病情，而出现了骨骼畸形等严重后果[5，13]。因此，发现隐匿的病变是至关重要的。

全身骨显像对于发现骨病变具有高度的敏感性，通过一次显像即可评估全身骨骼的受累情况，目前已广泛用于评估全身骨骼性疾病[14-15]，尤其对于发现隐匿性病变具有较高的价值。本例患者右股骨中下段及左肱骨远端处无临床症状，临床上常被忽视，然而通过全身骨显像的检查，结合CT 及X线，及时确诊了病变范围。因此，全身骨显像能够在CRMO 早期诊断中发挥重要的价值。本病例还表明，如果在全身骨显像中发现广泛的异常放射性浓聚灶，CRMO 应被视为鉴别诊断之一。目前，随着SPECT/CT 的普及和应用，它能够结合病灶摄取骨显像剂的变化和CT 中病灶的解剖结构的变化，特异性的提示活跃的病灶，对于诊断CRMO 及发现隐匿病灶发挥着重要作用。

CRMO 的鉴别诊断包括骨关节炎、感染性骨髓炎及骨恶性肿瘤。骨关节炎为一种退行性病变，多见于70 岁以上老年人，影像学表现为关节间隙变窄，边缘骨质增生及骨质破坏。全身骨显像表现为髋关节及膝关节的对称性放射性摄取增浓。感染性骨髓炎通常表现为高热，感染部位红肿热痛，影像学表现与本病相似，但抗生素治疗有效。骨恶性肿瘤中主要需与原发性骨淋巴瘤、尤文肉瘤相鉴别。原发性骨淋巴瘤多见于50岁左右的中老年人，股骨及骨盆多受累，多为单发病灶，影像学表现为虫蚀状多灶性骨质破坏，软组织肿块较大，多突破骨皮质生长，全身骨显像中病灶表现为团块状异常放射性浓聚灶。尤文肉瘤多见于10～15 岁儿童及青少年，主要侵及四肢长骨及骨盆，病情进展较快，影像学表现骨膜反应较规则，多半呈葱皮样骨膜反应，在全身骨显像上表现为受累骨及软组织内肿瘤的放射性摄取增浓。