569 例唇腭裂规范化序列治疗推广效果追踪评价

陈宇翔 黄 群 闫怡轩 陈润哲

广东省妇幼保健院 广东 广州 511400

先天性唇腭裂在我国围产儿中是高发畸形，唇腭裂新生儿每年达近3.5 万名，城乡差异明显［1］，广大农村及偏远地区唇腭裂患者群体庞大，且受限于当地的医疗观念和技术条件，难以获得系统的、连贯的、完善的唇裂序列治疗服务。因此，为提高我国唇腭裂群体防治水平，减少并发症，提高生活质量，从而提高我国人口素质，国家重点研发计划项目“先天性心脏病和唇腭裂三级综合防控技术的示范应用和评价研究”（2018YFC1002604）于2018 年被立项，本项目组制订了《先天性唇腭裂三级综合防治及规范化序列治疗指引》［2］（下称《指引》，内容见表1）以及最优的临床诊治路径及推广策略，在广东省妇幼保健院及协作单位推广施行，并对预后疗效进行追踪评价，根据反馈结果继续优化改进，争取向全国更广大地区进一步推广。

表1 先天性唇腭裂三级综合防治及规范化序列治疗指引

1 资料与方法

1.1 研究对象本研究选取2018 年8 月至2021 年4 月广东省妇幼保健院、中山市博爱医院及广西贵港妇幼保健院诊治0～16 岁唇腭裂患者（非综合征型）569 例为研究对象，另选取2010 年1 月至2018 年7 月广东省妇幼保健院同年龄组唇腭裂患者600 例随访资料为对照。

1.2 方法该时间段内就诊患者无论任何年龄、治疗阶段，均登记入组，并根据其实际治疗阶段根据《指引》开始接受后续规范化序列治疗。

1.3 评价指标唇腭裂专用哺乳工具使用率，患儿生长指数、语音、听力、患龋率及心理健康状况、手术成功率、并发症发生率。

1.3.1唇腭裂专用哺乳工具使用率 选取研究组0～2 岁患者385 人，对照组2 岁随访资料400 例。

1.3.2患儿生长指数 包括身高、体重、头围、胸围以及血糖、血脂等生化指标［3，4］，选取研究组腭裂患儿348 例，具体见表2。参照标准为2009 版原国家卫生部妇幼保健与社区卫生司《中国7 岁以下儿童生长发育参照标准》（下称《标准》，见表2 注释）。研究组及对照组的各年龄组选取术前及术后2 年的各指标数据。《指引》推荐腭裂手术接受时间为8 月龄至2 岁，考虑该年龄段患儿生长发育较为迅速，本研究参照《标准》划分为上述年龄段，并为抵消性别发育的差异，计算各年龄段组内各个个体的数值（身高、体重、头围等）将与《标准》中同性别对应年龄组相应的中位数差值后，分别取平均值（不分性别），计算标准差，并进行比较。

1.3.3语音评价 语音评价指标为单词清晰度评估［5］，应用《上海交通大学口腔医院语音清晰度词表》，各患者根据标准播音跟读，现场数字化收音，再由3 名研究员单独评估，以百分比形式表示结果，取平均值。研究组选取4 岁以上患儿共计56 例，全员接受系统或相对完整语音训练。相同年龄段记录资料为83 例。

1.3.4听力评价 计算0～2 岁始完整接受耳鼻喉科医师听力检测、中耳功能监测者共计385 例，对照组资料随访资料400 例，系统接受耳鼻喉科专科诊治者282 例。

1.3.5龋面 龋面均为患儿龋病情况的主要评价指标，选取研究组入组满2 年及以上病例471 例，对照组4 岁龄随访资料300 例。

1.3.6心理健康状况 采用《0～6 岁儿童心理神经发育量表》（0～2 岁组）及《儿童适应行为评定量表》（2～6 岁组）对研究对象心理健康状况进行评估，选取研究组0～2 岁患者569 人，2～6 岁组452 例（与前组有重叠），对照组2 岁随访资料169 例；2～6岁组随访资料103 例。

1.3.7手术及并发症 研究组推广旋转推进法及“华西”法、鼻畸形一期矫正为唇裂手术标准术式，“两瓣”法为腭裂标准术式。手术成功率、并发症发生率的计算：采取术后唇、腭复裂/腭瘘发生人数，术中出血超出15 mL 或呼吸梗阻发生人数分别占唇裂或腭裂手术总例数的百分比。

1.4 统计学方法全部数据均用SPSS 17.0 进行统计分析，经检验，各组数值均符合正态分布，因此两组间比较采用t检验，多组间比较采用方差分析，构成比的比较采用卡方检验，以P＜0.05 为差异有统计学意义。

2 结果

2.1 专用哺乳工具使用率唇腭裂专用哺乳工具使用率的统计中，研究组使用唇腭裂专用哺乳工具使用率为100%，对照组2岁随访资料提示使用率为63%。

2.2 生长指数比较研究组与对照组患儿生长指数包含身高、体重、体质指数（BMI），头围、胸围以及血糖、血脂等生化指标比较见表2。

表2 唇腭裂规范化序列治疗患儿与对照组生长指数比较

2.3 单词清晰度评估单词清晰度评估中，研究组清晰度平均值为（81.70±9.15）%，对照组为（79.8±9.98）%，P＞0.1。

2.4 听力研究组0～2 岁接受系统耳鼻喉科专科检查诊治率为100%，对照组为70.5%。

2.5 龋面研究组的患儿龋面均值为24.36，对照组为43.81。

2.6 心理健康状况研究组《0～6 岁儿童心理神经发育量表》平均得分对照组为66.70±3.16，对照组为56.10±8.22，P＜0.01；《儿童适应行为评定量表》研究组平均得分10.2±0.6，对照组平均得分为10.00±0.63，P＞0.1。

2.7 手术及并发症研究组共进行唇裂、腭裂、咽成形术及牙槽突裂手术共计823 台，术后出现并发症者（唇、腭复裂、腭瘘、牙槽突植骨感染等）26 例，术后出血大于15 mL 者35 例，术后呼吸道风险转入ICU 者10 例。对照组统计项目开展前3 年的临床资料，手术1 056 台，术后各类并发症合计83 例，术后出血大于15 mL 者127 例，术后呼吸道风险转入ICU 者21 例。两组比较有统计学差异（P＜0.01）。

3 讨论

3.1 唇腭裂专用哺乳工具推广使用有重要意义本研究人群中入组的病例来自广东省内，少部分来自广西贵港，因此在对规范化唇腭裂序列治疗对改善患儿生长发育的影响的研究中，地域、种群、遗传差异、饮食习性的影响极少。既往研究表明，唇腭裂专用哺乳工具能有效降低患儿呛奶发生率，增加进食效率，进而加强对患儿的营养保障［6］。因此唇腭裂专用哺乳工具推广使用率是本项目的一个重要指标，本项目组的三级综合防治措施施行中，分娩前即进行该内容宣教，出生后即鼓励该工具喂养使用。哺乳期内患儿任何年龄段入组即改用或继续使用该喂养工具。

3.2 唇腭裂规范化序列治疗指引实施对患儿生长发育的意义基于腭裂修复对进食功能的改善，其后进食效率及方式趋同于正常人［6］。本研究选取腭裂手术时间前后为研究节点，检验《指引》中辅助喂养技术、喂养指导、生长发育监测等措施，相对于同年龄组未接受规范化指引措施的已接受腭裂手术/未接受腭裂手术患儿，能否对改善患儿生长发育。结果表明，除红细胞值以外，尽管两组患者各项生长指数均低于国家指标参考值，但两组仍有显著差异，表明规范化的序列治疗措施对患者的生长发育、改善其营养状况仍有积极意义。参考《标准》的身高与体重对照表，研究组多个年龄组接近其标准值，而对照组多个年龄组均值偏低，表明研究组的营养发育状况好于对照组。考虑到BMI 在低龄幼儿中的适用性及其应用偏向于肥胖型筛查，本研究未将其纳入研究指标［7］。

3.3 规范化序列治疗推广实施后的语音跟踪、训练对提高患儿语音清晰度有重要意义语音清晰度方面研究组平均值优于对照组，表明规范化序列治疗推广实施后的语音跟踪、训练对提高患儿语音清晰度有重要意义。而两组间无明显差异主要是因为研究组年龄普遍偏小，集中在4～7 岁阶段，而对照资料中年龄分布相对较为零散，尽管未接受规范化的语音治疗措施，部分患者仍接受了不同程度语音训练，而且年龄较大的患者在语音发育水平、实验过程中的依从性也一定程度上优于年龄较小患者。但另一方面，对照组中存在一些散在的较晚接受腭裂修复/未接受腭裂修复，或修复不彻底的病例，其语音清晰度明显较低，造成其标准差较大。

3.4 较早接受口腔卫生宣教及保健治疗的意义

研究组龋面均数值明显更优，得益于研究组患儿较早接受口腔卫生宣教及保健治疗，除部分入组较晚的患儿，全口猛性龋、奶瓶龋的病例大幅减少，但由于部分腭裂及牙槽突裂患儿先天性部分牙列不齐难于清洁、部分牙先天缺失或畸形，龋失补牙面数在个别患儿仍然偏高。

3.5 接受耳鼻喉科系统专科监测、治疗能持续改善听力，从而影响患儿的语言、社交能力，进而有利于患儿心理状况建设心理发育方面研究组在0～2 岁时的得分较高，主要体现在语言、社交及适应能力上与对照组的得分差距［8］，其中，持续听力监测与中耳功能评价接受率与得分的相关性分析可信度为0.953，表明接受耳鼻喉科系统专科监测、治疗能持续改善听力，从而影响患儿的语言、社交能力，进而有利于患儿心理状况建设，而2～6 岁组在《适应行为量表》测试中无明显差异，表明非综合型唇腭裂患儿自然智力发育水平正常［9］。

3.6 手术并发症发生例数显著下降，手术安全性显著增加三个研究基地的临床数据表明，通过手术方式的推广统一及规范化，手术并发症发生例数显著下降，手术安全性显著增加。

综上所述，《先天性唇腭裂三级综合防治及规范化序列治疗指引》能提供最优的临床诊治路径及推广策略，有利于改善唇腭裂患儿的生长发育、听力、护齿、心理发育等，有利于提高手术的成功率，减少并发症，具有向全国更广大基层及边远地区进一步推广的价值。