支撑喉镜下低温等离子射频消融封堵内瘘口术治疗儿童先天性梨状窝瘘急性感染期的临床分析

张飞 益欢欢 张红 僧东杰

郑州大学附属儿童医院(河南省儿童医院 郑州儿童医院)耳鼻咽喉科 郑州 450000

先天(梨状窝瘘(congenital pyriform sinus fistula,CPSF)是在胚胎早期第三、第四咽囊或鳃弓异常发育形成，主要表现为颈部左侧反复肿胀，常合并急性甲状腺炎或甲状腺脓肿而被漏诊和误诊[1-2]。在感染静止期，通过颈外入路完整切除瘘管是有效的根治术式，但具有难度高、创伤大、并发症多等不足。故目前多采用内镜辅助下化学烧灼、电烧灼、激光烧灼等治疗方法。本研究回顾性分析2017-03—2019-10我院收治的40例CPSF急性感染期患儿的临床资料，以探讨支撑喉镜下低温等离子射频消融封堵内瘘口术的效果。

1 资料与方法

1.1临床资料40例患儿中，男18例，女22例；年龄(5.22±2.24)岁(范围：0.9～7)岁。均表现为颈前区反复肿胀。入院前均有抗生素治疗史，有切开排脓手术史3例，瘘管切除史1例。本院误诊为颈部脓肿30例、急性甲状腺炎4例、甲状腺脓肿3例、颈部囊性肿块1例、淋巴管瘤1例、甲状舌管囊肿1例。术前全部患儿均行颈部影像学和纤维喉镜检查。MRI平扫+增强检查，5例诊断为梨状窝瘘。影像特征为梨状窝变浅或消失。起源于梨状窝的含气管道可见气体影，甲状腺内侧见管状样结构，内含气体影，甲状软骨下角处存在含气腔隙。食管吞钡造影检查，4例诊断为梨状窝瘘。表现为患侧梨状窝底部细管道状钡剂充盈区。超声检查，8例诊断为梨状窝瘘。主要表现为管状低回声贯通皮下及患侧甲状腺区域含气体回声。纤维喉镜检查发现梨状窝内瘘口4例。均首次于我院行支撑喉镜下低温等离子射频消融治疗。内瘘口位于左侧39例，右侧1例。瘘管型3例，窦道型37例。

1.2手术方式气管插管全身麻醉，支撑喉镜下挑起充分暴露患侧梨状窝内瘘口。将低温等离子射频喉刀(型号：MC405，美创)插入内瘘口内1cm，由内向外充分烧灼，至周围黏膜发白使梨状窝内瘘口黏膜呈闭合状态即可。充分止血后观察无活动出血，退出支撑喉镜。术中注意保护喉返神经，消融时间为2 s/次。其中,8例患儿梨状窝内瘘口周围有脓性分泌物，按压颈部包块可见大量脓性分泌物由内瘘口溢出，吸净后再行射频封堵内瘘口。3例合并甲状腺脓肿的患儿，同时实施脓肿切开引流术，术后继续抗感染治疗并鼻饲饮食1周。

1.3治愈标准(1)颈部无肿胀、无吞咽疼痛及按压痛。(2)喉镜检查显示内瘘口瘢痕形成、闭合良好。如在随访期间不能满足以上2个标准，则为复发。

2 结果

本组手术时间(26.34±5.25)min(范围：20～30 min)。住院时间(8.12±2.46)d(范围：7～10 d)。术后应用抗生素治疗1周。经胃管鼻饲饮食1周后复查喉镜，40例患儿的梨状窝内瘘口瘢痕形成好，黏膜稍有水肿，拔除胃管开始经口进食。3例患儿术后当天即出现声嘶，术后2个月内逐渐恢复正常。随访1～24个月，40例患儿的内瘘口均1次成功封闭，均未发生感染、呛咳、吞咽困难、喉返神经损伤、颈部肿胀等并发症，亦无复发病例。

3 讨论

CPSF多发生于左侧颈部，约占90%，可能与胚胎早期第四鳃弓发育不对称或右侧后鳃体消失有关[1]。儿童期的CPSF约占80%，无明显性别差异，本研究中男女比例1∶0.8。一般情况下仅有内瘘口而无外口，为不完全型CPSF(窦道)。少数情况下因感染导致皮肤破溃，或切开引流在皮肤形成外口时，则成为完全型瘘(瘘管)[3-4]。本研究中,37例窦道，3例瘘管(2例在普外科行切开引流，1例于我科行梨状窝封堵内瘘口时做切开引流)。

CPSF非感染期时可无任何临床症状和体征。当上呼吸道感染细菌经瘘口进入颈深部引起急性感染时，早期表现为左侧颈部肿块伴疼痛、反复发热，或合并急性化脓性甲状腺炎，偶可引起颈部弥漫性肿胀。后期则可形成颈部脓肿,切开引流后易反复发作或形成不易愈合的瘘管。因该疾病发病率低,临床表现及影像学特征不典型，常在普外科或儿科诊治，容易误诊、误治。本研究中的40例患儿均经其他科室按颈部左侧脓肿(30例)、急性甲状腺炎(4例)、甲状腺脓肿(3例)、颈部囊性肿块(1例)、淋巴管瘤(l例)、甲状舌管囊肿(1例)治疗无好转后转入我科。其中脓肿切开引流3例，瘘管切除1例。本研究中有7例患儿因内瘘口开口于甲状腺引发急性甲状腺炎症和甲状腺脓肿而漏诊。因此，儿童反复出现颈前肿胀或急性甲状腺炎时，应考虑CPSF的可能性[5-6]。

对拟诊为CPSF的患儿，需常规进行超声、食管吞钡造影、颈部MRI、纤维喉镜等检查[7]。随着影像学诊断水平的提高，CPSF的诊断率亦随之提升。超声检查可显示颈深部软组织感染区，有利于明确感染区与甲状腺的关系，但容易误诊为颈部软组织感染，本研究中8例(20%)患儿经超声确诊。食管吞钡造影检查中4例(10%)诊断为CPSF，典型表现为患侧梨状窝底部细管道状钡剂充盈区。急性感染期时，内瘘口因水肿造成阻塞而显示阴性。在炎症消退后6～8周，即炎症静止期再行造影可提高敏感性[8]。颈部CT平扫表现为患侧梨状窝变浅或消失，颈部软组织感染累及同侧甲状腺时，其内可含气腔，其中5例(12.5%)确诊为梨状窝瘘，可作为食管吞钡造影检查阴性的辅助检查。纤维喉镜检查较上述影像学检查更为方便、快捷，发现梨状窝内瘘口时可直接确诊[9]。但由于内瘘口常被黏膜皱襞遮蔽，或水肿造成区域性闭合，不易发现内瘘口。故当梨状窝区水肿明显时，应高度重视CPSF的可能。本研究中4例(10%)发现内瘘口。因此，对高度怀疑CPSF的患儿全麻下行支撑喉镜检查是确诊的最佳方法。

在CPSF的急性感染期，传统治疗方案是应用足量抗生素控制感染，当脓肿形成时行脓肿切开引流，待急性感染期控制后，再实施开放性手术切除。该治疗方法存在创伤重、难度大、并发症较多(声嘶、咽瘘)、瘢痕影响美观、易复发等不足[10]。近年来，随着对CPSF认识的提高和内镜技术的普及，内镜下激光烧灼、电烧灼、化学烧灼等微创技术由于具有易操作、手术成功率高、并发症少、颈部无瘢痕等优势，已成为治疗CPSF的主要手段[11-12]。但由于烧灼范围和热损伤程度不易控制，热扩散可能造成喉上神经及喉返神经损伤；而且要求急性炎症控制后才能实施手术治疗；加之后期在内镜下利用可吸收缝线将梨状窝内瘘口封闭的手术难度更大，对术者的技术水平要求更高等，目前临床仍未普及开展。

支撑喉镜下低温等离子射频消融封堵内瘘口的手术操作相对简单、热损伤小，对周围组织、喉返神经保护性好。窦倩雯等[13]在CPSF感染静止期采用低温等离子射频消融封堵梨状窝瘘的复发率仅为5.8%。本研究对40例CPSF急性感染期患儿行低温等离子射频消融封堵内瘘口(其中3例同期行颈部脓肿切开引流术)，术后鼻饲1周，并应用抗生素1周后出院。4周后颈部肿胀完全消退，在1～24个月随访时均未见复发。所有患儿均未发生颈部疼痛、呛咳、喉返神经损伤等并发症，充分表明了支撑喉镜下低温等离子射频消融封堵内瘘口术治疗CPSF急性感染期的有效性和可行性。

综上所述，对于颈部皮肤完整、瘢痕不明显的CPSF急性感染期患儿，在无麻醉禁忌证的前提下，支撑喉镜下低温等离子射频消融封堵内瘘口术是一种安全、有效的治疗手段。但对因解剖发育导致张口受限无法采用支撑喉镜暴露梨状窝的患儿，以实施开放性手术为宜。