肝包虫微波消融术后胆管支气管瘘1例报告

周留馨，郭 雅，袁佳琪，任 利，王海久，樊海宁，王志鑫

青海大学附属医院 a.肝胆胰外科,b.影像中心，西宁 810001

1 病例资料

患者男性，20岁，藏族，学生，因“间断右上腹疼痛3年，加重1个月”于2015年9月2日入本院。既往有密切牛、羊、犬等牧区动物接触史，3年前因腹痛就诊于当地医院行三期动态增强检查(图1a)，诊断为“肝包虫(泡型)”，长期间断口服“阿苯达唑片”治疗。此次入院查体：皮肤巩膜未见黄染。腹部平坦，腹软，右上腹肋缘下4 cm可触及包块，包块质硬，轻压痛。右上腹压痛阳性。血常规：WBC 6.62×109/L，NE% 50.64%，Hb 141 g/L，PLT 359×109/L。肝功能：ALT 515 U/L，AST 433 U/L，TP 98.2 g/L，Alb 32.1 g/L，GLB 66.1 g/L，ALP 191 U/L，GGT 150 U/L。凝血：PT 14.6 s，INR 1.21。乙型肝炎五项：HBsAg(+)，HBeAg(+)，抗-HBc(+)。腹部彩超：肝内实性占位，肝内胆管扩张。腹腔三期动态增强：肝S8段(1.8 cm×1.6 cm)、S5段(11.38 cm×10.13 cm)类圆形低密度影，以S5段病灶为著(图1b)。结合患者病史、查体、辅助检查，诊断：肝包虫(泡型)，慢性乙型肝炎。经科室讨论，患者肝S8段单发病灶<4 cm，可先行肝脏病损切除术+胆肠吻合术治疗肝S5段肝包虫病，术后择期行S8段病灶微波消融术，故于2015年9月16日行肝脏病损切除术+胆肠吻合术，术中可见病灶位于肝S1、S2、S3、S4、S5、S8段，大小约10 cm×8 cm，术后病理：(肝脏)包虫病。术后复查腹部CT提示：肝呈左叶切除术后改变，术区积液并部分考虑包裹(图1c)。

术后1年半(2017年2月10日)，因“腹痛、腹胀3个月余”再次住院。入院查体：皮肤巩膜可疑黄染。腹部平坦，上腹可见约10 cm陈旧性手术疤痕。腹软，右上腹压痛阳性。血常规：WBC 6.62×109/L，NE% 64.9%，Hb 110 g/L，PLT 230×109/L。肝功能：ALT 53 U/L，AST 118 U/L，TBil 35.2 μmol/L，DBil 21.6 μmol/L，IBil 13.6 μmol/L，TP 65.5 g/L，Alb 24.4 g/L，GLB 41.1 g/L，ALP372 U/L，GGT 118 U/L。凝血：PT 14.0 s，INR 1.16。入院后给予对症支持治疗，并完善影像学检查，提示“肝左叶缺如，肝S8段病灶(1.7 cm×2.2 cm)，考虑肝泡型包虫”(图1d、图2)。故诊断为：肝泡型包虫病(S8段)。经科室讨论，患者S8段单一病灶<4 cm且病灶距离肝门>2 cm，未侵犯较大的胆道及血管，故行肝S8段泡型包虫微波消融术。术后1周患者出现右上腹持续性胀痛伴右下腹隐痛。查体：皮肤巩膜黄染。腹部平坦，上腹可见约10 cm陈旧性手术疤痕，右侧腋前线第10肋间可见一直径约0.1 cm手术戳孔，内有胆汁样液体溢出。上腹压痛可疑阳性，下腹无明显压痛。血常规：WBC 2.98×109/L，NE% 65%，Hb 87 g/L，PLT 195×109/L。肝功能：ALT 33 U/L，AST 48 U/L，TBil 317.1 μmol/L，DBil 185 μmol/L，IBil 132.1 μmol/L，ALP 123 U/L，GGT 28 U/L。结患者病史、查体、辅助检查，诊断为：(1)肝S8段泡型包虫微波消融术后；(2)肝包虫术后；(3)肝左叶切除术后；(4)胆肠吻合术后；(5)慢性乙型肝炎；(6)怀疑肺结核；(7)胆瘘。经拉氧头孢、比阿培南抗感染、经微波消融针道引流胆汁及对症支持治疗1周后，患者间断出现咳胆汁样或红褐色液体。血常规：WBC 7.02×109/L；NE% 85.1%，Hb 73 g/L,PLT 119×109/L。肝功能：ALT 15 U/L，AST 20 U/L，TBil 294.3 μmol/L，DBil 162.3 μmol/L，IBil 132 μmol/L，ALP 51 U/L，GGT 7 U/L。凝血：PT 21.0 s，APTT 83.7 s，INR 1.79。结核杆菌DNA测定(+)。结合患者症状、体征及辅助检查补充诊断为：肺结核、胆管支气管瘘。患者术后复查胸部+腹部CT如图3。因患者肝功能差，暂未抗结核治疗，继续给予阿比培南抗感染、补充血浆及凝血因子、胸腔闭式引流、气管插管、呼吸机辅助呼吸等支持治疗后病情好转，出院后患者前往传染病医院治疗肺结核。

注：a，2012年首诊行三期动态增强检查，门静脉期显示未见S8段病灶；b，2015年术前行三期动态增强检查，门静脉期显示肝左叶及S8段病灶未见强化，肝左叶病灶内见钙化灶；c，术后10 d复查，肝左叶呈切除术后改变，术区积液；肝S8段病灶显示欠清；d，2017年行微波消融术前，肝S8段病灶增强后呈环形强化，其内未见强化。图1 第1次入院肝脏病损切除术前后对比

注：a，MRI检查示肝S8段病灶多发囊状长T2信号影；b，病灶边缘DWI呈高信号；c，肝S8段病灶增强后动脉晚期边缘轻度强化；d，MRCP示肝内胆管扩张。图2 2017年2月入院后行院微波消融前影像学检查

注：a，微波消融术后行CT检查，示肝S8段处积气积液，并置管，肝周少量积气积液；b，右肺下叶可见实变伴胸腔积液；c,1周后复查CT，示右肺感染加重并右侧胸腔包裹性积液形成。图3 微波消融术后复查

患者因“间断上腹部疼痛不适伴巩膜黄染1周”于2017年12月18日再次住院。入院查体：皮肤、巩膜黄染。腹部平坦，上腹可见约10 cm陈旧性手术疤痕，右侧腋前线第10肋间可见一直径约0.1 cm手术戳孔，内有胆汁样液体溢出。腹软，右上腹压痛阳性，腹肌无紧张。辅助检查，血常规：WBC 5.32×109/L，NE% 75.1%，Hb 115 g/L,PLT 117×109/L。肝功能：ALT 17 U/L，AST 32 U/L，TBil 93.5 μmol/L，DBil 53.9 μmol/L，IBil 39.6 μmol/L，TP 72.3 g/L，Alb 28.4 g/L，GLB 43.9 g/L，ALP 238 U/L，GGT 56 U/L。凝血：PT 11.4 s，INR 0.95。患者因“梗阻性黄疸”急诊行“经皮肝穿刺胆道引流术”，术中造影可见PTCD管远端置于包虫残腔内，并见包虫残腔与胆管、结肠、右肺静脉相通，故明确诊断为“胆管支气管瘘”。术后复查肝功能：TBil 61 μmol/L，DBil 38.6 μmol/L，IBil 22.4 μmol/L。术后影像学检查提示：胆总管及肝内胆管扩张，置管影处吻合口炎性反应性水肿并轻度狭窄(图4a)。此后患者长期留置PTCD管引流，每3个月复查并更换1次PTCD引流管，于2019年3月门诊复查时拔出PTCD引流管。于2020年10月20日本院门诊复查腹部CT平扫(图4b)，未见异常，患者经长期PTCD引流治疗后胆管支气管瘘自行闭合。

注：a，2017年12月18日入院PTCD后行腹部平扫CT检查，示胆总管及肝内胆管扩张，置管影处吻合口炎性反应性水肿并轻度狭窄；b，2020年10月20日行腹部CT检查未见异常。图4 患者PTCD术后随访

2 讨论

胆管支气管瘘(bronchobiliary fistula，BBF)是指因各种原因所致胆道与支气管之间发生异常相互交通的瘘管，肝脏分泌的胆汁可经该通道咯出体外。根据其病因可分为先天性BBF与获得性BBF，先天性BBF在临床中极为少见[1]，第1次由Neuhauser等[2]于1952年报道了1例女婴出现先天性BBF。而获得性BBF病因较多，常见有肝包虫病、胆道寄生虫、外伤、肝脓肿、医源性损伤等，其最早见于1850年由Peacock等[3]报道了1例肝包虫病患者发生了BBF。临床表现上，由于肺部受胆汁化学刺激或细菌感染产生的炎症继而引起肺通气功能障碍[4-5]。其最典型的临床表现为“胆汁样”痰，即原本胆管内存在的胆汁经过病理性瘘道由痰液中咯出，痰液呈黄色或黄绿色，化脓性痰液呈碱性，胆色素阳性等[6]。除此之外，BBF的临床症状缺乏特异性表现，如：寒战、发热、咳嗽、黄疸、腹痛等。实验室检查中，大部分患者血常规可表现为WBC、NE%明显增高，而少部分患者早期可因胆汁返流进入肺部形成化学性炎症，从而表现为WBC及NE%仅轻度升高甚至降低[7]。BBF的形成，多伴有胆道的梗阻及胆汁的丢失，故生化检查中多数可见TBil及DBil升高，低钾血症甚至代谢性酸中毒等。而最具诊断意义的则是痰液检查中胆红素测定明确含有胆汁成分，此为BBF诊断的金标准。影像学检查、X线平片常具有右侧膈肌形态异常、胸腔积液、肺炎或肺不张、肝脏位置出现气液平表现等。同时，胆汁刺激引起的肺实变可能被误诊为肺炎[8]。CT、B超及MR对于肝脏原发疾病诊断意义重大，对BBF的诊断意义较为有限，通常可在CT、B超及MR中观察到肝脏肿块位置出现气体密度影。而经皮肝穿刺胆道造影及经内镜逆行胰胆管造影常作为诊断BBF的主要方法。通过造影，不仅可以明确患者瘘道形成的位置、大小、走形，而且还可以明确患者胆道下段梗阻情况。而其主要治疗原则包括：解除胆道梗阻、控制感染、闭合瘘口、积极治疗原发疾病[9]。尤其应注重胆道梗阻的解除，胆汁引流的通畅，否则瘘管较难闭合。而BBF的治疗，早年多采用外科手术，具体术式应根据患者原发病及瘘管情况决定。随着内镜技术的发展，近年已逐渐过渡到采用PTCD、ERBD、瘘口栓塞等治疗方式。根据Liao等[10]统计报道近30年国外BBF患者总共67例，33例接受介入或内镜治疗，28 例接受了外科治疗，结果疗效基本相似。随着内镜技术的逐步成熟、完善，因其微创、创伤小、手术风险较小的优点，介入、内镜治疗BBF已逐渐成为主流。

本例中，患者因肝包虫行左半肝切除+胆肠吻合术后1年半，定期复查时发现包虫复发。包虫病灶位于肝S8段，也就是肝右前叶上段。其紧邻膈肌和第二肝门，位置较高。故在行肝S8段泡型包虫微波消融术后，形成医源性损伤所致的BBF。其发生可能的原因有膈肌旁热损伤、包虫病灶直接侵犯膈肌或微波消融后局部感染，甚至是消融后胆道狭窄。同时患者术后吻合口轻度狭窄，胆道压力升高，也是BBF出现的病因之一。本例患者在术后2周出现典型症状即咳“胆汁样”痰液，对明确诊断有重大帮助。同时，本例患者X线平片表现为右上肺包裹性液气胸、右侧胸腔积液，左肺多发粟粒小结节。腹部CT可见肝周积气伴渗出及PTCD术中造影见包虫残腔与胆管、结肠、右肺静脉相通。也可明确患者诊断。

总之BBF是一种病情复杂、病情重、病死率高的罕见临床疾病[11]，该例患者警示临床医生在行微波消融治疗肝脏病灶时，尤其是S2、S7、S8等位置靠近膈肌的肝段时，术中操作应注意保护膈肌。同时术后患者出现发热、咳嗽、咳痰等临床表现，影像学检查出现肝周积气、肺实变等,及时想到BBF的可能性。

利益冲突声明：所有作者均声明不存在利益冲突。

作者贡献声明：周留馨负责资料收集、整理、分析，撰写论文；郭雅、袁佳琪、任利、王海久负责收集整理患者资料；樊海宁、王志鑫负责拟定写作思路，指导撰写文章并最后定稿。