骨盆指文献系统评价

王平，龙晓宙，张文文，马娅琼，黄刚，周星，骆伊丽，毛泽庆*

作者单位：1.甘肃省人民医院放射科，兰州730000；2.兰州大学第一临床医学院，兰州730000

骨盆指是一种异常的骨性结构连接到正常骨盆骨骼的先天性变异，医学影像学检查在骨盆指的发现和诊断过程中占有重要的地位。既往文献中所报道的骨盆指大多数被X 线检查发现。然而，随着现代影像学成像技术的发展，如计算机断层扫描(computed tomography，CT)和磁共振成像(magnetic resonance imaging，MRI)提供了更好的密度及组织分辨能力诊断盆腔指和鉴别诊断。本文通过对既往报道的骨盆指相关文献进行系统评价，并结合笔者在工作中发现的2 例患者(图1,2)，探讨骨盆指的影像表现及临床特征。

1 材料与方法

1.1 文献检索策略

计算机检索PubMed、Embase、The Cochrane Library、中国期刊全文数据库、维普网及万方数据库，检索时限为自建库起至2020年4月，中英文检索词包括“骨盆指”、“骨盆肋”、“骶骨肋”、“Pelvic digit”、“Pelvic rib”、“Sacral rib”及“Eleventh finger”。检索采取主题词和自由词相结合的方式。

1.2 纳入研究文献基本信息

共检索出33 篇相关中、英文文献，检索结果均为病例报道。通过阅读标题、摘要及原文，排除2 篇重复文献及3 篇未提供具体病例信息的文献。最后，共有28 篇符合本系统评价的文献被纳入。其中英文文献27篇，中文文献1篇。

2 结果

2.1 骨盆指临床资料评价

纳入本系统评价的文献报道了43 例患者骨盆指病例，其中4例患者为多发病例，其余为单发。除其中1例患者双侧髂骨发病外其余均为单侧发病。患者年龄15～67 岁，其中男性患者29 例，女性患者10 例，4 例患者性别不详或未提及。17 例患者出现与骨盆指相关或可疑相关症状，其余病例均为无关疾病检查或外伤后检查偶然发现。7 例患者的骨盆指被手术切除，3 例患者使用对症治疗，其余患者未使用临床手段干预或未提及治疗方案。

2.1 骨盆指影像学评价

纳入文献中应用X 线及CT 或仅用CT 检出骨盆指的患者为14 例，X 线、CT、MRI 共同应用检出骨盆指的患者为5 例，其余病例均为X线检出。影像学显示25例患者骨盆指发生于髂骨，7例患者骨盆指发生于髋臼、耻骨、坐骨，8例患者骨盆指发生于骶尾骨，2例患者骨盆指发生于侧腹壁，1例患者骨盆指发生于股骨大转子。35 患者骨盆指影像学表现为手指状、肋状外观的骨性结构，骨节具有良好皮髓质结构，其余病例呈三角状、条状等外观。33 例患者骨盆指影像学可见假关节形成，3例患者骨盆指无假关节形成，其余病例未提及假关节结构。

表1 骨盆指文献系统评价

对文献报道的骨盆指临床基本资料、发生部位、形态表现及临床治疗等信息进行系统评价，具体内容见表1。

3 讨论

3.1 命名及发病部位

在以往的文献报道中，骨盆指也被称为骨盆肋、骶骨肋和第十一指等[1,10,28]。Sullivan和Cornwell在1974年首次报道了1例15岁女孩的骨盆指并最终通过手术切除。骨盆指可以发生在骨盆的多个区域，如骶骨[23,28]、尾骨[2]，甚至腹壁[5]，笔者通过系统评价结果发现既往文献报道的最常见的发病部位是髂骨，且以右侧髂骨居多，作者在工作中发现的两例骨盆指也均发生在右侧髂骨(图1)，目前对此现象尚缺乏理论解释。目前报道的骨盆指多数为单侧发生，偶有双侧或多发[7,9]。

骨盆指或骨盆肋的术语是有争议的。Greenspan 等[29]认为起源于髂骨的骨盆指可能代表骨化性肌炎，因此建议将骶骨/尾骨指与骨盆指区分开。然而，以往文献报道的病例和我们报道的病例显示大部分骨盆指起源于髂骨，具有良好的皮质外观和假关节。我们认为骨盆指与骨化性肌炎有不同的临床病史和影像学特点，在其发病机制未能明确前，起源于骨盆环的这种异常应被统称为骨盆指。

3.2 发病机制

骨盆指的病因尚未完全明确。既往大多数学者提出的理论是异常起源于具有形成肋骨或指骨能力的中胚层。在胚胎发生的前6 周，第一尾椎的软骨基质与脊柱融合失败，未融合的软骨基质随后形成异位的可分节的骨盆指[5,9,18]。

3.3 临床表现

骨盆指通常无明显临床症状而被偶然发现，通常不需要手术。然而在对文献的系统评价中发现有一些病例由于骨盆指靠近髋关节或会阴的其他结构，曾有疼痛或功能损伤的报道，并进行了必要的手术切除[14,18,27]。有学者认为未生育女性发生于骶尾部的骨盆指可能会在未来分娩时引起并发症[1,28]。Sullivan等[1]切除了1例15岁女孩的骨盆指以预防将来可能出现的产科问题。因为目前的报道显示骨盆指是一种良性畸形病变，笔者认为对无骨盆指相关症状的患者无需进行不必要的手术切除。

3.4 影像学表现

文献的系统评价发现大部分的骨盆指是在不相关疾病的影像检查中偶然被发现，所以被认为是一种罕见的畸形或变异。然而，越来越多的影像学检查在临床诊疗的应用可能会增加骨盆指的检出率，本文中报道的两例骨盆指发现间隔时长仅为3 个月。影像学显示骨盆指具有指骨样或肋骨样外观，绝大多数表面光整，骨节具有完整的皮髓质结构，在各骨节或骨盆起始部位具有一个或多个假关节结构。CT多平面重组和三维成像可以准确地确定骨盆指的位置、长度、结构及与周围结构的毗邻关系。由于较低的空间分辨率，MRI对骨盆指的发现能力较X 线平片和CT 低，但MRI 对判断皮髓质结构、骨髓水肿、假关节软骨及骨盆指对周围软组织的影响则更有优势[23]。

3.5 鉴别诊断

需要和骨盆指鉴别的疾病包括骨软骨瘤、骨化性肌炎和Fong 氏病。骨软骨瘤和骨盆指均可见软骨，骨软骨瘤的特征是形成软骨帽，而骨盆指的软骨通常位于假关节表面。骨化性肌炎是一种创伤后在肌肉或软组织内形成不规则骨组织的疾病，而骨盆指大多无外伤史，其指状外观、完整的皮髓质及假关节结构有利于与骨化性肌炎鉴别[4,29]。Fong 氏病的特征表现是对称性髂骨翼“三角”形骨性凸起，或称为“髂骨角”[30]。

3.6 本研究不足

由于系统评价中纳入研究的文献均为病例报道，大部分报道对骨盆指的临床表现、诊疗过程及误诊或漏诊原因未能深入探讨，因此对本系统评价质量有所影响。

3.7 结论

影像学显示骨盆指大多数为发生于骨盆骨质并具有指骨样或肋骨样外观，绝大多数表面光整且骨节具有完整的皮髓质结构，在各骨节或骨盆起始部位具有一个或多个假关节结构。无症状的骨盆指大多为偶然发现，识别这种良性异常并进行鉴别诊断对于避免不必要的临床干预非常重要。CT重建图像可以观察骨盆指的外观与结构，磁共振成像可对观察骨盆指假关节软骨、与周围软组织的毗邻关系及鉴别诊断提供有价值的信息。

作者利益冲突声明：全体作者均声明无利益冲突。