多脏器包虫病一例并文献复习

刘 丹，郭艳平，热依汉古丽·阿卜力孜，王秋萍，杨 青，王光辉，沙焕臣，刘 昌，杨筱凤

西安交通大学第一附属医院 1妇产科 2影像科 3普通外科，西安710061

包虫病又称棘球蚴病，是棘球绦虫的幼虫感染人体所致的疾病，为人畜共患病。我国是世界上棘球蚴病流行最严重的国家之一，主要由细粒棘球绦虫和多房棘球绦虫引起。2012年我国棘球蚴病专项流行病学调查显示人群平均患病率为0.24%，儿童血清抗体阳性率为3.15%，西藏地区检出率全国最高[1]。包虫进入人体后首先定植在肝和肺，少数通过血液和淋巴循环进入其他脏器，引起囊型包虫病和泡型包虫病。肝脏为好发部位，其次为肺脏，其他受累脏器依次为腹腔、盆腔、脾、肾、脑、骨、肌肉、皮下、眼眶等[2]。本文报道的多脏器、多部位包虫病例，从19岁开始先后罹患肝包虫病、肺包虫病和盆腔包虫病，病史近30年，包虫病多次复发，经历多次手术治疗。通过回顾该病例诊疗特点，希望在女性复发性包虫病治疗中提供一些思路。

临床资料

病史资料患者郭某，女，46岁，甘肃籍，因“肝包虫病复发术后22个月，发现盆腔包块17个月”于2019年11月入院。2018年1月因 “肝脏占位”于本院肝胆科治疗，术中探查肝左内叶临近肝圆韧带处、左内叶膈面及肝右叶膈面见3个圆形囊性包块，质软，包膜完整，凸出肝脏表面，与肝圆韧带、腹壁软组织及膈肌广泛黏连。胃、十二指肠、空回肠未触及异常。术中包块无破裂，完整切除肝脏包块，因右后叶膈面包块与膈肌黏连紧密，为避免包块破裂囊液外溢导致包虫扩散，切除局部膈肌完整切除包块后进行膈肌修补。2018年6月复查行盆腔B超提示子宫右前方囊性包块，呈蜂窝状，大小约82 mm×72 mm（图1A），子宫左后方囊性包块，呈蜂窝状，大小约79 mm×66 mm（图1B），否认恶心、呕吐、腹泻、腹胀等不适，大小便正常，月经表现正常。因处于肝脏手术恢复期未行手术，口服阿苯达唑抗虫治疗 （200 mg/次，每日2次），定期随诊包块大小，入院前盆腔B超提示右附件区可见两个56 mm×57 mm、38 mm×24 mm混合回声团。

既往史及月经婚育史患者幼年居住牧区，有牛羊犬接触史。1992年患者19岁时因 “肝脏占位”于外院手术时确诊肝包虫病，行肝包虫+肺右叶包虫病灶切除术，术中情况不详，术后未抗虫治疗及定期随访。10年后，即2002年，因肝包虫复发再次于外院行肝包虫切除术，术后依然未抗虫治疗及定期随访。患者月经婚育史无特殊，G2P1，16年前足月妊娠因产科因素行剖宫产术。

体格检查及辅助检查入院查体神志清，精神状态良好，营养状态中等，查体合作。上腹部可见一L型手术瘢痕，愈合良好。专科查体子宫右后方触及直径约6 cm囊性包块，形态不规则，无压痛。其余查体无特殊。

入院进行盆腔CT+血管成像检查，盆腔血管成像见右附件区囊实性病变，病变与右侧髂内动脉脏支分支动脉关系密切，与右侧髂内静脉分支关系密切，直肠周围脂肪间隙内多发类圆形软组织结节 （图1C）。盆腔CT提示：宫颈后壁直肠窝封闭，可见不规则小结节，右侧直肠窝可见不规则小结节，平均CT值约41 HU，直肠受压变形。该结节前上方可见一囊实性肿块，囊性部分CT值约8 HU，实质部分密度不均，平均CT值约42 HU（图1D～1F）。

图1 盆腔包虫影像学表现Fig 1 Imaging findings of pelvic hydatid

治疗经过 结合病史及影像学资料，考虑该患者为 “盆腔包虫病”。入院后根据体重按照10～15 mg/kg调整阿苯达唑剂量为400 mg/次，2次/日口服，术前1周预处理。妇产科、肝胆科、麻醉科、影像科等多学科会诊决定进行盆腔包虫切除术。术前100 mg氢化可的松预防过敏，术中见部分大网膜黏连于腹膜表面，部分肠管与后腹膜黏连，钝锐性分离黏连后见子宫常大，双侧输卵管及卵巢外观未见明显异常。盆腔多发囊性包块，灰白色，壁厚，最大者位于右侧髂血管区，紧贴阔韧带后方，直径约60 mm，基底部紧贴右侧输尿管；子宫左后方浆膜面近骶韧带处向后凸起一直径20 mm白色包块；子宫直肠陷窝腹膜后可及3个病灶，直径20～40 mm，位于双侧直肠阴道间隙。故行全子宫+双附件切除术+盆腔包虫切除术，以盐水纱布保护术野周围脏器及切口，完整分离并切除右侧髂血管区包虫外囊，由于道格拉斯腔病灶与周围器官黏连紧密，尽力清除虫体及囊液直至肉眼无可见病灶，用浓度为10%的氯化钠液冲洗浸泡术野10 min以杀灭原头蚴，分离剥除囊壁切除全子宫及双附件，最后再次用10%浓氯化钠浸泡手术创面预防复发。术后有囊壁破裂后见白色内容物为富有弹性的白色粉皮状半透明膜，囊液清亮，囊壁较厚，色白，质地致密 （图2A），术后病理结果提示 “盆腔包块包虫囊肿” （图2B），术后24 h口服阿苯达唑400 mg/次，2次/日治疗，定期监测肝肾功，目前随访无复发。

讨 论

图2 盆腔包虫囊内容物大体标本及病理结果Fig 2 Pathological results and gross specimens of pelvic hydatid

包虫病的临床特点包虫病为人畜共患病，在我国主要流行于畜牧业发达的新疆、青海、宁夏、甘肃、内蒙古和西藏等省区。第二次全国人体重要寄生虫病现状调查显示人群棘球蚴病检出率依次为西藏（2.76%）、 四川 （2.33%）、 青海 （1.91%）、 宁夏 （1.41%）和甘肃 （0.90%）[3]。

囊型包虫病犬是终宿主，羊、牛是中间宿主；泡型包虫病终宿主主要为狐，中间宿主主要是鼠。人因误食虫卵成为中间宿主而患病，囊型包虫病主要出现压迫症状，囊肿破裂后可导致感染、高热、胆道梗阻及门静脉高压等，预后较好。泡型包虫病主要以浸润扩散为主，有 “虫癌”之称[1，4]。肝泡型包虫病诊断后10～15年的病死率达90%[5]，高死亡率与未治疗或治疗不当有关，因此肝包虫病的治疗中，早发现、早诊断和规范治疗非常重要。结合既往病史及临床表现本例患者考虑属于囊型包虫病。

包虫病虽然以肝脏好发，但也可以波及全身很多脏器。治疗上以手术治疗为主，药物治疗为辅，减少并发症，提高生存率和生活质量[1]。手术可彻底清除和杀灭包虫虫体而达到根治目的。术前全面全身影像学检查明确包虫囊肿定位和数量 （大小），以及与周围重要脏器的关系，充分评估手术难度，制定最佳手术方式，如果涉及多个脏器，建议多学科协作联合诊治。女性盆腔包虫病治疗还应考虑患者年龄和生育要求。

手术切口部位和长度的选择以充分显露为原则，术中应采取严密措施保护囊肿周围组织或器官，防止包虫囊液溢出而污染周围组织及腹腔而发生腹腔种植。术中预防性使用100 mg氢化可的松，备好抢救过敏休克预案[6]，以尽可能完整切除包虫囊肿避免复发为原则，同时兼顾患者生育要求。术中用浓度为10%的氯化钠溶液冲洗浸泡手术野可杀灭原头蚴预防复发，术后需足量全程规律口服阿苯达唑抗虫药。有生育要求者在规范治疗的基础上指导妊娠。

复发包虫病的常见部位和可能原因分析包虫病通过消化道传播，人因误食虫卵患病。虫卵进入人体后在胃内通过胃液消化虫卵脱壳，幼虫进入十二指肠肠壁微小静脉，经门静脉血循环至肝、脾、全身各个脏器发育成包虫病灶。

多脏器、多部位复发的包虫病患者少见，目前研究均为病例报道。1994年至今国内共报道10余例。引起多脏器、多部位包虫病原因可能有：（1）包虫定植部位可能与虫卵随血液循环停留至脏器的时间有关，肝脏为门静脉血直接经过器官，肝包虫常为首发部位[7]。（2）肝包虫囊因外伤、手术、穿刺破裂等可引起腹腔种植播散。（3）长期与牛羊群密切接触致包虫反复感染可能也是其原因之一。

本例患者幼年居住牧区，有牛羊犬接触史，属于包虫病高危人群。病程长，病史27年，全身多脏器受累，先后罹患肝包虫、肺包虫及盆腔和腹膜后包虫。分析其反复复发的可能原因有：（1）久居牧区，地区防疫未做到犬犬投药、月月驱虫，接触牛羊犬，存在反复粪口传播风险；（2）治疗不规范，患者初次诊断年龄19岁，前两次肝脏及肺部包虫术后未口服阿苯达唑抗虫治疗；第3次肝包虫术后阿苯达唑药物剂量未达有效治疗剂量；（3）幼年未口服抗虫药预防包虫感染。

盆腔包虫病的临床特点盆腔包虫病在流行地区很少见[8]。文献报道国外盆腔包虫病发病率0.20%～2.25%[9]。国内报道的发病率为0.2%～0.9%[10]。盆腔包虫临床表现常不典型，包块压迫周围组织可出现下腹坠胀、疼痛、包块累及子宫可出现白带增多、经量改变及不孕等。盆腔包虫病的确诊率不高，约51.39%盆腔包虫病在包虫病普查时发现，约22.22%为其他疾病就诊时意外发现，另一些则是在分娩或因其他疾病进行手术时被发现，妇科检查发现的女性包虫病不足20%[11]。

盆腔包虫病多由肝包虫播散转移而来，原发性盆腔包虫病很少见[12]。谢鹏等[13]对48例复发性肝囊型包虫病患者再次手术进行探讨，48例患者中仅1例为腹膜后右肾内侧复发，但无盆腔腹膜后复发病例。本例患者术中见包块位于盆腔及盆腔腹膜后，考虑可能为盆腔腹膜后原发病灶，因为肝脏及肺脏包虫囊破裂囊液外溢难以越过下腹部其他器官直接穿透腹膜到达盆腔腹膜后。

影像学检查在盆腔包虫病早期诊断中的意义影像学检查在包虫病诊疗中至关重要。超声便捷、无创、经济，是盆腔包虫病诊断的首选手段[12]。无并发症的早期原发性囊肿的超声图像特点是囊壁光滑而完整，呈双层结构。多子囊型包虫病灶超声显示为边界清楚的圆形或椭圆形无回声病灶，壁厚，囊内可见大小不等的小囊状结构，呈 “蜂房状”[14]。于兰等[15]对40例盆腔包虫患者的超声影像进行分析，结果显示6例表现为盆腔圆形或类圆形囊肿，伴增厚的囊壁回声；11例多发型包虫囊肿，在盆腔内有2个以上包虫囊肿声像，呈 “囊连囊”征象；15例子囊型包虫囊肿，在母囊无回声区内见多个大小不等环形中强回声，呈 “囊中囊”征象，5例感染型包虫囊肿表现囊内絮状不均的回声；3例破裂型包虫囊肿显示内囊塌陷，囊内显示条状回声。超声检查能显示女性盆腔包虫病部位和形态，为手术治疗提供可靠的影像学依据。本例患者17个月前与术前B超符合盆腔包虫B超影像特征，但两次囊肿大小及质地存在差异，前一次为囊性包块，第二次为混合回声团。差异原因可能与患者口服阿苯达唑抗虫药物治疗及囊内虫体增多有关。

CT和核磁共振具有多角度、多参数、高清晰度等优点，可对包虫病定位，同时可准确显示包块与血管及周围组织关系，为手术提供直观、立体的影像，有助于手术方式的制定[16-17]。单房型包虫囊肿CT显示圆形或椭圆形单房结构，数目不定，可单发或多发，大小不一，圆形或类圆形，呈水样密度的囊性病灶，CT值0～10 HU，增强扫描后病灶无强化；其境界清晰，边缘光滑，囊壁较薄，表现为菲薄的线状稍高密度带；子囊的出现使病灶呈现出 “囊中囊”、 “玫瑰花瓣”、“蜂窝征”等多房状的外观，子囊的密度总是低于母囊液的密度而使其区别于其他性质的囊肿性病变；当内囊完全剥离并漂浮在囊液中则呈现 “飘带征”、“水蛇征”、 “双环征”等特异性征象。本例患者术前CT影像不典型，可能与包虫囊壁完整囊内虫体含量多有关，但CT图像与术中包块数目及部位一致，为术中包块定位提供依据。

综上，包虫病在牧区相对常见，其余地区少见，多部位、多脏器、多次复发包虫病罕见。诊断以牛羊犬接触病史、体征及典型影像学特点诊断为主，手术治疗是最主要治疗，术前影像学检查为术中包虫定位及周围相邻组织关系提供很大帮助，术后需规范全程足量口服阿苯达唑抗虫治疗。通过该病例的诊治，笔者认为对于包虫病患者，诊断应结合病史和影像学检查，首次手术要规范彻底，多学科协作诊治对治疗有帮助。