骨软骨瘤继发滑囊形成的影像学分析

方字文 郭永飞 余水全 刘树学

骨软骨瘤（osteochondroma），也称骨软骨性外生骨疣（osteocartilaginous exostosis）或骨疣（exostosis），是最常见的良性骨肿瘤或肿瘤样病变。发病率占骨肿瘤的10%～15%，占良性骨肿瘤的20%～50%［1］。骨软骨瘤可发生于任何软骨内化骨的骨，以股骨下端和胫骨上端最常见。具体病因及发病机制目前尚未完全明了，有学说认为与骺板损伤、畸变生长及骺板软骨疝入干骺部有关［1］。本病好发于10～30 岁，发病率男性高于女性，男女之比约1.6～3.4:1［1-3］。临床上多数病灶无明显症状，当骨软骨瘤病灶压迫邻近器官（如血管、神经、脊髓等）或出现并发症时可表现出相关的临床症状［4］。骨软骨瘤主要并发症包括畸形、血管神经受压、瘤骨骨折、滑囊形成、恶变等。滑囊形成是骨软骨瘤少见并发症之一，国内外文献中有关骨软骨瘤继发滑囊形成的影像学报道较少见，且多为病例报道。本文回顾了12 例骨软骨瘤继发滑囊形成病例的临床与影像学资料，以提高对本病的诊断水平。

资料与方法

1.一般资料

搜集2009 年1 月～2020 年8 月期间经本院手术病理证实的12 例骨软骨瘤继发滑囊形成病例，男8 例，女4 例；年龄14～73 岁，中位年龄25 岁。主要临床表现为病变部位疼痛不适、局部肿胀或肿块逐渐增大。

2.检查方法

12 例患者中，2 例行CT 平扫，3 例 行MRI（1例行MRI 平扫，2 例行MRI 平扫及增强扫描），7例同时行CT 和MRI 检查（1 例行CT 平扫同时行MRI 平扫及增强扫描，6 例同时行CT、MRI 平扫及增强扫描）。CT 图像采集设备为Toshiba Aquilion 64 排CT 和Philips 256 排iCT，增强扫描选用非离子型对比剂优维显（300 mg I/ml），总量80～100 ml。采用双筒型高压注射器，注射流率2～3 ml/s，注射对比剂前后各注射生理盐水30 ml。CT 采集原始数据传输至Philips 256 后处理工作站处理，重组方法包括多平面重组冠状位、矢状位图像及容积再现图像（volume rendering，VR）。MRI 图像采集设备为GE 1.5 T Signa Twinspeed HDXT 型MRI扫描仪，增强扫描采用钆喷酸葡胺（Gd-DTPA），0.1 mmol/kg 经肘静脉注入，注射流率为3 ml/s。采集的图像由两位以上具有肌骨系统影像诊断经验的医师共同阅片，主要分析内容包括病灶的部位、大小、滑囊的密度及信号、滑囊的内部结构（壁结节、分隔、钙化或骨化）、增强扫描滑囊强化特点。滑囊的密度及信号改变均以肌肉为参考 （高于肌肉为高密度/信号，低于肌肉为低密度/信号。病理标本常规行大体观察及HE 染色后镜下观察。

结 果

病变部位：4 例发生于肩胛骨（左侧2 例，右侧2 例），滑囊分布于肩胛骨与后胸壁之间的肌间隙内；5 例发生于股骨小转子（左侧3 例，右侧2例），滑囊部分包绕小转子骨软骨瘤，并延伸至周围肌间隙内；1 例发生于左股骨远段内侧部，滑囊部分包绕骨软骨瘤，位于股骨与邻近肌肉之间；1 例发生于右腓骨远段外侧部，滑囊位于腓骨与皮肤之间；1 例发生于左髂骨，滑囊位于骨软骨瘤病灶邻近皮下。

影像表现（图1～4）：骨软骨瘤病灶大小约7 mm×10 mm～65 mm×57 mm 不等，表现为受累部位的外生性骨赘，可见完整的骨皮质和骨髓腔与其下方母体骨相延续。滑囊大小约29 mm×13 mm～100 mm×27 mm 不等，均表现为骨软骨瘤病灶旁的不规则形肿物，8 例CT 平扫呈低密度（图1a，2a、2b），1 例呈等密度（图3a、3b）；MRI 平扫，T1WI显示7 例呈低信号（图2e），1 例呈高信号（图3c、3d），2 例呈等信号（图4c）；T2WI 均呈高信号（图2f，3e，4a、4b）；2 例伴周围软组织水肿（图3e，4b）。所有12 例滑囊内均可见壁结节（图1b，3c～3e）及分隔（图1c，2d，3f，4b～4d）；3 例病灶滑囊内可见钙化或骨化结节影（图1b，2b，3b）。CT 及MRI 增强扫描表现为滑囊壁、分隔以及壁结节的明显强化（图2c、2d、2g，4d）。

病理表现：大体病理示滑囊壁厚约0.2～0.7 cm，质地较韧，内表面不规则，可见白色的纤维样或绒毛样组织。镜下，滑囊壁由致密纤维组织构成（图1d），有炎症细胞浸润、含铁血黄素沉着及血管增生；滑囊内表面为滑膜上皮或单层扁平上皮。滑囊内为淡黄色、黄棕色、红色的浆液或黏液。术后随访8～80 个月，局部未见复发。

讨 论

滑囊形成是骨软骨瘤少见的一种并发症，最初由Orlow［5］于1891 年首次报道，当时采用被囊外生性骨疣（exostosis bursata）来描述。骨软骨瘤继发滑囊形成的发病率目前尚不清楚，在Unni 等［6］回顾872 例骨软骨瘤病例的报道中，发病率为1.5%［1］。本病发病部位以肩胛骨、股骨小转子及肩关节周围最为常见，其他少见的部位包括坐骨、肋骨、跟骨等［7］。滑囊形成的确切发病机制目前尚未完全明了，现认为是由于上述常见发病部位日常活动频繁，骨软骨瘤病灶与邻近肌肉、肌腱等结构长期摩擦、撞击所致［8-11］。临床上，骨软骨瘤继发滑囊形成表现为骨软骨瘤病灶局部肿块进行性或迅速增大，并出现疼痛不适、活动受限等症状［12］；部分滑囊病灶可以非常巨大，有时增大迅速、张力高，呈现出类似于实性肿块的表现。本组病例中，4例发生于肩胛骨，5 例发生于股骨小转子旁，股骨下段、腓骨外踝、髂骨翼各1 例；主要临床表现为受累部位疼痛不适、局部肿胀或肿块逐渐增大，与既往文献报道基本相符。

骨软骨瘤继发形成的滑囊壁由致密的纤维组织构成，内有滑膜上皮被覆，滑膜上皮向囊内形成绒毛样、结节状结构；囊内通常为淡黄色清亮的液体，继发炎症、感染、出血可使囊液成分变得复杂［4,13］。部分骨软骨瘤脱落的纤维素小体或软骨碎片进入滑囊内，并刺激滑膜上皮发生软骨化生，形成继发性滑膜骨软骨瘤病［6,12,14-16］，此表现罕见。骨软骨瘤继发性滑囊形成的典型影像学表现为骨软骨瘤病灶周围出现不规则形水样密度或信号的肿物，CT 平扫呈低密度，MRI 平扫T1WI 呈低或等信号，T2WI 呈高信号；滑囊壁可见等密度或等信号的结节、分隔影，增强扫描滑囊壁、壁结节及分隔呈明显强化。当滑囊并发感染、出血时，滑液密度可增高、MRI 信号变得复杂；继发滑膜软骨瘤病时，滑囊内可见钙化或骨化的结节。本组病例中有1 例病灶表现不典型，滑液于CT 平扫呈等密度，并于MRI T1WI 上呈高信号，可能与囊肿继发出血或囊液蛋白含量增高有关。本组病例中有3例病灶滑囊内可见钙化或骨化结节影，提示继发滑膜骨软骨瘤病。

骨软骨瘤病灶在骨骼发育成熟后基本停止生长，且长期保持稳定，约有1%～2%的单发型骨软骨瘤或5%的遗传性多发性骨软骨瘤可恶变成软骨肉瘤［6］。恶变多发生于生长活跃的软骨帽，当软骨帽厚度超过2 cm、在骨骼发育成熟后长期静止的骨软骨瘤病灶再次出现生长、疼痛等临床症状就提示有恶变［17,18］。骨软骨瘤继发性滑囊的密度、信号与软骨帽相似，类似于增厚的软骨帽，且二者临床表现也相似，易将其误诊为骨软骨瘤恶变。临床上对骨软骨瘤继发滑囊形成病例的主要治疗方法是行骨软骨瘤病灶切除术、滑囊切除术及滑囊内软骨碎片清除术［19］；而骨软骨瘤恶变者的治疗主要是病灶广泛切除术或截肢术。二者治疗及预后完全不同，因此术前对骨软骨瘤继发滑囊形成与骨软骨瘤恶变的鉴别诊断具有重要的临床意义。骨软骨瘤恶变时可出现骨质破坏，软组织肿块内可见多发环形、弧形或斑点状钙化灶［20］；而骨软骨继发滑囊形成时无骨质破坏，继发滑膜骨软骨瘤病时，滑囊内的钙化呈结节状，体积相对较大，一般无环形、弧形样的钙化。此外，MRI 磁化转移技术及脂肪抑制三维毁损梯度回波序列（fat-suppressed three-dimensional spoiled gradientrecalled，SPGR）能够鉴别自由水（滑囊）与结合水（软骨帽），有助于二者鉴别［1,21］。超声检查在鉴别骨软骨瘤继发滑囊形成与增厚的软骨帽中也具有重要的作用［1,3］，滑囊的声像图显示为无回声并伴有后方回声增强，而软骨帽表现为实性的低回声改变，无后方回声增强现象。

图1 男，22 岁，右股骨下段肿物8 年，局部疼痛1 个月余，右股骨骨软骨瘤继发滑囊形成。a)～c)平扫CT 轴位不同层面示股骨远段骨软骨瘤，病灶周围见低密度滑囊，类似于增厚的软骨帽（箭）；b)滑囊内可见等密度壁结节（箭），同时可见钙化或骨化结节影 （箭），及c)分隔影（箭），提示继发滑膜骨软骨瘤病；d)术后镜下病理（HE，×40）示滑囊壁由致密的纤维组织构成图2 男，25 岁，左肩背部疼痛，左肩胛骨骨软骨瘤继发滑囊形成。a)、b)平扫CT 轴位示左肩胛骨外侧缘前方骨软骨瘤，瘤骨与后胸壁之间可见不规则形低密度滑囊，滑囊内见b)钙化或骨化结节影（箭）；c)、d)增强扫描CT 轴位示c)囊壁、壁结节（箭）及d)分隔影（箭）明显强化；e)囊液在T1WI 上呈低信号，f)T2WI脂肪抑制序列上囊液呈高信号；g)增强扫描轴位示滑囊壁及壁结节明显强化

图3 女，67 岁，左髂骨骨软骨瘤30 余年，近2 个月肿物增大并疼痛，左髂骨骨软骨瘤继发滑囊形成。a)、b)平 扫CT 轴 位示左髂骨骨软骨瘤，肿瘤邻近滑囊形成，囊液呈等密度，滑囊内可见钙化或骨化结节影（箭），提示继发滑膜骨软骨瘤病；c)T1WI 轴位及d)T1WI 脂 肪抑制序列轴位示囊液呈高信号；e)T2WI 脂肪抑制序列轴位上呈高信号，囊壁可见结节影（箭），邻近软组织可见小片状水肿；f)T1WI 冠状位上示囊内可见分隔影（箭） 图4 男，27 岁，右髋部疼痛不适，右股骨小转子骨软骨瘤继发滑囊形成。a)T2WI 轴位示右股骨小转子骨软骨瘤继发滑囊形成，b)T2WI 脂肪抑制序列冠状位及c)T1WI 冠状位示囊液在T2WI 高信号，T1WI 等信号；d)增强扫描T1WI 脂肪抑制序列轴位示滑囊壁及分隔明显强化，邻近软组织水肿并强化，提示并发滑囊炎

本研究具一定的局限性：首先，本研究的样本量小并且是回顾性研究；其次，术后病理取材局限，无法进行影像与病理的一一对照研究，不能全面、准确地解释病灶内部的改变；再次，由于本组病例的图像是由多台不同机器扫描所得，扫描参数不尽相同。

总之，骨软骨瘤继发滑囊形成好发于长期受磨擦的部位，临床主要表现为局部疼痛不适及肿物增大。影像学表现为骨软骨瘤旁不规则形水样密度或信号的肿块，滑囊内可见壁结节、分隔，部分病例可同时继发滑膜骨软骨瘤病。骨软骨瘤继发滑囊形成的临床与影像学表现与骨软骨瘤恶变相似，影像学有助于二者的鉴别。