浆膜下结肠气囊肿1例

李瑞

[摘要]肠气囊肿症（PCI）是指胃肠道的黏膜下或者浆膜下出现的气体囊肿，随着影像学技术及内镜检查的发展和普及，PCI的报道逐渐增多，但多数报告为黏膜下气囊肿，单纯的浆膜下气囊肿内镜检查不容易发现，报道较少。PCI的主要症状为腹痛、便血、腹泻等，但无明显特异性。囊肿破裂后可出现气腹，腹平片表现为膈下游离气体，临床上可以为无痛性穿孔。此时通过CT等影像学检查做出诊断比较安全、直观，根据患者临床表现可能需要多学科会诊选择适当的治疗手段。

[关键词]肠气囊肿症;浆膜下;腹痛;膈下游离气体

[中图分类号] R574.62          [文献标识码] A          [文章编号] 1674-4721（2020）5（b）-0198-03

One case of subserosa pneumatosis cystoids intestinalis

LI Rui

Department of Gastroenterology， the Sixth Medical Center of PLA General Hospital， Beijing   100048， China

[Abstract] Pneumatosis cystoides intestinalis （PCI） is characterized by gas-filled cysts in the gastrointestinal submucosa or subserosa， with the development and popularization of imaging techniques and endoscopy， reports of PCI are gradually increased， but most reports are submucosa. Endoscopic examination of a simple subserosa PCI is difficult to find， and there are few reports. The main symptoms of PCI can be abdominal pain， hematochezia， diarrhea， etc， but there is no recognizable specificity. The pneumoperitoneum may appear after rupture of the cyst， and X-ray show free gas under diaphragm， which can be painless perforation. It is safe and intuitive to make a diagnosis by CT and other imaging examinations， depending on the patient′s clinical performances， a multidisciplinary consultation may be required， and then select treatment.

[Key words] Pneumatosis cystoides intestinalis; Subserosa; Abdominal pain; Free gas under diaphragm

肠气囊肿症（pneumatosis cystoides intestinalis，PCI）是指胃肠道的黏膜下或者浆膜下出现的气体囊肿[1]。随着影像学技术及内镜检查的发展和普及，PCI的报道也逐渐增多，发病率有增加趋势[2]，但多数报告为黏膜下气囊肿，单纯的浆膜下气囊肿内镜检查不容易发现，报道较少。本病的临床表现无特异性，容易误诊。本例患者因腹痛入院，发现膈下游离气体，最终结合CT检查并经多学科会诊诊断明确，现报道如下。

1病历资料

患者女，54岁，因“上腹部疼痛1 d”入院。患者于2018年8月7日凌晨3點无明显诱因出现上腹部绞痛，伴恶心、呕吐胃内容物，量约200 ml，伴咽喉部不适，无发热、寒战，2 d未排便，之后症状自行缓解，为进一步诊治入院。发病以来，患者精神、睡眠欠佳，饮食差，平素排便困难，小便正常，体重无明显改变。查体：生命体征平稳，双侧扁桃体充血水肿，Ⅱ度肿大。腹软，右下腹可见长约4 cm的手术瘢痕，中上腹轻压痛，无反跳痛、肌紧张，未触及包块，肝脾肋下未及，移动性浊音（-），肠鸣音正常。既往间断上腹不适2年，2017年12月在解放军总医院行胃镜示慢性非萎缩性胃炎，未正规治疗，近1月来多次于腹部拔罐治疗。20余年前因急性阑尾炎行手术治疗。血、尿、便常规、白介素-6、降钙素原、生化、出凝血时间、肌钙蛋白I、血胰酶、心电图、心脏彩超、腹部超声、腹部血管彩超、C13呼气试验等均未见明显异常，甲烷和氢呼气试验提示存在小肠细菌过度生长。入院后给予抑酸、修复黏膜后上腹痛症状明显好转，排便情况改善不明显。行腹部平片示右侧膈下游离气体（图1），进一步行腹部CT提示升结肠、横结肠及降结肠浆膜下多发积气，膈下、结肠周围散在多发游离气体影（图2）。期间患者症状无加重，查体上腹轻压痛，仍无反跳痛、肌紧张，肠鸣音正常，复查血常规、C反应蛋白、白介素-6、降钙素原等较前无变化。最后诊断为结肠气囊肿症、部分囊壁破裂。综合分析患者病情建议保守治疗，给予禁食水、胃肠减压、抗炎、营养支持治疗。3 d后复查肠道CT示升结肠局部浆膜下少许气体影，未见游离气体（图3）。之后拔除胃管，恢复流食。完善胃镜示反流性食管炎（LA-C）、贲门炎、慢性非萎缩性胃炎伴糜烂、胆汁反流，十二指肠球部霜斑样溃疡。3月后复查肠镜未见明显异常，胃镜示反流性食管炎、慢性胃炎。

2討论

PCI又称为囊样肠积气，是指胃肠道的黏膜下或者浆膜下出现的气体囊肿[1]，可以累及部分或全部胃肠道。本病最早由DuVernoi于1730年在尸体解剖中描述，之后由Mayer在1835年命名。1946年Lerner和Gazin将本病定义为影像学诊断[3]。本病人群的总体发病率为0.03%[4]，近年来随着内镜及CT等检查的普遍开展，发病率有增加趋势[2]，而浆膜下气囊肿内镜检查一般很难发现，较少有报道。本病在我国新疆、青海等高原地区报道的病例较多，可发生于任何年龄，以30～40岁多见，男性多于女性[5]。

PCI的发病机制还尚未形成共识，常见的有以下学说。①机械学说：如肠梗阻、炎症性肠病、缺血性肠病、胃肠道肿瘤、肛门直肠手术、肠道准备或结肠镜检查导致肠壁损伤或腔内压力增加[6]，黏膜会出现微小的破损，气体则可以进入黏膜的淋巴间隙从而形成气囊肿。②肺源学说：肺部疾病如阻塞性肺气肿、支气管哮喘、间质性肺炎等伴有剧烈咳嗽，使肺泡内压力增高，肺泡破裂，气体通过纵隔沿大血管周围的筋膜下行至腹膜，继而沿血管周围间隙到达肠系膜及肠壁浆膜下，形成气囊肿[3-4]。③营养失调与化学反应学说：有学者在动物实验中观察到营养缺乏可导致动物发生肠气囊肿[7]。④细菌学说：产气细菌通过黏膜渗漏或增加黏膜的渗透性进入肠壁并在黏膜下层产生气体引起肠道气囊肿。⑤最近还有一些关于PCI与化疗、激素治疗和结缔组织疾病、肝移植术后等相关的报道[8-12]。以上学说均不能独立解释肠气囊肿发生的原因和机制[4，13-14]，需要综合分析。

PCI可以无明显临床表现，尤其浆膜下气囊肿更容易漏诊，诊断需结合影像学及内镜检查。腹部立位X线检查可发现膈下游离气体，呈形状不一、大小不等的散在的或簇状聚集的泡状透明区[15]。CT检查近年来被应用为该病的首要诊断检查，可以发现肠壁环形气体，进而区分肠壁和肠腔内气体[16]。其区分腔内气体或黏膜下脂肪比X线更敏感，可直观显示肠气囊肿的部位、大小及范围，主要征象为病变肠管边缘呈葡萄或串珠状的低密度透光区[1]。浆膜下气囊肿CT表现呈多发小囊状、簇状或条状积气，张力较小，累及肠段较短，病情较轻，而黏膜下气囊肿是向肠腔内突出，张力较大，边缘呈花边样改变，受累肠管往往明显扩张[17]。除此之外，内镜检查可对黏膜下的PCI进行诊断，可有明显囊性结构，透明或半透明胶胨样变，突出肠腔呈圆形或椭圆形的黏膜下隆起，结肠镜下检查时使用活检钳推之有明显气囊弹性感[18]。超声内镜一般表现为黏膜下层和浆膜下层多发或固定的线状或不规则高回声区，其后伴声影[14]。

因PCI无特殊临床表现，可不予治疗。若出现膈下游离气体，在除外其他原因如消化道穿孔后，则考虑气囊肿破裂，应以保守治疗如胃肠减压、禁食水促进胃肠道恢复为主，因囊肿破裂穿孔为无菌性，多无明显腹膜炎的表现，但若合并感染，则可给予抗生素治疗。PCI可能是某些原发疾病进展的征象，如肠坏死、肠系膜缺血和肠梗阻等，视情况可能需紧急进行手术干预[19]。另有报道[18，20-22]显示，可以在内镜下无菌注射针刺破囊壁及高压氧等方式治疗PCI。

本例患者为女性，最初有上腹痛及排便习惯改变，腹平片明确存在膈下游离气体，首先考虑上消化道病变如溃疡穿孔，遂按照消化道穿孔进行积极内科保守治疗，症状有缓解，但诊断仍有疑问，如患者无明显腹膜炎体征，多次查血象等感染指标无异常，且患者无发热等表现，进一步结合CT表现，未发现一些穿孔的影像表现，比如穿孔部位图像不清晰，周围管壁不规则，脂肪层模糊等。另外，CT可以发现簇状积气影，囊壁较薄，囊内积气均匀透亮，而常见的结肠憩室也可以表现为突出肠外的类圆形的囊袋影，但通常壁较厚，憩室内多可见高密度的钙化影，而此时不能完全排除是否存在有消化道微小穿孔的前提下行肠道准备及胃肠镜检查存在一定风险，因此，安排包括影像科医师的多学科会诊，结合患者临床表现，综合考虑为浆膜下肠气囊肿。该患者气囊肿主要位于升结肠及结肠脾曲，分析病因，该患者长期上腹部不适，便秘，曾多次于腹部拔罐治疗，存在机械损伤诱因，另外，甲烷和氢呼气试验提示有小肠细菌过度生长，且入院时有扁桃体炎等表现，因此，考虑可能在机械损伤的基础上，存在细菌感染等多种因素共同导致，住院期间经过禁食水、胃肠减压、抑酸、抗炎等内科保守治疗后，患者症状缓解，腹腔气体逐渐吸收，出院随访未再出现腹痛等症状，转归良好。

综上所述，黏膜下气囊肿可通过肠镜检查发现，但浆膜下气囊肿很难在内镜下发现。若X线发现膈下游离气体，而无急腹症表现，需考虑浆膜下气囊肿可能，通过CT检查诊断可以更直观、安全，同时临床医生还应与辅助科室的医生及时沟通，避免漏诊误诊。另外，有胃肠道疾病的患者应尽量避免腹部拔罐治疗。

[参考文献]

[1]康文全，付剑云，张厚德.肠气囊肿症的诊治进展[J].医学综述，2015，21（9）：1622-1625.

[2]Wu SS，Yen HH.Images in clinical medicine.Pneumatosis cystoides intestinalis[J].N Engl J Med，2011，365（8）：e16.

[3]Lerner HH，Gazin A I.Pneumatosis intestinalis; its roentgenologic diagnosis[J].Am J Roentgenol，1946，56：464-469.

[4]Iida A，Naito H，Tsukahara K，et al.Pneumatosis cystoides intestinalis presenting as pneumoperitoneum in a patient with chronic obstructive pulmonary disease：a case report[J].J Med Case Reports，2017，11（1）：55.

[5]林坚，牛德强.31例肠气囊肿症的影像学特征分析[J].实用临床医学，2013，14（7）：94-95.

[6]Nancy FY，Kim E，Bressler B.Pneumatosis intestinalis after colonoscopy in a Crohn′s disease patient with mucosal healing[J].Inflamm Bowel Dis，2013，19（1）：E7-E8.

[7]张晶，陈星，汪嵘，等.药物治疗结肠气囊肿五例临床研究[J].实用医技杂志，2012，19（10）：1086-1087.

[8]Lee YS，Han JJ，Kim S，et al.Pneumatosis cystoides intestinalis associated with sunitinib and a literature review[J].BMC Cancer，2017，17（1）：732.

[9]Kaneko M，Sasaki S，Teruya S，et al.Pneumatosis cystoides intestinalis in patients with systemic sclerosis：a case report and review of 39 Japanese cases[J].Case Rep Gastrointest Med，2016，2016：2474515.

[10]Yuki M，Kazuki T，Takashi K，et al.Chronic intestinal pseudo-obstruction with pneumatosis cystoides intestinalis in a patient with systemic sclerosis：a case report[J].Medicine，2019，98（18）：e15480.

[11]Suzuki E，Kanno T，Hazama M，et al.Four cases of pneumatosis cystoides intestinalis complicated by connective tissue diseases[J].Intern Med，2017，56（9）：1101-1106.

[12]Telegrafo M，Stabile Ianora AA，Angelelli G，et al.Reversible pneumatosis cystoides intestinalis after liver transplantation[J].G Chir，2017，38（5）：239-242.

[13]Wu LL，Yang YS，Dou Y，et al.A systematic analysis of pneumatosis cystoids intestinalis[J].World J Gastroenterol，2013，19（30）：4973-4978.

[14]童瑞，秦颖，秦蕾，等.结肠气囊肿症20例临床分析[J].解放军医学杂志，2016，41（2）：130-135.

[15]周庆.结肠气囊肿症合并乙状结肠扭转1例报告[J].中国实用外科杂志，2015，35（6）：687-688.

[16]Donovan S，Cernigliaro J，Dawson N.Pneumatosis intestinalis：a case report and approach to management[J].Case Rep Med，2011，2011：571387.

[17]刘焱，蒋黎，张林川，等.肠道气囊肿症的多层螺旋CT影像学特征分析[J].中华胃肠外科杂志，2016，19（10）：1188-1190.

[18]曹友红，吕翔，王福根，等.结肠气囊肿症13例诊治分析[J].现代消化及介入诊疗，2016，21（4）：628-630.

[19]Nishimura JM，Farzaneh T，Pigazzi A.Pneumatosis coli causing pneumoperitoneum[J].J Surg Case Rep，2017，2017（1）：w233.

[20]Nakatani K，Kato T，Okada S，et al.Successful treatment with hyperbaric oxygen therapy for pneumatosis cystoides intestinalis as a complication of granulomatosis with polyangiitis：a case report[J].J Med Case Rep，2017，11（1）：263.

[21]Feuerstein JD，White N，Berzin TM.Pneumatosis intestinalis with a focus on hyperbaric oxygen therapy[J].Mayo Clin Proc，2014，89（5）：697-703.

[22]黎俊，楊柳，董丽凤.肠气囊肿症的临床及内镜下特点分析[J].中国内镜杂志，2019，25（9）：53-58.

（收稿日期：2019-11-15  本文编辑：祁海文）