婴幼儿GrafⅡa型发育性髋关节发育不良转归的临床观察

李敏 苏菲 屈继宁 杨亚婷 颉强

发育性髋关节发育不良(developmental dysplasia of the hip，DDH)的早期诊断对其预后至关重要[1]。仅通过Barlow征和Ortolani征来筛查新生儿，无法降低因髋关节发育不良导致成年后髋关节置换的发生率[2]。20世纪70 年代，奥地利Graf[3]教授创立了超声波髋关节诊断技术，将其分为Ⅰ、Ⅱ、D、Ⅲ、Ⅳ型。对于0～6周龄的患儿，根据α角是否>50°，可将GrafⅡ型髋关节分为GrafⅡa型和GrafⅡb型。对于达到6周龄的患儿，GrafⅡa型髋关节可进一步分为生理性不成熟GrafⅡa(+)型和严重不成熟GrafⅡa(-)型。如何评判GrafⅡa型不成熟髋关节髋臼骨化成熟的潜力和发育的转归是目前面临的主要难题。预测Graf Ⅱa型髋臼的发育程度将有助于减少临床过度的治疗和不必要的随访。基于超声测量α角和β角可以提供骨性和软骨性髋臼的发育信息。髋臼通过软骨顶的骨化来完成髋关节的发育。髋臼软骨覆盖股骨头的间质是髋臼顶的一部分[4-7]。本研究通过测量髋臼软骨覆盖股骨头的间质形态来预测GrafⅡa型髋关节异常的转归，以降低对Graf Ⅱa型髋关节的过度治疗和不必要的随访。

资料与方法

一、资料

2015年4月至2017年12月因臀纹不对称、髋关节外展活动受限，并伴有斜颈、肢体畸形等原因至西安交通大学附属红会医院门诊进行筛查的婴儿共816例，排除伴有先天性多关节挛缩症、全身性神经肌肉性疾病及髋关节感染的患儿，最终纳入174例6周龄患儿。以Graf[3]教授创立的超声波髋关节检查技术及诊断标准作为金标准(表1)，将174例患儿分为2组：6周龄时为GrafⅡa(+)型的患儿为第一组；6周龄时为GrafⅡa(-)型的患儿为第二组；在同一筛查时间段内，通过随机数字表法选取100例6周龄时为GrafⅠ型的患儿作为对照组。

二、方法

1.超声检查：婴儿安静侧卧于检查床上，将超声探头置于大转子区域作为检查切入标志。探头平行于躯体中轴，于髋关节外侧大转子前后平行滑动。动态观察股骨头与髋臼发育匹配情况，确定标准平面后冻结最佳髋关节影像图像。测量髋臼骨顶线夹角α角和软骨顶线夹角β角。以髂骨下支点与髋臼软骨最外缘的连线为软骨边缘线。基线的垂线与软骨边缘线相交的锐角称为A角(图1)。通过测量A角来评价髋臼顶壁(包括软骨性和骨性髋臼软骨)发育程度。对于α角和β角的测量，由2名经验丰富的医生选取最佳图像完成测量，并于1个月后对同一图像进行重复测量。

2.统计学处理：采用SPSS 19.0统计学软件对数据进行处理。以A角>75°为阈值计算敏感度和特异度。对同一观察者两次测量数据和不同观察者之间的测量数据进行相关性分析。P<0.05为差异有统计学意义。

图1髋关节超声下A角测量示意图。箭头所示为髋臼软骨的最外缘，a线为髋臼软骨线，b线为Graf基线

结 果

174例患儿均获随访，随访时间为3～5个月。髋关节转归情况：GrafⅡa(+)型134 例，其中121例(90.3%)转变为Ⅰ型，13例(9.7%)转变为Ⅱb型；GrafⅡa(-)型40例，其中 35例(87.5%)转变为Ⅰ型，5例(12.5%)转变为Ⅱb型。基于超声影像测量发现最终转归为正常髋关节的GrafⅡa型髋关节的A角均>75°，而脱位组中所有的GrafⅡa型髋关节的A角均≤75°，差异有统计学意义(P=0.02)。见表2。以75°作为髋臼发育的阈值可获得较好的敏感度(100%)和特异度(90%)。同一观察者两次测量数据和不同观察者之间的测量数据可靠，相关性分析见表3。

表1 Graf髋关节超声诊断标准

讨 论

DDH的早期症状是髋关节不稳定，在婴幼儿时期若不及时治疗，可发展为髋关节脱位或因退行性变导致成年后出现功能障碍。因此，早期诊断和早期治疗是获得良好预后的关键。DDH的诊断主要以影像学检查为主。对于年龄小、股骨头骨化中心尚未出现的婴幼儿，髋关节超声检查相比其他影像学检查更能直观清晰地反映髋关节内部结构，是诊断髋关节发育不良的首选检查方法。早期超声筛查的主要目的是在髋关节脱位之前评估股骨头和髋臼的骨化程度[8]。通过早期诊断，加之有效复位，阻止隐匿性髋关节发育不良向脱位发展的可能，从而降低髋关节切开复位的手术概率[9]。

奥地利Reinhard教授利用超声波可以穿透婴幼儿软骨性的髋关节组织，在软骨界面上形成不同强弱回声的特性，观察髋臼发育情况和股骨头与髋臼的匹配关系。但对髋关节成熟程度的判断仅依靠股骨头与髋臼的匹配关系是远远不够的，组成髋臼顶壁覆盖股骨头的软骨物质的影像学表现可为髋臼的发育提供更可靠的信息。据报道，6周龄前80%的髋关节异常有自发好转的可能[8]。

根据Graf法分型，出生后的3个月内α值在50°～59°，属于生理上不成熟关节，称为GrafⅡa(+)型髋关节。GrafⅡa(+)型髋关节是指形态学尚未成熟的稳定髋关节，尤其值得临床医生所关注，其亚型与行超声检查时婴幼儿的年龄密切相关。Graf Ⅱ a(+)型髋关节需要一定时间才能骨化成熟，并不推荐手术治疗；对于严重的不成熟的GrafⅡa(-)型髋关节，推荐尽早采取手术治疗[10]。据报道，4.7%的GrafⅡa(+)型髋关节会出现异常，而85.4%的GrafⅡa(-)型髋关节在12周龄时转归为正常髋关节[8]。髋臼在6周龄时的骨化程度较快，有的医生建议在此时采取相应的治疗措施，有的医生则建议长期随访此类患者。对于临床体格检查异常的GrafⅡa型新生儿，可采用超声普查，以免过度治疗和不必要的随访[8]。为防止过度治疗，有学者建议超声检查的最佳时间是在出生后第4～6周[5]。

本研究6周龄时10.3%(18/174)的患儿髋关节进一步恶化，表明早期髋关节不成熟病例有很大一部分会逐步好转。Roovers等[11]发现，95%的GrafⅡa(+)型髋关节在12周龄时可转归为正常髋关节，而84%的Graf Ⅱa(-)型髋关节可转归为正常髋关节。对于早期髋关节发育不成熟的病例需要定期随访，尤其是Graf Ⅱa(-)型或更严重的髋关节。晚期髋关节发育不良和脱位的病例有可能是在发病早期基本正常或发育不成熟(GrafⅡa型)的病例逐渐进展所致，但是目前尚缺乏有力证据来证实其进展机制。对于Graf Ⅱ型髋关节能否更早如6周龄时确定其是自发成熟还是退化为发育不良或脱位的髋关节，仍是小儿骨科医生的困惑。

球形股骨头与同心圆内髋臼内软骨物质的机械刺激促进了头臼之间相互的骨化成熟[12]。组成髋臼顶壁覆盖股骨头的软骨物质的影像学形态表现可为髋臼的发育提供可靠的信息，通过A角评价股骨头的软骨覆盖情况，从而对髋臼发育情况进行预测，以判断GrafⅡa型髋关节的转归。本研究结果显示，最终转归为正常髋关节的GrafⅡa型髋关节的A角>75°，且脱位组中无1例髋关节的A角>75°，说明可将超声测量髋臼软骨角A角>75°作为髋关节正常发育的诊断标准。这不仅可以降低对GrafⅡa型髋关节的过度治疗，还能避免临床上不必要的随访，节省医疗资源。对于A角<75°的GrafⅡa型髋关节需长期随访，以便于对骨化延迟及脱位的髋关节及时诊疗。

表2 3组随访数据比较

表3 组内及组间相关性分析

注：组内：同一观察者两次测量数值间的一致性；组间：不同观察者测量数值间的一致性

综上所述，基于超声影像测量的A角>75°可作为髋关节正常发育的诊断标准，在6周龄时测量A角可增加对髋臼发育的预测，并评价股骨头的软骨覆盖情况，从而减少对GrafⅡa型髋关节的过度治疗和不必要的随访。在未来的临床研究中建议使用A角来提供研究所需的预测信息，以便于早期发现GrafⅡa型髋关节的转归情况并尽早采取治疗，从而降低晚期DDH发病率及手术发生率。本研究的局限性在于样本量不够大，今后将进一步增加样本量进行动态随访，从而对DDH作进一步观察，使得研究结果更加科学全面。