成人膝关节内腱鞘巨细胞瘤的关节镜下治疗 11 例报告

赵洪波 张洪 周宏艳 窦静 陈华 郭岩 李晓亮 王婷婷 孙健 吕松

. 论著 Original article .

成人膝关节内腱鞘巨细胞瘤的关节镜下治疗 11 例报告

赵洪波 张洪 周宏艳 窦静 陈华 郭岩 李晓亮 王婷婷 孙健 吕松

编者案语：腱鞘巨细胞瘤是一类较常见的良性软组织肿瘤，部分有侵袭性。对于该类型的肿瘤切除，应遵循肿瘤边界切除的原则。在内镜下切除肿瘤是一种新的手术方式，但目前仍存在争议。在关节镜下，不能将肿瘤完整地分离 （剥离） 切除时，是否应放弃关节镜下的手术，改为开放手术？以保证肿瘤的完整切除。在关节镜下对肿瘤进行刨削，是否有导致肿瘤种植扩散的可能？在镜下对肿瘤进行刨削，是否违背了肿瘤边界切除的原则？

刊出赵洪波等的这篇“成人膝关节内腱鞘巨细胞瘤的关节镜下治疗 11 例报告”论文，意在引起骨科同道，对这些问题的关注与讨论！因此，欢迎骨科同道来信对此问题进行讨论。

Editor's comment: Giant cell tumors of the tendon sheath is a kind of common benign soft tissue tumor，partially aggressive. Tumor resection boundary should follow the principle. Endoscopic resection is a new surgical procedure， however， it is still controversial. If the tumor can not be completely separated，should we turn to the open surgery to ensure the complete removal of the tumor？ Is it possible that tumor planing under the endoscope leads to neoplasm metastasis？ Is that against the tumor resection boundary principle？

We have published the paper written by Zhao HB et al entitled Treatment of giant cell tumors of the tendon sheath in adult knee joint under arthroscope: report of 11 cases in order that attention from colleagues of orthopedics would be attracted and discussions would be made on the relevant issues. Thus we welcome letters from the orthopedic colleagues for comments and suggestions.

目的 对 11 例成人膝关节内腱鞘巨细胞瘤 （giant cell tumor of tendon sheath，GCTS） 病例进行回顾分析，探讨膝关节内 GCTS 的临床特点及关节镜治疗体会。方法 回顾性分析自 2005 年 4 月至 2014 年7 月收治的 11 例成人膝关节 GCTS 患者，男 6 例，女 5 例，年龄 18～49 岁，平均 36.3 岁，左膝 4 例，右膝7 例。所有病例均采用关节镜下手术治疗。随访术后膝关节功能恢复情况，采用改良 HSS 评分进行膝关节功能评定。结果 术后 11 例均获 12～48 个月的门诊随访，平均 30.1 个月。术后 8 周时，所有患者症状明显改善或消失，较术前关节功能明显改善，HSS 评分：术前 （33±5.1） 分，术后 8 周 （93±3.7） 分，差异有高度统计学意义 （P＜0.01）；术后 6 个月 （93±3.9） 分；术后 1 年 （94±2.8） 分；术后 2 年 （94±2.5） 分；术后 4 年（95±1.6） 分，与术后 8 周时比较，差异均无统计学意义 （P＞0.05）。所有患者至末次复诊均未见复发。结论膝关节内 GCTS 极易漏诊误诊，术前通过仔细查体，并结合核磁共振、彩超检查，显著提高膝关节内 GCTS 的诊断准确率。关节镜下彻底切除是治疗本病的有效治疗手段。

膝关节；巨细胞瘤；关节镜；腱

腱鞘巨细胞瘤 （giant cell tumor of tendon sheath，GCTS） 是一种起源于腱鞘和关节滑膜组织的肿瘤。膝关节内的 GCTS 由于缺乏特异性临床表现，且临床医生往往对此病没有足够的认识，从而难以做出及时准确的临床判断，出现漏诊或误诊。近年来，随着对该疾病的认识不断深入，以及核磁共振和关节镜微创技术的发展，使得关节内 GCTS 的诊治水平有了较大提高。2005 年 4 月至 2014 年 7 月，我院经关节镜手术切除成人膝关节内 GCTS 11 例，取得了满意的疗效，报告如下。

临床资料

本组 11 例，男 6 例，女 5 例，年龄 18～49 岁，平均 36.3 岁，左膝 4 例，右膝 7 例，病史2 个月～9 年，平均 26.7 个月。

1. 临床主要表现：膝关节反复肿痛，伴有不同程度的活动受限；关节屈伸活动时疼痛明显加重；有不同程度的股四头肌萎缩。

2. 查体：髌下脂肪垫区压痛 11 例，股四头肌萎缩 11 例，浮髌试验阳性 11 例。

3. 辅助检查：11 例 X 线片均未见明显骨质破坏表现。11 例膝关节 MRI 及彩超检查，结果显示在髌下脂肪垫区有异常信号影，实性或囊实性肿物，T1WI 与 T2WI 均呈低信号。彩超：髌下脂肪垫区异常信号影，未见明显血流信号。

二、手术方法与术后处理

仰卧位，腰麻满意后，患肢大腿根部上气囊止血带，常规消毒铺单。肢体抬高约 10 min 后，不驱血，气囊止血带加压。

采用常规关节镜前内、前外入路，按顺序、系统观察关节内各部位，找到病灶后，用活检钳多点取病变组织送病理检查 （图 1）。关节镜监视下，用刨削器彻底切除所有病变组织及周围受累组织。然后用射频气化处理创面及彻底止血 （图 2）。半月板、软骨如有问题，一并相应处理。充分冲洗关节腔后，闭合切口，棉腿适度加压包扎。

术后常规抗炎治疗，患膝间歇冰敷。麻醉消退后，即开始行踝泵功能锻炼。根据关节内创面大小，术后 3～14 天开始逐步膝关节屈伸功能锻炼。全部患者手术切口均愈合好，无关节血肿发生，逐步功能锻炼 （肌力、活动度等），术后 12 天拆线。

妻子说，我擦这么多年地板，该你擦两年了。我说，我肚子大弯不下来腰。妻子说，谁叫你弯腰擦呀？跟我一样跪在地板上一块一块地擦。不是我不擦，实在是跪在地板上不好受。妻子说，看你一副受刑的样子，你拿拖把简单地拖一拖吧。我像受到大赦一般，乐颠颠地拿拖把去拖地板。

三、治疗结果与随访

本组 11 例关节镜下均见关节液略黏稠，关节内部分滑膜增生。常规关节镜探查时，未直接发现病灶，髌下脂肪垫区均有部分滑膜组织充血水肿、局部隆起。根据术前 MRI 所显示病灶位置，使用刨削器进行髌下脂肪垫区滑膜清理，逐步深入，显露病灶。病灶均黄褐色，呈类圆形或不规则形，与周围组织界限较清晰，钳夹无明显出血 （图 3，4）。9 例为局限型，2 例为弥漫型。

本组 11 例术后 4、8 周，6、12、24、48 个月均获 12～48 个月的门诊随访，平均 30.1 个月。术后 4 周时，8 例膝关节仍有肿胀疼痛，尤以活动后明显，休息后症状明显减轻。术后 8 周时，所有患者症状明显改善或消失，关节功能较术前明显改善，HSS 评分：术前 （33±5.1） 分，术后 8 周 （93± 3.7） 分，差异有统计学意义 （P＜0.01）；术后 6 个月 （93±3.9） 分，术后 1 年 （94±2.8） 分，术后 2 年（94±2.5） 分，术后 4 年 （95±1.6） 分，与术后 8 周比较，差异无统计学意义 （P＞0.05）。所有患者至末次复诊时，通过核磁共振及彩超检查，未见复发表现。

图 1 术前 MRI 显示：髌下脂肪垫区有异常信号影，囊实性肿物，T2WI 呈低信号图 2 术中探查所见：病灶位于髌下脂肪垫区，呈黄褐色，类圆形或不规则形，与周围组织界限较清晰，内部无明显血性内容物，钳夹无明显出血图 3 肿物切除术后宏观表现：实性肿物，呈黄褐色，质地柔韧，团块状图 4 术后病理检查组织切片图像 （HE 10 × 10）：镜下主要由大的滑膜样单核细胞、小的单核组织细胞和破骨细胞样巨细胞组成。间质内出现间质广泛玻璃样变纤维

讨　　论

GCTS 是一种起源于腱鞘和关节滑膜的良性肿瘤。具有局部侵袭性，复发率高，偶可发生转移，属于交界性病变。占良性软组织肿瘤的 4.94%［1-2］。

到目前为止，对此类病变的病因、发病机制、病变的性质仍存在争议。Jaffe 等［3］认为该病是一种炎性反应，外伤是可疑病因，动物膝关节内反复注射血液也可产生类似的改变。也有学者认为是由于肌腱或腱膜损伤后导致滑膜细胞修复性瘤样增生；局部脂质代谢失调而继发炎症反应，在胆固醇代谢紊乱的基础上受外伤所致；也可能与内分泌失调、滤过性病毒或变态反应有关。

GCTS 在任何年龄段均可发病，以青壮年多见。男女发病相当。多好发于手指腱鞘，其次为膝关节，少数发生在臀、足、腕、踝、肩部。上肢占 68.14%，下肢占 30.58%，有外伤史者占 16.61%。肿瘤局部骨质有缺损破坏者占 20.84%。病程长短不定，约 2 个月～10 年，一般 2 年左右［4-5］。

根据其发生部位 （大关节、小关节、关节内、关节外） 和生长方式 （弥漫型、局限型），一般将GCTS 分为：局限型 GCTS、弥漫型 GCTS。局限型最为常见，占 80%，肿物呈孤立性或散在的结节，直径大多＜3 cm，肿瘤呈局限性或膨胀性生长，外观呈分叶状，圆形或卵圆形，境界清楚，表面有完整的包膜，切面呈灰黄色或棕黄色，质地较韧。弥漫型相对少见，约占 10%～20%，又称关节外色素沉着绒毛结节性滑膜炎，绝大多数由关节内色素沉着绒毛结节性滑膜炎侵袭局部软组织形成。多发生在承重的大关节 （膝、踝、足），少数发生在指、趾、腕、肘关节。肿块无包膜或包膜不完整，缺乏界限或有局部浸润，表面呈结节状，大小不一，体积较大，呈膨胀性或浸润性生长。

膝关节内的 GCTS 多邻近肌腱生长，往往位于髌下脂肪垫区、髌韧带后面。肿块常为实性或囊实性。表现为膝关节不明原因的疼痛、伴或不伴关节肿胀。严重者可有局部皮温升高、关节活动受限和跛行［6］。

由于膝关节 GCTS 较为少见，加之缺乏特异性临床表现，术前诊断较为困难。此病易与腱鞘纤维瘤、腱鞘黄色瘤、滑膜肉瘤、丛状纤维组织细胞瘤、慢性滑膜炎、髌下脂肪垫囊肿相混淆，容易误诊。因此，临床医师必须提高警惕，结合临床体征、X 线片、MRI、彩超、甚至膝关节穿刺检查等综合考虑。本病的确诊最终依赖于病理检查。

X 线片对该病的诊断无重要价值，仅偶可发现关节肿胀、或密度增高的圆形阴影，病变侵蚀关节面时关节边缘缺损、硬化和增生。关节内受累时显示关节间隙增宽，邻近的骨皮质压迫性受累。但是，还建议常规进行 X 线检查，以排除其它病变。MRI 对于该病有极高的敏感性与特异性，表现为不规则软组织肿块，呈弥漫性或浸润性生长，可明确病变的起源和范围，以及关节内受侵情况。在各常规序列上，肿块均呈低信号，是该病的影像学诊断特征之一。T1WI 与 T2WI 均呈低信号，以 T2WI 影像最为明显，这是由于具有顺磁性的含铁血黄素沉着所致。如果合并出血坏死，T2WI 信号较为混杂，可以为低等或高低混杂信号。彩超检查可区分肿物为实性、囊实性、囊性，以及有无血流频谱等，从而与髌下脂肪垫囊肿、血管瘤等相鉴别。

核磁共振联合彩超检查，灵敏性和特异性明显优于其它影像学检查方法，可明确病灶部位及范围、为临床治疗提供重要依据。

由于本病在临床上少见且缺乏特异性表现，确诊需依据术中所见及术后病理检查，故误诊率高达79.3%［7-8］。因其具有潜在恶变可能，有效治疗方法为早期手术彻底切除。但术后复发率较高，局限型约为 7%～27%，弥漫型达 40%～50%［7-8］。病理报告即使为良性 GCTS，术后仍应密切观察并定期随访。对反复发作的恶性 GCTS 可行截肢术。放、化疗对恶性 GCTS 手术治疗后的患者可能有帮助，但仍没有确切病例证明单纯放疗或化疗对本病有效［9-10］。

关节镜是该病一个直观、具体、有效、微创的诊治手段。可以全面观察病变的位置、大小、范围、是否累及周围组织，具有传统切开手术无法比拟的技术优势。故考虑为 GCTS 时，应首选关节镜下手术。手术开始时，患肢大腿根部上气囊止血带，不驱血，患肢抬高约 10 min 后，气囊止血带加压。以免患肢驱血后，肿瘤细胞转移扩散。关节镜下可见 GCTS 多邻近髌韧带生长，往往在髌骨下方及髌韧带后面的两旁。肿块呈黄褐色，常为实性，边缘清楚，与周围组织界限较清晰。通过刨削器、射频气化等设备能够彻底切除肿物及周围滑膜组织，并能够有效止血、烧灼周围组织，使手术更彻底，有效降低复发可能性。术中应在关节镜监视下，将病灶彻底清除至无肉眼残留，病变周围做扩大切除。需特别注意肿瘤切除易残留小的包膜外肿瘤结节，成为复发的根源。切除后用射频气化局部处理，尽可能降低复发率。由于 GCTS 的切除范围较大，故术中关节镜监视下止血十分重要，否则极易导致术后关节血肿。术中，可在病灶切除后，关闭关节镜入水阀门，随着关节腔内水压逐渐下降，如有出血点，会有局部点线状出血逐渐流出，此时再以射频进行针对性的定点止血，效果十分确切。术毕，行患肢棉花腿有效加压包扎完毕后，再松止血带。需根据棉花腿的厚度具体决定绷带加压力度。术后根据术中病变累及范围大小，于术后 3～14 天逐步开始膝关节屈伸功能锻炼，早期关节屈伸次数不宜过多，否则易导致关节肿胀积液发生。

弥漫型 GCTS 属于局部侵袭性生长的非转移性肿瘤，治疗原则为尽可能彻底切除肿瘤，最大限度的保留肢体功能。多次复发的病例可选择根治性手术加放疗。目前虽认为 GCTS 的恶变几率较小，但有报道 GCTS 可以恶变为肉瘤，或一些保留 GCTS的基本结构，但出现异型细胞，呈广泛浸润性生长，弥漫性破坏周围骨及软组织。恶变后可发生肺转移。

总之，膝关节内 GCTS 少见，临床医生对此往往认识不足，极易造成漏诊、误诊。因此，对于不明原因的膝关节反复肿痛者，应提高警惕。术前仔细查体，结合膝关节 MRI 及彩超检查，提高膝关节内 GCTS 的诊断准确率。关节镜下彻底切除病灶及其周围组织清扫是治疗本病的有效方法。另外，儿童、甚至幼儿患膝关节 GCTS 者亦不罕见［11-15］，临床医师应高度重视。

［1］ Collen J， Mount G， Pollock P， et al. Giant cell tumor of the tendon sheath. J Clin Rheumatol， 2009， 15（2）:85-87.

［2］ Farah RS， Holahan HM， Swick BL. Giant cell tumor of the tendon sheath. Cutis， 2014， 93（4）:174；181-182.

［3］ Jaffe HL， Lichtenstein L， Sutro CJ. Pigmented villonodular synovitis， buritis and tenosynovitis. Arch Path Lab Med， 1941，31:731-765.

［4］ Di Grazia S， Succi G， Fragetta F， et al. Giant cell tumor of tendon sheath: study of 64 cases and review of literature. G Chir， 2013， 34（5-6）:149-152.

［5］ Adams EL， Yoder EM， Kasdan ML. Giant cell tumor of the tendon sheath: experience with 65 cases. Eplasty， 2012， 12:e50.

［6］ Panagopoulos A， Tsoumpos P， Tatani I， et al. Giant cell tumor of the patella tendon sheath presenting as a painful locked knee. Am J Case Rep， 2015， 25（16）:568-573.

［7］ Ushijima M， Hashimoto H， Tsuneyoshi M， et al. Giant cell tumor of the tendon sheath （nodular tenosynovitis）. A study of 207 cases to compare the large joint group with the commondigit group. Cancer， 1986， 57（4）:875-884.

［8］ Monaghan H， Salter DM， Al-Nafussi A. Giant cell tumour of tendon sheath （localised nodular tenosynovitis）: clinicopathological features of 71 cases. J Clin Pathol， 2001， 54（5）: 404-407.

［9］ Ho CY， Maleki Z. Giant cell tumor of tendon sheath: cytomorphologic and radiologic fndings in 41 patients. Diagn Cytopathol， 2012， 40（Suppl 2）:E94-98.

［10］ Coroneos CJ， O'Sullivan B， Ferguson PC， et al. Radiation therapy for infiltrative giant cell tumor of the tendon sheath. J Hand Surg Am， 2012， 37（4）:775-782.

［11］ Mukhina MS， Leenman EE. The diffuse type of giant cell tumors of the tendon sheaths. Arkh Patol， 2010， 72（5）:34-36.

［12］ Byrne M， Chan JC， Kelly JL. A case of recurring multifocal giant cell tumour of the tendon sheath in a child. Hand Surg，2014， 19（2）:245-248.

［13］ Yun SJ， Hwang SY， Jin W， et al. Intramuscular diffuse-type tenosynovial giant cell tumor of the deltoid muscle in a child. Skeletal Radiol， 2014， 43（8）:1179-1183.

［14］ Stewart DA， Pedersen J， Coombs CJ. Giant cell tumour of tendon sheath in a 4-year-old boy. J Hand Surg Eur Vol， 2014，39（8）:889-891.

［15］ Abdullah A， Abdullah S， Hafah NH， et al. Giant cell tumor of the tendon sheath in the knee of an 11-year-old girl. J Chin Med Assoc， 2010， 73（1）:47-51.

（本文编辑：李贵存）

Treatment of giant cell tumors of the tendon sheath in adult knee joint under arthroscope: report of 11 cases

ZHAO Hong-bo， ZHANG Hong， ZHOU Hong-yan， DOU Jing， CHEN Hua， GUO Yan， LI Xiao-liang， WANG Ting-ting，SUN Jian， LSong. Department of Orthopedics， the second Hospital of Tangshan， Tangshan， Hebei， 063000， PRC

ZHANG Hong， Email: zhanghongmd@163.com

Objective To retrospectively analyze 11 cases of giant cell tumors of the tendon sheath in the adult knee and to investigate the clinical features and the experience of arthroscopic treatment. Methods From April 2005 to July 2014， 11 patients with giant cell tumors of the tendon sheath were enrolled， including 6 males and5 females. The average age was 36.3 years （range: 18 - 49 years）. Lesions were found in the left knee （n = 4） and in the right knee （n = 7）. Arthroscopic surgery was performed on all the patients. The improved Hematological Scoring System （HSS） was used to evaluate the postoperative recovery of the knee. Results All the 11 patients were followed up for an average period of 30.1 months （range: 12 - 48 months）. At 8 weeks after the operation， symptoms of all the patients were obviously relieved or disappeared， which were greatly improved when compared with that before the operation. The preoperative HSS score was （33 ± 5.1） points， which was （93 ± 3.7） points at 8 weeks after the operation. The differences were statistically significant （P ＜ 0.01）. No statistically significant differences existed in the joint functional recovery at 6 （93 ± 3.9）， 12 （94 ± 2.8）， 24 （94 ± 2.5） and 48 （95 ± 1.6） months after the operation， when compared with that at 8 weeks after the operation. No recurrence was found in any patients until the latest subsequent visit. Conclusions The missed diagnosis and misdiagnosis frequently occur in the treatment of giant cell tumors of the tendon sheath in the knee. The diagnostic accuracy rate can be improved with careful physical examination， magnetic resonance imaging （MRI） and color Doppler ultrasound. The curative effects of arthroscopic surgery are satisfactory.

Knee joint； Giant cell tumors； Arthroscopes； Tendons

10.3969/j.issn.2095-252X.2016.07.011中图分类号：R684， R738.2

063000 河北，唐山市第二医院骨科 （赵洪波、周宏艳、窦静、陈华、郭岩、李晓亮、王婷婷、孙健）；100048 北京，解放军总医院第一附属医院骨科 （张洪）；063100 河北，唐山市第三医院骨科 （吕松）

张洪，Email: zhanghongmd@163.com

2015-10-11）