睾丸鞘膜恶性间皮瘤1例报告并文献复习

杨 勇

(西安市第九医院泌尿外科，陕西西安 710054)

·临床研究·

睾丸鞘膜恶性间皮瘤1例报告并文献复习

杨 勇

(西安市第九医院泌尿外科，陕西西安 710054)

目的 分析睾丸鞘膜恶性间皮瘤临床表现、诊断及治疗。 方法 报告1例睾丸鞘膜恶性间皮瘤，结合文献总结睾丸鞘膜恶性间皮瘤临床特点、治疗方法。结果 睾丸切除后经免疫组化诊断，随诊2年6月后死亡。期间发现肺转移行肺叶楔形切除、腹膜后淋巴结转移予以放射治疗。 结论 睾丸鞘膜恶性间皮瘤恶性程度高，术前较难诊断，免疫组化能够确诊，易发生转移，放射治疗有效。

恶性间皮瘤；睾丸肿瘤；鞘膜积液

睾丸鞘膜恶性间皮瘤是临床较罕见的恶性肿瘤，多表现为睾丸鞘膜积液，不易诊断，恶性程度高，易复发，预后差。2011年2月我院收治1例，行睾丸切除后经免疫组化明确诊断，随访2年6月后死亡，现报告如下。

1 病例报告

患者男性，56岁。2011年2月以“右侧阴囊胀大8月”主诉入院。入院查体右侧阴囊胀大，其内可触及一椭圆形肿物，约10 cm×8 cm×6 cm大小，囊性感，表面光滑，无触痛，同侧睾丸未触及，透光试验阳性。阴囊彩超显示双侧睾丸大小、形态正常，表面光滑，彩色血流未见异常。双侧附睾大小形态正常。右侧睾丸周围可见大量液性暗区，透声差。超声提示：右侧睾丸鞘膜腔大量积液。按右侧睾丸鞘膜积液诊断在腰麻下拟行鞘膜切除翻转术。术中取阴囊外上方纵向切口，游离鞘膜囊未见与其阴囊壁粘连，减压时吸出积液稍混浊，挤出鞘膜囊完整。切开鞘膜囊后可见鞘膜脏层散在数个大小不等乳头状灰黄色结节、质脆、大小约2～10 mm，累及睾丸、附睾。切取鞘膜切口边缘处增生结节送冰冻，结果提示恶性。关闭鞘膜囊，扩大切口至外环，充分游离精索后行右侧睾丸切除术。术后病理光镜：肿瘤由上皮样细胞构成，部分为实性细胞巢，部分为乳头状或小管乳头状结构(图1A)，肿瘤组织内可见灶状坏死(图1B)。癌细胞结构变化各异，乳头被覆的细胞呈圆、立方状或低柱状，核大深染，染色质粗颗粒状，可见核仁，胞质嗜酸性。实性区细胞核卵圆形空泡状，核膜清晰，有明显的核仁，核分裂象多见。免疫组化CR(+)、Vimentin(+)、CK(+)、CK5/6(+)、EMA(-)SMA(-)(图2)。诊断:睾丸鞘膜恶性间皮瘤 双相型。术后未接受放疗建议。2012年5月因咳嗽行胸片及胸部CT发现左肺单发结节，于外院行肺叶楔型切除术，术后病理提示睾丸鞘膜恶性间皮瘤肺转移。2012年8月复查发现双肺多发小结节影，2013年1月15日腹部CT发现腹膜后不规则肿块(图3A)，密度不均匀，局部斑片状钙化，大小约13 cm×12 cm，包裹下腔静脉，盆腔未见异常。行姑息性调强放疗，给予55 Gy照射剂量，2013年5月9日复查CT(图3B)，腹膜后肿块较放疗前缩小，约11 cm×6.6 cm，但又发现盆腔右侧肿块，约4.9 cm×4.8 cm大小。2013年6月患者出现腹胀、双下肢水肿，CT显示大量腹水，经反复抽放腹水，对症治疗1月后死亡(图1)。

图1 患者睾丸鞘膜光镜下所观图

A：肿瘤实性细胞巢与小管-乳头状结构(HE，×10)；B：肿瘤组织内灶状坏死区(HE，×20)。

图2 患者睾丸鞘膜免疫组化图像

A：CR(+)，×20；B：Vim (+)，×20；C：CK(+)，×40；D：CK5/6 (+)，×40。

图3 患者放疗前、后腹部增强CT显示肿块变化图像

A:放疗前；B放疗后。

2 讨 论

睾丸鞘膜恶性间皮瘤临床罕见，自 1957年首次报告以来，迄今报告100余例，各年龄段均可发病，超过一半的病例发病于55～75岁之间[1-2]，约30%～40%病例有石棉接触史[3-4]。超过60%的睾丸恶性间皮瘤2年内会复发，5年内复发的病例超过90%[1]，平均生存期23个月[5]。

超过50%的睾丸恶性间皮瘤表现为睾丸鞘膜积液，也可表现为睾丸肿块、附睾炎、疝、精液囊肿等[1]，因没有特异性症状和诊断试验，术前诊断比较困难[6]，PLAS等[4]回顾性分析睾丸鞘膜恶性间皮瘤仅有3%术前诊断率。多数病例都是手术治疗出血性睾丸鞘膜积液、肥厚的睾丸鞘膜或结节时诊断[1,3]。

睾丸超声检查能够提供鞘膜上大于0.5 cm的外生性病灶的信息[7]，AGGARWAL等[6]认为多普勒超声检查是术前诊断睾丸鞘膜恶性间皮瘤的一种安全、可靠的方法，超声可以发现鞘膜上含有中央血管的息肉样结节，中央血管呈强回声；也不能忽视增厚的睾丸鞘膜[8]。

根据不同的组织病理学特征，恶性间皮瘤分为上皮型、肉瘤型和双相型3个亚型[2]，上皮型大约占70%，常见腹腔和鞘膜，双相型接近30%，发生于浆膜腔，纯肉瘤型的恶性间皮瘤非常罕见，见于胸膜[1-3]。由于HE染色上皮型间皮瘤和腺癌的形态一致，因此要和腺癌鉴别，免疫组化能够确诊。最可靠的免疫标记是钙网膜蛋白，其对间皮瘤表现出高度敏感性和特异性[9]，在恶性间皮瘤时呈阳性，腺癌为阴性[10]。

睾丸恶性间皮瘤因发病例数少，尚无确切的指南指导治疗。如果肿瘤局限，经腹股沟行根治性睾丸切除是最佳的外科治疗方式[11]。也有报道通过扩大根治以达到切除肿瘤，进展期的局部病灶或复发的局部病灶主张更进一步的手术治疗，如腹膜后淋巴结清扫[5,12]。由于报道的例数有限，辅助放、化疗的作用还不明确[11]。

睾丸鞘膜恶性间皮瘤同其他部位的恶性间皮瘤一样，所有亚型都有高度的侵袭性[13]，肿瘤可以侵及阴囊周围组织，发生淋巴结转移，远处脏器如肺、肝等转移[11]。最常见的部位是腹膜后淋巴结[14]。术后最初2年最有可能复发，需要影像学严密随访，之后每年检查一次，至少5年[11]。

在本例治疗随访过程中，我们于肺转移后才发现腹膜后肿块，尽管腹膜后肿块无病理诊断支持，但根据转移特点仍考虑淋巴结转移。肿块体积放疗前后对比变化明显，对放射线较敏感，因此我们认为睾丸切除术后行局部以及腹膜后放疗对于肿瘤复发和转移可起到一定抑制作用。术后随访应该强调对腹膜后淋巴结、肺、肝脏这些部位的影像学检查。

[1] FRIAS-KLETECKA MC, MACLENNAN GT. Mesothelioma of the tunica vaginalis[J]. J Urol， 2007，178 (4 Pt 1 ):1489.

[2] JONES MA, YOUNG RH, SCULLY RE. Malignant mesothelioma of the tunica vaginalis. A clinicopathologic analysis of 11 cases with review of the literature[J]. Am J Surg Pathol，1995，19(7):815-825.

[3] ANTMAN K, COHEN S, DIMITROV NV, et al. Malignant mesothelioma of the tunica vaginalis testis[J]. J Clin Oncol, 1984，2(5):447-451.

[4] PLAS E, RIEDL CR, PFLUGER H. Malignant mesothelioma of the tunica vaginalis testis: review of the literature and assessment of prognostic parameters[J]. Cancer,1998,83(12):2437-2446.

[5] KHAN MA, PURI P, DEVANEY D. Mesothelioma of tunica vaginalis testis in a child[J]. J Urol,1997,158(1):198-199.

[6] AGGARWAL P, SIDANA A, MUSTAFA S. Preoperative diagnosis of malignant mesothelioma of the tunica vaginalis using Doppler ultrasound[J].Urology，2010,75 (2)：251-252.

[7] FUJISAKI M, TOKUDA Y, SATO S, et al. Case of mesothelioma of the tunica vaginalis testis with characteristic findings on ultrasonography and magnetic resonance imaging[J]. Int J Urol 2000,7(11): 427-430.

[8] IKEQAMI Y,KAWAI N，TOZAW K，et al. Malignant mesothelioma of the tunica vaginalis testis related to recent asbestos[J].Int J Urol,2008,15(6)：560-561.

[9] ATTANOOS RL，GIBBS AR. Pathology of malignant mesothelioma[J]. Histopathology，1997,30(5)：403-418.

[10] AGAPITOS E, PAVLOPOULOS PM, MARINOS E,et al. Malignant mesothelioma of the tunica vaginalis testis: an immunohistochemical and ultrastructural study of two cases[J]. Br J Urol,1997,80(2): 345-346.

[11] CANDURA SM，CANTO A，AMATU A，et al.Malignant MESOTHELIOMA OF THE TUNICA VAGINALIS TESTIS IN A PETROCHEMICAL WORKER EXPOSED TO ASBESTOS[J].Anticancer Res,2008,3-4(2B):1365-1368.

[12] BLACK PC, LANGE PH, TAKAYAMA TK. Extensive palliative surgery for advanced mesothelioma of the tunica vaginalis[J]. Urology, 2003,62(4):748.

[13] GUNEY N, BASARAN M, KARAYIGIT E, et al. Malignant mesothelioma of the tunica vaginalis testis: a case report and review of the literature[J].Med Oncol，2007，24: 449-452.

[14] KUWABARA H,UDA H,SAKAMOTO H,et al.Malignant mesothelioma of the tunica vaginalis testis. Report of a case and review of the literature[J].Acta Pathol Jpn,1991,41(11):857-863.

(编辑 何宏灵)

Malignant mesothelioma of the tunica vaginalis: one case report with literature review

YANG Yong

(Department of Urology,the 9th Hospital of Xi’an, Xi’an 710054, China)

Objective To explore the clinical manifestation, diagnosis and treatment of malignant mesothelioma (MM) of the tunica vaginalis. Methods Clinical data of 1 case of tunica vaginalis MM were retrospectively analyzed and related literature was reviewed. Results The case was pathologically diagnosed with immunohistochemical staining after radical orchiectomy,and the patient died 2.5 years after treatment. During the follow-up, the patient underwent palliative pulmonary wedge resection and local radiotherapy due to pulmonary and retroperitoneal metastasis. Conclusions Tunica vaginalis MM is malignant and difficult to diagnose. The diagnosis should be confirmed by immunohistochemical staining. It has the metastasis capabilities and is sensitive for radiotherapy.

malignant mesothelioma; testicular tumor; hydrocele

2014-11-17

2015-03-09

杨勇(1973-)，男(汉族)，学士,副主任医师.研究方向:泌尿系结石及肿瘤.E-mail：302686335@qq.com

R699.8

A

10.3969/j.issn.1009-8291.2015.06.014