下颌颊侧前庭骨膜外脂肪瘤1例报道

马中凯， 马平川， 章杲威， 李泓霖， 李春洁

（口腔疾病防治全国重点实验室，国家口腔医学中心，国家口腔疾病临床医学研究中心，四川大学华西口腔医院头颈肿瘤外科 成都 610041）

脂肪瘤（lipoma）是一种缓慢生长的良性软组织肿瘤，好发生于躯干及四肢的皮下组织内，而位于口腔内的脂肪瘤也较为常见[1]。口腔脂肪瘤多见于颊黏膜下层、舌体等表浅位置[2]。脂肪瘤除了发生于皮下组织内，还可发生于深部软组织和骨膜外侧，其中极少数脂肪瘤发生在骨膜外侧，被称为骨膜外脂肪瘤（PL）[3]。Greco 等[4]曾在2013 年总结了所有包含PL 的文献报告，结果发现不超过150 例，其中并无明确发生在口腔内的PL 报告。本文报道1 例发生在左下颌前庭的PL，并结合相关文献探讨PL 的临床表现、诊断及治疗。

1 病例报告

1.1 一般资料

患者女性，59 岁，2020 年11 月因“发现口内左下牙龈包块1 个月”就诊。患者1 个月前自觉左下牙龈有一包块，逐渐长大，自述呈花生大小，遂就诊于我院。

既往史：患者自述无全身系统性疾病史，无吸烟史，无传染性疾病史，无药物过敏史；手术史：3 年前于外院行右侧大腿脂肪瘤切除术。

专科检查：患者口腔卫生一般，肿物位于左下颌颊侧前庭处，范围自左下颌尖牙至左下颌第一磨牙的根方，大小约2.0 cm×1.5 cm（图1），表面黏膜颜色发黄；触诊质地较软，无明显活动度，边界清晰，无触痛及自发痛。左下颌第二前磨牙牙冠呈暗灰色，无光泽，探诊未见深牙周袋。双侧面部及颈部未扪及肿大淋巴结。

图1 术前口内观Figure 1 Preoperative intraoral photograph

术前彩色多普勒超声及锥形束CT（cone beam computed tomography，CBCT）示：左侧下颌齿龈浅面见大小约3.3 cm×0.8 cm×1.6 cm 的弱回声团，边界清晰，形态规则，回声欠均匀，边缘检查见少许点线状血流信号，与周围组织及下颌分界清楚（图2A）；左侧下颌骨骨皮质连续，未见骨质破坏，下颌骨体外侧见大小约3.0 cm×1.5 cm 边界清晰的低密度影（图2B）。

图2 术前超声及CBCTFigure 2 Preoperative color Doppler ultrasonography and CBCT image

1.2 诊断和治疗

诊断：根据患者病史、临床检查及辅助检查提示，初步诊断为左下颌前庭脂肪瘤。治疗：排除手术禁忌证，向患者交代手术风险后，患者选择切除左下颌包块后行活检术，并签署知情同意书；铺胸巾，用氯己定漱口，一次性吸唾管吸唾，行利多卡因下齿槽神经阻滞麻醉，自肿物表面横行切开表面黏膜及黏膜下组织（图3A），可见颏神经分支在肿物浅面，解剖并保护颏神经分支，见肿物深面与下颌骨骨膜粘连，完整切除肿块（图3B、C），缝合创口，放置引流条，压迫止血。将切除组织浸泡于10%福尔马林溶液中，送病理检查。病理诊断（图4）：左下颌前庭沟脂肪瘤。

图3 术中照片Figure 3 Intraoperative photographs

图4 术后苏木精-伊红（hematoxylin and eosin，HE）染色图Figure 4 Pathological features of lipoma（HE）

术后结果及随访观察：患者术后无并发症，在术后2 d 抽取引流条，术后7 d 拆除缝线，伤口愈合良好（图5）。

图5 术后7 d 照片Figure 5 Photograph showing 7 d after the operation

2 讨论

PL 由成熟的脂肪组织构成，占所有脂肪瘤的0.3%，好发于40 岁以上的中老年人，无明显性别差异[5-7]。PL 通常呈无痛性缓慢生长，触诊柔软，边界清晰，但肿瘤增长过大可压迫周围神经造成功能障碍甚至破坏周围骨质[8]。PL 多见于股骨、胫骨、桡骨和肱骨等四肢长骨，位于头颈部的PL 极为罕见[9-10]。目前尚无发生于下颌颊侧前庭PL 的报道。

通常情况下，位置表浅的脂肪瘤诊断并不困难，临床检查便可明确[11]，但位置深在的PL 常需借助影像学检查辅助诊断。PL 具有明确的影像学特点，表现为靠近骨皮质边界清晰的脂肪团块，伴或不伴瘤内成骨[12]。Miller 等[13]根据脂肪瘤内成骨程度的不同，将PL 划分为4 种不同的亚型，基于此分类，本病例中的脂肪瘤属于Ⅰ型PL，即无瘤内成骨的PL。

在本病例中，患者口内肿物触诊柔软无波动感，边界清晰，表面光滑无结节，活动度差，无按压痛，左下颌第二前磨牙牙冠变色，未探及深牙周袋。初步考虑该肿物为牙槽脓肿。但CT 示左下颌骨骨皮质连续，骨质无破坏，下颌骨体部外侧可见边界清晰、密度均一的低密度影，肿物内未见钙化影；同时彩超提示该肿物边界清晰，形态规则，回声欠均匀，边缘检查见少许点线状血流信号，与周围组织及下颌分界清楚。综合临床检查、病史及影像学检查，考虑诊断为左下颌前庭脂肪瘤。然而，本例病例的特点在于脂肪瘤位于下颌骨骨膜的层次，在术中可见脂肪瘤与下颌骨骨膜紧密粘连，同时，从术前CBCT 上也能够发现脂肪瘤与下颌骨关系紧密。一般来说，发生在皮下脂肪层或者黏膜下层的脂肪瘤较为正常，而在骨膜或者临近骨膜的层次则较为罕见，因为在这些层次中并没有脂肪组织的存在，发生在这些层次脂肪瘤的临床报告也相对较少。Nagano 等[14]报告了1 例多发性PL 患者，患者在额骨骨膜外出现了6 个大小不一的脂肪瘤，研究者认为，该患者数年前曾行额部除皱术，并在额部进行多次肉毒素注射，可能是上述原因导致脂肪组织移位继而发生瘤变。在其余文献报告中，Vlad 等[15]报告了3 例帽状腱膜下脂肪瘤，Hayashi 等[16]报告了1 例硬腭脂肪瘤，这些脂肪瘤的病理表现等均与本例相似。其他部分学者[2，8，17]也报告了不同部位的PL，部分PL 的病理表现为有明显的瘤内成骨或骨相关组织的存在，可能是因为这些PL 在发展过程中由骨膜组织的长入引起成骨而导致的。

PL 患者常因出现神经症状就医，发病至就医的时间多在3 个月以上[4，8，17-18]。Seki 等[19]报道了1 例发现左前臂肿物10 年伴手指活动受限3 月余的PL病例。本病例患者的PL 紧贴左下颌颏神经，若不进行及时治疗，极有可能进一步生长造成颏神经受牵拉导致轻度功能障碍，从而影响患者唇部感觉。

手术切除是PL 最主要的治疗方式，对于大部分PL，采取单纯的肿瘤摘除术即可，但部分同骨膜粘连或造成骨质破坏的PL 则需扩大切除骨膜甚至去除部分骨质。手术切除后的PL 预后良好，复发率极低[20]。本病例在10 个月的术后随访中未见复发。

综上所述，发生在颌骨的PL 较为罕见，正确地诊断颌骨PL 通常需要借助超声、CT 等影像学检查。尽管PL 通常为良性的，但考虑其进一步生长会产生神经症状，建议进行完整切除。