结节性筋膜炎18F-FDG PET/CT 误诊为霍奇金淋巴瘤复发1 例

姜思远 周晓蝶 吉蘅山 吴江

1 东部战区总医院核医学科，南京 210002；2 东部战区总医院病理科，南京 210002

结节性筋膜炎（nodular fasciitis，NF）是一种相对少见的纤维组织增生性良性病变，组织病理学上具有假肉瘤的特征，该病常突然出现，生长迅速，易被误诊为恶性肿瘤[1]。NF 的临床及影像学表现缺乏特异性，误诊后导致的手术等过度治疗会给患者造成不必要的伤害。笔者报道了1 例误诊为霍奇金淋巴瘤（Hodgkin lymphoma，HL）复发的NF 病例。

1 患者资料

患者男性，25 岁，2018 年9 月初无意间触及右侧颈部有一肿物，质地硬，活动度尚可，无明显压痛，2018 年9 月14 日于东部战区总医院口腔科行右侧颈部肿物摘除术，术后经组织病理学检查结果确诊为结节硬化型经典型霍奇金淋巴瘤（nodular sclerosis classical Hodgkin lymphoma，NSCHL）。2018 年9 月18 日于东部战区总医院核医学科行18F-FDG PET/CT 检查，结果显示：左侧颈部、左侧锁骨区、左上纵隔、前纵隔胸腺区、主动脉弓旁可见多发肿大淋巴结，18F-FDG 代谢增高，SUVmax=4.7，考虑为淋巴瘤浸润（图1A～C）。骨髓形态学+活体组织病理学检查结果提示正常。结合病史及检查结果，诊断为NSCHL[Ann Arbor 分期为ⅡA 期，淋巴瘤国际预后指数（IPI）评分0 分，年龄调整后的淋巴瘤国际预后指数（aaIPI）评分0 分，低危组]。对患者行ABVD 方案治疗：在第1 天和第15 天，分别静脉滴注多柔比星脂质体30 mg+博来霉素15 mg +长春瑞宾10 mg+达卡巴嗪0.6 mg，1 个周期为21 d，化疗2 个周期后行18F-FDG PET/CT 复查，结果显示，原发病灶明显缩小，18F-FDG 代谢程度明显降低。化疗4 个周期后，再次行18F-FDG PET/CT 复查，结果显示，原发病灶均未见18F-FDG 代谢增高灶，评估病情为完全缓解（图1D）。

图1 结节性筋膜炎患者（男性，25 岁）在霍奇金淋巴瘤治疗过程中的3 次18F-FDG PET/CT 显像图 A 为该患者第1 次18F-FDG PET/CT 全身MIP 图，示左侧颈部、左侧锁骨区、左上纵隔、前纵隔、主动脉弓旁有多发肿大淋巴结，18F-FDG 代谢增高；B、C 为横断面CT 及18F-FDG PET/CT 融合图，示前纵隔肿大淋巴结（白色箭头），大小约3.1 cm×2.8 cm，SUVmax=4.7；D 为经4 次ABVD方案化疗后，第2 次18F-FDG PET/CT 全身 MIP 图，示原发病灶均未见异常18F-FDG 代谢增高灶；E 为第3 次18F-FDG PET/CT 全身MIP 图，示左侧肩胛下肌内新发18F-FDG 代谢增高灶，F、G 为横断面CT 及18F-FDG PET/CT 融合图，示左侧肩胛下肌内新发低密度病灶（白色箭头），边界尚清，内部密度均匀，大小约1.5 cm×1.3 cm，CT 值为31.4 HU，SUVmax=13.06。FDG 为氟脱氧葡萄糖；PET 为正电子发射断层显像术；CT 为计算机体层摄影术；MIP 为最大密度投影；SUVmax 为最大标准化摄取值；ABVD 方案为在第1 天和第15 天，分别静脉滴注多柔比星脂质体30 mg+博来霉素15 mg +长春瑞宾10 mg+达卡巴嗪0.6 mg，1 个周期为21 dFigure 1 Three 18F-FDG PET/CT imaging results of a patient with nodular fasciitis (male, 25 years old) during the treatment of Hodgkin's lymphoma

2021 年3 月，患者出现左侧肩部疼痛，于东部战区总医院行MRI 检查，结果显示左侧肩胛下肌有异常信号（图2），2021 年5 月复查MRI，结果提示病灶增大，结合病史，考虑可能为淋巴瘤浸润。2021 年7 月19 日，患者行18F-FDG PET/CT 检查，结果显示：左侧肩胛下肌处有类圆形低密度灶，18F-FDG 代谢明显增高，SUVmax=13.06，考虑可能为淋巴瘤浸润（图1E～G）。2021 年7 月21 日，患者行经皮穿刺左肩胛下肌结节活体组织病理学检查，结果提示：梭形细胞增生性病变，伴黏液样变性及炎细胞浸润（图3）；结合影像表现（肌内肿块长径约2 cm）及免疫组织化学、分子生物学方法检测结果，考虑为NF。

图3 结节性筋膜炎患者（男性，25 岁）的组织病理学检查图（苏木精-伊红染色，×100，×200）及基因检测图（荧光原位杂交法，×1 000）A～B 示病变由增生的梭形细胞组成，部分区域呈交错排列，间质内可见黏液样变性，并可见淋巴细胞浸润；C 为USP6 基因，显示红、绿信号分离，提示基因断裂Figure 3 Histopathological examination (hematoxylin eosin staining, ×100, ×200) and genetic testing (fluorescence in situ hybridization, ×1 000)results of a patient with nodular fasciitis (male, 25 years old)

2 讨论

NF 是由纤维母细胞和肌纤维母细胞增生形成的假肉瘤性病变，一般被认为是一种自限性、反应性、增生性的肿瘤样病变，通常具有生长迅速、细胞丰富、分裂活跃等特点，它最常见于上肢、躯干、头颈部的皮下组织，发病年龄从2 岁到50 岁不等，无性别差异[2-3]。第5 版WHO 软组织肿瘤分类将其归于成纤维细胞和（或）肌成纤维细胞性良性肿瘤[4]。NF 按照部位一般可分为3 种亚型：皮下型、肌内型、筋膜（肌间）型；按照病理类型可分为黏液型、细胞型、纤维型。NF 的MRI 表现与其组织病理学特点及生长方式有关，MRI 上大多呈 T1WI 等信号、均匀或不均匀T2WI 高信号（病灶内的黏液成分多，则呈明显高信号；纤维和细胞成分多，则信号减低）[2,5-7]。本病例MRI 表现为T1WI 低信号，T2WI 脂肪抑制高信号，符合文献报道中对NF 的归纳与描述。

18F-FDG PET/CT 被广泛应用于肿瘤代谢显像，在淋巴瘤的诊断、临床分期、疗效评估中也发挥着重要作用[8]。NF 的病理基础为纤维母细胞和肌纤维母细胞的增生，其糖代谢也处于较高水平，所以此类病变在行18F-FDG PET/CT显像时也可表现为高摄取，因此在诊断上具有一定迷惑性，国外也有相关个案报道[3,9-10]。18F-FDG PET/CT 检查的灵敏度高，但特异度相对较低。同样，在进行MRI 诊断时也会面临这一困难。肿瘤转移的MRI 信号特征通常由原发灶的性质确定，可呈现为多样性，因此仅凭影像学表现很难做出准确判断，针对本病例，如果没有组织病理学检查的进一步诊断，很容易将左侧肩胛下肌的高摄取灶误判为NSCHL 复发，从而造成过度治疗，给患者的身心带来损伤。近年来，随着核医学技术的不断发展，68Ga 标记的成纤维细胞活化蛋白抑制剂 （fibroblast activating protein inhibitor，FAPI）现已作为一种新型的正电子肿瘤显像剂逐渐被应用于临床，当机体存在强烈的纤维增生反应、患有以间质组织活化为特征的疾病或有伤口处于愈合期，成纤维活化蛋白呈现为高表达状态[11]，68Ga-FAPI已作为PET 显像剂被应用于实体肿瘤、感染及炎症的诊断，未来我们或可应用68Ga-FAPI 作为18F-FDG 的补充显像剂，提高对该类炎性病变的诊断及鉴别诊断能力，其临床价值有待进一步探索。

NF 的发病机制不详，目前多被认为可能与外伤或感染性因素有关。追溯本病例的病史后，我们发现患者在NSCHL 治疗过程中一直有网球运动的习惯，或与其NF 发病有一定关联。18F-FDG PET/CT 对于葡萄糖高代谢的病变具有较高的检出率，但是其鉴别诊断效果有待提高。回顾分析本病例可发现，患者的治疗效果一直很好，随访过程中进行的18F-FDG PET/CT 检查也从未有复发迹象，此次左侧肩胛下肌病灶的SUV 明显高于其原发NSCHL 病灶，或可提示它们并非同源。因此，在日常影像诊断工作中，不断增加对病种的积累、学会对比各项影像检查的表现、结合患者整个病史过程考虑病情发展的可能性等都显得十分重要。

利益冲突所有作者声明无利益冲突

作者贡献声明姜思远负责数据的采集与分析、论文的撰写；周晓蝶负责论文的审阅；吉蘅山负责论文的审阅与指导；吴江负责论文的修订与指导