性别发育异常患儿父母创伤后成长及其影响因素分析

邹瑶 马小琴 诸纪华 郑智慧 张保晴

人类社会性别的认知与发育是一个连续的过程，从胎儿在母体内生殖系统开始分化到青春期第二性征出现，人类的性别发育都有可能出现问题，导致性别发育异常（disorders of sex development，DSD）。DSD是指染色体核型、性腺表型及性腺解剖结构不一致的一大类遗传异质性疾病的统称[1]。据报道，每300 名活产婴儿中，就可能有1 例出现外生殖器表型性别特征不典型的情况[2]。DSD 患儿外生殖器外观模糊，可兼有男性、女性特征，社会性别及生理性别模糊[3]。父母的心理情况是影响DSD 患儿生活质量的重要因素之一，对患儿全面治疗起着举足轻重的作用[4]。DSD 患儿的出生可能对家庭造成创伤和孤立，其父母有增加心理困扰的风险，包括焦虑、抑郁、自卑、耻辱感和创伤后应激症状（post-traumatic stress disorder，PTSD）[5]。随着积极心理学的发展，心理压力及心理创伤被认为可能是一次更新自我认知、自我成长的机会，即创伤后成长（posttraumatic growth，PTG）[6]。PTG 作为DSD 患儿父母的一种积极的情感体验，有利于父母更好地照顾患儿，从而促进患儿康复。本研究分析DSD 患儿父母PTG 现状、水平及相关因素，以期为提高DSD 患儿照护水平、制定临床干预措施提供依据。

1 对象和方法

1.1 对象 采用便利抽样法，选取2021 年8 月至2022年12月浙江大学医学院附属儿童医院收治的DSD 患儿父母为研究对象。纳入标准：（1）患儿确诊为DSD；（2）患儿年龄＜18 岁；（3）承担主要的照顾责任（为患儿提供最多服务，与患儿关系最密切，照顾时间最长的家长）；（4）有良好的理解能力和沟通交流能力。排除标准：（1）无法独立完成或需要在研究者指导下完成问卷；（2）家庭正遭受其他创伤性事件，如车祸、亲人去世、罹患癌症等；（3）精神疾病患者。根据《医学统计学》（孙振球2014 年版）样本量粗略计算方法，样本含量可取变量数的5～10 倍。本研究共纳入18 个自变量，故需研究对象90～180例，考虑到无效样本，在此基础上增加20%的样本量，计算样本量为108～216 例。患儿父母知情同意，自愿参加本次调查研究。本研究通过本院医学伦理审查，批件号：2022-IRB-144。

1.2 方法 采用一般资料调查问卷、创伤后成长评定量表（posttraumatic growth inventory，PTGI）、简易应对方式问卷和家庭坚韧力量量表（family hardiness index，FHI）对DSD 患儿及其父母进行调查。质量收集方法采用研究者统一培训，调查中采用同质化管理，对被调查者在填写问卷中的疑问、困惑及时作出解答。本次研究共发放问卷120 份，回收120 份，有效116 份（2 份为家庭发生意外事故，2 份为填写字迹模糊，无法辨认），有效回收率96.67%。

1.2.1 一般资料调查问卷 该量表由研究者查阅文献后自行设计，包括患儿父母一般资料调查表和患儿一般资料调查表，前者调查患儿父母的性别、年龄、受教育程度、婚姻状况、目前工作情况、家庭人均收入、长期居住地，后者调查患儿性别、年龄、发现疾病时患儿年龄、患儿疾病种类、是否独生子女、医疗保险形式。

1.2.2 PTGI 该表由Tedeschi 等[7]编制，Ho 等[8]翻译，汪际等[9]修订。包含个人力量、与他人的关系、新的可能性、精神变化和对生活的欣赏等5 个维度，20 个项目。采用李克特6 级评分法，对应“完全没有出现”“非常少出现”“少出现”“有些时候出现”“多时候出现”“非常多出现”分别得分0～5，分值越高表示PTG 水平越高。

1.2.3 简易应对方式问卷 该表由解亚宁[10]编写，包含“积极应对”和“消极应对”两个维度，20 个条目。采用李克特4 级评分法，每项得分0～3 分，对应“从不采用”“很少采取”“偶尔采取”“经常采用”依次打分。维度单条目均分较高，则提示个体选择哪种应对方式。

1.2.4 FHI 该量表由McCubbin 等编制，本研究采用刘洋等[11]修订的FHI 量表。包含责任、控制和挑战等3个部分。采用李克特4 级评分法，每项分值为1～4 分，对应“非常同意”“同意”“不同意”“非常不同意”依次打分，分值越高表示家庭FHI 水平越高。

1.3 统计学处理 数据采用双人录入，采用SPSS 19.0统计软件。计量资料以表示，两组间比较采用两独立样本t检验，多组间比较采用单因素方差分析，两两比较采用LSD-t法。计数资料以频数和构成比表示，组间比较采用χ2检验。DSD 患儿父母PTGI 各维度与简易应对方式问卷、FHI 分值之间的相关性分析采用Pearson 相关。采用多元逐步回归法分析影响患儿父母PTG 水平的因素。P＜0.05 为差异有统计学意义。

2 结果

2.1 各量表得分情况 本研究共纳入116 名DSD 患儿父母，年龄21～48（31.28±5.12）岁，受教育程度多为中学以上（＞85%），65.5%的父母在患儿治疗期间在职，6.0%的父母家庭人均收入＜1 000 元/月。DSD 患儿年龄6 个月～14 岁（2.43±2.53）岁，50.0%的患儿为独生子女，25.0%的患儿为自费。DSD 患儿父母FHI 得分（59.73±5.68）分；应对方式以积极应对为主；PTGI 总分为（58.28±12.11）分，见表1。

表1 DSD 患儿FHI、简易应对方式问卷、PTGI 得分（分）

2.2 DSD 患儿父母PTG 相关影响因素分析

2.2.1 DSD 患儿及父母一般情况对其PTG 水平的影响分析 DSD 患儿父母受教育程度、家庭人均收入、DSD儿童是否为独生子女及其医疗保险形式对患儿父母的PTG 水平有影响（均P＜0.05），具体表现为父母受教育程度越高、家庭人均收入越高，DSD 患儿父母PTG水平越高；DSD 患儿为独生子女的父母PTG 水平高于非独生子女；医疗保险为省一卡通的DSD 患儿父母PTG 水平高于其他保险形式，见表2。

表2 DSD 患儿及父母一般情况对其PTG 水平的影响

2.2.2 DSD 患儿父母PTG 水平与应对方式、FHI 得分的相关性分析 DSD 患儿父母的积极应对方式与PTGI总分及各维度得分均呈正相关（均P＜0.01）；DSD 患儿父母FHI 总分与PTGI 总分及各维度得分均呈正相关（均P＜0.01），FHI 的责任、控制维度与PTGI 总分及各维度均呈正相关（均P＜0.05），挑战维度与新的可能性、与他人的关系得分均呈正相关（均P＜0.05），见表3。

表3 DSD 患儿父母PTG 水平与应对方式、FHI 得分的相关性分析

2.2.3 影响DSD 患儿父母PTG 水平的多因素分析以DSD 患儿父母PTG 水平为因变量，一般资料、应对方式、FHI 得分等为自变量进行多元逐步回归分析，结果发现DSD 患儿父母性别、受教育程度、DSD 患儿是否是独生子女、患儿父母积极应对方式及FHI 中的控制维度这5 个变量解释了DSD 患儿父母PTG 水平变量的66.3%。按其对DSD 患儿父母PTG 水平的影响（标准化系数）大小，顺序依次为父母的积极应对方式、FHI 中的控制维度、DSD 患儿是否是独生子女、DSD 患儿父母受教育程度及性别，见表4。

表4 影响DSD 患儿父母PTG 水平的多元逐步回归分析

3 讨论

参加本次研究的DSD 患儿父母的PTG 处于中等偏下水平，较其他慢性疾病患儿父母PTG 的得分要低，与脑瘫患儿父母的PTG 水平相似[12-14]。DSD 患儿父母PTGI 中对生活的欣赏维度及个人力量的增强维度得分较高，与贺磊等[15]研究结果一致；与他人的关系维度得分较低，与冯昭嫣[16]的研究结果类似。DSD 患儿父母在确诊疾病时由于对疾病的不了解产生较大的创伤、痛苦和抑郁[17]，心理压力及心理负担大，且疾病的病因在现今医疗条件下暂不明确，患儿父母难以接受疾病，PTG 水平较低。DSD 疾病作为一类生殖器畸形的疾病，在社会生活中，患儿及其亲属都面临着社会的有色目光，易产生不合群及与疾病相关的耻辱感[18]，从而减少与他人的来往。在治疗过程中也会对其他人隐瞒病情，疏忽人际关系的往来。这要求医护人员在照护DSD 患儿时，也要充分关注到患儿父母的心理变化，促进患儿父母学习相关疾病知识及治疗方式，提高患儿父母对疾病治疗的信心，促进其PTG 水平的发展。

DSD 患儿父母受教育程度和家庭人均收入水平及医疗保险方式都关系到患儿的家庭经济压力，经济压力大则PTG 水平低，这与大部分学者的研究结果一致[19-20]。DSD 患儿父母面对疾病有很多疑问[21]，受教育程度高的父母在面对疾病时，对新知识的获取渠道更多，可以更全面地掌握照顾患儿的技巧。由于儿童生长发育的特殊性，患儿父母在治疗过程中承担着更大的经济压力。近年来，中国医疗保障系统逐步完善，大部分公民在医院就诊时都可以享受国家医疗保障。在本研究中自费患儿占比25.0%，是由于部分患儿父母对疾病忌讳，在进行医疗活动时，担心就诊时的记录会被其他人知道，影响患儿之后的发展而选择自费，这部分父母PTG 水平也较低，因此医护人员要注重对患儿疾病隐私保护，避免在公众场合讨论患儿的病情。

DSD 患儿为独生子女的父母其PTG 水平较非独生子女低，这与急性淋巴细胞白血病患儿父母PTG 水平的研究结果一致[22]。DSD 患儿生育可能性较低，外生殖器的异常也会导致成年后婚配困难，在传统的“传宗接代”观念下，孩子未来的婚配是父母担忧的事情。DSD 患儿为独生子女的父母在社会及家庭的压力下，对孩子的日后婚配、生育情况关注度较高。相比之下，非独生子女的父母在面对这一问题时，会将部分压力寄托给其他孩子，同时对疾病的接受度也会有所增加，因而PTG 水平较高。

DSD 患儿父母积极应对方式及FHI 状况与其PTG水平呈正相关，认知与应对在创伤后形成过程中具有联动作用，积极的心态及有效应对可使创伤者PTG 水平提高[23]。FHI 本身是家庭不断地适应逆境的过程，也可以增进应对能力[24]。DSD 患儿父母家庭在面对创伤时压力较大，积极的应对方式可以促进患儿父母及时调整不良情绪，提升家庭坚韧力量，促进PTG 水平提高[25]。这要求医务工作者要及时关注DSD 患儿父母的应对方式及其FHI 情况，在日常护理活动中进行相应的疾病知识指导与心理疏导，有条件时可将不同应对方式为主的患儿父母组成小组，促进组内父母相互交流，充分发挥同伴护理效果，从而提高PTG 水平。

综上所述，本研究发现DSD 患儿父母的PTG 为中等偏下水平，与他人的关系水平较低。患儿父母的积极应对方式、FHI 中的控制维度、DSD 患儿是否是独生子女、DSD 患儿父母受教育程度及性别是DSD 患儿父母PTG 的重要影响因素。医护人员应在护理时加强对患儿父母的积极引导，使其逐步接受疾病；应注意保护患儿的隐私，交谈时不使用负性名词；并告知患儿疾病产生的情况，引导患儿父母以积极的方式去应对问题，同时做好相关DSD 患儿父母的心理疏导，促进其与他人关系的正向发展，提升其内在潜能。在治疗及护理该类患儿时积极申请各类基金帮助，减少家庭经济负担，提高患儿及家长的质量参与度。制定个性化护理措施，以提高患儿父母PTG 水平及对DSD 患儿的照护水平。由于本研究未对DSD 患儿父母PTG水平的动态变化进行研究，在后续的研究中，拟进行相关DSD 患儿父母PTG 水平的动态分析，研究其PTG得分与治疗状况的相关性，采取相关措施进行干预。