18F-FDG PET/CT及全身骨显像联合诊断肿瘤相关性低磷骨软化症1例

陈紫薇，冯瑾，杨芳

北京积水潭医院核医学科，北京 100035；*通信作者 杨芳 yf_hyx@sina.com

1 病例简介

男，65岁，主诉：双踝疼痛1年，腰背痛5个月。患者1年前无明显诱因出现双踝疼痛，伴活动受限，5个月前出现腰背痛，逐渐加重，伴行走困难，于外院诊断为类风湿关节炎、骨质疏松，给予抗风湿等药物治疗2个月，症状未见好转，现腰背部、双髋、双肋骨疼痛。实验室检查：血磷0.43 mmol/L（参考值0.85～1.51 mmol/L）；血钙2.09 mmol/L（参考值2.11～2.52 mmol/L）；碱性磷酸酶142 IU/L（参考值50～135 IU/L）；甲状旁腺激素正常。99Tcm-MDP全身骨显像（图1A），呈严重骨质疏松、代谢性骨病征，伴多发功能不全性骨折，考虑为低磷性骨软化症所致骨骼受累表现。临床诊断低磷骨软化症，肿瘤相关性骨软化可能性大，至外院行99Tcm-HTOC生长抑素受体显像，未发现明确神经内分泌肿瘤征象，进一步于我科行FDG PET/CT（图1B、C），显示右侧坐骨髓腔内密度欠均匀，代谢活性增高，与全身骨显像对比，相应部位未见异常骨代谢，考虑为低磷骨软化肿瘤性病灶。根据PET/CT提示进一步行MRI检查（图1D～F），示右坐骨信号异常。随后患者于骨肿瘤科行右坐骨病灶切除活检术，病理符合磷酸盐尿性间叶瘤。术后监测血磷逐日上升，至术后14 d恢复正常，患者骨骼疼痛症状较前明显缓解。

图1 女，65岁，肿瘤相关性低磷骨软化症。99Tcm-MDP全身骨显像示脊柱胸腰椎多发条状放射性分布增高，右肩胛骨、双侧多根肋骨、双股骨远端及右胫骨近端多发点状放射性分布增高，骶骨、双侧骶髂关节及双侧髋臼较对称性放射性不均匀增高，双踝关节放射性分布不均匀浓集（A）；PET MIP示右坐骨区域代谢活性增高（箭，B）；PET/CT示右坐骨代谢活性增高，SUVmax 13.7，相应部位CT示右侧坐骨髓腔内密度欠均匀，骨皮质未见明显异常（箭，C，由上至下分别为PET、CT及融合图像）；MRI示右坐骨斑片状稍低T1WI信号（箭，D），稍高T2WI信号（箭，E）、高T2WI压脂信号（箭，F）

2 讨论

肿瘤相关性低磷骨软化症（tumor induced osteomalacia，TIO）是一种罕见的副肿瘤综合征，通常继发于磷酸盐尿性间叶肿瘤，该肿瘤分泌成纤维细胞生长因子23和其他磷化蛋白，引起肾脏排磷增加而造成低磷性骨软化[1]。临床上以低血磷、高尿磷等为特征，表现为慢性骨痛和肌无力，严重者可出现身高短缩、骨骼畸形、肋骨假骨折及身体承重部位的功能不全性骨折。

TIO的肿瘤病灶通常体积小，多为良性，生长隐蔽而缓慢。全身各处软组织及骨组织均可发生，大多数位于下肢，其次是颅面、躯干和上肢[2]。治疗方法是完全切除责任肿瘤，因此准确定位是治疗的关键。本例患者奥曲肽显像阴性，未能明确责任肿瘤部位。FDG PET/CT提示坐骨代谢异常，但CT未见到明确的骨质破坏，进一步与全身骨显像进行对比，坐骨区域未见异常骨代谢，因此除外骨软化或骨折所致代谢异常，考虑为TIO责任灶。

既往研究强调应用放射性同位素标记的生长抑素受体进行SPECT/CT或PET/CT显像是TIO特异性的诊断方法[3-5]。而18F-FDG作为研究报道中首个用于TIO检测的PET示踪剂，敏感度差异很大，为36.3%～88.0%，总体敏感度为67%[6]。既往报道中通过FDG PET/CT发现TIO责任灶的病例，CT表现为骨质缺损，FDG摄取增高[7]；另有研究报道在生长抑素受体显像阴性时，FDG PET帮助定位责任灶[8]；提示FDG PET/CT对于瘤源性骨软化症致病肿瘤探测中可能发挥作用。但是当病灶较小，CT结构改变不明显时，FDG PET/CT可能受骨软化或功能不全性骨折的影响，难以判定责任灶的位置。本例通过FDG PET/CT与全身骨显像进行对比，排除了骨软化等异常摄取对病灶识别造成的困扰，提高了诊断准确度。