隐睾症手术方式对隐睾合并原发性腹茧症患者预后的临床研究

宋伟杰 周 磊 高 军 何乐业 张 翼 尹冠群

1.中南大学湘雅三医院泌尿外科（湖南长沙）；2.中南大学湘雅三医院性健康研究中心（湖南长沙）；3.中南大学湘雅三医院胃肠外科（湖南长沙）；4.长沙市妇幼保健院外科（湖南长沙）

隐睾症为一种先天性睾丸发育畸形，可分为单侧或双侧隐睾，表现为患侧阴囊内睾丸缺失[1]。原发性腹茧症是一种罕见的先天性腹部器官病变，以致密、苍白的异常纤维胶原膜像茧一样包裹部分或全部肠管为特征，可出现腹痛、腹胀、呕吐和腹部肿块等临床表现。隐睾症合并原发性腹茧症非常罕见，我院从1992 年至2019 年间仅收治了2 例，查阅国内外文献鲜有类似报道。本文就我院收治的2例隐睾症合并原发性腹茧症患者的资料进行分析，现报告如下。

一般资料

患者1：男，19 岁，因双侧阴囊空虚13 年于2013 年7 月入院。患者自幼发现双侧阴囊空虚，未触及睾丸，无疼痛，未予重视。入院前出现左侧腹股沟区间断性隐痛不适，遂于当地医院就诊，诊断为“双侧隐睾症”。完善相关检查后确定其左侧为高位型隐睾，右侧为低位型隐睾。患者于腹腔镜下行左侧隐睾切除术加右侧隐睾下降固定术，术中即发现腹腔异常粘连，未见大网膜结构，考虑同时合并有原发性腹茧症可能，但因腹茧症状不重，术中并未行特殊处理。患者术后睾丸病检良性，镜下睾丸细胞学形态符合隐睾特征，PAS阴性(图1 A)。住院观察无特殊不适后出院。2019 年12 月患者因腹痛伴恶心呕吐，肛门停止排气排便3天，再次入院。查体：腹部膨隆，脐周有压痛无反跳痛，腹肌稍紧张，肠鸣音活跃，约6-7次/分。腹部平片提示肠管积气积液，考虑肠梗阻可能。全腹部增强CT提示小肠末端机械性肠梗阻可能。血常规示白细胞16.63*109/L，单核细胞绝对值0.73*109/L，中性粒细胞百分比84.3%，中性粒细胞绝对值14.02*109/L，提示患者存在感染。根据检查结果，结合患者已有症状、体征和既往手术史等，考虑为粘连性肠梗阻。遂急诊胃镜下置入肠梗阻导管行保守治疗。2周后患者腹部体征较入院时明显好转，遂行全消化道造影复查肠梗阻情况，结果仍提示不完全性低位小肠梗阻，遂继续行保守治疗(图1 B)。约3日后，患者突发腹部疼痛，诉不可耐受，腹部压痛反跳痛明显。复查全腹部CT，提示小肠积液扩张较前明显，肠梗阻加重，可见小肠壁异常增厚影（图1 C）。为防止肠管坏死，遂停止保守治疗，急诊行剖腹探查术。术中可见肠管表面纤维组织像茧一样紧紧附着并包裹肠管(图1 D)，遂确诊患者为原发性腹茧症。患者茧膜较薄，虽广泛粘连形成纤维带，但包膜下仍可见肠管，遂行肠粘连松解、肠减压、肠排列术。手术顺利，术后第3 天，肛门开始排气排便，术后第10 日未诉特殊不适，大便正常。遂拔除腹腔引流管及肠梗阻导管后出院。现肠梗阻未复发，仍在随访中。

患者2：男，64岁，因右侧阴囊空虚40余年于1992年12月入院。患者自幼发现右侧阴囊空虚，未触及睾丸，无疼痛，未予重视。因隐睾病史长，本人及家属担心睾丸恶变，遂至我院拟行隐睾切除术，入院诊断为右侧低位型隐睾症。完善相关检查后，以右侧腹股沟切口行开放隐睾切除术，术后病检未见恶变，结合临床符合隐睾，PAS 阴性(图2)。术后无特殊不适出院。2016 年1月患者因右上腹绞痛2 月，加重伴呕吐1 天再次入院。查体：腹部平坦，腹式呼吸存在，腹部未触及包块，中上腹部压痛、仅跳痛，墨菲氏征阳性。腹部彩超提示胆总管下段结石并胆管扩张，胆囊多发结石，胆囊炎。磁共振胰胆管成像（Magnetic resonance cholangiopancreatography，MRCP）示胆总管结石，并肝外胆管轻度扩张，胆囊多发结石，胆囊炎可能。血常规示中性粒细胞百分比81.6%，血总淀粉酶3338U/L，胰淀粉酶3050U/L，总胆红素116μmol/L，直接胆红素77.8μmol/L。根据检查结果，结合患者已有症状、体征和既往病史等，考虑急性胆源性胰腺炎。遂行腹腔镜下胆囊切除术。术中腹腔镜探查时发现腹腔内广泛粘连，胆囊三角结构不清，茧样组织广泛粘连形成纤维带，大网膜缺失，符合腹茧症临床表现。同时因患者既往无腹部手术及腹腔灌注等病史，遂确诊其为原发性腹茧症。仔细分离粘连部位后行腹腔镜下胆囊切除加肠粘连松解术。患者术后第5日，未诉特殊不适后出院。至今仍在随访中。

图2 睾丸组织（右侧），符合隐睾。特殊染色：PAS(-)

讨 论

隐睾症是一种男性生殖系统常见的先天性疾病，可表现为睾丸下降不全、睾丸异位和缺如，通常为单侧发病，双侧隐睾发病率约为10%-25%[2]。根据隐睾位置的不同，又可分为可触及睾丸型低位隐睾症和不可触及睾丸型高位隐睾症。约70%的未降睾丸可在出生第一年内自然下降，但当患者的年龄达到1岁以上睾丸仍未下降时，则建议行手术治疗。传统的隐睾症手术方式为经腹股沟或阴囊切口的开放手术。近年来，因腹腔镜隐睾切除术的诸多优点，也正被患者和医生广泛认可[3-4]。对于低位型隐睾症，传统手术和腹腔镜手术方式均可完成[5]。对于高位隐睾症，传统手术方式难度较大。

腹茧症是一种罕见的腹部疾病，根据发病原因分原发和继发两种。原发性腹茧症为一种先天性疾病，可能与先天性发育畸形及自身免疫反应有关。继发性腹茧症多发于有腹部手术史、腹腔灌注史或长期服用某些特殊药物的患者[6]。无论原发或继发，腹茧症的典型表现均为肠管表面包裹茧膜样纤维组织[7]。但是，由于腹茧症非常罕见，加上受限于医学成像仪器的分辨率，早年多数腹茧症是在行腹腔探查手术过程中被确证。近年来，随着医疗仪器技术的发展，腹茧症的诊断手段也在不断进步，典型的腹茧症表现在CT 等影像学检查上也可体现。腹茧症也正成为越来越多胃肠外科医生关注的疾病。在对腹茧症治疗方面，有研究指出，除非长期反复出现肠梗阻，否则可行保守治疗[8]。轻症腹茧症患者有可能终生带茧生存而没有不适症状[9]。对于严重的腹茧症患者，外科手术目前依然是治疗的金标准[10]。但此种手术同时具有时间长、难度大，术后易出现肠粘连、肠梗阻复发的临床特点[11]。

隐睾症与原发性腹茧症同为先天性畸形疾病，合并出现的病例偶尔也有报道[12]。对于两疾病伴随出现的病因学解释目前仍存在争议，有研究者认为是睾丸下降不完全导致睾丸局部的炎症反应影响了腹腔的正常发育，导致大网膜缺失，腹腔粘连出现原发性腹茧症。也有学者认为是原发性腹茧症导致腹腔粘连阻碍了睾丸正常下降至阴囊[13,14]。当隐睾症患者同时合并原发性腹茧症时，应谨慎选择腹腔镜隐睾切除术。因为凡是经腹的手术，在手术过程中都会对肠管造成一定的牵拉、分离，同时缝线等术中操作均有可能破坏腹膜上皮的连续性和完整性，引起腹膜和(或)肠管浆膜发生炎症反应，导致肠粘连。腹腔镜手术中气腹的建立以及手术操作均会造成术后炎性因子水平的上升，增加肠粘连发生的风险[15]。对于原发性腹茧症患者，更应避免不必要的经腹手术操作。因此，本文作者认为腹腔镜隐睾切除术可能更易诱发隐睾症合并原发性腹茧症患者术后更早出现严重的肠梗阻症状，降低患者术后生活质量。本文第1例患者为双侧隐睾症同时合并原发性腹茧症，仅19岁即出现严重肠粘连导致肠梗阻，保守治疗无效被迫行外科手术治疗。推测出现此情况可能与6年前的腹腔镜隐睾切除手术方式有关，经腹手术加速了患者原发性腹茧症的病情进展。而本文第2例患者，因行传统腹股沟切口手术方式未直接进入腹腔，术后20余年未出现肠梗阻等不良预后表现，因胆囊疾病再次入院手术治疗。结合两例患者的病史及临床诊疗资料分析，再次说明对于隐睾症合并原发性腹茧症患者，腹腔镜隐睾切除术更有可能会导致患者更早出现严重的肠梗阻等不良预后。

综上所述，隐睾症和原发性腹茧症同为先天性疾病，在发病机制上具有一定交叉性和关联性。因此，即使作为泌尿外科医生，也应充分了解原发性腹茧症这一罕见疾病。当需对隐睾症患者行手术治疗前，必要时可通过增强CT 等影像学手段评估患者是否同时合并原发性腹茧症，或是在决定对患者行腹腔镜手术治疗前，充分告知患者合并原发性腹茧症的风险，及术后出现严重腹腔粘连等并发症的可能性。从而利于泌尿外科医生选择更适合患者的手术方式，以期提高患者手术预后，减少医患纠纷。