妊娠合并膀胱子宫内膜异位症1例

李晴晴　　劳凯雪　　燕岩岩

[摘要] 子宫内膜异位症是一种常见的妇科病，多见于育龄期女性，可引起慢性盆腔疼痛或者痛经、不孕、结节或包块，对年轻女性生活质量造成严重的影响。因其具有侵蚀性、复发性，被称为“良性癌症”。泌尿系统累及比较罕见（1.0%～5.5%），其主要发生于膀胱（70%～85%）。膀胱子宫内膜异位症的临床症状不典型，起病隐匿，甚至有一部分患者无明显症状，因此容易被误诊，甚至漏诊。2021年滨州医学院附属医院产科收治1例妊娠合并膀胱子宫内膜异位症患者，于剖宫产术中发现，术中误诊为膀胱肿瘤，于剖宫产手术同时行膀胱部分切除术，手术顺利，术后病理诊断为膀胱子宫内膜异位症，现结合国内外文献对该病例进行分析报道，通过该病例报道，为该病以后的诊断及治疗等临床实践提供依据。

[关键词] 膀胱子宫内膜异位症;临床表现;妊娠;病理诊断

[中图分类号] R699.8          [文献标识码] C          [文章编号] 1673-9701（2022）08-0155-04

A case of pregnancy complicated with bladder endometriosis

LI Qingqing1  LAO Kaixue2  YAN Yanyan1

1.Department of Obstetrics and Gynecology， Binzhou Medical University Hospital， Binzhou   256600，China;2.Department of Reproductive Medicine， Binzhou Medical University Hospital， Binzhou   256600，China

[Abstract] Endometriosis is a common gynecological disease， which is more common in women of childbearing age.It can cause chronic pelvic pain， dysmenorrhea， infertility， nodules， and masses.It has a serious impact on the quality of life of young women.It is called "benign cancer" because of its aggressiveness and recurrence. Urinary system involvement is relatively rare， accounting for about 1.0% to 5.5%，which mainly occurs in the bladder， accounting for about 70% to 85%. The clinical symptoms of bladder endometriosis are atypical， and onset is hidden， and some patients even have no obvious symptoms， which makes it easy to be misdiagnosed or even missed.Recently，a patient of pregnancy complicated with bladder endometriosis was admitted to the Department of Obstetrics of Binzhou Medical University Hospital. The patient was misdiagnosed with bladder tumor during cesarean section and partial cystectomy was successfully performed at the same time. Postoperative pathological result showed a diagnosis of bladder endometriosis. This case is analyzed and reported in combination with domestic and foreign literature. The case report provides a basis for clinical practice such as the diagnosis and treatment of the disease in the future.

[Key words] Bladder endometriosis; Clinical manifestation; Pregnancy; Pathological diagnosis

子宮内膜异位症（以下简称内异症）是指子宫内膜腺体和间质生长在子宫腔以外的不同部位，累及10%～15%的育龄妇女，内异症手术占妇科良性疾病手术的30%～40%[1]。内异症近年来发病率呈明显上升趋势，由于其常合并疼痛、不孕等临床表现，严重影响患病女性身心健康，甚至为一些家庭带来巨大经济负担[2]。而由于过去人们对于该疾病的认识不足，因此对其罕有报道。近二十年来我国关于内异症已有深入研究，郎景和院士也表明内异症作为“现代病”已成为妇产科的重要问题[3]。根据内异症病理可分为三种类型：腹膜型子宫内膜异位症、卵巢子宫内膜异位囊肿及深部浸润型子宫内膜异位症（deep infiltrating endometriosis，DIE）[4]。深部浸润型子宫内膜异位症是指在腹膜后间隙或盆腔侧壁至少5 mm深的子宫内膜腺体或间质的植入[5]，是最严重的一种类型，多发于后盆腔，如直肠子宫陷凹、宫骶韧带、阴道直肠隔、阴道穹隆及结直肠壁，而泌尿系统发生比较少见[6]，其主要发生于膀胱。本文通过1例妊娠合并膀胱子宫内膜异位症患者，结合国内外文献对其发病机制、诊断和治疗做一阐述，为以后的临床实践提供依据。

1 临床资料

患者，女，25岁，因“先兆临产39+5周妊娠”于2021年7月20日在滨州医学院附属医院产科住院待产。孕期产检顺利，各项检查未见明显异常。自诉孕期无头晕眼花、视物模糊，无恶心呕吐，无尿频、尿急、尿痛及血尿症状。既往体健，无手术史及外伤史。平素月经规律，5～7/28～32 d，量中等，无痛经病史。入院完善各项检查，肝肾功能及尿常规等辅助检查均正常。该患者于2021年7月22日因“胎儿宫内窘迫”急诊行剖宫产手术，术中探查盆腔，可见膀胱顶部突起一大小3.5 cm×2.5 cm肿物，双侧附件及盆腔未见明显异常，请泌尿外科台上会诊，泌尿外科应邀会诊，上台后打开膀胱前壁，可见膀胱后壁顶部有一3.5 cm×2.5 cm大小肿瘤，肿瘤基底较宽，侵犯膀胱外侧壁，双侧输尿管口喷尿正常，给予切除肿物及部分膀胱组织，因夜间急诊手术无快速病理，切除组织送常规病理，术中同时行双侧输尿管双J管置入术，手术顺利。术后转入泌尿外科进一步治疗。术后病理提示：（膀胱）子宫内膜异位症。

术后追溯患者病史，患者自诉2年前因查体发现膀胱肿物，平素无尿频、尿急、尿痛及肉眼血尿等不适。曾于外院行彩超检查提示：膀胱后壁探及一大小2 cm×2 cm×1 cm肿物，之后完善膀胱镜检查提示：膀胱后壁低回声结节，大小3 cm×2 cm×1 cm，初步诊断为膀胱肿瘤性质待查，建议进一步住院治疗，患者因个人原因拒绝，且未定期随诊。

2 讨论

泌尿系统子宫内膜异位症部位主要包括膀胱和输尿管，膀胱受累常见，占70%～85%。膀胱子宫内膜异位症是指子宫内膜和间质存在于膀胱逼尿肌中。膀胱子宫内膜异位症按发病类型分为原发性子宫内膜异位症和继发性子宫内膜异位症，原发性膀胱子宫内膜异位症是指发生于既往无妇科手术的女性，继发性是指发生于盆腔手术后的女性，多见于剖宫产术后，子宫切除术后患者不多见，属于一种医源性播散。膀胱子宫内膜异位症多为单一病灶，于膀胱后壁及顶部多见，与病灶的直接浸润有关[7]。其发病机制尚不明确，该研究仍是妇科基础研究的热门话题，目前有以下三种学说：①经血逆流学说。②化生学说：腹膜下的苗勒管残迹化生为膀胱子宫内膜异位症。③腺肌症学说：膀胱子宫内膜异位症为子宫腺肌组织向外生长侵及膀胱形成[8]。Koren等[9]曾报道过1例既往无剖宫产及盆腔手术史的膀胱子宫内膜异位症病例，病理提示在腺性化生上皮中既有尿路上皮又有带纤毛的输卵管上皮，这些输卵管上皮雌激素受体、孕激素受体均为阳性。Branca等[10]推测腹膜下的苗勒管系统在成人可以潜在分化为子宫内膜、宫颈管内膜和输卵管上皮。徐芳华等[11]在1例膀胱子宫内膜异位症中发现术后病理膀胱壁内同一囊状结构中被覆子宫内膜腺上皮、尿路上皮及肠化上皮，并互相穿插。这些现象均支持化生学说。在本案例中术中仅发现膀胱子宫内膜异位症病灶，为孤立性膀胱子宫内膜异位症，发生部位为膀胱后壁顶部，与文献报道好发部位一致，且该患者既往无剖宫产手术史和盆腔手术史，其发病是否为化生现象还需进一步研究。

膀胱子宫内膜异位症的临床表现具有非特异性，通常表现出尿频、尿急、尿痛及反复的尿路感染症状，于月经前及月经期间加重，具有周期性[12]，若行尿液培养及尿细胞学检查则均为阴性。极少数人出现血尿，可能与病变很少浸润膀胱黏膜层有关。约30%患者无任何症状，于查体中或者于其他指征进行手术时偶然发现[13]。该患者无任何症状，于查体中偶然发现，因平素无症状及本次入院隐瞒病史，于术前漏诊，因“胎儿窘迫”剖宫产手术术中发现，被误诊为膀胱肿瘤。

目前，对于DIE的诊断主要依靠腹腔镜术中对病灶的观察以及病理组织学检查，郑玉梅等研究报道，DIE的术前诊断率仅有46.8%。而诊断的延迟导致术前准备不充分，医患双方对手术风险沟通评估不足。有研究表明，DIE患者的疼痛症状（特异度依次为痛经90.5%、慢性盆腔痛82.6%、性交痛80.6%）及临床体征对诊断DIE有重要意义[14]。妇科检查是诊断膀胱子宫内膜异位症的重要组成部分，具有高度准确性及特异性，有报道称其准确率接近100%，一部分患者可于阴道前穹隆处触及结节、包块或者增厚的区域，35%～100%的患者会出现疼痛[8]，该项操作需要有经验的妇科医师完成。同样，张俊吉等[14]研究者发现妇科检查中子宫固定不活动、附件囊肿固定等均提示存在盆腔粘连，对预测DIE的发生意义较大。此外，在该研究中，宫骶韧带结节、宫骶韧带触痛、阴道直肠隔结节、后穹窿蓝色结节这些位于后盆腔的阳性体征显示出对DIE診断的意义[14]。对于膀胱子宫内异症的影像学检查，超声是首选的影像检查方法，超声检查能很好的发现膀胱子宫内异症病灶，能够评估病灶的位置及大小，并能估计病灶边缘与输尿管开口的距离，但超声对于病灶很难定性，易与膀胱肿瘤混淆，除非患者有典型的临床表现如周期性尿频、尿痛，或同时伴有其他部位的内异症。邹文等[15]曾报道1例膀胱子宫内膜异位症超声误诊为膀胱癌患者，超声提示为膀胱内侧壁出现形态不规则的高、中、低回声肿块，出现“占位”效应。彩色多普勒超声示肿块内部及周边出现动脉血流信号，考虑膀胱癌可能性大，遂行经尿道等离子电切术，术中快速病理提示膀胱子宫内膜异位症。而MRI与超声相比，能更好鉴别膀胱的病变性质及膀胱壁的浸润深度[16]。据文献报道MRI对辨识膀胱子宫内膜异位症的特异度和敏感度分别为98%和68%，并可显示膀胱镜下正常或无泌尿道症状的子宫内膜异位病变[17]，因此盆腔MRI是膀胱子宫内膜异位症最佳诊断方法，而且可检测出其他部位的子宫内膜异位病灶，并有助于与盆腔感染性疾病和盆腔器官的肿瘤病变进行鉴别[18]。但由于其价格昂贵，不利于作为常规检查，因此术前诊断低可能与此有一定关系。膀胱镜是一种广泛用于门诊的诊断方法，因膀胱子宫内膜异位症的病变是通过膀胱壁从膀胱浆膜层向黏膜发展，有一部分患者膀胱镜显示正常，半数病例出现典型的腺瘤样红色结节或蓝色肿块，溃疡少见，建议在月经前或月经期间安排膀胱镜检查。此外膀胱镜可估计输尿管口与结节边界之间的距离，以规划最合适的手术途径。然而除了经尿道电切术，膀胱镜下活检往往不能诊断子宫内膜异位症，因此膀胱镜不作为常规检查手段，除非怀疑膀胱恶性肿瘤[8]。除影像学检查外，对于有症状的患者，应进行尿培养及尿液细胞学检查，以排除有刺激症状的尿路感染性病因及膀胱癌。在部分膀胱子宫内膜异位症患者中CA125会有不同程度的升高，虽有一定的临床意义，但其特异性较差。本案例患者既往曾行超声检查及膀胱镜检查，考虑膀胱肿瘤，未对其进行定性，因此应加强该病的认识，与类似疾病进行鉴别，采用多种方式联合诊断，避免因漏诊、误诊而延误治疗或者过度治疗。

一旦确诊膀胱子宫内膜异位症，其治疗方法的选择由多个因素决定，如患者生育要求、年龄、泌尿系统的症状、是否合并其他盆腔内异症病灶等。治疗方案分为保守治疗、手术治疗以及联合治疗，保守治疗主要是用药物使异位子宫内膜发生暂时退化，如高效孕激素、避孕药及促性腺激素释放激素类似物，可作为年轻女性和有生育要求患者的初始治疗。有多个个案报道指出药物治疗可以不仅可以缓解症状（症状缓解率92.3%以上），还可以缩小病灶，具有良好的治疗效果[8]，但这仅为个案报道。有研究表明保守治疗停药后深部子宫内膜异位症复发率高达56%[19]，目前认为药物治疗是一种姑息性治疗，常作为膀胱部分切除术术前及术后的辅助治疗。手术治疗包括经尿道电切术和部分膀胱切除术。经尿道电切术是切除病变和邻近肌层0.5～1.0 cm深的部分，以降低复发率，但是该方法容易导致膀胱穿孔，且不易完全切除病灶，复发率高，因此该术式并不适合单独用于治疗膀胱子宫内膜异位症，但可作为部分膀胱切除术的辅助手术方式，帮助避免过度切除正常的膀胱壁，减少术后并发症[20]。国外有报道指出经尿道切除术联合GnRH治疗膀胱子宫内膜异位症，复发率为25%～35%，可作为有生育要求女性及近绝经期女性的治疗方法[19]。膀胱部分切除术为去除黏膜下病变以及周围的炎性和瘢痕组织，需完全切除病变及周围1～2 cm[21]。对于原发性膀胱子宫内膜异位症，一般根据泌尿外科医师的习惯和病灶边缘距离输尿管嵴的距离决定是否放置输尿管双J管，对于复发性病灶及病灶边缘距离输尿管嵴小于2 cm的病灶，则必须放置输尿管双J管[8]。多项研究表明，膀胱部分切除术在症状缓解及复发方面具有良好的长期效果。其手术途径包括腹腔镜手术及开腹手术，而腹腔镜手术因其切口小，出血少，恢复快，且具有放大作用，能识别微小的以及深部的子宫内膜异位症病变，被认为是内异症的首选手术方式。但由于膀胱子宫内膜异位症在术中也不易被识别，因此有研究者将其在腹腔镜下的表现总结为以下三种类型：①A型：解剖结构扭曲，如子宫过度前屈、膀胱周围粘连等;②B型：近端输卵管闭塞、前盆腔封闭消失，此外可以伴随或不伴随A型表现;③K型：最显著的症状为“圆韧带接吻症”，表现为双侧圆韧带较正常解剖位置明显靠近，甚至相互接触，而该征象存在往往提示膀胱壁全层受累（占71.4%）。通过上述3种征象可以帮助术者判断有无膀胱子宫内膜异位症，同时也可以初步判断浸润程度[22-23]。但膀胱子宫内膜异位症多合并盆腔内异症，且多继发于盆腔手术后，盆腔粘连往往较重，盆腔组织、器官往往失去正常的解剖位置，因此腹腔镜手术有时不能完成。而且有报道指出开腹手术在治疗膀胱后壁及膀胱子宫隔膜处病变更具优势[24]，因此选择何种手术途径，应根据病灶的位置及患者自身情况综合考虑。联合经尿道部分膀胱切除术和腹腔镜下的膀胱重建术对腹部子宫内膜异位症的治疗符合微创手术的发展趋势，它可作为开腹手术的一种替代的治疗方法，特别是那些同时患有盆腔子宫内膜异位症的患者，这种方法需要有经验的妇科医师及泌尿外科医师联合手术[25]。无论何种手术方式，术后均应严密随访，根据病灶切除情况，必要时辅助药物治疗预防复发。本案例患者因剖宮产手术术中发现，同时行膀胱部分切除术及输尿管双J管置入术，手术顺利，避免了患者二次手术，术后应加强随访，建议其加强哺乳时间，抑制卵巢功能，延缓复发，必要时加以药物辅助治疗。

综上所述，膀胱子宫内膜异位症发病率较低，于剖宫产手术中发现更是比较罕见，其发病机制尚不明确，继发性膀胱子宫内异症与剖宫产手术密切相关，因此减少不必要的剖宫产及提高手术技巧至关重要。其临床表现无特异性，容易被漏诊、误诊，对于妇科查体提示阴道前穹隆触痛阳性的患者，应高度怀疑膀胱子宫内膜异位症的存在，可进一步联合彩超、盆腔MRI、膀胱镜等影像学检查进一步明确诊断。膀胱部分切除术是该疾病首选治疗方法，为了优化患者的治疗，在诊断和治疗方面的高度跨学科合作是至关重要的。

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（收稿日期：2021-10-09）