常规MRI 纹理分析对骨巨细胞瘤与动脉瘤样骨囊肿的鉴别诊断价值

吴莉莉， 陈基明， 邵颖， 李周丽， 丁俊

（皖南医学院弋矶山医院影像中心， 安徽 芜湖241001）

骨巨细胞瘤（giant cell tumor of bone， GCT） 与动脉瘤样骨囊肿（aneurysmal bone cyst， ABC）均为偏心性膨胀性骨质破坏的骨肿瘤。 根据两者发病年龄、 病变部位及典型的影像学表现（包括肿瘤强化特点）， 大多数肿瘤诊断及鉴别较容易，尤其是多数发生于长管状骨病变， 但临床工作中并非所有病例均常规行MR 增强扫描， 发生于扁骨和不规则骨等少见部位的肿瘤， 少数GCT 发生明显囊性变（囊性成分＞75%） 或ABC 实体成分较多时两者在影像学上鉴别往往比较困难［1-3］。 由于GCT 和ABC 的治疗方法不同， 因此术前准确鉴别对于治疗方案及预后十分重要。 纹理分析通过研究医学图像像素灰度值局部特征、 变化规律及其分布， 能获得反映病变内部结构异质性的隐含信息［4］， 可用 于 肿 瘤 鉴别、 分级 和 疗 效 评 价等［5-6］。 最近已有学者利用MRI 纹理参数对于软骨肉瘤鉴别及分度的研究［7-8］。 本研究旨在探讨MRI 纹理参数鉴别GCT 和ABC 的价值， 为少数常规MRI 鉴别诊断困难时提供一个可选择的方法。

1 资料与方法

1.1 研究对象 回顾性分析2010 年1 月至2019年5 月我院经手术组织病理学证实的GCT 和ABC患者的临床资料。 纳入标准： （1） 所有病例均经手术组织病理学证实， GCT 均为病理1 级； （2）MRI 检查与手术间隔时间≤2 周。 排除标准： （1）继发ABC 的GCT， 继发性ABC； （2） 术后复发性GCT 和ABC。 GCT 患者16 例， 其中男10 例， 女6例， 年龄18 ～76 岁， 平均（40.6±19.6） 岁； 病变位于股骨下端4 例， 胫骨上端3 例， 胫骨下端2例， 肱骨头、 桡骨远端、 股骨粗隆、 腓骨头、 骶椎、 髋臼及距骨各1 例。 ABC 患者13 例， 其中男9 例， 女4 例， 年龄7～63 岁， 平均（25.6±16.6）岁； 病变位于股骨3 例， 胫骨和腓骨各2 例， 肱骨、 髂骨、 耻骨、 跟骨、 距骨和乳突各1 例。 2 组患者临床资料比较差异无统计学意义， 具有可比性。

1.2 影像学检测 采用GE Signa HDxt 3.0T MR扫描仪， 应用相关的关节线圈与表面线圈。 常规采用轴位、 冠状及矢状面扫描。 扫描序列及参数：FSE T1WI： TR 500～620 ms， TE 10～16 m； FS Pd⁃WI： TR 1 800～2 000 ms， TE 24～32 ms； 层厚3 ～5 mm， 间距0.2 mm， 矩阵320× （192 ～256），FOV （18～32） cm× （24 ～32） cm。 其中1 例GCE和2 例ABC 患者行静脉团注对比剂Gd-DTPA T1WI增强扫描， 参数同上。

1.3 方法 MRI 图像分析由2 名高年资医师（具有10 年以上工作经验） 共同阅片， 意见不一致时协商解决。 分析GCT 和ABC 有无骨膨胀、 信号特点、 有无囊性变、 液-液平面、 出血 （T1WI 和FS PdWI均为高信号）、 纤维间隔、 周围骨髓水肿、有无骨皮质破坏及软组织水肿、 肿块等。 将PACS系统上所有患者FS PdWI 图像以DICOM 格式导入图像处理软件（ITK-SNAP）， 由2 名医师（具有5 年及10 年以上工作经验） 分别沿病灶边缘逐层手动勾画感兴趣区（ROI）、 并进行三维融合， 然后导入美国GE 公司AK 软件提取纹理特征（包括一阶灰度统计特征、 形态特征、 灰度共生矩阵、游程矩阵和Haralick 特征）。

1.4 统计学方法 采用SPSS 20.0 软件进行统计学分析。 采用Kolmogorov-Smirnov 检验计量资料是否符合正态分布。 以组内相关性系数（intraclass correction coefficients， ICC） 评估2 名医师提取纹理特征的一致性。 分类变量采用Fisher 精确检验比较， 连续性变量采用两独立样本t 检验或Mann-Whitney U 检验比较； 利用Spearman 相关性分析剔除自相关系数高于0.9 （ ｜γ ｜＞0.9） 的参数。 采用多因素Logistic 回归分析， 采用受试者工作特征曲线（ROC） 分析评估MRI 特征、 纹理特征和模型的鉴别诊断效能， 曲线下面积（AUC）值0.7 ～0.8 代表具有一定的鉴别能力， AUC 值＞0.8 表示具有非常好的鉴别能力。 采用Hosmer-Lemeshow检验对模型的拟合度进行检验。P＜0.05 为差异有统计学意义。

2 结果

2.1 形态特征分析 GCT 与ABC 形态特征中，存在囊性变、 液-液平面、 纤维间隔、 周围骨髓水肿等特征的例数间差异有统计学意义， 见表1、 图A～D。 鉴别2 种肿瘤AUC 值0.110 ～0.690， 其中肿瘤周围骨髓水肿鉴别效能最高； 多因素Logistic回归分析获得形态特征模型鉴别2 种肿瘤的AUC值为0.708， 见表2， 周围骨髓水肿是独立预测因子。

2.2 纹理参数分析 2 名医师获取纹理参数的一致性较好， ICC 值分别为0.897 （95%CI： 0.793 ～0.951）。 AK 软件从FS PdWI 图像提取1 044 个纹理参数， 345 个有统计学意义， 利用Spearman 相关性分析去冗余后获得9 个纹理参数（表3）； 鉴别2 种肿瘤AUC 值0.359 ～0.703， 其中全角度惯性方差（惯性Inertia 鉴别GCT 和ABC 的AUC 值最高（表2）。 多因素Logistic 回归分析（表4、 5）获得纹理参数模型鉴别2 种肿瘤的AUC 值为0.713 （表2）， 结合形态特征构建的联合模型鉴别2 种肿瘤的AUC 值为0.890 （表2）。 形态特征模型、 纹理参数模型及联合模型经Hosmer-Lemeshow检验， 模型的P 值均＞0.10 （分别为0.23、 0.35、0.45）， 说明模型的预测值与观测值之间差异无统计学意义， 模型拟合效果较好。

表1 GCT 与ABC 的MRI 形态特征比较

图1 右胫骨上段GCT （A、 B） 和右股骨上段ABC （C、 D） MRI 扫描结果

表2 MRI 形态特征、 纹理参数及模型鉴别GCT 和ABC 的效能

3 讨论

3.1 MRI 形态学特征对GCT 与ABC 的鉴别诊断

由于MRI 能更清楚地显示病变内部结构和周围组织层次， 在观察肿瘤确切范围、 信号特征、 病灶内部囊性变、 出血、 液-液平面、 纤维间隔、 病变周围骨髓水肿及软组织改变等方面更准确而有利于肿瘤的定性诊断， 常用于GCT 和ABC 诊断［9-11］以及预测GCT 术后复发［12-13］， 但对两者鉴别诊断研究鲜见报道。 GCT 好发于骨骺已闭合长骨骨端， 为类似肉芽肿软组织实体性肿块， 可出现囊性变、 出血［14-15］， T1WI 呈低或中等信号、 T2WI 为不均匀中高强度信号， 病变边缘常有环形低信号带， 液-液平面较少， 常呈显著不均匀强化。ABC 发病年龄较轻， 好发于长骨干骺端， 由大小不等的充满血液的血窦组成， 具骨性或纤维间隔［16］， 常见液-液平面， 囊壁和囊间隔明显强化等重要征象。 本研究结果显示在GCT 和ABC 相关形态学特征中， ABC 的囊性变、 液-液平面、 纤维间隔较多见， 而GCT 周围骨髓水肿多见， 差异有统计学意义， 但鉴别诊断效能均有限， 这可能与本组病例较少有关， 而上述特征的联合具有一定的鉴别诊断能力（AUC 值0.708）， 这符合实际工作中两者诊断及鉴别诊断往往需要综合多种影像学征象。 虽然GCT 和ABC 均具有局部侵袭性， 但ABC 周围骨髓水肿相对少见， 而GCT 多见（62.5%）； Woertler［17］及 徐 黎 等［18］研 究 也 显 示ABC 伴发水肿少见， 而陈海松等［19］的研究中8 例ABC 均未见周围骨髓水肿， 丁晓毅等［1］研究GCT发现63.54%病变周围骨髓有不同程度水肿， 这可能与两者侵袭程度不同有关。

表3 GCT 和ABC 的纹理参数比较

表3 GCT 和ABC 的纹理参数比较

纹理参数 GCT ABC t／Z P全角度聚类方差 2.296±0.930 2.621±0.884 0.353 0.001全角度相关性方差 1.05±1.0 5.8±2.4 0.531 0.001 45 度相关性 72.12±68.34 22.3±6.4 0.512 0.001全角度惯性方差 16 970.08±5 664.386 53 527.827±15 781.001 0.278 0.003全角度长游程低灰度显著性方差 2.641±1.046 0.002±0.002 0.444 0.001全角度短游程高灰度显著性方差2 17 263.729±7 432.342 45 407.780±20 680.295 0.304 0.002全角度短游程高灰度显著性方差4 82 645.190±44 872.634 115 286.781±71 305.835 0.305 0.002全角度短游程高灰度显著性方差3 153 516.385±94 708.687 60 309.395±40 125.680 0.424 0.001紧密性2 0.511±0.033 0.510±0.028 0.289 0.004

表4 纹理参数的Logistic 多因素回归分析

表5 形态特征的Logistic 多因素回归分析

3.2 MRI 纹理参数对GCT 与ABC 的鉴别诊断常规MRI 形态学特征在GCT 和ABC 的鉴别诊断中具有重要作用， 尤其是液-液平面、 肿瘤强化特征等征象， 但发生于扁骨和不规则骨的肿瘤， 少数GCT 发生明显囊性变（＞75%） 或ABC 实体成分较多而缺乏特征性影像学表现（有研究认为GCT 常见表现同时出现的典型病例较少［1］）， 仅依据形态学特征鉴别比较困难； 虽然肿瘤强化特点对2 种肿瘤的鉴别具有重要作用， 但多数情况下MRI 增强扫描并非临床常规检查。 MRI 纹理分析不依赖于医师的主观因素及临床经验， 能客观提供病变图像信息。 Lisson 等［7］研究发现3D-MRI 纹理参数具有鉴别低度恶性软骨肉瘤与内生软骨瘤的潜能， Fritz 等［8］研究发现MRI 纹理分析鉴别低度恶性软骨肉瘤与内生软骨瘤优于形态特征。 本研究结果显示最终筛选的9 个具有较大价值纹理参数中， 全角度惯性方差（惯性Inertia） AUC 值0.703， 其他纹理参数鉴别诊断能力均有限（AUC值0.359～0.600）， 但构建的纹理参数模型鉴别效能有所提高（AUC 值0.713）， 与形态特征模型鉴别效能相当， 而形态特征结合纹理参数构建的联合模型则明显提高了鉴别诊断效能 （AUC 值0.890）， 这可能与纹理参数仅反映病灶特征， 而形态特征同时包括了病灶周围信息有关， 形态特征与纹理参数各有侧重与不足， 两者的结合能更全面反映肿瘤特征。

3.3 本研究局限性 （1） 样本量较少； （2） 由于增强病例数少， 不能分析病变强化特点； （3）仅提取FS PdWI 图像纹理参数， 可能会影响鉴别诊断效能， 多序列、 多参数能更全面地反映肿瘤特点［20］； （4） 手动勾画ROI 提取纹理特征受个人主观影响较大。

综上所述， MRI 形态特征和纹理参数对于GCT 和ABC 的鉴别均具有一定的价值， 鉴别诊断效能相当， 两者联合能进一步提高诊断效能， 是少数常规MRI 鉴别诊断困难时的一个有价值选择方法。