闭合与单纯切开复位治疗 6～24 个月发育性髋关节发育不良的近期结果比较

2021-03-31马姝宇李连永张立军李祁伟王恩波

中国骨与关节杂志 2021年3期

马姝宇李连永张立军李祁伟王恩波

发育性髋关节发育不良 ( developmental dysplasia of the hip，DDH ) 治疗的目的是获得并维持同心复位，对于不可复位的或不稳定的 DDH，切开复位( open reduction，OR ) 治疗是惟一的选择[1]。而闭合复位 ( closed reduction，CR ) 仍是 6～24 个月 DDH常用的治疗方法[2-4]，但并不是所有 CR 均能立即获得头臼完全同心。一些研究证实，非同心的 CR 随着一段时间制动，可随着股骨头的“靠港”而达到同心复位[5-6]。另一方面，越早、越大程度的同心复位，越能恢复髋关节的塑形潜力，从而减少远期的并发症及再手术率[7-9]。基于这种理念，选择 CR 的指征越来越严格。目前，大多数学者认为轻度的关节间隙或内侧造影池 ( medial dye pooling，MDP ) 增宽且稳定的 CR 是可接受的[4,6,10]，但由于不同的 CR研究纳入病例结构及严重程度不同，治疗结果不尽相同，甚至相反，导致部分学者只接受完全的同心复位，即 MDP < 2 mm[6,11-12]。因此，关于 DDH 可接受的 CR 标准仍存在较大争议。导致这些争议的原因是缺乏可靠的循证研究比较 CR 与 OR 治疗的效果，而且以往的研究队列所纳入样本的脱位程度及可复性不一致，因此缺乏可比性[13-14]。

在本院同样存在关于 DDH 复位标准的争议，对于 6～24 个月的 DDH 患儿，一些医生接受安全( 髋外展 < 65° 可维持复位 ) 、稳定 ( 安全区 > 30° )的 CR[15]，而另一些只接受完全的同心复位。因此，一部分达到安全稳定 CR 的 DDH，由于关节间隙增宽而最终采取了 OR 治疗。这使笔者有机会进一步比较 6～24 个月可复位的，但非完全同心的 DDH，行 CR 和 OR 治疗的早期结果，以增加目前对可接受CR 治疗标准的认识。

资料与方法

一、纳入标准与排除标准

1. 纳入标准：复位时年龄 6～24 个月，单纯行CR 或 OR 治疗；在复位前均未经任何治疗；术中检查均可达到稳定 ( 安全区 > 30° )、安全 ( 髋外展 <65° 可维持复位 ) 的复位；随访时间 ≥ 2 年。

2. 排除标准：神经肌肉性、综合征性 DDH；因不可复位或不能获得安全稳定 CR 的 DDH。

二、一般资料

本组患儿接受 CR 治疗标准为：可达到“稳定”与“安全”复位，不过度追求股骨头必须完全同心复位 ( 即 MDP < 2 mm )。所谓“稳定”是指全麻下轻柔手法复位后检查安全区超过 30°[15]，“安全”是指复位后，在髋外展 < 65° 的情况下可维持复位 ( 图 1b )。如髋外展 < 70°，则行经皮长收肌腱切断术[6]。CR 组治疗后行 Spica 石膏制动 3 个月，再更换外展支具制动 3 个月；OR 组为术中检查已达到了上述 CR 组的标准，但为达完全同心复位标准，即 MDP < 2 mm 进而行 OR 治疗。所有单纯 OR 患儿均经前方入路完成，术中切断髂腰肌腱，清理髋臼内增生的脂肪组织，切断横韧带并切除肥大的圆韧带，内翻盂唇行放射状切开。术后 Spica 石膏制动6～8 周，再更换外展支具制动 3 个月。所有治疗均由熟练掌握 CR 和前路 OR 手术操作的高年资小儿骨科主任医师完成。

按上述标准，共 79 例患儿纳入研究，包括53 例经 CR 治疗，26 例经 OR 治疗；其中 2 例 CR 组患儿因去除支具后持续存在半脱位，分别于 3 岁和4.5 岁时行 OR 及骨盆截骨治疗。最终，77 例成功治疗的 DDH 患儿纳入随访分析，其中 CR 组 51 例( 56 髋 )，其中男 7 例，女 44 例；左侧受累 31 髋，右侧 15 髋，双侧 5 髋。OR 组 26 例 ( 29 髋 )，其中男 1 例，女 25 例；左侧受累 15 髋，右侧 8 髋，双侧 3 髋。

三、测量参数

复位前所有 DDH 脱位程度根据 IHDI ( international hip dysplasia institute ) 方法进行分型[16]，并在骨盆正位 X 线片上测量髋臼指数 ( acetabular index，AI )；复位后 2 天内的髋关节 MRI 上测量上方关节间隙 ( superior joint space，SJS ) 及内侧关节间隙( medial joint space，MJS )[6]；在最后随访时的骨盆正位 X 线片上测量中心边缘角 ( center-edge angle of wiberg，CEA )、AI、股骨近端 Alsberg 角 ( 近端骺板方向线与股骨干轴线的夹角 )、Reimer’s 外移指数( reimer’s migration index，RMI )[17]以及股骨头骨骺高宽指数 ( height-to-width index of the epiphysis，HWI；股骨头骨骺最大高与宽之比 )[18]。根据 Salter 标准[19]对缺血性股骨头坏死 ( avascular necrosis，AVN ) 进行评定。

记录在随访期间内，因再脱位或残余髋臼发育不良 ( residual acetabular dysplasia，RAD ) 而再次手术的比率，最后随访时各组 RAD、HWI < 0.357、RMI > 33%、Alsberg 角 > 81° 以及单侧 DDH 股骨头骨骺核宽度增大超过正常侧 15% 的发生率[20]。根据正常儿童 AI 的发育规律，在最后随访时若年龄 >48 个月，AI > 26° 或年龄 ≤ 48 个月，AI > 28° 则定义为 RAD[21-23]。

四、统计学处理

采用 SPSS 25.0 软件 ( IBM，美国，纽约 ) 对测量数据进行统计学处理。以 Kolmogorov-Smirnov 方法对所有计量资料进行正态分布检验；正态分布资料以表示，非正态资料以中位数表示。采用独立样本 t 检验或 Mann-Whitney U 检验比较 CR 组与OR 组的复位年龄、随访时间、随访年龄、复位前AI，术后 SJS、MJS 及最后随访时 AI、CEA、Alsberg角、HWI 以及 RMI；采用 χ2或 Fisher’s 精确概率检验比较两组的性别、侧别、IHDI 分型的分布以及最后随访时 AVN、RAD、HWI < 0.357、RMI > 33%、Alsberg 角 > 81° 以及股骨头骨骺核增大 > 15% 的发生率的分布差异。P < 0.05 为差异有统计学意义。

结果

所有患儿的一般情况如表 1 所示，两组的性别、侧别、复位时年龄、随访时间及最后随访时年龄的分布相比，差异无统计学意义；IHDI 分型两组相比，差异有统计学意义 ( P = 0.048 )，考虑到 IHDI的 Ⅱ 型与 Ⅲ 型的脱位高度相同，干骺端中点均位于 Hilgenreiner’s 线上或以下，因此将 Ⅱ、Ⅲ 型髋合并后进行分析，则两组脱位程度的分布比较差异无统计学意义 ( χ2= 1.419，P = 0.234 )。复位前 AI，CR 组与 OR 组分别为 ( 37.30±6.15 ) ° 22°～50° 和( 36.45±6.06 ) ° 27°～45°，两组相比差异无统计学意义 ( t = 0.611，P = 0.543 )。

复位术后，CR 组有 42 例 ( 46 髋 )，OR 组26 例 ( 29 髋 ) 有完整的 MRI 影像资料。OR 组 SJS及 MJS 均明显小于 CR 组 ( t 分别为 2.126 和 2.086；P 均 < 0.001，表 2 )。

至最后随访时，CR 组有 2 例持续半脱位患儿再次行翻修术，再脱位率为 3.77% ( 2 / 53 )，OR 组无再脱位发生；其余所有患儿在随访时间内均未再接受手术治疗。末次随访时 AI，OR 组略大于 CR组 ( t = -2.251，P = 0.027，表 3 )，两组 AI 较复位前均有明显改善 ( 配对样本 t 检验，t 分别为 12.69和 6.40；P 均 < 0.001 )，AI 改善程度 CR 组平均为( 11.96±7.06 ) °，OR 组为 ( 8.76±7.38 ) ° ( t =1.956，P = 0.054 )。

表 1 两组患儿的一般资料比较 ( )Tab.1 Comparison of demographic data between closed and open reduction group ( )

注：表中各 P 值计算，aχ2 检验；bFisher’s 精确概率检验；c两独立样本t 检验；dMann-Whitney U 检验；e数据因不符合正态分布，以中位数 ( 最小值～最大值 ) 表示；IHDI，International hip dysplasia instituteNotice: Calculation of each P value in the table. aChi-square test; bFisher’s exact probability test; cTwo independent-samples t test; dMann-Whitney U test;eThe data were not in accordance with the normal distribution, expressed as the median. IHDI, international hip dysplasia institute

项目 CR 组 ( 56 髋 ) OR 组 ( 29 髋 ) P 值性别 ( 例，% ) 0.343a男7 ( 13.7 ) 1 ( 3.8 )44 ( 86.3 ) 25 ( 96.2 )侧别 ( 例，% ) 0.973a左侧 31 ( 60.8 ) 15 ( 57.7 )右侧 15 ( 29.4 ) 8 ( 30.8 )双侧 5 ( 9.8 ) 3 ( 11.5 )IHDI 分型 ( 例，% ) 0.048bⅡ 型 9 ( 16.1 ) 0 ( 0 )Ⅲ 型 31 ( 55.4 ) 17 ( 58.6 )Ⅳ 型 16 ( 28.6 ) 12 ( 41.4 )手术年龄 ( 月 ) 13.16± 4.85( 6～23 )女14.73± 5.30( 6～24 ) 0.196c随访时间 ( 月 ) 39.63±14.27( 24～74 ) 25 ( 24～74 )e 0.109d末次随访年龄 ( 月 ) 52.78±14.41( 30～90 )49.85±14.74( 30～83 ) 0.404c

表 2 CR 组与 OR 组术后 MRI 关节间隙的比较Tab.2 Comparison of postoperative MRI joint space between closed reduction and open reduction group

至末次随访时，两组的 CEA、HWI、RMI 比较差异均无统计学意义 ( 表 3 )。但 OR 组的 Alsberg 角明显大于 CR 组 ( t = -3.537，P = 0.001，表 3 )，进一步比较末次随访时两组 Alsberg 角 > 81° 的发生率，OR 组为 58.62% ( 17 / 29 )，CR 组为 32.14% ( 18 /56 )，差异有统计学意义 ( χ2= 5.530，P = 0.019，表 4 )；而末次随访时 RAD、HWI < 0.357、RMI >33% 髋的发生率，两组间比较差异均无统计学意义( 表 4 )。

根据 Salter 标准，在最后随访时 CR 组和 OR 组分别有 15 髋 ( 26.79% ) 和 10 髋 ( 34.48% ) 发生 AVN( χ2= 0.545，P = 0.460 ) ；单侧 DDH 股骨头骨骺核宽度增大超过正常侧 15% 的发生率，CR 组为 6.5%( 3 / 46 )，OR 组为 60.9% ( 14 / 23 )，差异有统计学意义 ( 连续校正 χ2检验，χ2= 21.553，P < 0.001 )。

典型病例如图 1～2。

讨论

目前，CR 仍是早期 Pavlik 吊带治疗失败及 2 岁以下延迟诊断 DDH 的常用治疗方法[2-4]。完全头臼同心复位是髋关节正常发育的必要条件，但由于软组织阻挡，不是所有 DDH 通过闭合方法均能立即获得完全同心复位。关于可接受的 CR 标准尚缺乏一致的认识，尽管一些学者不接受 MDP 增宽，但多数研究认为 MDP < 4 mm 且稳定的 CR 可获得良好的远期结果[24-25]。

影响 CR 质量的因素是多方面的，包括骨性结构异常、软骨结构异常以及软组织形态异常等，而这些病理因素的严重程度与患儿年龄及是否持重行走密切相关。这些因素协同作用的最终结果表现为股骨头的“可复”或“不可复”以及复位后的“稳定”或“不稳定”。本研究关于安全、稳定的 CR标准恰是对上述多种病理因素共同作用结果的综合评估。前期笔者通过 MRI，对采用这一标准 CR 的DDH 进行测量，复位后内侧间隙平均为 3.16 mm( 0 to 5.70 mm；sd，1.17 )[6]，这与目前较多接受的MDP < 4 mm 的标准是一致的[24-25]。通过笔者的观察，达到安全稳定的非同心复位，在复位后 1 年接近 80% 可以达到完全同心复位[6]。尽管如此，在笔者单位仍有部分学者只接受完全的同心复位，但对于可获得稳定 CR，而 MDP 增宽的 DDH，选择 OR与 CR 的治疗结果比较未见报道。

表 3 末次随访时两组患儿的测量参数比较 ( )Tab.3 Comparison of the measurements between closed and open reduction group at the final follow up ( )

注：表中各 P 值计算均采用两独立样本 t 检验Notice: Each P value in the table was calculated by two independent-samples t test

参数 CR 组 ( 56 髋 ) OR 组 ( 29 髋 ) P 值AI ( ° ) 25.34± 4.74( 14～36 )27.69±4.19( 21～36 ) 0.027 CEA ( ° ) 12.61± 8.30( -9～26 )10.45±5.58( 0～23 ) 0.212 Alsberg 角 ( ° ) 77.66± 6.84( 60～89 )81.97±4.33( 73～91 ) 0.001 HWI 0.46± 0.07( 0.24～0.59 )0.46±0.05( 0.37～0.57 ) 0.746 RMI ( % ) 26.09±11.11( 5～54 )30.23±8.27( 17～44 ) 0.081

表 4 末次随访时两组患儿的髋关节形态比较Tab.4 Morphological comparison of the hip joints between closed and open reduction group at the final follow up

图 1 患儿，女，15 月龄，左髋脱位行 CR 治疗 a：术前骨盆正位 X 线片；b：CR 后术中造影；c：术后 45 个月随访骨盆正位 X 线片，申通线连续，股骨头形态及大小与对侧相似，AI 为 23°，Alsberg 角为 79°Fig.1 Female, 15 months old, closed reduction for DDH in the left hip a: Preoperative anteroposterior pelvic radiograph; b: Intraoperative arthrogram after closed reduction; c: Anteroposterior pelvic radiograph 45 months after surgery, Shentong line was intact, the shape and size of the femoral head were similar to that of the contralateral side, AI 23°, AA 79°

图 2 患儿，女，14 月龄，左髋脱位行OR 治疗 a：术前骨盆正位 X 线片；b：手法复位后术中造影，可见内侧关节间隙增大；c：接受 OR 术后造影；d：术后41 个月随访，股骨头较对侧增大，AI 左侧 29°，右侧 19°，Alsberg 角左侧 88°，右侧 79°Fig.2 Female, 14 months old, open reduction for DDH in the left hip a: Preoperative anteroposterior pelvic radiograph; b: Intraoperative arthrogram after closed reduction with widened medial joint space; c: Intraoperative arthrogram after open reduction; d: Anteroposterior pelvic radiograph 41 months after surgery,the shape and size of the femoral head were larger than that of the contralateral side,left AI 29°, right AI 19°, left AA 88°, right AA 79°

尽管最近 Tennant 等[13]和 Abousamra 等[14]比较了 CR 与 OR 治疗 DDH 的结果，但从纳入的样本看，这两个研究中 OR 组均为不能获得稳定 CR 及CR 失败者，且脱位严重程度在两组间的分布明显不均，因此入选的病例缺乏均质性，不能完全客观评价 OR 对治疗结果的影响。本研究中 OR 组均为可达到稳定、安全的复位，但由于 MDP 增大、因术者对CR 可接受的标准不同而选择了 OR，且两组患儿的年龄、性别、IHDI 分型 ( 合并 Ⅱ / Ⅲ 型髋 ) 及复位前 AI 等差异均无统计学意义，最大程度保证纳入样本的均一性。因此，从研究设计方面看，本研究首次在 DDH 可复性程度相同的情况下，比较了 OR 与CR 的结果，最大程度排除了复位前各初始因素差异的影响。

髋臼的塑形能力是 CR 或 OR 治疗后髋关节正常发育的重要内在因素，但受复位年龄、复位前病理严重程度、复位的维持及治疗过程的有害操作影响。其中，AI 是髋臼形态发育的重要指标，也是再次手术干预及远期骨关节炎等预后相关的重要参考。AI 的发育与年龄明显相关，一般正常儿童 4 岁前 AI 持续下降，是发育的高峰期，至 4 岁后则进入平台期[22-23]。DDH 复位后 2 年内是髋臼塑形的关键时期[26]，到 4 岁后髋臼塑形能力明显减弱[27-28]，因此更多的学者接受在 2 岁前首选 CR 治疗[2-4]，以充分利用其自我塑形能力，笔者同意此观点。本组研究尽管未随访至骨成熟期，但至最后随访时平均年龄超过了 48 个月，这可以充分比较两组的髋臼塑形结果。传统认为通过 OR 可尽早地、最大程度恢复同心复位，因此更有利于髋关节发育及塑形。本研究至末次随访时，OR 组的 AI 略大于 CR 组 ( 图 1c～d )，尽管两组 AI 较复位前均有明显改善，但 AI 改善程度两组间差异均无统计学意义；同时，RAD 的发生率两组也相似，因此本研究结果并不支持 OR 更能促进髋臼塑形的传统认识；另外在最后随访时，两组患儿的 CEA 及 RMI 差异无统计学意义，也未能显示 OR 在促进髋关节发育方面的优势。

再脱位是 CR 或 OR 治疗常见的并发症，由于选择 CR 的标准及术后处理方案不同，报道的再脱位率差异很大，约在 0%～18% 之间[4,29-30]。Sankar等[31]通过一项多中心、前瞻性研究发现，CR 后的再脱位率为 9%，本研究的 CR 组在去除外固定后，有 2 髋持续存在半脱位而再次行翻修术，再脱位率为 3.77% ( 2 / 53 )，较文献报道的均低，这可能在 CR 时着重强调了复位的稳定性有关 ( 安全区 >30° )。同时，也说明复位时的稳定性对复位后的维持是至关重要的。OR 组无再脱位发生，这与 OR 可增加复位后的稳定性有关，但既往报道 OR 仍可能有 0%～14% 的再脱位率[32-33]。

以前的一些研究认为 OR 可增加骨坏死的风险[30,34]，但另一些研究并不支持这一结论[10,35]。根据 Salter 标准，本组病例在最后随访时 CR 组 AVN的发生率为 26.79%，OR 组为 34.48%，两组差异无统计学意义。由于未随访至骨成熟期，无法采用Kalamchi-MacEwen 方法进行准确分型，这也是本研究缺陷之一。尽管如此，采用对骨坏死有预测作用的指标 HWI 进行评估。一般正常 HWI 接近 0.5，当HWI < 0.357 时，则高度预示在骨成熟期因骨坏死而发育为非球形股骨头[18]。在最后随访时，OR 组有4 髋的 HWI < 0.357，而 CR 组为 0 髋，但差异无统计学意义。因此，本研究结果也表明， OR 并未增加骨坏死的发生率。

除 AVN 可明显影响 DDH 治疗的预后，股骨近端的形态异常也与远期结果相关。其中，DDH 复位后股骨头骨骺增大是发育紊乱的表现之一，如增大超过正常的 15%，最终可能导致不良后果[20,36]。本组研究比较了单侧 DDH 股骨头骨骺核宽度增大超过正常侧 15% 的发生率，OR 组 ( 60.9% ) 明显高于 CR组 ( 6.5% ) ( 图 1c～d )，表明股骨头的过度生长与切开复位相关。Imatani 等[36]也观察到，接受 OR 的患儿即使获得同心、匹配的复位也会在术后几个月出现股骨头软骨过度增长的现象，而过度增长的程度越大，预后越差。尽管股骨头增大是 AVN 的常见后遗表现，但很多时候确实未见到发生 AVN 的迹象。因此，导致这一结果的原因不清，有学者认为与髋臼发育不良或半脱位导致的异常机械应力有关[20]，但更多研究者认为 OR 诱发了髋关节内的滑膜炎，使股骨头内血管化增加，从而激活软骨细胞而导致股骨头过度生长[37-38]。股骨头过长与 OR 导致的股骨近端微循环改变有关，但需更多的研究证实。

股骨近端骺板方向 ( orientation of the proximal femoral physis，OPFP ) 也是股骨近端形态发育的重要参考，并作为 Kalamchi-MacEwen Ⅱ 型发育紊乱的诊断及早期手术干预的依据[32,39]。Alsberg 角或 HE 角( hilgenreiner epiphyseal angle ) 均可作为衡量 OPFP 的指标，但 HE 角易受拍片时下肢内收或外展的体位影响，因此更喜欢采用 Alsberg 角作为参考。前期研究发现 Alsberg 角对 Ⅱ 型发育紊乱有明显的预测作用，获得成功 CR 的患儿，在 5 岁时 Alsberg 角达到正常儿童的水平；正常儿童 4～5 岁时 Alsberg 角约为 73°，标准差为 4°[40]，因此本研究以 Alsberg 角 >81° ( > 2 sd ) 评价其异常发育。结果显示至最后随访时，OR 组的 Alseberg 角明显大于 CR 组，且 Alsberg角 > 81° 的发生率也明显大于 CR 组 ( 图 1c～d )，表明 OR 干扰了 OPFP 的发育，这在以前的研究中未见报道。另一方面，也需特别关注这些经 OR 治疗的DDH，在骨成熟期是否有更大的可能形成 Ⅱ 型发育紊乱，有待继续长期随访观察。

尽管本研究较客观地比较了 CR 与 OR 治疗DDH 的结果，但仍存在以下局限。首先，回顾性研究不可避免存在选择性偏倚；其次，只比较了两组复位前 AI 及 IHDI 情况，不能排除阻碍复位的其它病理因素存在偏倚；同时，现有数据不能对 CR 组与OR 组切开复位前复位质量进行定量比较，因此在一定程度上影响了两组可复性的评估；第三，短期随访，髋关节未达到骨成熟的发育状态，导致不能准确比较两组的 AVN 及再手术率；第四，与 CR 组相比，OR 组可减小复位后的关节间隙，理论上可增加复位后的稳定性，从而尽可能地减少维持复位的髋外展角度，但本研究并未对这一作用具体评价。

综上所述，OR 尽管可获得最大程度的同心复位，但在恢复髋关节塑形能力方面与 CR 有相似的早期结果；此外，由于 OR 的有创性及婴幼儿股骨头的易损伤性，OR 不可避免会干扰髋关节的微循环，改变其发育的内环境，从而可能导致股骨近端形态发育紊乱，这一影响有待深入研究。因此，对于 6～24 月龄 DDH 患儿可获得安全、稳定闭合复位，但关节间隙增宽，采用单纯 OR 并不能更好地改善早期结果，但其远期结果需进一步长期随访观察。