二分髌骨的诊断及治疗进展

杨冬冬 曾伟 刘荆陵

二分髌骨(BP)又称为髌骨双分裂，在临床上较为少见，最早是在1883年由Gruber医生提出[1]。由两块、三块或以上的骨块形成的髌骨，称之为BP、三分髌骨或多分髌骨。最初，BP被当做为一种正常的解剖变异，后逐渐发现是一种与疼痛相关的解剖变异。BP通常无症状，但出现疼痛时则被称为疼痛性BP(painful bipartite patella，PBP)[2,3]，最常见于髌骨外侧髌上1/4和外1/4。随着国内外对BP的报道增多，BP逐渐被临床医生所熟悉，但由于多数是个案报道，无系统的分析，本文结合国内外文献对BP的进展进行综述。

1 流行病学

BP在成年人中的患病率为0.2%～6%[4,5]。由于常无临床症状以及临床上的漏诊误诊，其实际发病率可能更高。该病单侧多于双侧，其中约40%的BP患者位于双侧膝，男性约是女性的9倍[3]。PBP的发病率约2%，多见于青少年运动员，是引起膝前疼痛的主要原因之一，可能与慢性、反复的创伤有关[2,3,6]。

2 病因及发病机制

BP的病因及发病机制目前仍有争议，多数学者认为是先天发育异常所致[6,7]。髌骨是人体最大的籽骨，包埋在股四头肌腱中，为软骨内成骨，出生时由透明软骨构成，2～5岁时开始出现骨化中心，一直持续到9～10岁，在发育过程中约77%的儿童只有一个骨化中心[8]，剩余的儿童会出现两个或者两个以上的次级骨化中心，通常这些中心会联合形成一个连续的软骨下板。一般骨化中心在15岁左右会融合成1块髌骨，但是如果发育过程中骨化中心不融合则使髌骨形成2个不发生骨性联合的骨块，即BP。Ma等[9]指出这种不融合可能有三种原因所致：(1)髌骨骨化中心发育异常。在骨化中心向软骨扩张的过程中可能会出现颗粒状或不规则的边缘，而这些边缘在骨化中心的异常发育中起着重要的作用。(2)副髌骨和主髌骨之间的组织影响。由于主髌骨和副髌骨之间的主要成分是纤维组织和纤维软骨[10]，且该区域之间无血管，可能会降低软骨组织的再生能力，从而阻止主、副髌骨的融合。(3)副髌骨上的牵引力所致。 Rosenthal等[11]认为来自股四头肌的牵引力可能会导致副髌骨的分离，而且持续作用在副髌骨的作用力也阻止了主、副髌骨的愈合。另一部分学者认为BP是由外伤造成，如髌骨骨折或应力骨折[12,13]。但是这一理论并未被大多数人所接受，因为从影像学上来看，BP的关节面是完整的，而髌骨骨折关节面常会受损，这与骨折显然不符合[6]。疼痛性BP的发病机制也仍未完全了解，目前关于疼痛的产生主要有两种学说，一是副髌骨直接受到外部力量的撞击，与主髌骨之间的结合区出现骨折或分离，因此产生疼痛。二是副髌骨因反复受到股四头肌的牵拉，与主髌骨连接的组织受到损伤，从而出现疼痛症状。Seguritan等[14]报道了一例外伤后股四头肌腱断裂合并BP的患者，分析其原因是在外伤情况下，附着在非融合髌骨骨化中心的股四头肌肌腱撕裂导致主副髌骨的分离。前者多见于急性创伤患者，后者见于体育活动量较大的运动员[6,15-17]。

3 临床表现及分型

BP多数无临床症状，常因外伤到医院检查或体检时偶然发现。但2%～36%的患者触诊副髌骨时可会出现压痛和膝前疼痛[17]。Atesok等[18]指出外伤、过度使用、剧烈活动(尤其在蹲、跳、爬楼梯时或股四头肌伸展活跃时)是BP疼痛的主要原因。在没有外伤的情况下，出现症状则可能是由于股外侧肌产生的张力或膝关节弯曲时通过外侧支持带产生的弯曲应力而产生的重复应力所致[17]。Oohashi等[19]进一步指出，在有症状的患者中，多由于参加体育运动所引起，疼痛通常发生在12～14岁，约34%的患者在膝关节屈伸时疼痛，22%的患者在爬楼时疼痛，只有6%的患者在行走时疼痛。

在分型上，目前主要有两种分型。1921年Saupe[20]根据副髌骨位置不同，将BP分为三型。Ⅰ型：副髌骨位于髌骨下极，占5%。Ⅱ型：副髌骨位于髌骨外侧，占20%，Ⅲ型：副髌骨位于髌骨外上角，占75%。这一分类沿用至今，目前为大多数人所接受，但也不断受到质疑。Oohashi等[19]认为Saupe的分类只是基于副髌骨的位置不同而已，没有考虑到病因，且不适用于三分髌骨和罕见的内侧BP，而且下半部是否存在骨化中心还存在争议。同时Ⅰ型的病因学不同于Ⅱ、Ⅲ型，结合下极不可能出现单独的骨化中心的观点[21]，他认为Ⅰ型分类可能没有必要，并根据副髌骨的位置和数量将二分或三分髌骨分为四种类型：上外侧型，外侧型，上外侧和外侧三分型及超外侧三分型。该分类方法简单易懂，适合所有的二分或三分髌骨，但目前国内外较saupe分类少用。

4 辅助检查

4.1 膝关节X线片 是最为简单、方便、实惠的检查，但易于误诊为髌骨骨折。X线正位片上显示副髌骨和主髌骨分离，二者分离带之间见弯曲较宽带状的低密度透亮影，透亮带宽窄度基本一致，交界面骨质致密、毛糙，骨皮质较光整。侧位片示髌骨上方髓腔内见弯曲透光线。Ⅰ型见副髌骨位于主髌骨的下缘，Ⅱ、Ⅲ型主、副髌骨重叠，不易观察，有时可以在髌骨后缘见到透亮线影。轴位上可见髌骨分为两块，外侧较小，中间见透亮裂隙，两者边缘骨皮质光整[6,22]。

4.2 CT 表现基本同X线，经多平面重建(MPR)及容积再现(VRT)等可以对髌骨进行多方位、多角度、更立体的观察，显示的更加细致。同时三维重建可更加直观清楚的显示外上方小碎骨块影与主髌骨相连。

4.3 MRI 目前被视为诊断膝关节疾病的金标准[18]。通常情况下，在MRI上表现为T1加权像BP分离带呈低信号带，T2上表现为高信号带，主副髌骨边缘致密。郑娟等[6]认为膝关节X线片、CT能很好显示BP，但是不能区分疼痛性和非疼痛性，而MRI却很好的满足了这一点：骨髓水肿是PBP的主要表现，在T2脂肪抑制像上显示最佳，而无症状性BP则无[18]。

5 诊断及鉴别诊断

在没有暴力创伤时，只要了解在髌骨发育过程中有此症的存在，结合其特殊的X线征像(如副髌骨具有与相对固定的部位)诊断并不困难[23]。当合并有外伤史时，应该与髌骨骨折相鉴别。同时BP出现疼痛症状时还应与其他能引起膝关节前部疼痛的疾病相鉴别，如髌骨软骨软化症、髌腱末端病[24]、剥脱性骨软骨炎，内侧滑膜皱襞综合征等[6]。由于BP最易与髌骨骨折相混淆，故本文着重描述BP与髌骨骨折的鉴别。

5.1 与髌骨骨折鉴别 与髌骨骨折相鉴别时主要根据病史及辅助检查等方面来鉴别:(1)外伤史：髌骨骨折有明确的外伤史，关节疼痛、肿胀及功能障碍较多明显，而BP多数为体检时或者外伤后偶然发现。(2)X线及CT:二者容易相混淆，但BP的副髌骨多位于外上角，主副髌骨二者有弯曲透亮间隙，并且宽窄较一致，且边缘光滑整齐，骨皮质连续，没有明显移位[6]，而髌骨骨折很少发生在外上角[22]，可见不规则的骨折线影，部分断端可见分离，骨折线光滑锐利，断裂骨质面清晰，无致密硬化影，且外侧纵行骨折相对少见。(3)在随访过程中也会发现，BP既不会出现骨痂生长、骨折愈合等征象，也不会发生主副髌骨间融合，相反，髌骨骨折会有上述情况。(4)BP的MRI中，T2抑脂序列主、副髌骨间分离带内为条状高信号，主副髌骨交界面致密、毛糙，而髌骨骨折未分离时常表现为不规则低信号影，断端分离时，骨质边缘锐利，清晰，急性期髌骨骨折还可见髌骨骨髓水肿及软组织挫伤改变[25]。

6 治疗

目前BP的治疗尚无统一的“金标准”，其治疗方案需要根据患者的症状决定。Mc Mahon等[8]的一项系统分析对22项研究进行叙述性综述，评估了一系列治疗方法的有效性，包括保守治疗和手术治疗，结果显示所有的治疗方法均有满意的治疗效果，并发症的发生率在可接受范围内。因此无法确定对于有症状的患者最佳治疗方法。对于大多数没有疼痛症状的可不予特殊处理，对于有疼痛症状的患者则需要行保守治疗或者手术治疗。

6.1 保守治疗 保守治疗主要包括休息、限制运动、物理治疗和非甾体药物和皮质类固醇注射等，这类保守治疗对大多数患者都有效[18,26]。 Okuno等[27]将2例BP患者进行固定3周的保守治疗，然后逐渐运动，3个月内均恢复到正常活动，且在第4个月时在X线上显示愈合。Stocker 等[28]将患者先进行石膏固定2周，支架固定3周，然后休息12周，最后辅以物理治疗，随访6个月MRI显示主副髌骨愈合，且无疼痛症状，治疗效果良好。Wong[29]报告了一名12岁的篮球和棒球运动员，在X线上诊断为BP同时有膝关节疼痛等症状，在进行了6周的保守治疗后，疼痛症状消失，恢复了正常活动。Marya等[30]描述了一名20岁的BP患者，在进行休息和消炎治疗后患肢疼痛仍然持续，每隔2周注射3次布比卡因及甲强龙，出院时无明显症状，随访2年，患者无疼痛症状。另外体外冲击波治疗(ESWL)也有文献报道， Zabierek 等[31]报道了1例35岁的BP患者，临床表现为持续6年的非创伤性膝前疼痛，剧烈活动后加剧，运用体外冲击波治疗治疗后，左膝和右膝的Kujala评分分别提高到100分和95分，且恢复完整的体育活动。Kumahashi 等[32]对两名BP患者(3例膝)进行低强度脉冲超声治疗，每天进行20 min，2名患者分别在第8、9个月随访时疼痛消失，2例膝达到骨性愈合,综上所述，保守治疗均可以获得满意的效果。

6.2 手术治疗 当患者疼痛症状明显，影响日常工生活，且保守治疗无效时才考虑手术治疗。但也有学者指出当疼痛的发生与直接的创伤有关，且不能忍受日常活动时，可以早期进行手术治疗[18]。目前根据文献报道主要有三大类手术方式：副髌骨切除术[33]、软组织松解术[34]和副髌骨复位内固定术[33]。

6.2.1 副髌骨切除术:目前多认为当副髌骨较小、关节面不完整或者主副髌骨结合处移动度比较大时考虑行副髌骨切除术[35,36]。Matic等[33]指出，副髌骨切除术是最成功、最有效的方法。在他的研究中指出，67%的患者接受该手术治疗可获得良好的治疗效果。其中副髌骨切除术又主要以传统开放手术和关节镜手术为主。

6.2.1.1 传统开放手术：副髌骨切除术是治疗PBP最常用的手术，而传统开放手术又是副髌骨切除术中最常用的方法。Ishikawa 等[37]描述了9名年轻男性运动员[平均年龄16.8岁(14～21岁)]因长时间的疼痛(>3个月)接受传统开放副髌骨切除术，尽管其中6名患者需要术后引流，但是经过平均60个月的随访(21～145个月)，所有患者全部获得极好的恢复，均恢复到之前的运动水平。因此他们认为该手术方式是一种简单可靠的方法，可以缩短治疗时间，且减少关节永久僵硬的风险，并指出了副髌骨切除术的手术适应证：①非手术治疗失败>3个月。②影像学证实副髌骨有明显的不规则。③症状严重且持续时间长。这一手术适应证为大多数人所接受，在临床上较为常用。Weckstrom等[5]对25名男性新兵平均年龄为20岁(18～27岁)的回顾性研究也得到了类似的结果。其中6例患者为saupe Ⅱ型，19例为saupe Ⅲ型。在术后发现2名患者发生滑膜炎，一名患者需注射类固醇，另一名患者出现浅表伤口感染，需要口服抗生素。所有患者都能在术后5周全部恢复正常活动。经过180个月(120～264月)的长期随访，所有膝关节的活动范围都已完全恢复。并对他们进行了Kujala功能评分(0～100)，平均结果为95(75～100)，疼痛视觉模拟评分(1～10)的平均结果为1(0～6)。Bourne等[7]对16名患者(12名男性和4名女性，平均年龄为14.5岁。)进行了传统开放切除术，并进行随访分析，在84(12～156)个月后的详细随访中，他们报告了16名患者中有13人的结果“非常好”。其中3人偶尔会感到疼痛，在这3人中，一名患者需要进一步的侧副韧带松解来缓解症状，另一名患者在术后出现轻微伤口裂开。然而，所有患者的膝关节活动范围都恢复正常。我国学者金耀峰等[38]报告了10例PBP患者行开放手术治疗切除副髌骨，术后随访6～12个月，所有患者未出现伤口感染，膝关节无长期疼痛，功能均恢复良好，优良率100%。他们认为手术切除副髌骨治疗PBP可以获得良好的疗效。虽然传统开放手术可以获得良好的手术效果，但是也存在着伤口感染、创伤大，关节积液等可能性。随着微创理念的深入及关节镜手术的发展，关节镜下治疗PBP成为一种趋势，并有相关研究指出可以获得良好的疗效[39]。

6.2.1.2 关节镜手术(arthroscopic procedure)：关节镜下行手术治疗是运动医学的一种趋势。关节镜行副髌骨切除术手术步骤大致为：选择前外侧入口进入，然后清除所有的粘连、滑膜及游离体，用探针探查半月板、韧带及髌股关节，其次检查滑车软骨和髌软骨是否软化或松动。待检查完成后找到副髌骨和主、副髌骨的结合部，仔细分离附着在副髌骨的股外侧肌，然后用细针穿过皮肤，在镜下确定需要切除的副髌骨，以尽量减少对髌骨的切除。最后再去除主副髌骨结合部的纤维软骨组织，整个过程需要特别注意视野和切除区域的完整性[8,17,26,39]。Ferrari等[26]指出，相比传统开放手术，关节镜手术有软组织损伤小，出血少，术后疼痛轻，感染率低及住院时间短的优点，同时避免了对髌骨体的损伤，一系列的关节镜诊断性检查也可以排除其他疾病的可能性。Mc Mahon等[8]在一项系统回顾中认为开放手术与高并发症发生率有关。在开放手术组中，报告了19.2%(10/52患者)的并发症发生率。与此相反，关节镜手术组12例无并发症发生。其中术后无症状9例，偶诉膝关节疼痛3例，但无功能障碍。其原因可能是开放手术由于其侵袭性而导致长期股四头肌萎缩[40]。而关节镜手术可以避免损伤股外侧肌、前外侧关节囊和髌骨支持带，具有创伤小，并发症低的优点[17]。

6.2.1.3 关节镜联合开放切除术:Canizares等[41,42]描述了一种开放手术联合关节镜切除副髌骨的技术，在手术刚开始的时候，进行标准的关节镜检查，然后切开髌骨的上外侧，直到副髌骨处，切开附着的软组织，在直视下切除副髌骨。Canizares等[41]在2例saupe Ⅲ型患者中运用此治疗方法，并进行随访，发现所有患者在1个月内没有症状，7周后能够恢复运动。Werner等[42]术后2个月复查，发现患者疼痛明显减轻，患者已恢复跑步等活动。

6.2.2 软组织松解术:虽然Atesok 等[18]指出副髌骨切除术是当前最为流行的手术方法，效果良好，但是当副髌骨较大且存在关节面时，切除可能导致髌股关节不协调，这时髌骨外侧支持带松解术[40]和股外侧肌松解术[8]是不错的选择。其原理在于减少支持带或股四头肌对副髌骨的牵引力，从而缓解患者的疼痛。

6.2.2.1 髌骨外侧支持带松解术(lateral retinacular release LRR)：LRR在于通过手术的方式将髌骨外侧支持带进行松解。Mori等[34]描述了一种改良的方式将松解范围延伸至副髌骨近端，以防止术后的粘连，并观察了15例(16膝)通过这种方法术后8月的疗效，其中15例主副髌骨达到骨性愈合。其中1例未能愈合，同时LRR还可以治疗PBP产生的髌骨受压综合征等并发症，相对副髌骨切除术，具有操作简单，疗效好的优点。但是Fithian等[43]对于LRR相对较为“严苛”。他们指出LRR需要严格把握适应证及正确操作，同时提出该方法对患者有效是因为使副髌骨的张力减轻还是主髌骨的倾斜使主副髌骨结合部的剪切力减小或是去神经支配所致还有待进一步研究。

6.2.2.2 (2)股外侧肌松解术 (vastus lateralis release VLR)：考虑到疼痛症状可能由股外侧肌对副髌骨的持续牵引引起，因此该手术方式目的则是为了减少股外侧肌对副髌骨的牵引力。Ogata[36]报道了13名患者(15例膝)行股外侧松松解术的疗效，他们首先进行诊断性关节镜检查，然后进行开放性手术进行松解股外侧肌，其中6例膝为Saupe Ⅱ型，9例膝为Saupe Ⅲ型，所有患者都经历了至少3个月的保守治疗失败后进行股外侧肌松解术。9名Saupe Ⅲ型患者行松解术后，在2个月内都能恢复活动，并且在最终随访(2～9年)时报告了“极好”的结果，其中8/9的患者达到骨愈合。Saupe Ⅱ型患者中有3名患者恢复较慢，在6个月内恢复活动，2名患者有“极好”的结果，1名患者在最终随访(3～4年)时有“良好”的结果。Adachi等[40]评价了17例PBP患者行股外侧肌松解术的疗效，7例进行了开放手术，10例进行了关节镜下切除，将股外侧肌从副髌骨上释放出来，到6个月时，11名患者出现了完全骨愈合，6名患者出现了不完全愈合，13名患者被描述为“极好”的结果，4名“良好”的结果。同时发现关节镜组术后膝关节积液持续时间较短，这些患者能够更快地恢复肌肉力量。然而，在最后一年的随访中，2组之间没有显著差异。因此他们认为股外侧肌松解术创伤小，疗效好，是治疗髌骨二部疼痛的首选术式。由于股外侧肌松解术使股四头肌的强度降低，也降低了髌骨异常轨迹的风险[26]，故而从现有研究来看均可获得良好的临床效果。

6.2.3 髌骨复位内固定术:Seguritan 等[14]指出对于BP患者的治疗，可以选用副髌骨切除术，但是当涉及主副髌骨关节面重要组成部分时，首选切开复位内固定。根据目前国外相关研究，选用切开复位内固定时多为主副髌骨创伤性分离。内容包括克氏针、钢丝张力带和螺钉固定[44-46]，且均获得良好的疗效，术后恢复运动的时间短，X线显示主副髌骨达到骨性愈合。Okuno等[27,44,47]报道了3例采用髌骨复位内固定术治疗的BP患者。这3份报告都涉及青少年(12岁、16岁和18岁)的体育活动运动爱好者，在体育活动中突然出现疼痛，无直接创伤。检查显示所有病例均有急性积液，2例可见缺损。X线片显示髌骨横断面骨折，与先前存在的Saupe Ⅰ型一致。在每一个病例中，骨折都用张力带布线技术修复。Peek等[44]在4个月时完成了随访，报告患者达到了骨愈合和良好的活动范围。Tauber等[47]在29个月大的运动后报告了一些持续的疼痛。Okuno等[27]的患者在3个月时恢复了运动，X光片证实了骨愈合。

但有研究认为将副髌骨通过克氏针或螺钉等固定到主髌骨上其作用价值还仍有待商榷，在大多数情况下对PBP进行内固定是不必要的治疗[18]。

7 总结及展望

由于BP在临床上少见，易误诊为髌骨骨折，因此在诊断时要多从临床病史、影像学检查多方考虑，同时要充分掌握骨骼的正常与异常解剖，了解在髌骨的发育过程中有此症的存在，对于诊断并不困难。

在治疗上，保守治疗和副髌骨切除术、软组织松解术和副髌骨复位内固定术均有满意的疗效，但是缺乏相对明确的适应证[18,26,48,49]。综述相关文献，我们认为对于无症状的患者可以不用治疗，对于症状较轻PBP患者，可以先行保守治疗，若超过3月仍无明显缓解可选择手术治疗。手术选择上，对于切除副髌骨不影响髌骨轨迹的患者则优先选择关节镜下副髌骨切除术，其次开放切除术，若切除可能影响髌骨轨迹的患者则选择软组织松解术或内固定术，其中软组织损伤较轻或主副髌骨创伤性分离者建议内固定术，副髌骨较大且存在关节面，切除可能导致髌股关节不协调时选用软组织松解术。但是由于BP少见，报道多为个案，缺乏大样本数据，各种治疗方式的临床疗效仍有待进一步研究，同时希望探索更多的治疗方式既能满足患者的需要，又能进一步促进医学的发展。