睡眠相关节律性运动不同临床表型的多导睡眠图特征

张帅美，邓丽影，丁勇民

睡眠相关节律性运动(Sleep related rhythmic movement，SRRM)是一种睡眠与觉醒的转换障碍。临床主要为困倦或睡眠期间，出现累及大肌肉群的重复、刻板有节奏的运动，表现为一种或多种有节奏的动作，如身体摇摆、头部撞击或头部晃动，一般无日间功能受损。当SRRM干扰正常睡眠、影响日间功能或造成身体伤害时可诊断为睡眠相关节律性运动障碍(sleep related rhythmic movement disorder，SRRMD)[1]。目前关于SSRM的报道主要集中在儿童或婴幼儿，研究指出高达60%的婴儿睡眠中可出现，一般在儿童时期就会消退，很少会持续到青春期或成年[2]。有关成人SSRM的研究较少，对其PSG临床特征也少有报道。本研究重点回顾性分析本睡眠中心诊断的21例SRRM患者的临床及视频多导睡眠的特征，旨在进一步阐明睡眠相关节律性运动的特点，为探讨其发病机制提供依据。

1 资料与方法

1.1 研究对象 回顾分析2017年12月-2020年8月本院睡眠中心连续监测患者。睡眠相关节律性运动和睡眠相关节律性运动障碍纳入标准[1]：(1)出现累及大肌肉群重复、刻板，有节奏的运动。(2)动作多与睡眠相关，临近小睡或就寝时发生，或在困倦时或睡眠中出现。(3)导致至少以下一种主诉：①干扰正常睡眠；②日间功能显著受损；③如不加以预防，导致自身伤害或存在这种可能性。(4)这种节律性的运动不能以其他运动障碍或癫痫所更好的地解释。

1.2 一般资料 回顾性收集纳入患者的基本临床资料，包括性别、年龄、家族史、其他疾病史、首次出现症状时间、是否影响日间功能、汉密尔顿焦虑评分等，汉密尔顿焦虑评分大于8分评为有可疑焦虑。

1.3 视频多导睡眠图 采用日本光电polysimth11及澳大利亚Compumedics Grael型视频多导睡眠图对所有通过视频资料记录SRRM患者分为撞头型、晃头型、身体摇摆型、其它型、混合型临床分型，同时采集睡眠总时间、睡眠效率、入睡潜伏期、REM期潜伏期、入睡后清醒时间、睡眠分期占比、睡眠周期个数等资料。

1.4 随访 通过电话对患者进行随访，详细询问患者诊断后用药情况，服药后效果，及目前症状改善情况。

2 结 果

2017年12月-2020年8月我院睡眠中心连续监测了959例患者，符合纳入标准共21例，患病率约2.19%，其中4例为SRMD患者，1例表现为夜间惊醒影响睡眠，3例表现为白天嗜睡，影响日常工作。

2.1 21例患者临床及V-PSG 资料 男性16例(76.2%)，女性5例(23.8%)，年龄从12～48岁，平均年龄27.29±11.64岁，其中成年人(≥18岁)17例，青少年(12～18岁)4例；5例(23.8%)患者首次睡眠中出现节律性运动时间不详，9例(42.9%)成年后出现，7例(33.3%)学龄期出现；12例(57.14%)患者汉密尔顿焦虑评分大于8分；21例(100%)患者均无相关家族史(见表1)。

睡眠运动发作类型：晃头型10例(47.6%)，平均年龄24.0±11.2岁，男性7例(33.3%)，女性3例(14.3%)；身体摇摆型1例(4.8%)，26岁的成年男性；混合型10例(47.6%)(6例晃头合并身体摇摆，3例晃头合并肢体摆动，1例身体摇摆合并肢体摆动)，平均年龄30.7±12.2岁，男性8例，女性2例。4例合并有阻塞性睡眠呼吸暂停综合征(OSAS)，3例合并有夜间睡眠梦呓，1例合并睡眠呻吟(见表1)。

运动发作类型与睡眠分期：在REM期出现频率最高有17例(80.95%)，仅在REM期出现的有14例(66.67%)，清醒、NREM1期出现2例(9.52%)，NREM2期、REM期3例(14.29%)，NREM2期 2例(9.52%)(见表1)。

表1 21例SSRM患者的临床资料

SRRM的运动频率 各患者间运动频率不同，同一患者各次运动间间隔时间也不同，但均低于0.5次/s(见图1)。

不同临床分型与V-PG：晃头型和混合型与V-PSG：晃头型60%，混合型70%的运动发作发生在REM睡眠期，且可疑焦虑分别60%和50%，伴随其他睡眠疾病比率分别为60%和40%；成人组64.71%，儿童组75.0%运动发作发生REM睡眠期，可疑焦虑分别64.7%和25%，伴随其他睡眠疾病比率分别为47.1%和50%；成年男性57.1%女性100%运动发作可发生REM睡眠期，可疑焦虑分别64.3%和66.7%，伴随其他睡眠疾病分别35.7%和100%(见表2)。

表2 SSRM临床分型与睡眠分期

不同临床分型 V-PSG睡眠结构及质量：1例患者数据缺失，20例患者PSG显示：所有组睡眠效率轻度减低。PSG 明显异常变化为REMSL均延长，WASO增加，与对应组比较晃头型、成人组、成人男性组更为突出。不同分组睡眠总时间、入睡潜伏期、睡眠时期占比等平均值变化不大，各组间差异小。睡眠周期个数中位数为4(见表3)。

2.2 随访结果 病例最长随访了2 y，最短1 m；其中有3例失访，其余18例患者或其家属均诉睡眠中运动症状未完全消失；8例患者有服用过氯硝西泮，4例患者诉服药后有效；2例未服药患者诉现阶段生活、工作压力较前小，情况较前明显好转。

图1 2 min/帧，男，18岁，发生于REM期晃头型SSRM，运动频率0.017次/s

图2 30 s/帧，男，15岁，发生于REM期晃头型SSRMD，运动频率0.17次/s

3 讨 论

目前文献报道SSRM多见儿童，59%的6～9 m婴幼儿睡眠中可出现节律性运动，18 m时下降至33%，2～3岁时大部分症状可完全消失，至5岁时患病率仅为5%，青少年及成人患病率少见报道[1]。本研究连续959例睡眠障碍疾病V-PSG 监测显示SSRM患病率为2.19%(21例/959例)，其中成人81.0%(17/21)，仅4例(19.0%)主诉有较明显睡眠问题及日间功能受损。多数患者被家人发现或在检查中偶然发现，且患者在醒后多不能回忆，这可能是SRRM的患病率是被低估的原因[3]。

SSRM在儿童患者中没有性别优势，成人患者中男性多见[1]。一项24例关于SRRMD的回顾性研究中，男性患者比例为83%[4]。我们研究的病例中男性患者占76.2%，与上述报道研究一致，推测可能与性激素有关。成人SRRM发病形式有3种情况：第一种婴幼儿或儿童期出现持续到成年；第二种形式婴幼儿或儿童期出现后自行好转，成年后再发；第3种成年后才出现，称之为晚发型或迟发型[2]。Hephata klinik等研究的24例11～63岁的SRMD患者均为婴幼儿或儿童期发病持续到成年[4]，然而本研究中17例成人病例中，明确首发时间的13例SRRM中有10例成年后发病，提示成人SRRM的发病机制可能与婴幼儿不同。当这种SSRM从婴幼儿持续到青少年或成人，曾被认为与智力发育迟滞、自闭症或其他显著疾病状况有关[5]。一篇24例患有 SSRM的年龄较大的儿童或年轻人的论文没有发现这种联系，但是注意力缺陷/多动障碍和情绪不安的比率有所增加[2]。57.14%病例提示存在情绪焦虑，这是或许是成人或青少年与儿童SSRM不同之处。

睡眠相关节律性运动障碍分为5个亚型(ICSD-3)：(1)撞头型；(2)头部晃动型；(3)身体摇摆型；(4)其他类型：身体滚动型，腿摇摆型及腿撞击型；(5)混合型[1]。其中婴幼儿最常见的症状为撞头型，有部分病例发作时可伴有响亮的嗡嗡声或吟呻声。SSRM发作形式可单一重复出现，也可以多种形式转换或者多中形式同时出现。在本组病例中，主要为摇头型，身体摇摆型，或者是摇头合并身体摇摆型，而发生于REM期青少年和成人SSRM主要是摇头型，并未收集到撞头型，这可能是婴幼儿SSRM与成人类型又一主要区别。SSRM的视频多导睡眠研究表明，睡眠相关节律性运动最常发生于N1期和N2期；46%发生在入睡前或NREM期，30%在NREM期和REM期睡眠均有，少数病例发生在REM期或清醒安静时[1，6，7]。本中心收集病例主要为成年人或青少年，经PSG证实有80.95%SRRM患者出现于REM睡眠期，仅发生在REM期的有14例(66.7%)，这与大多数文献报道不一致[6，7]。为什么SSRM发生于REM期睡眠期机制不明[1]，它与REM期行为快速眼球运动障碍疾病异常在临床表现与PSG表现上有明显区别。SRRM可共患其它睡眠障碍，Giacomo Chiaro报道了39例RMD[6]，其中24例为特发性，7例共患阻塞性睡眠呼吸暂停综合征，5例伴有REM期行为障碍，3例有不宁腿或周期性腿动。本中心21例SRRM患者，11例为无明显共患病，4例合并有阻塞性睡眠呼吸暂停综合征，3例合并有夜间睡眠梦呓，仅有1例合并注意力缺陷多动障碍。青少年及成人SRRM与其他睡眠障碍疾病的相关性还需进一步研究。按AASM2.6判读手册给出了RM的判读规则：运动频率最低是0.5 Hz，最高频率为2.0 Hz[8]；但本中心病例发生于REM期睡眠频率远低于0.5HZ[1]；发生于NREM期病例运动频率与其他文献报道一致[7，9]

目前尚并不清楚SSRM发生的机制，有假设认为，这种运动发作与放松的感知有关，认为它具有高度催眠作用，是一种潜在的释放紧张的动作。这一特征与反射抽动相似，反射抽动也包含在所有的睡眠阶段，包括REM睡眠。另一种假说认为，这种运动可能作为精神运动发育的一部分，它发挥成熟的作用。运动发育迟缓的儿童已经被证明从前庭刺激训练中受益。有趣的是，当被这些动作唤醒时，文献报道患者说自己有放松感觉[10]；但我们病例大多数第二天询问是否知道他们睡眠中发生SRRM时和感受时，他们大多数与以否认，仅有少数严重病例，诉说夜间会被晃醒，并没有放松的感觉。有报道学龄前SRRM与注意力缺陷多动障碍相关，有学习能力障碍[11]；少数文献道报从幼儿持续到青少年或成人RMD伴有智力低下[2]。也有研究表明OSAS患者因频繁暂停可触发SRRM，经CPAP治疗后，SSRM明显减少，提示可能与OSA相关频发觉醒促诱发SSRM有关[12]。但本组病例睡后觉醒增多但仅4例合并OSA。

本研究报告的SSRM病例以晃头型及混合型为主，多见与成年男性，REM期最常见且伴有REM潜伏期延长及睡后觉醒总时间延长。尽管文献报告睡眠相关的节律性运动在儿童很常见，但显然成人患病率被低估。儿童与成人发病机制可能不完全相同。本组病例偏少，成人睡眠相关的节律性运动仍有许多临床特点和机制不明确和疑问，它与其他睡眠障碍之间的关联了解很少，需进一步研究。