牵引成骨联合两阶段正畸干预治疗半侧颜面发育不全的初步研究

孙蕙珺 牟思璇 徐淑桦 王雪纯 吴艳棋 梅鹏 王旭东 柴岗 朱敏

半侧颜面发育不全(Hemifacial microsomia，HFM)即第一二腮弓综合征，发病率约为1/5 600，主要表现为先天性患侧面部骨骼、肌肉、神经发育不足，进而引起面部不对称畸形和咬合功能异常[1-2]。该综合征病因不明，目前认为镫骨肌血管破裂以及神经嵴细胞的异常迁移是致病的重要因素，同时后天因素加剧了这一过程，最终引起患儿半侧颜面发育不全[3-4]。

该综合征根据严重程度可分为Pruzansky-Kaban Ⅰ、Ⅱa、Ⅱb和Ⅲ型，该分型也是临床选择治疗手段的依据。一般来说，Pruzansky-Kaban Ⅱa和Ⅱb型患者因其较为严重的下颌升支高度不足，牵引成骨(Distraction osteogenesis，DO)延长下颌升支和下颌体部长度是首选的治疗方式[5-6]。1992年，DO首次被用于HFM患者的治疗，长期的临床实践证实了该方法对于矫治下颌骨畸形、改善面部对称的有效性[7-9]。然而，目前临床上对于DO的手术目标其实并不明确，常常出现DO结束后下颌升支垂直方向上延伸不足，以及颏部过多地偏向健侧，这大大增加了后续正畸治疗的难度[10-11]。最终的结果是DO手术导致的咬合功能紊乱无法通过单纯术后正畸矫治，需要在成年后通过正颌手术才能改善骨性畸形[12]。

目前文献报道的关于HFM患者DO效果的研究大多是基于X线正位片和全景片。但X线片存在解剖标志点模糊、双侧结构重叠以及变形等问题[13]。随着CT影像用于手术设计的逐步普及，三维CT凭借其较高的精确度和可重复性逐步被用于颅面部结构的测量和比较[14]。尤其对于HFM病例，三维CT测量可以较好地反映面部结构的对称性。这对于该类患者的治疗评估具有重要意义[15-16]。因此，本研究拟通过三维测量探讨牵引成骨联合两阶段正畸干预治疗半侧颜面发育不全的临床疗效。

1 资料与方法

1.1 病例资料

本研究为回顾性自身配对设计。选取2016年6月至2019年6月于我院口腔颅颌面科就诊的HFM的混合牙列期患者10例，其中男8例，女2例；年龄6～10岁，平均年龄(7.10±1.136)岁。

纳入标准：①X线片诊断为半侧颜面短小，Pruzansky-Kaban Ⅱa和Ⅱb型，拟行DO治疗；②口腔卫生状况良好；③患者能配合复诊，就诊记录完整。

排除标准：①伴有唇腭裂等其他先天性综合征；②CT影像质量不佳，无法准确测量；③患者无法配合复诊。

1.2 治疗流程

所有患者术前均在我院口腔颅颌面科正颌正畸门诊建立档案，拍照，制取两副硬石膏模型，并拍摄全头颅CT(Philips Medical Systems，Best，荷兰)。三维手术设计后施行牵引器置入手术[9]，术后5 d牵引器开始加力。

加力前于正颌正畸门诊复诊，上、下颌各戴入一个活动矫治器，以稳固上下牙列，同时在患侧上颌第一磨牙和健侧下颌第一磨牙颊面各粘一颊面管，牵引器加力的同时在口内两颊面管之间行颌间牵引。每周复诊，根据患侧后牙区是否出现开来调节颌间牵引力的大小。牵引器加力至患者颏部对齐临床面中线(过眉间的垂线)，下颌平面调至水平，患侧后牙开。此为第一阶段治疗，持续至牵引器加力结束(图1)。

图1 第一阶段正畸斜牵引Fig. 1 Orthodontic elastic traction in the treatment of stage one

图2 第二阶段正畸垫Fig. 2 Orthodontic occlusal plate in the treatment of stage two

1.3 测量方法

1.3.1全头颅三维模型重建

将患者CT数据以Dicom格式导入 Proplan CMF 1.0(Materialise，比利时)计算机辅助设计软件中，以250～3 071为阈值，重建头颅三维模型。

1.3.2三维测量

分别在初诊(T0)与牵引器拆除(T1)时进行三维测量。在全头颅三维模型上确定参考平面：①正中矢状面(Mid sagittal reference plane，MSRP)为过颅底点、鼻根点和前鼻嵴点构成的平面；②水平参考面(Horizontal reference plane，HRP)为过健侧眶点和耳点并垂直于MSRP的平面。

随后，在三维模型上确定各骨性标志点并进行三维测量。上颌骨的测量指标：①U6′-HFP/U6-HFP，患侧和健侧上颌磨牙点到水平参考面距离的比值；②U6-HFP-U6′-HFP，健侧和患侧上颌磨牙点到水平参考面距离的差值；③B6′-HFP/B6-HFP，患侧和健侧上牙槽基点到水平参考面距离的比值；④B6-HFP-B6′-HFP，健侧和患侧上牙槽基点到水平参考面距离的差值。下颌骨的测量指标：①L6′-HFP/L6-HFP，患侧和健侧下颌磨牙点到水平参考面距离的比值；②L6-HFP-L6′-HFP，健侧和患侧下颌磨牙点到水平参考面距离的差值；③(Go′-HFP-Con′-HFP)/(Go-HFP-Con-HFP)，患侧和健侧下颌角点与髁突点到水平参考面距离之差的比值；④(Go-HFP-Con-HFP)-(Go′-HFP-Con′-HFP)，健侧和患侧下颌角点与髁突点到水平参考面距离之差的差值；⑤Go′-Con′/Go-Con，患侧和健侧下颌角点到髁突点距离的比值；⑥Go-Con-Go′-Con′，健侧和患侧下颌角点到髁突点距离的差值；⑦Me-MSRP，颏下点到正中矢状面的距离。

相应测量指标由同一操作者完成，重复3次，每次间隔1周。

1.4 统计学分析

采用SPSS 22.0软件对患者治疗前后的CT测量结果进行配对t检验，比较下颌骨长度及位移的变化和上下颌平面的变化。P<0.05表示差异有统计学意义。

2 结果

如表1所示，牵引器拆除(T1)与初诊(T0)时相比，患者上颌平面健患侧高度差值由(5.174±2.236)mm缩至(1.958±1.458) mm，平均缩小(3.216±1.452) mm，上颌平面患、健侧高度比例由0.849±0.066增大至0.945±0.041；下颌平面健、患侧高度差值由(4.795±1.693) mm缩至(0.102±1.676) mm，平均缩小了(4.693±1.765) mm，下颌平面患、健侧高度比例由0.879±0.043增至0.997±0.042；下颌升支的健、患侧垂直高度差异由(13.618±6.631) mm缩至(5.495±5.609) mm，平均缩小了(8.123±3.951) mm；颏下点相对于正中矢状面的偏移由(3.227±1.544) mm变为-(1.904±1.660) mm。差异均有统计学意义(P<0.05)。

表1 三维测量结果Table 1 Results of 3D measurement

3 讨论

正畸治疗在各类HFM的治疗中都能发挥很大的作用。对于Pruzansky-Kaban Ⅰ型患者，在生长发育期可以通过正畸矫形治疗诱导患侧下颌骨生长改建，缩小两侧面部的差异。Nouri等[17]报道了1例通过功能矫治器不对称前导下颌骨后，借助固定矫治器建立功能性咬合并改善面部对称性的病例。对于Pruzansky-Kaban Ⅱa、Ⅱb和Ⅲ型患者而言，手术是必要手段，通过正畸调整咬合关系最终达到面部美观和功能的协调。Tehranchi等[18]对4例HFM患者在DO完成后采用混合型功能矫治器或固定矫治器治疗，取得令人满意的效果。本研究打破了以往在拆除牵引器后再寻求正畸治疗的模式，通过在DO加力阶段进行正畸颌间牵引和在DO保持阶段进行正畸咬合引导的两阶段正畸干预方法，令牵引器拆除时达到平面水平，同时颏部对齐面中线，或有一定程度的过矫治，使后续正畸治疗更加高效，也减少了患者进一步手术治疗的难度和频度。

目前，临床上对于施行DO的年龄没有一致的定论。多数文献倾向于混合牙列期患者接受DO以及后续正畸治疗，一方面可以有效地保护儿童的心理健康，另一方面可以利用其替牙和生长潜力进行高效的正畸治疗，安全性、稳定性和效率可能会更高，因此成为大多数医生的首选治疗时机[19-22]。

本研究中，第一阶段正畸干预主要是为了尽可能地利用DO高效地整平下颌平面，同时使颏部对齐面中线。第二阶段正畸干预主要是为了引导患侧上颌后牙齿槽生长改建。第一阶段目标的实现，患侧下颌后牙区尽可能地下降，创造出患侧后牙区的开，为第二阶段的治疗提供了足够的垂直空间。此两阶段正畸干预紧密联系，高效地辅助DO获得良好的治疗效果。

对本组采用DO联合两阶段正畸干预矫治面部畸形的HFM患者进行三维测量发现，在牵引器拆除后，两侧下颌第一磨牙近中颊尖到水平参考面的距离差值接近于0，且比例接近于1，与初诊时相比差异显著，表明本研究中下颌平面整平的效果优于以往的报道[19-20]。上颌平面倾斜度在治疗过程中也有很明显的改善。另外，本研究中两侧下颌升支的绝对长度(Go-Con)的比例在治疗结束基本接近于1，与初诊时相比差异显著，与以往的研究结论相似[23-24]。最后，本研究在DO过程中基本保持颏下点对齐面中线。后续还需要结合生长发育配合正畸矫形治疗，以维持下颌骨颏部位置的稳定以及平面的稳定，一直到患者生长发育完成。

4 结论

本研究在DO加力阶段即开始引入正畸干预治疗，获得了较为理想的效果，即下颌平面的整平和上颌平面倾斜度的改善。因此，我们认为对于半侧颜面短小这一发病率第二的颅面畸形，也应遵循多学科序列治疗的原则，正畸干预应从DO手术开始一直贯穿至患者生长发育结束，期望最终能减少患者成年后骨性畸形治疗的难度和手术的频度。