智商大于70的孤独症谱系障碍男女学龄前期儿童智力结构的病例对照研究

邓晶鑫 燕东雍 徐 琼 李慧萍 徐 秀

孤独症谱系障碍(ASD)是一组神经发育障碍性疾病，其核心症状为社会交往障碍、狭隘兴趣和重复刻板行为，约45%合并智力障碍[1]。同时流行病学证据显示ASD女童比男童更常合并智力障碍[2]。ASD核心症状的严重程度与智力水平的严重程度并非成线性相关，核心症状轻的患儿可合并严重智力障碍，一些核心症状严重的患儿智力水平也可能正常[3]。已有文献报道，学龄期孤独症儿童视觉空间能力强，执行功能缺陷，具有一定的群体性特征[4-6]。即使总智力水平正常的ASD儿童与正常发育儿童相比仍在多个智力能区存在缺陷，尤其是加工速度显著落后于同龄儿童[7]。与此同时，智力水平正常的ASD男女童的智力结构的差异却鲜有关注。本研究拟分析总智商(FSIQ)>70的学龄前期ASD儿童智力能力的强项和弱项，重点关注其智力结构的性别差异，为早期干预和融合教育技术改进提供参考。

1 方法

1.1 ASD诊断标准 经过复旦大学附属儿科医院(我院)儿童保健专科医生不少于1h的行为观察后，依据美国精神障碍诊断与统计手册第5版(DSM-V)[8]的ASD诊断标准，孤独症诊断观察量表(ADOS)评估分数符合ASD的诊断切点。

1.2 智力测试

1.2.1 韦氏幼儿智力量表(WPPSI) 本文采用第4版中文版[WPPSI-Ⅳ(CN)][9]作为测评工具，WPPSI-Ⅳ(CN)在原有的基础上延伸了年龄范围(2岁6月至7岁7个月)。评估包括积木(BD)、常识(IN)、矩阵推理(MR)、找虫(BS)、图片记忆(PM)、类同(SI)、图片概念(PC)、划消(CA)、动物家园(ZL)、拼图(OA)、动物译码(AC)、指认图片(RV)和图片命名(PN)13个分测验。RV和PN分测验用于合成辅助指数，结合相关的临床情况(如明显的语言发育迟缓或困难) 用以补充说明主要指数的分数，余11个分测验用于合成衡量一般智力的总智商(FSIQ)。另外，IN和SI用于合成言语理解指数(VCI)，BD和OA合成视觉空间指数(VSI)，MR和PC合成流体推理指数(FRI)，PM和ZL合成工作记忆指数(WMI)，BS和CA合成加工速度指数(PSI)，以展现智力结构中不同功能区的发展水平。

1.2.2 测试要求 严格遵循WPPSI-Ⅳ(CN)指导手册，在标准化的独立房间内取患儿精神状态好、配合度高时实施测评，根据患儿年龄及能力水平，评估时长在1～1.5 h。测试人员在珠海京美公司培训并获得WPPSI-Ⅳ(CN)主试资格证书，所有评估由一人完成，评估后将结果上传到京美幼儿认知能力评定云服务系统V 2.0生成各分量表分及IQ值。

1.2.3 FSIQ界值 FSIQ≥70则智力水平正常，FSIQ<70则智力低下。

1.3 纳入标准 同时满足以下条件：①2018年8月至2019年12月在我院ASD儿童数据库中完成WPPSI-Ⅳ(CN)、FSIQ >70、4～6岁的全部ASD儿童；②视听正常。

1.4 排除标准 患有可能影响WPPSI-Ⅳ(CN)测试的严重的心、肝、肾功能不全等躯体疾病患儿，或有药物依赖史(如多动症患儿用专注达)的患儿，或伴有精神疾病患儿。

1.5 ASD儿童数据库 我院儿童保健科依托三级儿童保健体系建立了上海社区ASD筛查转诊制度，经我院儿童保健科诊断的ASD患儿，建立专科病史，行ADOS评估和发育评估，接受专业的早期家庭干预等指导，要求以后每3～6个月来我院做一次随访。

1.6 分组 符合纳入标准的ASD患儿分为男女两组。

1.7 统计学方法 结果采用IBM SPSS Statistics 23进行统计分析。检测ASD儿童一般情况使用t检验和卡方检验。对智力结构不同功能区分析使用随机区组的方差分析，并进一步采用Bonferroni法进行两两比较。采用多因素的方差分析和独立样本的t检验进行性别差异性分析。检验水准α=0.05。

2 结果

2.1 一般情况 符合本文纳入和排除标准的24例ASD患儿进入本文分析。男生组20例，女生组4例，年龄49～78(63.9±9.4)月龄；19例患儿在初诊时完成了ADOS评估(男16例，女3例)，21例初诊时完成了父母文化水平的采集。表1显示，ASD男女生组初诊年龄、智力测试年龄、ADOS评估、父母文化程度差异均无统计学意义。

2.2 WPPSI-Ⅳ(CN)不同功能区分析 FSIQ男生组(88.5±12.2)比女生组(107.5±12.5)差异有统计学意义(P=0.009)。表2显示，ASD患儿总体和男生组WPPSI-Ⅳ(CN)中VCI、VSI、FRI、WMI和PSI功能区评估得分差异均有统计学意义(P<0.001)，ASD患儿总体中不同功能区间两两比较显示，VSI表现最为突出，高于FRI(t=8.54，P=0.004)、WMI(t=13.83，P<0.001)和PSI(t=13.54，，P<0.001)，WMI低于VCI(t=-8.05，P=0.042)。男生组中不同功能区间两两比较显示，VSI显著高于WMI和PSI(t为14.00和14.25，P<0.001)。女生组WPPSI-Ⅳ(CN)中VCI、VSI、FRI、WMI和PSI评估得分差异无统计学意义(P=0.403)，不同功能区中VSI高于其他指数，WMI和PSI相对较低。

表1 入组儿童的一般情况

注 1)：卡方检验结果，其余为独立样本t检验结果；P<0.05

表2显示，不同功能区女生组均高于男生组，VCI、WMI和PSI差异有统计学意义(P<0.05)。图1显示女生组智力水平高于男生组(F=15.800，P<0.001)，男生组和女生组智力结构的分布趋势基本相同(F=0.124,P=0.974)。

表2 ASD儿童WPPSI-Ⅳ(CN) 不同功能区比较(xˉ±s)

图1 ASD男童、女童智力分布趋势

2.3 WPPSI-Ⅳ(CN)各分测验的性别差异性分析 表3显示，女生组各分测验得分均高于男生组， 其中SI(P=0.023)和BS(P=0.020)差异有统计学意义。图2显示男女生两组分测验的整体趋势差异无统计学意义(F=0.365,P=0.961)。

表3 ASD儿童WPPSI-Ⅳ(CN)各分测验指数比较(xˉ±s)

注 1)： Mann-Whitney U检验，其余为独立样本的t检验

图2 ASD男童、女童的分测验分布

3 讨论

本研究结果显示，FSIQ>70的ASD儿童存在不同智力能区不均衡发展，VSI能力优势明显，WMI和PSI项目表现较差。其中女生组FSIQ水平较男童高，但智力分布特点基本一致。对于分测验来说，女生组比男生组表现更好，其中构成VCI的SI项目和构成WMI的BS项目优势明显。

学龄期儿童在学校的融入，除了需要FSIQ达到正常水平外，智力的均衡发展也非常重要。WMI反映在执行理解、学习和处理问题的任务时对外部信息的存储和加工以及输出信息的能力[10]。工作记忆是执行能力的一个重要指标，好的执行功能使一个人可以有目的地独立完成一项工作，包含抑制干扰信息、在多个任务间的转换、修改并检测长期记忆信息的能力。工作记忆在每天的学习工作中有重要意义，反映多种复杂的高水平认知活动[11]。PSI则反映幼儿的注意力、快速分析和协调运动能力等。加工速度慢的人往往需要更长的时间完成日常作业和任务，也更容易引起大脑疲劳[12]。FSIQ>70的ASD儿童在工作记忆和加工速度两方面的不足，说明ASD儿童行为调控能力、认知灵活性、注意力专注及维持、抽象思维能力较弱，容易出现学习障碍，极大地影响学业进展，尤其是阅读理解和数学算术能力的发展[11,13]。所幸，工作记忆和加工速度都是可以通过干预训练来加强的。研究表明，工作记忆训练，包括视觉及听觉记忆游戏，如计算跨度任务等[14,15]，可以增加患儿的工作记忆容量，改善ASD儿童工作记忆能力，并且对社交及刻板行为也有所帮助[16]。另外，早期的想象性游戏能促进儿童执行功能的发展[17]。进行适当的体育锻炼，学习一项新的体育项目并练习掌握的过程，对工作记忆和执行功能也大有裨益[18]。早期干预训练过程中增加时间限制任务可帮助孩子建立快速完成工作的概念。结构化的任务安排帮助孩子更清晰地理解和掌握工作流程，有助于他们完成分配的任务。

ASD谱系中存在的男女性别差异，一直以来是关注的热点问题之一。男童的ASD诊断率显著高于女孩，约3.1∶1[19]。在FSIQ>70的人群中，

这个差异更加显著，达7.3∶1[20]。本研究中男女比值为5∶1。女生ASD的共情能力优于男生ASD。其差异的存在被认为与ASD基因具有“女性保护效应”、性激素差异对脑发育的影响有关[21]。本研究中也发现，FSIQ>70的ASD学龄前期儿童群体中，女生FSIQ显著高于男生，尤其在言语理解、工作记忆及加工速度三方面。但是也注意到，ASD女生IQ值高于男生的基础上，智力结构的不均衡仍然存在，工作记忆及加工速度也是ASD女生智力能力的相对薄弱环节。加强女生工作记忆及加工速度的训练，可以帮助女生达到更高的学业成就。一些利用儿童心理教育评估量表第三版(PEP-3)研究2～6岁ASD儿童的认知功能和行为特征的文献发现，男童的认知能力优于女童[22]。而另1篇针对ASD语言能力的研究表明男性和女性无明显的语言能力差异[23]。这些结果与本文结论不一致，可能和女性ASD患儿智力能力存在两极分化有关，女性ASD中智力严重受损者比例高，同时智力能力在正常范围内的女性ASD患儿平均智力水平高于男性，甚至超过普通人群。另外，有文献报道，智力水平正常的ASD青少年，男性在韦氏智力测试的积木项目表现优于女性，反映了更好的视觉空间功能[24]。ASD男、女生在长期的发育过程中智力优势可能发生变化，女生随着年龄增长，原有的视觉空间能力优势变得不再明显，因此在早期干预和融合教育的过程中， 同样应当加强女生各方面的训练，甚至对优势项目保持长期关注。

本文局限性在于，ASD儿童数量有限，尤其是女童的数量少。另外，文献报道，儿童的智力水平，尤其是言语理解能力容易受到家庭文化背景、父母受教育程度影响[12]，本研究入组儿童父母教育背景相似，大部分有较好的受教育水平，因此无法检测出其对ASD儿童IQ的影响。

总之，本研究初步探究了WPPSI-Ⅳ(CN)中FSIQ>70 ASD学龄前期儿童的智力能力结构的优势弱势及男女性别差异，ASD男童有视觉空间优势，而工作记忆和加工速度能力明显不足，ASD女童较男童智力方面有其优势，特别是言语理解、工作记忆和加工速度较男童有优势。经过有效的干预训练ASD儿童可以达到良好的学习能力，有机会进入普通小学接受教育，这对ASD的融合教育的探索发展来说，既是希望，也是挑战。